鼻竇放線菌病一例并文獻復習

深圳市人民醫院耳鼻喉科 （廣東 深圳 518026）

周 舟 柯朝陽 鄢 敏 張 搏 劉 明

·頭頸疾病·

鼻竇放線菌病一例并文獻復習

深圳市人民醫院耳鼻喉科 （廣東 深圳 518026）

周 舟 柯朝陽 鄢 敏 張 搏 劉 明

目的 提高對鼻竇放線菌病發病機制、診斷、臨床特點及治療的認識。方法 結合文獻，對l例鼻竇放線菌病病例進行回顧性分析。結果 該患者在鼻內窺鏡下手術，開放竇腔清除壞死組織并聯合應用抗生素，隨訪1年無復發。結論鼻竇放線菌病是一種少見病，其臨床表現及影像學表現均不典型，易誤診。診斷依賴于細菌培養或組織病理學。對于鼻竇放線菌病推薦手術聯合抗生素治療。

放線菌病；鼻竇；回顧性研究

放線菌病是一種少見的慢性化膿性感染性疾病，鼻竇的放線菌病更為罕見，僅有些孤立的臨床報道[1]。現將我院l例2013年10月以“真菌性鼻竇炎”入院，經病理確診為鼻竇放線菌病患者的臨床資料報道如下，同時結合文獻報道的22例(國外22例，國內0例)鼻竇放線菌病患者的資料進行回顧性分析，以提高對該病發病機制、診斷、臨床特點及治療的認識。

1 臨床資料

程某，女，59歲，主訴：左側鼻腔流膿涕20余年，涕中帶血2個月。20年前曾有上頜竇穿刺史，糖尿病史20余年。鼻內鏡檢查：鼻腔粘膜充血肥厚，左側中鼻道可見息肉，未見膿涕。鼻竇CT示：左側中鼻道新生物，考慮鼻息肉并左側上頜竇、篩竇炎(真菌性？)(圖1-2)。術前診斷：鼻息肉(左)、真菌性鼻竇炎？(左)、高血壓病、2型糖尿病。患者在全麻下行鼻內鏡下手術治療，切除起源于中鼻甲、鉤突的息肉樣物，切除鉤突，擴大上頜竇口，上頜竇口粘膜明顯腫脹，竇內見大量泥沙混合團塊樣物。予以清理后鹽水及安多福局部沖洗，換70°鏡檢查上頜竇內無殘留。開放篩竇，見粘膜光滑。術畢。將切除的息肉組織及泥沙混合團塊樣物送病檢。1周后病理報告為：鼻腔炎性息肉，送檢物可見硫磺顆粒樣結構，可見放射狀排列的菌絲，病變符合放線菌病(圖3-4)。術后1周內靜脈注射頭孢唑啉2克1日兩次，1周后改為口服羅紅霉素0.15克1日2次，持續2周。術后隨訪1年，無復發。

圖1-2 左側上頜竇及篩竇可見軟組織影，左側中鼻道新生物。

圖3-4 送檢物可見硫磺顆粒樣結構，可見放射狀排列的菌絲，病變符合放線菌病。

2 討 論

放線菌是與細菌相似的原核細胞型微生物，多數情況下不致病，對人致病的放線菌主要是放線菌屬與諾卡菌屬中的細菌。放線菌屬為厭氧或微需氧菌，細胞壁中無分枝菌酸，根據傳統的表觀分類學特征分類，在伯杰鑒定細菌學手冊第9版中分類為第20群：不規則、不產芽孢的革蘭陽性桿菌中的一個屬。正常情況下寄居在人和動物口腔、上呼吸道、胃腸道和泌尿生殖道，在某些條件下可引起內源性感染。致病菌包括衣氏放線菌、牛放線菌、內氏放線菌、黏液放線菌和齲齒放線菌等，其中衣氏放線菌對人致病性較強[2]。放線菌組織學特點是慢性化膿性炎癥，伴有膿腫形成，膿液中可見硫磺顆粒，為直徑50～500μm的菌落，中心為藍色分支狀菌絲，周圍為伊紅色放射狀排列的棒狀體。Gram染色見Gram陽性分支狀菌絲。放線菌病有特殊組織形態學特點，將硫磺顆粒制成壓片或組織切片，在顯微鏡下可見放射狀排列的菌絲，形似菊花狀。周圍部分菌絲排列成放線狀。菌絲末端膨大呈棒狀。有時組織切片中菌絲不明顯，可作革蘭染色，放線菌菌絲體為革蘭陽性，膠樣鞘為革蘭陰性，據此可確診為放線菌病[3]。放線菌病在世界范圍內均有報道，目前沒有確切的流行病學數據，但近30～40年各種類型放線菌病的患病率已明顯下降，這與抗生素的應用有關。

我們對文獻報道的22例鼻竇放線菌病進行了回顧性分析，概括總結如下。

文獻報道的22例鼻竇放線菌病患者中，男8例，女14例，男：女為1：l.75。年齡23～85歲，平均年齡在50歲，癥狀持續時間為1～24個月，平均6.5個月的。少數病例有糖尿病史、口腔衛生不佳史、醉酒史。有前驅的牙科治療史的病例約占32%(7/22)，本例患者有上頜竇穿刺史及糖尿病史，這些均提示放線菌感染需要一個基本條件，即粘膜的完整性破壞。目前，放線菌引起放線菌病的機制尚不清楚，公認的假說有3個[4]：①在正常的寄生部位放線菌不致病，但當管腔黏膜破裂或管腔全層破裂，放線菌轉移到黏膜下層及體腔，則導致放線菌病，但將體外培養的放線菌注入皮下組織內并不能導致放線菌病，說明上述理論并不完善。②其他細菌輔助感染，放線菌進入到黏膜下通常伴有其他細菌，主要是大腸桿菌和鏈球菌等，在這些細菌的協同作用下導致放線菌病的發生。③放線菌可形成生物膜，在生物膜網狀結構內保持菌的活性，在一定條件下致病。放線菌是條件致病菌，易感因素在感染的發生中起作用，例如口腔衛生差、糖尿病、免疫抑制、營養不良、外科手術、口腔腫瘤或感染、頭頸部惡性腫瘤的放療中等[5]。

本病臨床癥狀：約有50%(11/22)的病人表現出鼻竇炎的癥狀，包括鼻塞，粘膜充血，流膿涕，鼻后滴漏，頭痛等。還有27%(6/22)的患者表現出單側的面部腫脹，疼痛，多為患側的面中部。另有9%(2/22)的患者表現眼部癥狀，具體為單側的眼痛或眼腫。以累及單側的上頜竇最為常見。本例患者臨床表現以單側鼻腔流膿涕，涕中帶血為主，無面部腫脹及眼部癥狀。鼻竇放線菌病的臨床表現與慢性鼻竇炎相似，但若出現單側的面部腫脹及疼痛，則可考慮行局部組織活檢，活檢組織中查見放射狀菌絲體即可確診[6]。在文獻報道的22例病人中有一半出現流膿涕的癥狀，可將鼻腔的膿性分泌物送實驗室行細菌培養及藥敏試驗用來確診[7]，或在膿液中察看有無硫黃顆粒，一旦發現，即刻壓片鏡檢。當發現鼻竇炎的患者有口腔手術史，或反復發作的牙周炎病史，應高度懷疑懷疑患者是否感染了放線菌[8]。

影像學特征：鼻竇CT表現為竇腔內軟組織影68%(15/22)及鈣化灶32%(7/22)。軟組織影出現在單側上頜竇約有80%(12/15)，雙側上頜竇7%(1/15)，合并其他鼻竇13%(2/15)。有27%(6/22)的病例鼻竇CT出現骨質破壞，常被誤診為鼻竇惡性腫瘤或真菌性鼻竇炎，確定診斷還需依靠病理組織學或微生物學證據。本例報道的病患，鼻竇CT為單側的上頜竇及篩竇內可見軟組織影，未見鈣化灶及骨質破壞。因為放線菌病是一種慢性化膿、肉芽增生性病變，CT常表現為竇腔內軟組織影及鈣化灶[9]。文獻中報道的6例，鼻竇CT表現出了骨質破壞，一開始以為是鼻竇的惡性腫瘤，后經過PET進一步檢查排除[10]。放線菌的感染不是像其他化膿性感染那樣沿著組織間隙迅速擴散，局部紅腫熱痛及淋巴結腫大、甚至全身癥狀明顯。而是常常無視組織平面和間隙，直接侵入臨近組織和器官，或穿破皮膚及粘膜，最后產生引流竇道[8]。這很可能是由于宿主不停的在感染周圍形成纖維組織，而CT表現出骨質破壞的原因[11]。

所有病例均以手術聯合抗生素治療，治療效果良好。從上個世紀五十年代Fisher和Garrod第一次描述放線菌病到現在，放線菌病的治療方法并無太大的改變，青霉素仍是首選。但從一些病例報道及臨床經驗表明，四環素和克林霉素也可替代青霉素起到治療作用，特別是用于青霉素過敏者[12-14]。因為放線菌常合并其他細菌感染，用藥可聯用廣譜抗生素。由于糖皮質激素抑制細胞誘導的免疫反應，對于嚴重進展性病例禁用糖皮質激素[5]。根據部位和感染的嚴重程度不同，藥物治療時間可以從六周到一年不等。但若放線菌病感染向周圍擴散并呈纖維化炎性改變，則難以用抗生素徹底治療。這時采用手術切除病變組織成為治療成功的關鍵[9]。切開引流，清除壞死組織及病灶，打破局部的無氧或微氧環境，清除病灶周圍的纖維組織，使得抗生素能進入病灶部位并能局部灌洗，迅速抑制放線菌的增殖。手術或引流不徹底往往是造成術后復發的根源，因此不論鼻竇放線菌病感染的嚴重程度，應盡量手術開放引流，并適當延長抗菌治療的時間防止復發[15]。

3 結 論

鼻竇放線菌病是一種少見病，其臨床表現及影像學表現均不典型，易誤診。診斷依賴于細菌培養或組織病理學。對于鼻竇放線菌病推薦手術聯合抗生素治療。

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Actinomycosis of the Paranasal Sinus: Case Report and Literature Review

ZHOU Zhou, KE Zhao-yang, YAN Min,et al., Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery,Shenzhen People’s Hospital,Shenzhen,518020,China

O Methods One case of actinomycosis of the paranasal sinus was reported and 22 cases of actinomycosis of the paranasal sinus reported in the literature were reviewed.

bjective To improve the awareness of actinomycosis of the paranasal sinus.

Results The patient was cured by antibiotic combined with surgery. No recurrence happened in the period of following-up with 1 year.Conclusion Actinomycosis of the paranasal sinus is a rare infectious disease. Actinomycosis of the paranasal sinus is easily misdiagnosed,because of the atypical clinical features and imaging findings. Diagnosis depends on bacterial culture or pathology.A combination of surgery and antibiotics is recommended.

Actinomycosis； Paranasal Sinus； Retrospective Studies

R765.4

A

2015-06-10

周 舟，女，耳鼻咽喉科專業，主治醫師，主要研究方向：嗓音醫學

劉 明

DOI∶10.3969/j.issn.1009-3257.2015.03.002