雙側脛骨骨內腱鞘囊腫1例報道

侯躍超，李容航，賈方騰，朱正清，史 冊，黃嵐峰

(吉林大學第二醫院 關節外科，吉林 長春130041)

骨內腱鞘囊腫是骨的良性病變，臨床上多為單發，多發病例少見，臨床表現為病變部位的慢性疼痛，缺乏特異性，為進一步加強對本病的認識，本文對我院收治的1例患者進行報道并文獻復習。

1 臨床資料

患者，女，51歲，主訴“發現右側膝關節腫物1年余”。患者于入院1年前無明顯誘因發現右側膝關節腫脹，活動受限，無明顯疼痛，左側膝關節無明顯異常。入院查體：患者一般狀況可，無發熱寒戰，無午后低熱盜汗，飲食無異常，近期體重無明顯增減。雙側膝關節活動度異常。雙側膝關節壓痛(-)，皮溫不高。雙側膝關節無明顯外傷史。否認家族內腫瘤病史。實驗室檢查正常。X線、CT檢查示：雙側脛骨上端多發不規則低密度影，邊緣清楚，周圍可見硬化帶。MRI示：雙側脛骨近端內側髁間呈梭形長T1長T2信號影，抑脂相病灶呈高信號影，其內可見條狀低信號分隔影，左側最大直徑約36 mm，周圍骨皮質連續。考慮雙側脛骨內腱鞘囊腫、雙側膝關節骨性關節炎。患者病灶較大，可能出現脛骨平臺內側塌陷、病理性骨折等，故建議手術治療。術前左側膝關節KSS評分為57分，右側膝關節KSS評分為54分，完善相關術前檢查后，行“雙側脛骨近端腫物刮除術、同種異體骨植骨術、內固定術”。術中所見：雙側脛骨內側皮質變薄，可見多個孤立病灶，直徑約2-4 cm，病灶內含大量膠凍狀物質，囊壁周圍骨質增生。徹底取出全部膠凍樣物質，刮除囊壁，可見骨性間隔，95%酒精浸泡，生理鹽水沖洗，同種異體骨植骨，表面皮質骨覆蓋，脛骨近端內側鎖定鋼板固定。術后病理示：可見纖維性囊壁，散在少量成纖維組織，結締組織黏液樣變性。骨內腱鞘囊腫。術后2年復查未見復發，左側膝關節KSS評分為75分，右側膝關節KSS評分為77分。膝關節疼痛癥狀消失。

骨內腱鞘囊腫(Intraosseous ganglion)又名鄰關節骨囊腫、軟骨下骨囊腫等，是發病機制不明的、良性的與軟組織內腱鞘囊腫相似的溶骨性病變。由Fisk[1]于1949年首次提出，1972年WHO正式命名為“骨內腱鞘膿腫(鄰關節骨囊腫)”，并規定其定義為：“鄰關節軟骨下的良性囊腫，為纖維組織構成的多房性病變伴廣泛的黏液樣變。影像學上變現為邊界清晰、邊緣有骨硬化帶的溶骨性病變”。在組織病理學方面，與軟組織內腱鞘囊腫類似，骨內腱鞘囊腫是包括囊壁及其內的淡黃色半透明膠凍樣組織[2]。

骨內腱鞘囊腫通常發生于中青年，兒童病例相對少見，多數文獻報告指出男性發病率明顯高于女性[3,4]。該病主要累及長管狀骨，尤其好發于下肢長骨，通常多見于髖、膝、踝、腕等關節，掌骨[5]和趾[6]相對罕見。臨床上主要表現為與活動有關的疼痛，活動后明顯加重，休息后癥狀緩解，若病變完全位于髓內，則觸診無腫物，若病變介于骨皮質內外，則可能觸及壓痛性包塊[7]。骨內腱鞘囊腫在x 線平片和CT上常表現為在關節周圍的，界限清晰，邊緣有硬化帶，呈偏心性生長的類圓形或不規則形狀囊樣低密度區。核磁共振常表現為鄰關節面囊性病灶，囊腔因所含成分不同，T1相為低到中等信號，T2相為高信號或混雜偏高信號，但并不多見[8]。

現多數學者主要采用由Schajowicz等[9]根據骨內腱鞘囊腫形成的機制不同提出的分型：①穿透型：由鄰關節軟組織腱鞘囊腫穿透骨內而形成，臨床上少見，疼痛明顯；②特發型：可能由髓內血供障礙，關節軟骨下灶性骨缺血壞死等引起，常無癥狀，或僅有關節周圍活動后疼痛。

骨內腱鞘囊腫的確切病因及發病機制仍不明確，雖然骨內腱鞘囊腫被認為與軟組織腱鞘囊腫相似，滑膜液入侵是目前軟組織腱鞘囊腫的主要病理機制[10]。根據國內外相關文獻報道，穿透型發病機制可能與軟組織侵入有關，Murff[11]、魏梅新[12]依據骨內腱鞘囊腫與軟組織內腱鞘囊腫組織病理學表現相似，提出骨內腱鞘囊腫發生是關節周圍的腱鞘樣組織侵入骨內形成的。現報道的患者多屬于特發型，特發型發病機理學說眾多：Bauer和Dorfman[13]以及Schajowicz[9]等認為骨受外傷后，骨內局部發生缺血壞死，骨內結締組織內膠原纖維的黏液樣變性。Van den Dungen等[14]人最近總結了潛在的病因，可能是結締組織細胞的特發性髓內化生[15]，局灶性缺血性壞死的微血管病變，Schrank等[16]提出的解釋是繼發于機械因素的滑膜結構滲透，可能與骨內神經節囊腫和關節外軟組織神經節或滑膜組織增生之間存在相關性，最終促進巨大骨內腱鞘囊腫的形成。雖然骨內腱鞘囊腫的發病機制不明確，但與軟組織腱鞘囊腫及骨性關節炎無關[17]。

根據骨內腱鞘囊腫影像學表現與其臨床特點，應考慮該病可能。但仍需與發生于骨骺及干骺區的腫瘤，如骨囊腫、骨巨細胞瘤、動脈瘤樣骨囊腫、骨纖維結構不良等相鑒別[18]。骨囊腫：發病年齡低，多見于長骨，呈中心性生長，骨皮質呈對稱性膨脹變薄，囊內容物為稀薄清亮的液體，骨內腱鞘囊腫內為黏液樣膠凍狀液體，T2相中呈略高信號影，故MRI可用于兩者的鑒別[19]。骨巨細胞瘤和動脈瘤樣骨囊腫通常較大，由于病灶邊緣缺乏硬化帶和浸潤周圍組織導致的相鄰皮質變薄，在X線可給予區分。骨纖維結構不良影像學上表現為“磨砂玻璃樣”。綜上，盡管存在鑒別點，但術前仍有誤診，需要結合病史、查體、輔助檢查及病理綜合進行鑒別。

骨內腱鞘囊腫可因病變部位軟骨下骨支撐性降低，繼發軟骨退行性變，從而發展為骨性關節炎，手術治療后可以延緩骨性關節炎的進一步發展，建議盡早手術治療[9]。國內外文獻報道，常采用病灶刮切術加自體骨植骨術治療，但仍應警惕病灶范圍較大的患者術后發生病理性骨折及膝關節骨性關節炎[20]，膝關節骨性關節炎好發于中老年患者，尤其以內側間室骨性關節炎的發病率更高，有學者[21]，提出的不均勻沉降理論，脛骨平臺內側缺少骨性結構阻擋，膝關節無堅韌軟組織包裹，發生于脛骨近端的骨內腱鞘囊腫，綜上有理由相信該類患者如不盡早手術早期可能發生膝關節骨性關節炎，從而形成膝關節內翻畸形，我們建議可采用病灶刮切術、同種異體骨植骨術、鋼板內固定術，以清除病灶同時增加脛骨近端內側支撐，防止脛骨平臺內側塌陷或病理性骨折的發生。骨內腱鞘囊腫預后良好，術后少見復發，復發可能是由于手術部位或周圍軟組織化生引起的，故術中應力求將病灶徹底刮除[22]。

通過以上分析，該患者為特發型，考慮該患者無明顯外傷史，雙側膝關節骨性關節炎較重，結合術中及術后病理，認為該患者可能是由于雙側脛骨內髁機械性刺激和反復的微血管損傷致骨內局部血供障礙而發生的黏液變性是該患者的主要發病機制。該患者病灶相對較大，雖然給予同種異體骨植骨，但仍缺乏較為牢固的支撐，為預防脛骨平臺塌陷發生膝關節內翻畸形及病理性骨折，給予鋼板內固定治療且暫不予取出內固定物。