綜合治療僅累及腕手部的腦卒中后復雜性區域疼痛綜合征1例報道

金麗霞，王瑜元，華艷，孫莉敏，白玉龍

復旦大學附屬華山醫院康復醫學科，上海市200040

復雜性區域疼痛綜合征(complex regional pain syndrome,CRPS)是一種不按皮區及神經分布的持續性局部神經病理性疼痛，伴自主神經功能紊亂、運動功能減退、組織營養異常等。CRPS 發病機理十分復雜，可能涉及多種機制共同作用，至今仍不十分清楚，診斷主要依據臨床癥狀和體征，治療方法多種多樣，至今沒有形成統一、規范的治療方案，尤其是慢性階段的治療極具挑戰。本文對1 例腦卒中后CRPS 患者進行綜合訓練。報道如下。

1 病歷摘要

患者男性，63 歲，2018 年1 月因“左側肢體活動不利伴麻木1 月”入院。患者2017 年12 月12 日無明顯誘因突發左側肢體活動不利，伴麻木，無意識喪失，無惡心嘔吐、飲水嗆咳。當地醫院急診，頭顱CT 提示右側丘腦出血，破入腦室。予止血、抗感染、止咳祛痰、營養神經等治療，病情穩定，遺留左側偏癱。2018 年1 月11 日本科就診，為進一步康復治療收住院。既往高血壓病史數年，血壓控制可。

查體見左側肢體肌力弱，肩Ⅲ+級，屈肘Ⅳ級，伸肘Ⅱ級，前臂旋前旋后Ⅳ級，腕Ⅳ級，指Ⅳ級，屈髖Ⅲ級，伸膝Ⅳ級，屈膝Ⅱ級，踝Ⅱ+級，趾Ⅱ+級。髖內收肌張力Ⅰ級，余肌張力不高。輕觸覺減退。腱反射活躍。左側巴氏征(+)，左側Hoffman 征(+)。左側Brunnstrom 分期Ⅲ-Ⅴ-Ⅲ期。改良Barthel指數30分。

入院診斷：腦出血，左側偏癱；高血壓Ⅲ期，很高危。

予偏癱肢體綜合訓練、作業療法、手功能訓練、平衡訓練、氣壓、電子生物反饋、針灸、經顱磁刺激(transcranial magnetic stimulation,TMS)、電動起立床、等速肌力訓練等治療。由于左下肢運動功能更差，重點進行左下肢肌力和功能訓練，左側肢體肌力逐漸改善，能在助行器幫助下行走。

經一個多月治療后再次查體，左側肢體肌力肩Ⅳ級，屈肘Ⅳ+級，伸肘Ⅳ級，前臂旋前旋后Ⅳ級，腕Ⅳ級，指Ⅳ級，屈髖Ⅲ+級，伸膝Ⅳ+級，屈膝Ⅲ+級，踝Ⅱ+級，趾Ⅱ+級。肌張力不高。輕觸覺減退。腱反射活躍。左側巴氏征(+)，左側Hoffman 征(+)。左側Brunnstrom分期Ⅴ-Ⅴ-Ⅳ期。改良Barthel指數50分。

時近春節，患者要求出院。2周后再次住院康復，患者左手出現屈曲疼痛，伴痛覺過敏，皮膚顏色改變、腫脹。無外傷史。予微波、超聲波等理療效果不佳。

骨密度：股骨頸T 值-2.81，Z 值-2.51；腰椎T值-1.44，Z 值-1.00。左手X 線片：左手掌指骨、左腕關節諸骨骨質疏松明顯伴退行性改變。三相骨掃描：血流相及血池相兩側肩關節、腕關節、掌指關節血流灌注基本對稱；延遲相示左側肩關節骨代謝略增高。

綜合病史及相關檢查，患者符合國際疼痛研究學(International Association for the Study Pain, IASP)CRPS 診斷標準，無明確周圍神經損傷證據，考慮為腦卒中后Ⅰ型CRPS。

采用綜合治療方法，主要包括藥物治療和康復治療。藥物治療包括抗骨質疏松治療、非甾體類抗炎藥和加巴噴丁及大劑量維生素C 口服。康復治療包括傳統運動療法、作業療法、物理因子治療、上肢機器人訓練等，以及針對CRPS 的鏡像治療、TMS、手法淋巴引流術、貼扎治療，輔以體位擺放、冷熱水交替法和細線纏繞法等水腫管理。其中鏡像治療包括單純手部活動訓練及功能性動作訓練，每次30 min，每周5次。TMS 方案：右側M1 區，10～20 Hz，80%～100%閾值，20～30 個脈沖/組，間歇8～10 s，總刺激＞1000個脈沖，治療10～15 次或間歇θ 短陣快速脈沖(theta burst stimulation,TBS)；患側C7棘突旁低頻重復TMS，1 Hz，100%閾值，連續刺激1200 個脈沖或持續TBS，每天1 次，共10～15 d。手法淋巴引流術采用Ⅴodder手法，每次30 min，每周3 次。

治療前后采用視覺模擬評分(Ⅴisual Analogue Scale,ⅤAS)評價疼痛程度，排水法測量手體積，皮尺測量手指周徑，被動關節活動度測量評定關節活動情況，改良Barthel指數評定患者日常生活功能。

2 結果

治療前后，觸覺均較差，位置覺未見異常。其他指標均有不同程度改善。見表1。

3 討論

Ⅰ型CRPS發生率低，且多由骨折引起(45%)，其次是扭傷(18%)和擇期手術(12%)，腦卒中后CRPS 相對少見[1-2]。上肢CRPS 發生率12%～28%[3]，是下肢的1.5～2倍。

表1 患者治療前后各主要指標比較

腦卒中后CRPS 通常表現為偏癱側肩、腕關節同時疼痛，而肘關節正常，故也被稱為“肩-手綜合征”。原因可能是肩和腕是由不穩定的“球窩關節”組成，而肘關節是穩定的鉸鏈關節。偏癱患者肌張力下降，不穩定的肩和腕發生病變的可能性升高。調查23 例腦卒中后CRPS 患者，發現均存在肩關節半脫位、肩關節囊粘連性肩關節炎或肩袖損傷，以及手腕周圍軟組織損傷；這些損傷與卒中前退行性變、肌肉無力引起的牽拉損傷，以及被動關節活動引起的損傷有關[4]。但也研究認為，肌張力過高會引起活動下降，可能促進CRPS 的發生[5]。

本例患者僅手腕部存在CRPS，早期三相骨掃描左手腕關節未見明顯異常，僅延遲相顯示左側肩關節骨代謝略增高。三相骨掃描在Ⅰ型CRPS 患者中的診斷價值尚不確定，2012 年、2017 年發表的Meta 分析均認為，三相骨掃描對診斷Ⅰ型CRPS 沒有價值[6-7]。但三相骨掃描陽性可能與CRPS 中某一特定亞分類相關，對治療的選擇可能有一定參考價值[7-8]。有研究認為，三相骨掃描陽性的患者對激素和抗骨質疏松治療效果更好[9-10]。

本例患者腦卒中后1 個月即開始規范康復治療，年底出院前病程不到3 個月，Brunnstrom 分期達到Ⅴ-Ⅴ-Ⅳ期，說明功能恢復良好，不存在常見的CRPS 高危因素。但患者節日期間回家，無正規治療，可能存在活動量減少，甚至存在運動損傷可能，這可能是患者發生腕部CRPS 的原因。中樞神經系統重組，可能影響初級體感皮層，或存在中樞敏化、交感神經系統的活性增高，也都有可能引起腦卒中后CRPS[11]。

目前對CRPS 的治療仍沒有明確的指南或專家推薦。CRPS 治療的兩個主要目的是消除疼痛和恢復功能。目前推薦抗骨質疏松治療，高劑量雙磷酸鹽短療程對疾病早期患者可見最佳效果，可能的機制是抑制破骨細胞的骨吸收[12-14]。大劑量(至少500 mg/d)維生素C 口服可預防四肢術后CRPS 發生，但治療作用并不肯定[15]。

CRPS 要重視疼痛管理。有研究認為，TMS 可通過興奮M1 區及其相關的區域(疼痛腦網絡，如丘腦、中腦導水管周圍灰質、中縫核群、藍斑核等)，調節疼痛環路，達到改善疼痛的治療目的[16]，對CRPS 患者疼痛的治療有積極作用[17]。針對CRPS 可能的交感神經超活化機制，我們在患側C7棘突旁進行低頻重復TMS，希望通過抑制頸部交感干興奮性，降低外周交感神經興奮性，從而控制并逆轉交感神經興奮引起的多汗、皮膚改變。目前尚無文獻提到此治療方法。

已有多個研究提示鏡像治療CRPS，對緩解疼痛和功能恢復都有一定療效[18-21]。鏡像治療可能的機制是患者通過觀察、模仿鏡像中健側肢體活動，誤以為是患肢的活動，從而刺激患側皮質相應運動代表區，影響其電活動和興奮性，減少運動意向-感覺反饋之間的比例失調，促進其達到平衡狀態，重建錯配的傳入-傳出反饋，促進皮質重組逐漸正常化[22]。

手法淋巴引流是一項經驗性的治療技術，主要應用于腫瘤術后肢體淋巴水腫的治療，主要目的是減少組織中液體積聚。已有研究表明，手法淋巴引流可以改善CRPS引起的水腫，進而改善肢體功能[23-24]。本例患者中應用，顯示消腫效果良好。

在綜合治療6 周后，患者左手疼痛、腫脹明顯緩解，關節活動度明顯改善，Barthel指數提高。提示綜合治療對腦卒中后CRPS 的治療有效。但本研究僅屬個案報道，干預時間較短。需有更長隨訪時間，以及更高質量的臨床試驗證實。