耳廓蘇黎世放線菌病首例報告及文獻復習

劉 巖, 蒲增惠, 趙茂茂, 姜麗華

(煙臺毓璜頂醫院 1. 感染性疾病科; 2. 微生物室,山東 煙臺 264000)

放線菌是一種兼性厭氧菌，是人體口腔、消化道、生殖道的一種定植菌，常引起慢性化膿性病變。放線菌病是由放線菌感染引起的感染性疾病，臨床一般分為頭頸型、胸型及腹盆腔型[1]。隨著衛生條件、醫療技術的改進，放線菌病臨床已少見。放線菌病慢性特征性病變包括致密的纖維化硬結、引流竇道及“硫磺樣”顆粒，確診需病原學證據，但放線菌微需氧、培養條件苛刻，臨床容易漏診而發展成慢性感染。應用大劑量、足療程的抗菌藥物是保證藥物進入纖維組織所必需的，是成功治療放線菌病的基礎[1]。耳放線菌病中有放線菌中耳炎的病例報告，但由放線菌引起的原發性急性化膿性耳廓軟膜炎臨床罕見，極易漏診，一旦漏診而未得到正規治療發展成慢性感染將導致外耳廓瘢痕、畸形，對外耳的美觀及功能造成損害。為提高對耳廓放線菌病的診治水平，現將我院收治的一例患者病歷資料報告如下。

1 病歷資料

1.1 入院情況 患者，男性，48歲，工人，因右耳廓急性紅腫、疼痛2 d入院。患者2 d前無明顯誘因出現右耳廓紅腫、疼痛，于當地醫院就診，因頭孢菌素類皮試陽性，給予阿奇霉素、地塞米松治療2 d無好轉，紅腫進行性加重、疼痛難忍，為進一步診治收入我院耳鼻喉科。20年前行扁桃體切除術。查體：體溫36.2℃，脈搏86次/分，呼吸20次/分，血壓119/68 mmHg；雙肺未聞及干濕性啰音；心率86次/分，律齊；腹軟，無壓痛、反跳痛。專科查體：右耳廓可見范圍為3 cm×5 cm的紅腫，背面腫脹明顯，觸及有波動感，觸痛明顯。見圖1A。初步診斷為急性化膿性耳廓軟膜炎。

1.2 診療經過 因外院頭孢菌素類皮試陽性，入院后請感染科會診指導抗感染治療。感染科醫生會診時，追問患者既往曾應用頭孢菌素類、青霉素類抗生素，無過敏史，建議行頭孢替安皮試及對側生理鹽水對照試驗，結果皮試陰性。即給予頭孢替安1 g，靜脈滴注，每日2次；同時建議送膿液細菌培養。入院當日即行耳廓膿腫切開引流，可見白色膿液，主管醫生遵照用注射器抽吸膿液送細菌培養。查血常規提示白細胞計數正常，C反應蛋白(CRP)檢測結果正常。治療3 d后患者仍耳廓腫痛明顯，伴膿性分泌物。入院第4天膿液培養(見圖2)結果回報為蘇黎世放線菌，再次請感染科醫生會診，診斷為右耳廓放線菌病(蘇黎世放線菌致右耳化膿性耳廓軟骨膜炎)，調整抗生素為青霉素G 800萬單位，靜脈滴注，q8h。繼續治療1W，耳廓紅腫好轉、無膿性分泌物，患者出院。院外繼續按原方案治療1W后改阿莫西林 0.5 g，口服，q8h，感染科門診隨訪，治療效果見圖1B。治療3 個月，耳廓紅腫消退、未變形或遺留瘢痕，見圖1C。停藥后繼續隨訪3個月無復發。

A：入院當天，右耳廓可見范圍為3 cm×5 cm的紅腫，疼痛難忍，拒碰；B：治療1個月后，耳廓紅腫較前好轉，無分泌物；C：治療3個月后，耳廓外觀恢復正常

圖1右耳化膿性耳廓軟骨膜炎治療過程中耳廓變化圖

Figure1Change in auricle during the treatment process of purulent perichondritis of auricle of the right ear

A：血瓊脂平板35℃培養4 d，可見直徑0.5 mm左右菌落，菌落粗糙、干燥、灰白色；B：顯微鏡下可見革蘭染色陽性微彎曲桿菌，可見長的細絲纏繞而成的團塊

圖2耳廓膿液接種血瓊脂平板培養產物及其革蘭染色顯微鏡下所見圖像

Figure2Cultured products of auricle pus inoculated on blood agar plate and microscopic observation of gram-staining

2 討論

化膿性耳廓軟骨膜炎是耳廓最為嚴重的細菌感染性疾病，容易導致軟骨變形壞死，如處置不及時到位，最終將后遺較明顯的耳廓畸形[2-3]。常見的致病原因包括外傷、凍傷、燒傷、術后感染以及不明原因感染。致病菌以銅綠假單胞菌多見，其次為金黃色葡萄球菌，抗菌藥物選擇多為第三代頭孢菌素、氨基糖苷類、左氧氟沙星[3-7]。早期化膿性耳廓軟骨膜炎經積極抗感染治療及膿腫引流可控制感染，無明顯畸形遺留。晚期化膿性耳廓軟骨膜炎則多需手術治療，往往遺留瘢痕或畸形。

放線菌是一種革蘭陽性兼性厭氧菌，在厭氧環境下生長良好，培養條件苛刻，常定植在口腔齲齒、扁桃體隱窩、上呼吸道、胃腸道和泌尿生殖道，在自然界幾乎無毒力，但在人體黏膜完整性受損，如外傷、手術等情況下，可侵入深部組織，造成放線菌病[8]。已知的14種放線菌中6種可對人類致病，其中最常見的是衣氏放線菌[1]。放線菌病多為慢性化膿性或肉芽腫性疾病，由Langenbeek在1845年首先敘述，我國1904年首次在宜昌發現牛放線菌病，1911年首次報告人顏面部放線菌病[9]。放線菌病確診主要依據培養或組織病理切片檢出放線菌，放線菌病的病理學表現為肉芽組織周圍急性炎性病變，部分可見菊花狀“硫磺顆粒”，其中心為細菌菌落，周圍環繞放射狀的棒狀菌絲[1]。放線菌病一般分為面頸型、腹型及胸型放線菌病3種類型，以面頸型多見[8-14]，但楊驚等[8]報道以胸型多見。面頸型多與牙病或牙科操作有關[9]，可表現為急性痛性膿腫或無痛性硬性腫塊，在面頸部多形成竇道而排出特征性的硫磺樣顆粒[13]。病變部位多在下頜骨或下頜下部，可以導致大頜病[1, 13]。胸型可累及肺部、胸膜、縱膈或胸壁，可表現為慢性肺炎或胸膜炎，臨床多表現為咳嗽、低熱、消瘦、胸痛，易誤診為結核病或腫瘤[8-9, 11]。腹盆型多隱匿，易與炎癥或腫瘤相混淆，女性往往與宮內節育器相關，如疾病遷延不愈，可導致會陰板狀硬化，即“冰凍骨盆”[1]。

耳鼻喉科放線菌病少見，目前報道的有扁桃體放線菌病[10, 15]、喉部放線菌病[16]、鼻竇放線菌病、聲帶放線菌病[16]。國外有少量放線菌引起中耳炎的病例報道[17]，在萬方醫學網、中國知網以“耳廓”“放線菌”，在PubMed網站以“auricular”“actinomycosis”為關鍵詞搜索，未見由放線菌所致原發性耳廓軟組織感染或感染性耳廓軟骨膜炎的相關報道。

放線菌病多為慢性化膿性病變，可能與早期急性期臨床表現不明顯，未及時、正確的診治，造成慢性、反復感染相關。本文所報告的病例，在急性期能夠及時就診的原因是劇烈的耳痛，此為化膿性耳廓軟骨膜炎的特點。確診則得益于早期標本送檢及其正確的送檢方法。感染科在首次會診時有以下考慮：(1)患者院外治療效果不佳與抗菌藥物選用不當相關，阿奇霉素對化膿性耳廓軟骨膜炎的首位致病菌銅綠假單胞菌無效，對第二大常見致病菌金黃色葡萄球菌的耐藥率近年來也較高；(2)除了初始抗菌藥物選擇不當外，還有少見致病菌的可能，因此建議積極送標本培養。關于標本送檢，本文所報告的病例在膿液標本送檢時采取了規范的送檢方法，如果僅用咽拭子蘸取少量膿液送培養，可能會因為菌量過少導致培養陰性延誤診斷。因此，早期送檢標本、正確的標本送檢方法是病原學確診的基石。感染科門診后續隨訪過程中追問病史，該患者起病前1個月在外院行纖維胃鏡及鏡下胃息肉摘除術，發病是否與此操作相關不得而知。

綜上所述，耳廓放線菌病是耳鼻喉科少見的一種感染性疾病，確診需取得病原學證據。放線菌為兼性厭氧菌，培養條件苛刻、分離率低，耳廓放線菌病極易誤診、漏診，文獻報道少。國內文獻[1]報道，放線菌病患者白細胞、CRP可以增高，也可正常，無特異性表現。結合本文報告的急性化膿性耳廓軟骨膜炎病例，患者血常規、CRP無明顯增高，發現其感染急性期臨床表現與其他病原所致急性化膿性耳廓軟骨膜炎無區別，但兩者抗感染治療方案有區別。首先，經驗治療化膿性耳廓軟骨膜炎的常用藥物為抗銅綠假單胞菌的第三代頭孢菌素、左氧氟沙星和抗金黃色葡萄球菌的苯唑西林，這些藥物對放線菌治療效果不佳，放線菌病治療首選青霉素，次選多西環素；第二，其他病原菌所致急性化膿性軟骨膜炎抗菌藥物療程最長14 d，而放線菌病療程通常3個月以上。需強調的是放線菌病抗菌藥物治療應大劑量、足療程，竇道形成或病程進入晚期多需聯合手術治療[8-9]。本病的早期診斷，及時選用敏感抗菌藥物可明顯改善預后，避免或減輕耳廓畸形的發生。期望本例病例報告能提高耳鼻喉科及感染科醫生對該病的認識，加大標本病原學的送檢力度，規范送檢方法，開闊診斷思路，避免誤診，使患者受益。