鄧蓉 李莉玫 鄧永強
1.518000,深圳市第二人民醫院(深圳大學第一附屬醫院)口腔科;2.深圳大學總醫院口腔科
1942年Stafne[1]首次報告了34例“近下頜角骨腔”以來,國外已有不少報告,國內較少。骨缺損的發生原因尚不確定,無統一命名,故文獻中所用名稱繁多。本病多無臨床癥狀,也有少數報道有疼痛癥狀,通常因拍攝X線片發現。該病的發生率約為0.1% ~0.48%,好發于男性,男女比約為4∶1,各報道結論不一[2-7]。好發年齡為41~60歲,20歲以下的青年罕見報道[5]。
患者,男性,61歲,主因“拍片發現左下頜骨腫物6月余”于2017-10-26收入深圳第二人民醫院口腔科病房。患者于2017-04因牙痛于外院就診,拍攝全景片發現左下頜骨腫物。患者自述無疼痛、腫脹等不適感。2017-10-24拍攝曲面斷層片示左下頜骨橢圓形透射影,位于髁孔前方,32-35根方,下頜神經管上方,邊界清晰,可見骨白線,與牙根無重疊,牙根未見吸收。入院查體:雙側顏面部對稱,張口度張口型正常。口內檢查見恒牙列,口腔衛生差,牙齦退縮嚴重,牙根暴露,多牙松動。32、33、34、35叩痛(-),頰舌側牙齦、齦頰溝及下頜骨未觸及膨隆。舌體運動正常,未見腮腺及舌下腺導管口分泌異常。面頸部淋巴結未捫及腫大,其余檢查未見異常(圖1)。

圖1 曲面斷層片
入院后拍攝下頜骨CT示:下頜骨偏左份囊性占位,考慮良性病變(圖2)。完善術前檢查,于2017-10-30全麻下行“左下頜骨腫物探查切除活檢術”,術中沿32-35前庭溝上緣2 mm水平切開牙齦,翻開粘骨膜瓣,見骨表面平整,骨鉆磨除部分頰側骨壁,見2.5 cm×1.5 cm骨凹陷,壁光滑,未見囊腫及囊液,內有腺體樣組織。切取部分組織送病理檢查。生理鹽水沖洗,內置明膠海綿止血,完整嚴密縫合牙齦及粘膜瓣修復缺損。術后恢復良好。2017-11-01病例回報為(左下頜骨)纖維組織膠原變明顯伴局灶骨化,大部分為唾液腺組織(圖3)。
此病例的特殊之處在于病損的位置,一般下頜骨特發性骨腔因其特殊的影像表現及位置較易診斷,而此病例的病損位于下頜骨前部,下頜神經管也不能再作為一個判斷的標志,增加了診斷的難度。

圖2 術前CBCT示左而下頜骨舌側骨板缺損,邊界清晰,三維重建示舌側骨腔形成

圖3 快蠟切片光鏡所見大部分為唾液腺組織、局灶見纖維囊壁樣組織伴膠原化及骨化
下頜骨特發性骨腔的發生機制尚未闡明,多數學者認為是唾液腺組織對下頜骨舌側骨皮質的壓力造成的。下頜下腺組織的壓力造成下頜骨后部的缺損,而舌下腺的壓力造成下頜骨前部的缺損[5]。有學者認為該病是先天性骨缺損導致,Stafne認為缺損部位在胚胎發育期由Meckel軟骨占據。有人認為是由于放射透光區的軟骨未能正常地沉積骨鹽或該區缺乏骨膜所致;也有人認為與胚胎剩余有關;此外,有觀點認為是血管性病變,由面動脈異常的壓力造成[1,4,6]。
下頜骨特發性骨腔在臨床上罕見,發生率低。一般無臨床癥狀,故通常是拍片時意外發現。診斷時應結合臨床表現和影像學資料,X線表現有以下特征性:下頜骨圓形、橢圓形、半橢圓形或雙環形囊腫樣透射影,直徑從0.5~2.0 cm不等[2-3],顯示出厚而致密的硬化邊緣。位于下頜骨后部、下頜管下方,通常有清晰的硬化邊緣,一般與牙無關[5,8]。不典型病變可發生于其他部位如下頜管上方,前牙區[9-10],可頰舌側穿通[11],可為多囊性,雙側發生,或者沒有硬化邊緣[12]。
CT、MRI和唾液腺造影可以幫助診斷。CT現被視為最有效、最重要的輔助診斷手段[3,6,9,13],它能證實骨腔內容物的來源和其與舌側骨皮質的關系,對于區分根尖囊腫、殘余囊腫、頜骨腫瘤等病變有重要意義[5]。增強MRI可見骨腔內軟組織增強和流空效應,顯示骨腔內的軟組織與下頜下腺相連續,并與下頜下腺在質子密度或T1序列上等強度[8,14]。早期學者建議用唾液腺造影來診斷此病,因為唾液腺造影可以確立唾液腺與骨腔的關系[5,15]。但也有學者認為唾液腺造影無診斷價值,因為并非骨腔中都有腺體組織,即使有也不一定能夠充盈顯影[8]。
難以確診時,可采取手術探查。手術中最常見的改變是下頜骨舌側骨板呈局限性凹陷,頰側骨皮質完整無缺,少數呈骨空洞改變,舌側骨壁有不同大小的開口。骨腔內容物多數為唾液腺組織,結締組織、淋巴組織、脂肪組織、神經或血管等報道較少,也有少數骨腔空虛[16]。根據骨腔內容物可分為F型、S型、G型,分別為脂肪組織、軟組織和腺體組織[17]。
下頜骨特發性骨腔,臨床呈靜止性且無自覺癥狀,目前多數學者主張不干預,可定期觀察。現在影像技術發展迅速,對特發性骨腔的確診及定期追蹤觀察有很大幫助[18]。臨床醫生應留意在特殊位置發生下頜骨特發性骨腔的可能性,難以確診時,可采取手術探查,排除腫瘤。