基于社區(qū)開展家長自評式孤獨癥早期篩查研究

駱名進，宋海東，劉 健

孤獨癥（autism），是一種由多種因素導致的、有生物學基礎的神經(jīng)發(fā)育性障礙，成年后依然有70%的患者社會適應不良，給家庭和社會造成巨大的經(jīng)濟和精神負擔。美國疾病控制與預防中心發(fā)布的最新數(shù)據(jù)表明，美國兒童孤獨癥患病率已經(jīng)發(fā)展到1/59［1］。雖然孤獨癥的疾病負擔巨大，患病率也日益增加［2］，但仍普遍存在兒童孤獨癥診斷延遲的狀況，3歲以前確診并接受干預的孤獨癥患兒仍占少數(shù)。研究表明，兒童孤獨癥如果能越早被發(fā)現(xiàn)和干預，其預后效果就越好［3］。因此，許多發(fā)達國家致力于孤獨癥早期篩查和輔助診斷工具的研制和開發(fā)，以便盡早發(fā)現(xiàn)孤獨癥患兒，為早期干預爭取更多的時間。國外有文獻報道孤獨癥患兒早期撫養(yǎng)者最先感覺并且懷疑孩子生長發(fā)育存在異常，家長及兒童撫養(yǎng)者對以上異常的關(guān)注可以作為有效的早期篩查方法［4-5］。國內(nèi)現(xiàn)有社區(qū)衛(wèi)生服務機構(gòu)尚未能提供孤獨癥早期篩查服務，僅有深圳等少數(shù)幾個城市在探索醫(yī)療機構(gòu)提供孤獨癥早期篩查模式［6］。本研究在社區(qū)開展家長自評式孤獨癥早期篩查，并對此種模式進行可行性分析。

1 對象與方法

1.1 研究對象 2016年7—10月選擇杭州市西湖區(qū)3個街道（鄉(xiāng)鎮(zhèn)）和余杭區(qū)4個街道（鄉(xiāng)鎮(zhèn)），以轄區(qū)內(nèi)的5 306名12～36個月兒童作為篩查對象，共回收有效問卷5 105份，問卷有效回收率為96.21%。

1.2 研究方法

1.2.1 篩查程序 家長在兒童體檢時，通過兒保醫(yī)生獲得早期篩查評估二維碼，家長掃碼進入評估界面，登記基本信息后進入自評量表填寫，數(shù)據(jù)上傳至后臺。對于不愿意掃碼的家長提供紙質(zhì)量表，家長填寫后由專人錄入系統(tǒng)。心理測評工作人員對后臺數(shù)據(jù)進行質(zhì)量控制，對于填寫時間＜30 s的量表進行重新審核，明確未認真填寫的安排重新評估或剔除。評估結(jié)果通過短信方式發(fā)送到家長手中，對于篩查結(jié)果陽性的兒童3個月內(nèi)安排社區(qū)現(xiàn)場復查，復查陽性兒童進一步觀察評估、確診、干預。所有家長自評數(shù)據(jù)由經(jīng)過培訓專職工作人員進行數(shù)據(jù)整理，項目組人員負責對數(shù)據(jù)進行質(zhì)量控制，減少缺項漏項。

1.2.2 基本信息采集 采集兒童性別、月齡、出生體質(zhì)量、是否足月分娩、母親年齡、父親年齡、母親學歷、父親學歷、家庭可支配月收入、家長對孤獨癥了解程度等。

1.2.3 孤獨癥相關(guān)信息知曉情況 采用自編量表進行養(yǎng)育者孤獨癥相關(guān)信息知曉情況調(diào)查，量表內(nèi)容參考了國內(nèi)外研究中應用到的相關(guān)調(diào)查問卷［7-8］，并結(jié)合中國的實際情況以及調(diào)查對象的知識需要，共13題，答對1題得1分，滿分13分。

1.2.4 量表 12～18個月兒童使用嬰幼兒溝通及象征性行為發(fā)展量表（CSBS DP），總分＜80分為篩查陽性；＞18～36個月兒童使用改良嬰幼兒孤獨癥量表（Modified Checklist for Autism in Toddlers，M-CHAT），每題計1分，總分超過3分，或者負向得分超過2分為篩查陽性。

本文價值：

本文探索了在社區(qū)開展以家長自評為主導的早期篩查方式，篩查對象年齡最低為12個月，提供了現(xiàn)有條件下開展孤獨癥早期篩查的一種解決方案。家長自評式早期篩查結(jié)果提示，陽性兒童的隨訪、復查難度較大，家長多自行前往醫(yī)療機構(gòu)。今后還要繼續(xù)評估早期篩查量表的信效度，研發(fā)國內(nèi)本土篩查工具，開發(fā)簡易有效的自助早期干預技術(shù)。

1.3 預調(diào)查 2016年4—5月，選擇西湖區(qū)某街道30名12～36個月兒童作為篩查對象，主要評估量表的可理解程度、完成時間，對篩查流程進行優(yōu)化。預調(diào)查結(jié)果顯示，家長對量表的理解程度＞95%，完成時間3～5 min。根據(jù)預調(diào)查結(jié)果調(diào)整量表的部分語句，并針對家長需求提供了網(wǎng)絡自評和紙質(zhì)自評兩種方式進行調(diào)查。

1.4 統(tǒng)計學方法 采用SPSS 19.0統(tǒng)計學軟件進行數(shù)據(jù)分析。正態(tài)分布的計量資料以（±s）表示，兩樣本比較采用獨立樣本t檢驗，多樣本比較采用單因素方差分析，組間兩兩比較采用SNK-q檢驗；非正態(tài)分布的計量資料以M（P25，P75）表示，組間比較采用秩和檢驗；相關(guān)性分析采用Pearson相關(guān)分析。以P＜0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

2 結(jié)果

2.1 早期篩查對象基本情況 1 511名12～18個月兒童家長參加孤獨癥早期篩查，共回收有效問卷1 353份，問卷有效回收率為89.54%。其中，男童710名（52.48%），女童643名（47.52%）；月齡12～18個月，平均月齡（14.6±2.8）月；平均出生體質(zhì)量（3.4±0.8）kg；足月分娩1 281名（94.68%），未足月分娩72名（5.32%）；母親年齡18～46歲，平均年齡（33.0±1.3）歲；父親年齡20～51歲，平均年齡（37.5±1.4）歲；母親學歷：大專及以下936名（69.18%），本科364名（26.90%），碩士48名（3.55%），博士5名（0.37%）；父親學歷：大專及以下890名（65.78%），本科397名（29.34%），碩士55名（4.07%），博士11名（0.81%）；家庭可支配月收入：≤5 000元294名（21.73%），5 001～10 000元679名（50.18%），10 001～15 000元246名（18.18%），≥15 001元134名（9.91%）；家長對孤獨癥比較了解112名（8.28%），不知道91名（6.73%），聽說過1 150名（84.99%）；12～18個月兒童家長孤獨癥知識得分為（5.9±2.7）分。

3 795名＞18～36個月兒童家長參加孤獨癥早期篩查，共回收有效問卷3 752份，問卷有效回收率為98.87%。其中男童2 109名（56.21%），女童1 643名（43.79%）；月齡＞18～36個月，平均月齡（31.6±7.1）月；平均出生體質(zhì)量（3.3±0.4）kg；足月分娩3 583名（95.50%），未足月分娩169名（4.50%）；母親年齡18～50歲，平均年齡（30.2±4.0）歲；父親年齡20～57歲，平均年齡（32.1±4.7）歲；母親學歷：大專及以下2 618名（69.78%），本科987名（26.31%），碩士128名（3.41%），博士19名（0.50%）；父親學歷：大專及以下2 503名（66.71%），本科1 019名（27.16%），碩士189名（5.04%），博士41名（1.09%）；家庭可支配月收入：≤5 000元856名（22.81%），5 001～10 000元1 862名（49.63%），10 001～15 000元607名（16.18%），≥15 001元427名（11.38%）；家長對孤獨癥比較了解315名（8.40%），不知道241名（6.42%），聽說過3 196名（85.18%）；18～36個月兒童家長孤獨癥知識得分為（6.4±2.4）分。

2.2 12～18個月兒童孤獨癥相關(guān)發(fā)育障礙早期篩查結(jié)果12～18個月兒童平均CSBS DP評分（95.2±13.4）分，篩查陽性率為12.49%（169/1 353）。男童CSBS DP評分低于女童，足月分娩的兒童高于未足月分娩的兒童，家長對孤獨癥比較了解與聽說過的兒童高于家長不知道的兒童，差異均有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）。不同母親學歷、父親學歷、家庭可支配月收入者CSBS DP評分比較，差異均無統(tǒng)計學意義（P＞0.05，見表1）。CSBS DP評分與出生體質(zhì)量（r=0.039，P=0.174）、 母 親 年 齡（r＜0.001，P=0.995）、 父 親 年 齡（r=-0.028，P=0.264）、家長孤獨癥知識得分（r=0.018，P=0.516）不具有直線相關(guān)關(guān)系，與兒童月齡呈負相關(guān)（r=-0.360，P＜0.001）。

2.3 ＞18～36個月兒童孤獨癥相關(guān)發(fā)育障礙早期篩查結(jié)果＞18～36個月兒童M-CHAT評分〔2.0（1.0，3.0）〕分，篩查陽性率為5.76%（216/3 752）。不同兒童父親學歷、家庭可支配月收入者M-CHAT評分比較，差異均有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）。不同兒童性別、是否足月分娩、母親學歷、家長對孤獨癥了解程度者M-CHAT評分比較，差異均無統(tǒng)計學意義（P＞0.05，見表 2）。＞18～36個月兒童 M-CHAT評分與兒童月齡（r=0.001，P=0.965）、母親年齡（r=0.019，P=0.252）、父親年齡（r=0.028，P=0.094）不具有直線相關(guān)關(guān)系，與出生體質(zhì)量呈正相關(guān)（r=0.042，P=0.012），與家長孤獨癥知識得分呈負相關(guān)（r=-0.081，P=0.003）。

表1 12～18個月兒童CSBS DP評分影響因素分析（±s，分）Table 1 Influencing factors of CSBS-DP scores in infants aged 12-18 months evaluated by the parent

表1 12～18個月兒童CSBS DP評分影響因素分析（±s，分）Table 1 Influencing factors of CSBS-DP scores in infants aged 12-18 months evaluated by the parent

注：CSBS DP=嬰幼兒溝通及象征性行為發(fā)展量表；家長對孤獨癥了解程度與比較了解相比，aP＜0.05；與不知道相比，bP＜0.05；c為t值

相關(guān)因素 例數(shù) CSBS DP評分 t（F）值 P值兒童性別 36.80c ＜0.001男710 93.1±12.9女643 97.5±13.7是否足月分娩 3.920c 0.048是1 281 95.4±13.4否72 92.1±13.7母親學歷 0.270 0.847大專及以下 936 96.0±14.1本科 364 95.5±11.3碩士 48 96.0±14.7博士 5 91.0±4.7父親學歷 2.064 0.103大專及以下 890 95.5±14.3本科 397 94.9±11.2碩士 55 91.6±12.1博士 11 99.8±11.2家庭可支配月收入（元） 2.021 0.105≤ 5 000 294 93.0±14.7 5 001～10 000 679 96.0±13.8 10 001～15 000 246 95.1±11.6≥15 001 134 96.1±11.2家長對孤獨癥了解程度 9.713 0.001比較了解 112 97.2±11.7不知道 91 90.4±12.4a聽說過 1 150 95.4±13.6b

3 討論

3.1 早期篩查模式選擇 早期篩查模式按照篩查地點來分，可以分為醫(yī)院定點篩查和社區(qū)醫(yī)療服務機構(gòu)篩查。前者專業(yè)性強，但覆蓋面較小，篩查成本也較高；后者覆蓋面廣，成本低，但專業(yè)度低，還面臨家長對孤獨癥篩查的誤解。按照篩查主導方來分，可以分為醫(yī)生主導和家長主導。醫(yī)生主導是傳統(tǒng)模式，需要人員較為集中，且需要政府提供相應的經(jīng)費支持；家長主導是一種低成本模式，需要健康教育動員即可，費用由家長自己承擔。考慮國內(nèi)現(xiàn)況，孤獨癥早期篩查服務還未納入基本公共衛(wèi)生服務范疇，缺乏相應政策支持，在社區(qū)開展以家長自評為主導的早期篩查方式也許值得嘗試，如徐云等［9］采用FYI量表開展家長自評式早期篩查，VANVUCHELEN等［10］嘗試使用父母自評量表篩查孤獨癥患兒的運動障礙問題。

3.2 早期篩查工具的選擇 根據(jù)篩查水平和篩查廣度，篩查工具可歸納為不同類型：（1）篩查水平LevelⅠ主要供社區(qū)保健人員或家長使用或填寫，較簡明，主要針對普通群體進行篩查以發(fā)現(xiàn)高危兒童，也可以用于無發(fā)育障礙的大樣本群體研究；Level Ⅱ主要供接受過訓練的專業(yè)人員使用，耗時更多。（2）篩查廣度：廣泛性發(fā)育篩查主要用于辨別發(fā)育障礙及評估一系列風險因素，而疾病特異性篩查主要目標是針對特異性疾病或是一系列障礙，效能高，耗時及花費少?？紤]簡明性和效度，選擇篩查水平Level Ⅰ、篩查廣度較大的CSBS DP［11-12］和 M-CHAT［13］。

表2 ＞18～36個月兒童早期篩查結(jié)果影響因素分析〔M（P25，P75），分〕Table 2 Influencing factors of M-CHAT scores in infants aged ＞18-36 months evaluated by the parent

3.3 早期篩查結(jié)果分析 12～18個月兒童孤獨癥相關(guān)發(fā)育障礙篩查有169名兒童評估結(jié)果為陽性，占比12.49%。＞18～36個月兒童篩查有216名兒童篩查結(jié)果呈陽性，占比5.76%。篩查陽性率與國外研究結(jié)果一致［5，14］。對比不同性別兒童的孤獨癥早期篩查得分，發(fā)現(xiàn)男童得分低于女童。這與發(fā)展心理學理論假設一致，同齡女童的社交能力要高于男童，也可說明孤獨癥發(fā)病率男性高于女性的現(xiàn)象［15］。＞18～36個月兒童孤獨癥篩查陽性率小于12～18個月兒童。這可能與兒童心理發(fā)育的可塑性強有關(guān)，隨著年齡的增加，兒童語言、社交和象征性思維均有了明顯提高；也有可能與CSBS DP的特異性有關(guān)，有研究表明，嬰幼兒CSBS DP雖不能很好區(qū)分各類型存在溝通發(fā)育遲緩的疾病，但可作為廣泛性篩查孤獨癥譜系障礙（ASD）的一級篩查工具，且隨著嬰幼兒月齡的增長，篩查ASD的效果增加［16］。經(jīng)數(shù)據(jù)分析發(fā)現(xiàn)，CSBS DP評分結(jié)果與家長對孤獨癥了解程度有關(guān)，M-CHAT評分結(jié)果與家長孤獨癥知識知曉率呈負相關(guān)，由此可能導致不了解孤獨癥知識的家長在自評過程中出現(xiàn)假陽性結(jié)果。從另一方面看，自評方式的早期篩查想要保證其準確性，需要家長了解并掌握孤獨癥相關(guān)知識。

3.4 研究方向 開展社區(qū)孤獨癥早期篩查的目的是為了盡早對疑似孤獨癥患兒的發(fā)育情況及行為進行觀察，盡早診斷，為臨床治療贏得時間和機會，但由于孤獨癥診斷的年齡目前普遍延后，在不能確診的情況下，盡早為疑似孤獨癥患兒提供早期干預十分必要。今后還要繼續(xù)評估早期篩查量表的信效度，研發(fā)國內(nèi)本土篩查工具，開發(fā)簡易有效的自助早期干預技術(shù)。

作者貢獻：駱名進進行文章的構(gòu)思與設計，進行數(shù)據(jù)收集、整理，統(tǒng)計學處理，結(jié)果的分析與解釋，撰寫并修訂論文；宋海東、劉健進行研究的實施與可行性分析，負責文章的質(zhì)量控制及審校，對文章整體負責，監(jiān)督管理。

本文無利益沖突。