跖骨多發上皮樣血管瘤1例

牟 俊，劉宗才，劉昌杰

(貴州省人民醫院醫學影像科，貴陽 550002)

患者男，26歲，因“左足背疼痛1月余”入院；10余年前因左膝關節外傷接受手術治療。查體：左足第2、3跖骨輕微腫脹，壓痛(+)。足部X線正位片及CT平掃示左足第2、3跖骨不規則膨脹性骨質破壞，邊界清晰、硬化，達關節面下，與跖骨長軸平行，內見多發分隔及殘存骨嵴，局部骨皮質連續性存在(圖1A)。MRI：左足第2、3跖骨膨脹性骨質破壞，平掃T1WI呈不均勻低信號、T2WI及脂肪抑制T2WI呈不均勻高信號，可見輕度骨膜反應(圖1B)，第2跖骨病變外側緣及第3跖骨病變內側緣病變周圍脂肪間隙稍顯模糊；肌間隙內見斑片狀長T2信號增強后病變不均勻強化，(圖1C)。影像學診斷：左足第2、3跖骨內生軟骨瘤。于局麻下行左足第2、3跖骨病損切除術，術中見左足第2、3跖骨遠端2.5 cm×2.0 cm×0.3 cm骨質破壞，呈暗紅色，未侵襲周圍軟組織，髓腔可見骨質破壞。術后病理：病變為灰褐色組織，部分區域質硬，光鏡下見瘤細胞呈上皮樣，由增生的成熟毛細血管型小血管構成，內皮細胞無異型性，罕見核分裂象，間質內有嗜酸性粒細胞和淋巴細胞的浸潤(圖1D)；免疫組織化學：CD31(+)、CD34(弱+)、ERG(+)、Calponin(+)、CD68(KP-1)(-)、CD15(-)、CD1α(-)、S-100多克隆(-)、Ki-67(3%+)。病理診斷：(左側第2、3跖骨)上皮樣血管瘤。

圖1 跖骨多發上皮樣血管瘤 A.左足CT平掃； B.冠狀位脂肪抑制T2WI； C.矢狀位增強T1WI； D.病理圖(HE，×200)

討論上皮樣血管瘤為血管源性腫瘤，WHO 2013分類中將其視為良性但有局部侵襲性的腫瘤；好發于中青年，女性略多于男性；可發生在任何部位，原發于骨組織者相對罕見；多累及單骨，少數可侵犯多骨。X線及CT多表現為邊界清楚的膨脹性溶骨性骨質破壞，邊界清晰，可有硬化邊，病變長軸與骨長軸平行，縱向生長，可達關節面下，相鄰骨皮質變薄，無明顯骨膜反應，病變內可見多發分隔和骨嵴，可能是廣泛增殖血管充盈和增厚、骨小梁重塑所致。MRI上病變多呈不均勻長T1長T2信號，偶見短T1信號，液-液平面少見；增強后多呈明顯不均勻強化，少數輕度強化。鑒別診斷：①骨巨細胞瘤好發于長骨，偏心性生長，橫徑多大于縱徑，呈“皂泡樣”改變；②動脈瘤樣骨囊腫常位于骨干及干骺端，CT和MRI多見液-液平面；③內生軟骨瘤好發于四肢短狀骨，“骨氣臌”為其特征表現。確診仍需病理學檢查。