Pierre Robin序列征嬰兒下頜骨牽引成骨術(shù)后聲門暴露分級(jí)的改變及相關(guān)因素分析

徐穎怡 張娜 邱倩琪 毛喆 梁宇峰 區(qū)信栩 譚永紅

廣州醫(yī)科大學(xué)附屬?gòu)V州市婦女兒童醫(yī)療中心1麻醉科與圍術(shù)期科，2口腔頜面外科，3重癥監(jiān)護(hù)室（廣州510623）

Pierre Robin 序列征（PRS）是一種以小頜畸形、舌后墜和氣道梗阻為主要特征的先天性疾病，嚴(yán)重者可引起呼吸、喂養(yǎng)困難，威脅患兒生命安全［1］。近年來(lái)，下頜骨牽張成骨術(shù)（MDO）已成為保守治療無(wú)效后解決呼吸道梗阻的重要方法［2-5］。但此類患兒在術(shù)前為困難氣道高發(fā)人群［6］，如何對(duì)其進(jìn)行有效的氣道評(píng)估十分重要。前期研究發(fā)現(xiàn)，術(shù)前存在喉鏡暴露困難的PRS 患者在術(shù)后喉鏡暴露困難情況明顯好轉(zhuǎn)，提示MDO 手術(shù)可能改變了患者的頜骨和上氣道形態(tài)，從而改善喉鏡暴露分級(jí)。因此，本研究擬通過(guò)回顧患者M(jìn)DO 前后的頜面部及上氣道CT 三維重建結(jié)果，探尋MDO 手術(shù)影響聲門暴露分級(jí)的相關(guān)因素，為以后的手術(shù)治療選擇適當(dāng)?shù)臍夤懿骞芄ぞ呒皻獾拦芾聿呗蕴峁┮罁?jù)。

1 資料與方法

1.1 研究對(duì)象本研究獲倫理委員會(huì)的批準(zhǔn)。研究對(duì)象為廣州市婦女兒童醫(yī)療中心2016年11月至2019年2月?lián)衿谌橄滦邢骂M骨牽引成骨術(shù)的Pierre Robin 序列征患兒，年齡≤1 歲，性別不限，ASA 分級(jí)Ⅱ-Ⅲ級(jí)。排除標(biāo)準(zhǔn)：無(wú)法行口腔頜面錐形束CT 檢查者；頭頸部腫瘤或外傷導(dǎo)致局部解剖結(jié)構(gòu)改變者；病歷資料不全者。

1.2 麻醉及手術(shù)方法患兒在利多卡因表面麻醉下行纖維支氣管鏡引導(dǎo)氣管插管，氣管插管成功后靜脈注射丙泊酚2 mg/kg、舒芬太尼0.3 μg/kg和順式阿曲庫(kù)銨0.2 mg/kg 麻醉誘導(dǎo)，吸入2%～3%七氟醚維持麻醉，根據(jù)需要間斷推注舒芬太尼和順式阿曲庫(kù)銨，潮氣量6 ～10 mL/kg，新鮮氣流量2 L/min。所有患兒均實(shí)施雙側(cè)下頜骨截骨術(shù)，所選牽引裝置（15 ～20 mm；中國(guó)西安中邦）置于下頜角。術(shù)后前3 d 每天牽引1.4 ～2.1 mm，3 d 后每天牽引0.7 ～1.4 mm，直到患兒出現(xiàn)反頜現(xiàn)象。牽引結(jié)束6 ～8 周后行牽引器拆除術(shù)，麻醉藥物使用同前。麻醉醫(yī)師使用Sirius 光纖喉鏡（Timesco 公司，英國(guó)）進(jìn)行Cormack-Lehane 分級(jí)評(píng)估（聲門完全暴露為Ⅰ級(jí)；聲門部分暴露為Ⅱ級(jí)；僅見會(huì)厭為Ⅲ級(jí)；聲門、會(huì)厭都不可見為Ⅳ級(jí)，Ⅲ級(jí)和Ⅳ級(jí)定義為聲門暴露困難）［7］。

1.3 CT 掃描圖像的獲取和三維重建所有患兒術(shù)前在睡眠情況下行面頸部錐形束CT 掃描。以雙側(cè)的耳點(diǎn)P、眶點(diǎn)O 中任意三點(diǎn)確定眶耳平面。將蝶鞍中點(diǎn)、前鼻棘點(diǎn)、枕骨大孔最后緣的平面確立為正中矢狀面。使用三維圖像處理軟件MIMICS 17.0 重建下頜骨及氣道的三維圖像。測(cè)量以下指標(biāo)：上中切牙至?xí)捀烤嚯x（D1）：上中切牙下緣至?xí)捀烤嚯x；會(huì)厭根部至聲門中點(diǎn)距離（D2）：氣道上聲門位置連線中點(diǎn)至?xí)捀烤嚯x；下頜骨下緣至聲門中點(diǎn)距離（D3）：下頜骨下緣最遠(yuǎn)端至氣道上聲門位置連線中點(diǎn)距離；下頜骨高度（D4）：下中切牙下緣中點(diǎn)至下頜骨下緣最遠(yuǎn)端距離；懸雍垂到咽后壁之間的距離（D5）；舌根到咽后壁之間的距離（D6）；會(huì)厭到咽后壁之間的距離（D7）；會(huì)厭長(zhǎng)度（D8）；下頜升支長(zhǎng)度（D9）；下頜骨體的長(zhǎng)度（D9）；兩者的長(zhǎng)度的總和為總下頜長(zhǎng)度（D11）；上切牙下牙槽嵴、會(huì)厭根部、聲門中點(diǎn)三者以會(huì)厭根部為交點(diǎn)所成角的度數(shù)（角1）；會(huì)厭根部、上切牙下牙槽嵴、聲門中點(diǎn)三者以上切牙下緣為交點(diǎn)所成角的度數(shù)（角2）；下切牙上牙槽嵴、下頜骨下緣最遠(yuǎn)端、聲門中點(diǎn)三者以下頜骨下緣最遠(yuǎn)端為交點(diǎn)所成角的度數(shù)（角3）；上切牙下牙槽嵴、硬腭后緣與會(huì)厭根部三者以硬腭后緣為交點(diǎn)所成角的度數(shù)（角4）；兩側(cè)下頜角的度數(shù)（角5）；下頜角兩側(cè)的下頜角點(diǎn)與頦部的頦頂點(diǎn)以頦頂點(diǎn)為交點(diǎn)所成角的度數(shù)（角6）；會(huì)厭尖端的氣道截面積；口腔容積：上下牙槽嵴至硬腭后緣水平；腭咽容積：硬腭后緣水平至軟腭腭垂尖；舌咽容積：軟腭腭垂尖至?xí)捾浌巧暇墶?/p>

1.4 觀察指標(biāo)采用回顧性研究方法，從麻醉記錄單及電子病歷系統(tǒng)上提取患兒相關(guān)指標(biāo)，包括牽引距離和牽引時(shí)間，兩次手術(shù)時(shí)的年齡、體質(zhì)量、身高、BMI 指數(shù)、術(shù)后去向（ICU 或PACU）、術(shù)后機(jī)械通氣時(shí)間、住院時(shí)間、并發(fā)癥的發(fā)生（包括非計(jì)劃性2 次插管、氣管狹窄和氣管切開）、Cormack-Lehane 分級(jí)、是否為氣管插管困難（定義為有經(jīng)驗(yàn)的麻醉醫(yī)師行常規(guī)喉鏡下氣管插管時(shí)，時(shí)間超過(guò)10 min 或經(jīng)3 次嘗試仍不能成功）。比較兩次手術(shù)時(shí)患兒Cormack-Lehane 分級(jí)、聲門暴露困難的結(jié)果及上氣道CT 測(cè)量值，并對(duì)上氣道結(jié)構(gòu)相關(guān)指標(biāo)與Cormack-Lehane 分級(jí)評(píng)分進(jìn)行相關(guān)性分析。

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法采用SPSS 21.0 軟件進(jìn)行分析，連續(xù)變量以（）表示，采用Shapiro-Wilk 正態(tài)檢驗(yàn)。如果符合正態(tài)分布，均值比較采用配對(duì)樣本t檢驗(yàn)，反之采用校正的t檢驗(yàn)；分類變量表示為例（%），比較采用配對(duì)χ2檢驗(yàn)，兩次手術(shù)時(shí)Cormack-Lehane 分級(jí)的比較采用Wilcoxon 符號(hào)秩檢驗(yàn)。上氣道結(jié)構(gòu)相關(guān)指標(biāo)與Cormack-Lehane 分級(jí)評(píng)分的相關(guān)性用Spearman 相關(guān)性分析進(jìn)行評(píng)價(jià)；P＜0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 患者一般情況及復(fù)蘇結(jié)果共納入患兒95例，其中4 例因在行牽引器拆除術(shù)時(shí)插入喉罩而無(wú)Cormack-Lehane 分級(jí)記錄被剔除，余91 例納入統(tǒng)計(jì)（表1）。其中性別比（男/女）58/33，牽引成骨術(shù)和牽引器拆除術(shù)時(shí)數(shù)據(jù)分別為：年齡（56 ± 42）、（171 ± 69）d；體質(zhì)量（3.6 ± 0.8）、（6.7 ± 1.0）kg；身高（52.2 ± 3.7）、（63.8 ± 6.1）cm；BMI 指數(shù)（13.2 ±1.9）、（16.5 ± 2.1）kg/m2。牽引距離為12～20 mm（平均15 mm）。牽引天數(shù)為5～11 d（平均7 d）。

表1 患兒一般情況及復(fù)蘇結(jié)果Tab.1 Demographic situation and resuscitation results ±s

表1 患兒一般情況及復(fù)蘇結(jié)果Tab.1 Demographic situation and resuscitation results ±s

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2.2 圍手術(shù)期呼吸道并發(fā)癥及聲門暴露情況牽引成骨術(shù)后，1 例患兒術(shù)后2 d 出現(xiàn)意外脫管，因自主呼吸可維持氧合未再行氣管插管；4 例患兒拔管后因呼吸困難需行二次氣管插管，1 例患兒因危及生命的上呼吸道阻塞施行了氣管切開術(shù)；2 例患兒出現(xiàn)氣管狹窄。牽引器拆除術(shù)后，1 例患兒在PACU 拔管后出現(xiàn)呼吸抑制，轉(zhuǎn)入ICU；2 例患兒因術(shù)前氣管插管困難送ICU，其余都在PACU 順利拔管。

患兒下頜骨牽引成骨術(shù)前Cormack-Lehane 分級(jí)Ⅲ級(jí)和Ⅳ級(jí)者分別為19.8%和38.4%，聲門暴露困難發(fā)生率為58.2%；術(shù)后Cormack-Lehane 分級(jí)Ⅲ級(jí)和Ⅳ級(jí)者分別為2.2%和0%，聲門暴露困難發(fā)生率為2.2%，困難氣管插管發(fā)生率為1.1%。與下頜骨牽引成骨術(shù)前相比，術(shù)后患兒Cormack-Lehane 評(píng)分及聲門暴露困難發(fā)生率降低（P＜0.05，表2）。

表2 下頜骨牽引成骨術(shù)手術(shù)前后Cormack-Lehane 分級(jí)情況的比較Tab.2 Comparison of Cormack-Lehane grading before and after MDO 例（%）

2.3 上氣道CT 三維重建圖像測(cè)量參數(shù)與牽引成骨術(shù)前相比，D1、D2、D3、D4、D5、D6、D7、D8、D9、D10、D9 長(zhǎng)度均增加，角1、角2 和角5 增大，角3、角4 和角6 均減小，會(huì)厭尖端的氣道截面積、腭咽腔及舌咽腔容積增加（P＜0.05），口腔容積差異無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05，表3）。

表3 手術(shù)前后上氣道CT 三維重建圖像測(cè)量參數(shù)的比較Tab.3 Comparison of measurement parameters of upper airway CT three-dimensional reconstruction image before and after operation ±s

注：與牽引成骨術(shù)前比較，aP ＜0.05

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2.4 上氣道CT 三維重建圖像測(cè)量參數(shù)與Cormack-Lehane 分級(jí)的相關(guān)性會(huì)厭尖端的氣道截面積及腭咽腔容積與Cormack-Lehane 分級(jí)呈負(fù)相關(guān)（P＜0.05），其他指標(biāo)與Cormack-Lehane分級(jí)無(wú)相關(guān)性（表4）。

3 討論

2006年，TIBESAR 等［8］首先報(bào)告了1 例PRS 新生兒在MDO 術(shù)后喉鏡暴露分級(jí)有所改善。隨后，BROOKER 等［9］和HONG 等［10］都發(fā)現(xiàn)大多數(shù)患兒術(shù)后Cormack-Lehane 評(píng)分下降。但這些研究的樣本量均較小，有的甚至是個(gè)案報(bào)道，且患者中還包括兒童，無(wú)法對(duì)PRS 嬰兒的聲門暴露情況得出準(zhǔn)確的結(jié)論。本研究發(fā)現(xiàn)91例PRS嬰兒在行MDO 術(shù)后Cormack-Lehane 評(píng)分顯著下降，這與以上的研究結(jié)果一致。

表4 上氣道CT 三維重建圖像測(cè)量參數(shù)與Cormack-Lehane 分級(jí)的相關(guān)性Tab.4 Correlation between measurement parameters of upper airway CT three-dimensional reconstruction image and Cormack Lehane grading

與牽引成骨術(shù)前相比，術(shù)后D9、D10、D10 長(zhǎng)度均增加，角5 增大而角6 減小，這些變化提示下頜骨的長(zhǎng)度增加，表明MDO 可以使原本短、平的下頜骨變得“長(zhǎng)”和“凸”，后縮的頦點(diǎn)向前。既往研究發(fā)現(xiàn)［11-14］，PRS 患兒因下頜骨發(fā)育不全，使得附著其上的舌頭較正常位置的懸雍垂和聲門等結(jié)構(gòu)相對(duì)靠后，造成舌后墜和咽腔狹小，引起聲門顯露困難。當(dāng)下頜骨延長(zhǎng)時(shí)，舌根移動(dòng)，舌頭隨之靠前，從而使舌后墜癥狀緩解［15-16］。此外，頭影測(cè)量分析顯示，術(shù)后患兒氣道橫截面積平均增加67.5%［17］，咽后壁至舌根的距離增加5 ～20 倍［18］。CT 顯示口咽橫截面積增加200%［19］。本研究發(fā)現(xiàn)術(shù)后與上氣道相關(guān)的線距指標(biāo)D1、D2、D3、D4、D5、D6、D7、D8 增加，會(huì)厭尖端的氣道截面積、腭咽腔及舌咽腔容積也增加，這些都表明MDO 術(shù)后上氣道空間增加，與之前的研究結(jié)果一致。之前的研究發(fā)現(xiàn)，氣道容積減少是PRS 患兒喉鏡暴露困難的原因，而上述改變使得影響聲門暴露的因素減輕或消失，PRS 患兒在MDO 術(shù)后不再是聲門暴露困難的高危人群。在本研究中，術(shù)后困難氣管插管的發(fā)生率為1.1%，與既往文獻(xiàn)報(bào)道的71%相比明顯下降［20］。由于PRS 患兒氣管插管困難的原因多數(shù)為聲門暴露困難，這表明下頜骨牽引成骨術(shù)可以通過(guò)改善聲門暴露情況而降低困難氣管插管的發(fā)生率。會(huì)厭尖端的氣道截面積及腭咽腔與Cormack-Lehane 分級(jí)呈負(fù)相關(guān)，而其他CT 測(cè)量指標(biāo)與Cormack-Lehane 分級(jí)無(wú)相關(guān)性。表明盡管術(shù)后下頜骨形態(tài)改變，但最終聲門暴露的改善是由于下頜骨延長(zhǎng)所導(dǎo)致的氣道容積增加，進(jìn)一步證實(shí)了PRS 患兒喉鏡暴露困難的根本原因在于氣道容積尤其是腭咽腔容積的減少。

本研究仍然存在一些局限。首先，本研究為回顧性研究，將來(lái)需要積極開展前瞻性研究，以提供更有力的研究結(jié)果。其次，本研究喉鏡暴露困難分級(jí)的判斷標(biāo)準(zhǔn)是Cormack-Lehane 分級(jí)，主要通過(guò)主觀判斷來(lái)進(jìn)行，其結(jié)果可能存在不同觀察者之間的差異。

綜上所述，隨著氣道截面積及腭咽腔容積增加，Pierre Robin 序列征嬰兒下頜牽張成骨術(shù)后聲門暴露分級(jí)明顯改善。