腮腺淋巴上皮囊腫的超聲表現

羅偉東，賈浥蘋，龔健，趙琴，曹均強，楊先

四川大學華西公共衛生學院/華西第四醫院超聲醫學科，四川 成都 610000；*通信作者 賈浥蘋 24504745@qq.com

淋巴上皮囊腫（lymphoepithelial cyst，LEC）又稱為良性淋巴上皮囊腫，可發生于唾液腺、口底、食管[1]、甲狀腺、胰腺等部位，發生于頸部者既往稱為鰓裂囊腫，但組織發生學、免疫組化等研究發現本病應稱為LEC[2]。腮腺LEC是一種臨床較少見的良性囊性病變，約占所有涎腺囊腫的6%[3]。目前關于腮腺LEC的超聲研究較少，而術前準確的定性診斷對腮腺囊性病變選擇治療策略意義重大，尤其是手術方式和范圍的選擇。本研究擬回顧性分析腮腺LEC的超聲表現，探討超聲對本病的診斷效能。

1 資料與方法

1.1 研究對象 收集2013年1月—2019年12月四川大學華西第四醫院因發現腮腺無痛性腫塊經手術病理證實為腮腺LEC，并行腮腺彩色多普勒超聲檢查的22例患者共24處病灶，其中男8例，女14例；年齡18～67歲，平均（53.5±11.0）歲。4處病灶因常規超聲檢查難以診斷，行超聲造影進一步檢查。所有患者均行腮腺腫塊切除手術并取得病理結果。本研究經醫院醫學倫理委員會批準（批準號：HXSY-EC-2021043），患者均知情同意。

1.2 儀器與方法 采用GE Logiq E9彩色多普勒超聲診斷儀，線陣探頭，頻率5～12 MHz，選擇淺表器官預設條件掃查腮腺病灶，彩色增益調至出現噪聲之前為止。記錄腮腺回聲及病灶部位、數量、大小、形態、邊界和內部回聲，病灶彩色多普勒血流按Adler法[4]進行分級。

常規超聲難以鑒別診斷的病灶通過超聲造影進一步檢查。啟動超聲造影模式，經肘正中靜脈快速團注2.4 ml聲諾維對比劑混懸液，并同步觀察病灶的增強模式。

2 結果

2.1 超聲與病理診斷結果比較 22例中，15例診斷正確，誤診7例，診斷符合率為68.18%（表1）。

表1 22例腮腺LEC的超聲與病理診斷結果比較（例）

2.2 灰階超聲表現 22例均為單側發病，病灶最大徑約12～44 mm，平均（28.9±9.6）mm。所有病灶邊界清楚。病灶內部回聲呈粗大顆粒狀高回聲和云霧狀弱回聲混雜而成的飄動“雪花征”14例（63.63%）（圖1），內部呈透聲清晰的無回聲6例（27.27%），內部可見團狀弱回聲2例（9.10%）（圖2）。伴發腮腺淋巴上皮病變1例（4.55%）。見表2。

圖1 男，41歲，右側腮腺LEC，病灶內部回聲呈“雪花征”（箭）

圖2 男，61歲，右側腮腺LEC，病灶內部可見團狀弱回聲（箭）

2.3 彩色多普勒超聲表現 病灶內未探及血流信號，病灶包膜的血流多不豐富，病灶包膜多普勒分級：0級12例（54.55%），1級9例（40.91%），2級1例（4.55%）。4例鑒別診斷困難者行超聲造影檢查，其中2例內部隔上及包膜上可見對比劑進入，2例病灶內部可見團狀弱回聲者，通過超聲造影顯示弱回聲上無對比劑進入，為聚集成團的黏稠內容物（圖3）。見表2。

圖3 女，41歲，左側腮腺LEC合并干燥綜合征，占位性病灶超聲造影呈無增強表現

表2 22例腮腺LEC的超聲特征

3 討論

3.1 腮腺LEC的臨床特征 腮腺LEC少見，僅占腮腺占位性病變的3.2%左右[5]，多為單側發生，表現為無痛性腫塊，生長緩慢，多無自覺癥狀，合并感染時可出現疼痛或自覺有輕重不同的消長史；其內容物大多呈黏稠的膠凍樣液體，且周圍有致密的腺體組織包繞，體格檢查多無波動感，同時腫塊一般不侵犯神經，臨床表現無特征性，診斷困難[6]。

腮腺LEC的發生機制目前尚未闡明，一般認為慢性炎癥使淋巴樣間質及局限性上皮增生，有學者認為腮腺LEC的發生可能與EB病毒和HIV病毒感染有關[2]，目前研究高度懷疑雙側腮腺LEC與HIV感染有關[7]，本研究中所有病例均為單側發病，無HIV感染病例，1例單側多發者伴發良性淋巴上皮病。除病毒等感染因素外，腮腺的增齡性改變也是LEC的病因，非HIV相關性LEC患者發病年齡相對較大[8]，本組22例腮腺LEC患者以中老年居多，符合腮腺LEC中老年發病率增加這一趨勢。

3.2 腮腺LEC的超聲表現 根據本組22例患者的表現，總結LEC的超聲特征為：①單側單發多見，左、右側發病無明顯差異，多見于腮腺淺葉。②病灶邊界清楚，有完整的包膜，形態多規則，呈類圓形。③囊壁厚薄不一，內壁較光滑，內部無實性病變組織，可伴有細分隔，囊壁血流信號多不豐富，以0～1級居多；本組患者囊壁明顯增厚，血流信號達到2級者，經手術證實為合并感染。④LEC內可能含有與角蛋白、脫落的上皮細胞炎癥細胞交融的黏稠凝膠狀黃白色液體[9]，其囊腫內部回聲一般表現為3類：粗大顆粒狀高回聲+云霧狀弱回聲混雜形成的“雪花征”、透聲清晰的囊性回聲、團狀弱回聲與囊性回聲混合，本研究中以第一類回聲表現多見，在檢查過程中多可見流動感，出現彩色多普勒閃爍偽像，此種表現可視為腮腺LEC的典型聲像圖特征。既往研究顯示囊內呈“雪花征”者大多因內部囊腫病程較長或繼發感染時，囊內細胞分泌物的堆積和膽固醇結晶分布其中，內皮脫落，巨細胞聚集[10]。⑤伴發其他腮腺彌漫性病變較少，僅1例伴發良性淋巴上皮病，故背景腮腺腺體回聲一般均勻，但由于腮腺LEC的占位效應，偶可造成周圍腺體導管受壓形成腮腺的阻塞性炎癥改變，而出現局部腺體回聲減弱、不均勻。

本組患者中，7例誤診病例內部回聲均不具有飄動的“雪花征”，其中4例誤診為Warthin瘤。當Warthin瘤伴大片液化，呈囊實混合性團塊時，與伴黏稠內容物的LEC較難區分，此時可進行超聲造影檢查以明確診斷；孫藝華等[11]研究顯示：Warthin瘤均為高增強，邊界清晰，周邊均見增強環，部分伴有液化者增強后對比劑分布不均勻，內可見無增強區；而腮腺LEC整體呈無增強表現。2例誤診為腮腺導管囊腫，1例誤診為淋巴管瘤，單純的腮腺導管囊腫與囊內透聲清晰的LEC較難區分，LEC多形態規則，腮腺導管囊腫在檢查過程中可追蹤到與之相通的導管；誤診為淋巴管瘤的主要原因是LEC內可見分隔，且探及血流，當兩者鑒別困難時，需通過超聲引導下抽吸囊液進行病理分析。

本研究的局限性在于因腮腺LEC相對少見，納入樣本量較少，未能進行更全面的統計學分析，以獲得更多的數據支撐和佐證。

總之，內部回聲呈粗大顆粒狀高回聲及云霧狀弱回聲形成飄動的“雪花征”可作為腮腺LEC的典型聲像圖特征，掌握該特征可提高LEC的診斷率。