卵巢良性Brenner瘤誤診畸胎瘤1例報(bào)道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

黃 慧 戴 峻 晁 晶 呂興洋

遵義醫(yī)科大學(xué)第五附屬(珠海)醫(yī)院婦科，廣東省珠海市 519100

卵巢良性Brenner瘤是一種罕見疾病，組織來源尚不明確，缺乏特異性臨床表現(xiàn)及輔助檢查，診斷暫無統(tǒng)一的標(biāo)準(zhǔn)，確診依靠術(shù)后病理，以手術(shù)治療為主。為了解卵巢良性Brenner瘤的病因、臨床表現(xiàn)、診斷、鑒別診斷、影像學(xué)、病理表現(xiàn)及治療，加強(qiáng)臨床醫(yī)師對該病的了解。本文報(bào)道1例卵巢良性Brenner瘤誤診畸胎瘤并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)。具體報(bào)道如下。

1 病例資料

患者女性，26歲，未婚、未育，有性生活史。因“彩超發(fā)現(xiàn)盆腔腫物22d”于2020年11月2日入院。22d前于我院就診行彩超提示：子宮內(nèi)膜厚5mm，宮腔內(nèi)未見異常回聲，右側(cè)卵巢內(nèi)可見一大小約25mm×20mm×22mm的腫塊圖像，圓形，內(nèi)部為類實(shí)質(zhì)性回聲，分布不均勻，考慮囊性良性畸胎瘤。因無月經(jīng)周期及經(jīng)期改變，囑其月經(jīng)干凈后復(fù)查。1d前返院復(fù)查彩超仍提示右側(cè)附件區(qū)見混合回聲，包塊性質(zhì)及大小同前，擬“右側(cè)卵巢畸胎瘤”收入院。入院查體：生命體征正常，心肺腹查體無陽性體征，專科情況：外陰發(fā)育正常，呈已婚、未產(chǎn)式，陰毛呈女性分布，陰道暢，內(nèi)見少許白色分泌物，宮頸常大、光滑、閉合，后穹窿無觸痛，宮頸舉擺痛(-)，子宮前位，常大，活動(dòng)，無壓痛，雙側(cè)附件區(qū)未捫及包塊，無壓痛。輔助檢查：2020年10月11日彩超提示：子宮內(nèi)膜厚5mm，宮腔內(nèi)未見異常回聲，右側(cè)卵巢內(nèi)可見一大小約25mm×20mm×22mm的腫塊圖像，圓形，內(nèi)部為類實(shí)質(zhì)性回聲，分布不均勻，其內(nèi)可見強(qiáng)光點(diǎn)，光斑和光影，強(qiáng)光團(tuán)伴聲影，結(jié)構(gòu)紊亂，囊壁厚，光滑，邊界清楚，見圖1a。術(shù)前腫瘤標(biāo)志物均在正常范圍，于2020年11月3日行腹腔鏡下右側(cè)卵巢畸腫物剝除術(shù)。術(shù)中見：右側(cè)卵巢見一腫物凸出，約20mm×25mm，表面光滑，黃白色，質(zhì)地硬，與周圍組織無粘連，完整剝除腫物，考慮畸胎瘤軟骨組織(見圖1b)。術(shù)后病理檢查+免疫組化結(jié)果：(1)鏡下見纖維組織中散布分化好的類膀胱移行上皮細(xì)胞巢，細(xì)胞核長圓形，無明顯異型性，可見小核仁和縱行核溝，細(xì)胞質(zhì)透明，嗜酸，細(xì)胞巢中有小囊，小囊內(nèi)可見嗜伊紅分泌物，核分裂像極少見，上皮成分少，主為纖維間質(zhì)成分；結(jié)合免疫組化，符合Brenner瘤(表現(xiàn)為良性組織學(xué)特性)(見圖1c、d)；(2)免疫組化結(jié)果：CK7(上皮+),CK20(-),CK5/6(上皮+),villin(-),Vimentin(-),P40(上皮+),Ki-67(<1%+),ER(-),PR(-),P53(-),Galectin-3(上皮+)，見圖1e。患者術(shù)后予常規(guī)補(bǔ)液支持、預(yù)防感染治療于2020年11月10日好轉(zhuǎn)出院。

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2 討論

2.1 概述 卵巢Brenner瘤在WHO(2014)腫瘤分類中歸為卵巢表面上皮腫瘤，是一種罕見疾病，組織來源目前尚不明確，絕大多數(shù)為良性[1]，在卵巢腫瘤中占1%～2%，良性上皮腫瘤中占5%，交界性及惡性少見[2-5]。1898年AlacNaughton Jones報(bào)道首例卵巢Brenner瘤；1907年由出生于德國奧斯霍芬的醫(yī)學(xué)博士弗里茨布倫納首次描述其組織學(xué)特點(diǎn)，1932年Meyer為區(qū)別卵巢顆粒細(xì)胞瘤，以“布倫納”的名字，將其正式命名為“Brenner瘤”；1945年VonNumers首次報(bào)道2例惡性卵巢Brenner瘤；據(jù)報(bào)道，卵巢Brenner瘤可分泌激素[6]。

2.2 臨床特征 卵巢Brenner瘤的發(fā)病年齡一般為30～70歲，其中以40～60歲多見，平均年齡約為50歲[7]。日本有學(xué)者曾報(bào)道有患者僅僅有6歲[6]。韓靈芝等人曾報(bào)道29例患者中有5例為青年女性，年齡為22～31歲，其中22歲患者已婚、未育[8]。本例中患者僅為26歲，青年女性，未婚、未育，但是由于目前收集病例較少，該疾病是否存在年輕化的趨勢，需要收集更多病例加以證實(shí)。卵巢Brenner瘤的臨床表現(xiàn)隱匿，多因盆腔手術(shù)常被偶然發(fā)現(xiàn)，少數(shù)瘤體較大，出現(xiàn)與腫塊有關(guān)的癥狀或者體征被發(fā)現(xiàn)，亦有存在雄激素或者雌激素癥狀而被發(fā)現(xiàn)。病變多數(shù)為單側(cè)，單側(cè)腫瘤中以左側(cè)多見，惡性病變多為雙側(cè)。本例中患者術(shù)前無任何癥狀，婦檢未見陽性體征，術(shù)前兩次多普勒超聲檢查均考慮良性畸胎瘤，卵巢Brenner瘤術(shù)前因缺乏特異性臨床表現(xiàn)及輔助檢查，常出現(xiàn)誤診情況。

2.3 影像學(xué)特點(diǎn) 超聲具有廉價(jià)方便的特點(diǎn)，是婦科臨床醫(yī)師首選的檢查。但是對于卵巢Brenner而言，超聲圖各異，暫無特異性表現(xiàn)。姜培娟等[9]曾回顧性分析50例卵巢Brenner超聲特點(diǎn)發(fā)現(xiàn)，49例為單側(cè)發(fā)病，且為良性，其中35例為左側(cè)。超聲下瘤體大小不一，根據(jù)瘤體回聲特點(diǎn)可分為三類，第一類：囊塊型，瘤體多呈圓形或者橢圓形，但是瘤體形態(tài)多樣，無一致性表現(xiàn)，可分為囊性或者囊實(shí)性，實(shí)性部分呈低回聲，囊性可為單房，亦可為多房，囊內(nèi)可為無回聲區(qū)，亦可呈云霧狀，分房者囊內(nèi)可見分隔回聲，隔多數(shù)光滑均勻；第二類：實(shí)性腫塊型，瘤體多為橢圓形，包膜完整，邊界清楚，可低回聲或者強(qiáng)回聲。呈低回聲瘤體部分回聲不均勻，瘤體內(nèi)因聲衰較強(qiáng)顯影不清，多伴聲影，部分瘤體內(nèi)見斑點(diǎn)狀強(qiáng)回聲，是瘤體內(nèi)的鈣化點(diǎn)所致，少數(shù)后方無聲影。呈強(qiáng)回聲瘤體聲衰很嚴(yán)重，表現(xiàn)為扇形明顯聲影，瘤體內(nèi)部及邊界顯影不清楚，呈“蛋殼征”，其聲衰減程度與瘤體內(nèi)富含纖維蛋組織與鈣化比例有關(guān)系；第三種為超聲圖像表現(xiàn)正常，雙側(cè)卵巢大小、形態(tài)在超聲學(xué)上無改變。瘤體與周圍組織均無粘連。瘤體內(nèi)及周邊多未見血流信號，多房瘤體隔上見少許血流信號，血流豐富瘤體術(shù)后多證實(shí)為惡性Brenner瘤，本例超聲圖屬于第二種腫塊形(如圖1)。

畸胎瘤術(shù)前可無臨床癥狀、婦檢亦無陽性體征，腫瘤標(biāo)志物亦可在正常范圍，超聲學(xué)上可表現(xiàn)為囊性，囊實(shí)性或者實(shí)質(zhì)性，與卵巢Brenner瘤鑒別困難，畸胎瘤體多含骨骼、毛發(fā)等組織，超聲圖多見強(qiáng)光點(diǎn)及聲衰減現(xiàn)象，這與卵巢Brenner瘤表現(xiàn)出的“蛋殼征”不同，謝紅寧[10]以此鑒別卵巢畸胎瘤。但是最終鑒別仍需病理確定。

2.4 病理學(xué)特點(diǎn) 早期Brenner瘤超聲圖難以分辨，肉眼及剖視標(biāo)本檢查均難以分辨。確診依靠病理檢查。病理學(xué)上將其分為Brenner瘤、交界性Brenner瘤、惡性Brenner瘤或者移行細(xì)胞癌四大類別[7]。交界性及惡性少見，僅占卵巢Brenner的3%～5%[11-12]。本例的大體標(biāo)本為實(shí)質(zhì)性腫塊，邊界清楚，表面凹凸不平，質(zhì)硬、灰白色；病理切片顯微鏡下的基本組織成分為卵巢上皮細(xì)胞巢和纖維組織。細(xì)胞核卵圓形，無明顯異型性，核仁小而明顯，有縱行核溝，細(xì)胞質(zhì)透明嗜酸性。Kondi-Pafiti等[13]曾分析30例卵巢Brenner瘤的免疫組化結(jié)果發(fā)現(xiàn)30例均表達(dá)CK7，不表達(dá)CK20；鐘萍萍等[14]分析47例卵巢Brenner瘤的病理特征發(fā)現(xiàn)：良性、交界及惡性renner腫瘤除Ki-67陽性指數(shù)外，其余免疫組織化學(xué)表達(dá)相似，p53野生型、CK7陽性表達(dá)、p63及CK5/6均陽性表達(dá)。本例病理學(xué)及免疫學(xué)均符合卵巢良性Brenner瘤表現(xiàn)。

2.5 治療 卵巢Brenner瘤主要以手術(shù)治療為主，良性與交界性Brenner瘤預(yù)后良好，惡性Brenner瘤的預(yù)后與患者發(fā)病年齡、腫瘤分級、臨床分期相關(guān)[14]，青年女性，考慮對其卵巢功能的保護(hù)，切除腫塊即可，對于中老年婦女可切除雙側(cè)附件甚至切除子宮，多以腹腔鏡手術(shù)為主。

(本文通信作者：戴峻)