數字化多學科聯合治療骨性Ⅱ類高角伴阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征成年患者1例

沈奕洋，馮筱妍，張晨星，李 娟，林 軍

骨性Ⅱ類高角患者存在下頜骨矢狀向發育不足和垂直向發育過度的情況，在我國，這種矢狀向發育不足主要表現為下頜骨后縮，嚴重影響了患者的側貌[1]。近期研究發現，此類錯畸形容易引起舌和軟腭位置的后移，嚴重者上氣道會出現結構性狹窄，從而導致患者夜間出現通氣障礙[2-4]。阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征(obstructive sleep apnea and hypopnea syndrome，OSAHS)會引起患者夜間睡眠質量的降低，影響患者日常的工作、生活，同時還會增加高血壓、糖尿病、冠心病等一系列嚴重全身疾病的風險[5]。而OSAHS的患者數量經常被低估，最近研究表明，5%左右的中年人、超過10%的老年人均患有OSHAS[6]。針對OSHAS患者，多學科合作為患者制定整體而個性化的治療計劃能有效改善患者預后情況[7]，但其相關病例報道較少。現報道1例數字化多學科聯合治療骨性Ⅱ類高角伴阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征成年患者的治療過程及其1年半后隨訪情況，為臨床提供參考。

1 病例報告

1.1 一般資料

患者男性，32歲，OSAHS病史5年余，已于浙江大學醫學院附屬第一醫院呼吸內科行夜間無創通氣治療，效果可，但打鼾癥狀仍存，睡眠質量欠佳。遂2017年3月于浙江大學醫學院附屬第一醫院口腔正畸科就診，要求進一步改善打鼾癥狀，提高睡眠質量。患者有乙肝大三陽史，服用恩替卡韋控制穩定。吸煙史，每天10支，已吸12年未戒。患者否認其他系統性疾病史及藥物過敏史。

1.2 臨床檢查

1.2.1 顏面檢查 ①正面觀：左右基本對稱，面下1/3略偏長，下頜輕微右偏，微笑時上頜前牙暴露不足，下頜前牙暴露過多(圖1A、B)；②側面觀：凸面型，下頜后縮，頦唇溝較淺(圖1C)。

1.2.2 口內檢查 ①恒牙列；②口腔衛生一般，前牙舌側可見煙斑；③雙側磨牙、尖牙均成中性關系；④前牙覆正常，Ⅰ度深覆蓋；⑤上下中線不齊，下中線左偏0.5 mm；⑥下頜牙列輕度擁擠。口內檢查見圖1F～J。

1.2.3 影像學檢查 ①頭影測量示：FMA角43.3°，提示患者為高角型；L1-NB 13.9 mm，L1-FH 37.9°，提示患者下前牙前突；SNA角80.4°，SNB角71.0°，ANB角9.4°，提示為下頜后縮的骨性Ⅱ類患者；上下唇均位于E線前方，上唇距離E線6.0 mm，下唇距E線5.9 mm，提示患者軟組織側貌較突(圖1D)。②全景片示：28，48埋伏阻生；牙槽骨未見明顯異常，牙周狀況良好(圖1E)。③錐形束CT測量結果示：左右雙側可見髁突骨皮質不連續(圖1K～N)。④磁共振檢查示：兩側顳下頜關節不可復盤前移位，雙側顳下頜關節功能紊亂綜合征(圖1 O～R)。⑤Dolphin軟件測定氣道結果示：氣道體積5 226.0 mm3，氣道最小橫截面積37.7 mm2(圖2B～C)。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側面像；D：頭顱側位X線片；E：曲面體層X線片；F：右側像；G：正面像；H：右側像；I：上頜面像；J：下頜牙面像；K：右側髁突冠狀位；L：左側髁突冠狀位；M：右側髁突矢狀位；N：左側髁突矢狀位；O：左側關節閉口位；P：左側關節張口位；Q：右側關節閉口位；R：右側關節張口位

1.2.4 睡眠呼吸檢查 多導睡眠監測(polysomnography，PSG)報告示：患者BMI指數為24.8 kg/m2，AHI指數為22.9次/h，最低血氧飽和度為75%，屬中重度阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征。

1.3 診斷

A：頭影測量重疊圖(黑色為治療前，紅色為治療結束時，綠色為隨訪時)；B：治療前氣道面積；C：治療前氣道體積；D：正頜手術后氣道面積；E：正頜手術后氣道體積；F：治療結束時氣道面積；G：治療結束時氣道體積；H：1年半后隨訪時氣道面積；I：1年半后隨訪時氣道體積

1.4 治療目標

①增大氣道體積，改善OSAHS癥狀。②前導下頜，適當內收上頜，糾正骨性不調，改善側貌。③排齊整平牙列，改善咬合。④改善關節癥狀。

1.5 治療計劃

呼吸內科-口腔頜面外科-口腔正畸科多學科聯合治療：由于之前呼吸內科的夜間通氣治療效果良好，后續考慮口腔科繼續進行治療。具體內容如下：①術前正畸治療，下頜減數34、44，排齊整平牙列，內收下頜前牙，控制前牙轉矩以去代償。②雙頜手術：上頜骨LeFort Ⅰ型截骨術+雙側下頜骨矢狀劈開術+頦成形術。③術后正畸，精細調整合關系。

1.6 治療過程

1.6.1 治療前準備 治療前，患者先取模制作穩定性咬合板，并全天候佩戴。咬合板治療持續3個月，直至關節癥狀穩定。

1.6.3 正頜手術 手術通過錐形束CT數據及Dolphin軟件設計手術方案(圖3)。術前使用CAD/CAM技術設計術中咬合板，并給患者試戴。術前準備完善后，上頜骨行LeFort Ⅰ型截骨術整體后移3 mm；下頜骨行BSSRO+頦成形術，下頜骨及頦部前移5 mm。術后使用頜間固定。此時術后患者的口內覆覆蓋情況得到了顯著改善，頭影測量示：FMA角45.2°，SNA角78.9°，SNB角75.6°，ANB角3.3°，上下唇位于E線后方，上唇距離E線1.6 mm，下唇距離E線2.9 mm，提示患者的骨性情況及側貌得到顯著改善(圖4)。Dolphin軟件測定氣道體積10 851.1 mm3，氣道最小橫截面積為114.1 mm2，氣道狹窄得到顯著改善(圖2D～E)。

A～C：正頜術前頜骨左側、正中、右側視圖；D～F：模擬正頜術后頜骨左側、正中、右側視圖；G：正頜術前面相圖；H：正頜術后面相模擬圖

A：正面像；B：正面微笑像；C：側面像；D：頭顱側位X線片；E：曲面體層X片；F：右側像；G：正面像；H：右側像；I：上頜面像；J：下頜面像

1.6.4 術后正畸治療 正頜術后1個月，上下頜更換0.019英寸×0.025英寸不銹鋼絲，進行咬合微調，矩形牽引配合微種植釘控制前牙覆、覆蓋及轉矩。正頜手術后10個月，住院拆除鈦板、鈦釘。術后正畸治療共持續18個月，牙齒排列整齊，關系正常，拆除全口矯治器，上下頜前牙均放置舌側保持器，同時配合Hawley保持器進行保持。治療結束患者檢查情況見圖5。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側面像；D：頭顱側位X線片；E：曲面體層X片；F：右側像；G：正面像；H：右側像；I：上頜面像；J：下頜面像；K：右側髁突冠狀位；L：左側髁突冠狀位；M：右側髁突矢狀位；N：左側髁突矢狀位

1.7 治療結果

治療結束后，患者全口牙齒排列整齊，雙側磨牙完全Ⅲ類關系，下中線右偏0.5 mm，前牙淺覆、淺覆蓋。側貌得到明顯改善，上下唇均位于E線后方，上唇到E線距離為1.2 mm，下唇到E線距離為1.0 mm；頦部得到前伸，頦唇溝變深，下頜仍有輕微右偏。但微笑時存在上前牙暴露不足、下前牙暴露過多的問題。頭側片可見FMA角44.0°，SNA角77.9°，SNB角73.9°，ANB角4.0°，骨性關系得到明顯改善(圖5A～J)。CBCT可見患者髁突部分改建，但骨皮質連續(圖5K～N)；舌骨位置升高，氣道體積增加，自覺打鼾癥狀獲得較大改善，夜間睡眠質量明顯提高。雙側關節癥狀明顯改善。

1.8 隨訪

治療結束后1年半時復查，患者口內情況與結束時基本一致，側貌維持較好(圖6)。頭側片可見FMA角44.1°，SNA角78.1°，SNB角73.7°，ANB角4.5°，骨性關系與治療結束時相比較穩定，隨訪時頭側指標與初始、治療結束時的差異如圖所示；錐形束CT示雙側髁突穩定，骨皮質連續；氣道體積為7 683.8 mm3，氣道最小橫截面積為52.0 mm2，氣道情況相較于手術后有復發，舌骨位置較治療結束時抬高。患者自述夜間睡眠質量良好。雙側關節癥狀穩定。治療前后及隨訪時的頭側及氣道變化見圖2H～I。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側面像；D：頭顱側位X線片；E：曲面體層X片；F：右側像；G：正面像；H：右側像；I：上頜面像；J：下頜面像；K：右側髁突冠狀位；L：左側髁突冠狀位；M：右側髁突矢狀位；N：左側髁突矢狀位

2 討 論

本病例涉及頜骨發育畸形的中重度OSHAS成年患者，針對此類患者應在早期進行持續正壓通氣治療，待全身情況改善后行骨性手術治療[4，8]。手術的術式選擇非常重要。常用的術式為雙頜前徙術(maxillomandibular advancement，MMA)。MMA通常包括上頜LeFort Ⅰ型截骨術和雙側下頜骨矢狀劈開術(bilateral sagittal split ramus osteotomy，BSSRO)。該術式已廣泛用于治療中重度OSAHS，85.5%患者MMA術后呼吸暫停低通氣指數(apnea-hypopnea index，AHI)明顯改善，被證明是治療OSAHS的一種有效可靠的手術方式[9-10]。然而，本病例為骨性Ⅱ類高角型患者，存在側貌突，頦部后縮，平面較陡的情況。傳統的MMA會使面型前突更明顯[8]，難以滿足美學方面的需求，因此需對MMA術式進行部分改良。關于上頜骨的術式有多種選擇：①方案一是下頜BSSRO+頦成形術，上頜拔除前磨牙，上頜骨僅前部后移。這種出于改善側貌的考慮，可能會使上頜磨牙區牙弓寬度變窄。而上牙弓寬度的缺失會導致鼻部氣流阻力增加及舌體后墜，繼而加重OSAHS癥狀[11]。②方案二是雙頜逆時針前徙術(counterclockwise maxillomandibular advancement，CMMA)+頦成形術。CMMA與傳統術式相比實現了雙頜復合體的逆時針旋轉，常用于治療側貌突、高頜平面角的患者，可實現氣道擴張和面部美觀的平衡[12]。但研究表明，CMMA的長期療效仍待進一步觀察[12-13]。③方案三是上頜骨整體后移+下頜BSSRO+頦成形術。這種術式可以極大改善側貌且維持牙弓寬度，同時避免了拔牙。但后移上頜骨也可能存在上氣道變窄的隱患。在與患者充分溝通后，我們采用了第3種方案，上頜骨后移3 mm，下頜骨及頦部前移5 mm。術后患者的氣道狹窄情況及側貌得到了顯著改善，但由于手術后移上頜骨，其長期氣道情況仍需進一步觀察。

此外，我們采用了數字化技術指導正頜手術，與傳統模型外科相比，存在以下優勢：①3D成像技術彌補了傳統2D成像信息不全、精度不足的缺陷，能夠在術前更精確地顯示患者的解剖結構，有助于臨床醫生對正頜手術的診斷、術式設計及療效評估，增加了手術的安全性和可預測性[14-15]。②3D打印技術以數字模型為基礎，通過可黏合材料，逐層打印手術板。其避免了傳統模型外科制作手術板時人為因素、材料形變等誤差，同時極大減少了工作量，提高了手術計劃實施的準確性和效率[15]。③臨床醫生可以使用3D模型向患者展示術前診斷、手術設計以及術后預期的效果，能幫助患者更好地理解手術，更有利于醫患溝通。數字化正頜外科已逐步應用于臨床實踐中，并且在未來具有較好的臨床前景。

目前學術界對于正頜手術對顳下頜關節的影響觀點不一，有學者認為正頜手術會出現進行性髁突吸收、髁突移位等不可逆的并發癥，對顳下頜關節造成負面影響[16-17]。而另一部分研究則提示正頜手術不會導致顳下頜關節紊亂綜合征(tempromandibular joint disorder，TMD)，甚至對原本已存在TMD的患者的關節存在積極作用，改善了患者關節彈性癥狀或緩解了患者關節區的疼痛[18-19]。本病例患者存在雙側顳下頜關節不可復盤前移位，如何在正頜手術的同時控制該患者的關節情況是治療的難點。Kobayashi等[17]認為，在臨床及錐形束CT檢查中均顯示髁突穩定的前提下開展正頜手術可以降低髁突吸收的風險。因此在術前，我們使用穩定性板對患者的TMD進行治療，穩定性板可以降低關節盤和雙板區的應力，有助于患者髁突的穩定。同時在術前正畸過程中定期讓患者拍攝錐形束CT，監控患者的髁突情況，患者自述板戴用后癥狀緩解，遂復查錐形束CT，示髁突情況穩定，方開展手術。正頜手術后結果顯示，該患者髁突較治療前存在一定程度改建，且骨皮質連續。術后我們讓患者盡早開始張閉口訓練避免關節強直，同時在術后正畸治療過程中盡量避免長時間、長距離的頜間牽引。治療1年半后隨訪，患者髁突情況穩定，自述關節癥狀較治療前明顯好轉。說明我們術前的板治療及定期監控使患者能夠獲得髁突的穩定，可以耐受正頜手術治療；同時我們在術后恢復及術后正畸治療過程中對于關節的管控使得髁突的穩定得到了長期的保持。

然而，本病例在治療過程中也存在一些不足。①正頜手術存在神經損傷的風險[16]，患者術后頦部感覺麻木，且神經癥狀在治療1年半后仍然未得到恢復。②出于改善側貌的考慮，我們優先考慮了控制平面的策略，對上前牙并未進行伸長而是進行了相對壓低，因此患者上前牙暴露不足的問題未能得到有效的改善。未來，針對高角患者需要進一步優化術式，從骨性角度調整垂直向關系，在改善側貌的同時，補償牙性不調，改善唇齒關系。③患者在1年半后隨訪時，氣道情況與正頜手術后相比明顯復發，我們考慮可能有以下三方面的原因：①設計術式時，由于上頜骨位置靠前，同時為了更好地改善患者的側貌，我們選擇整體向后移動上頜骨，對上氣道情況存在一定風險，我們在術前已有所預見。②手術雖前移下頜骨及附著肌肉，但降頜肌群仍有將下頜骨向后向下牽引的力量，可能導致氣道恢復狹窄。③患者隨訪時BMI為26.4，明顯高于治療結束后的BMI值22.9，大量研究表明，肥胖會顯著提高上氣道狹窄的風險[5，20]。

針對該病例，我們通過個性化選擇正頜手術術式，通過錐形束CT數據及Dolphin軟件設計正頜方案，CAD/CAM技術設計術中咬合板。通過骨塊移動，牽拉軟腭、舌根及附著于頜骨的肌肉向前，顯著增加了患者的氣道體積，改善了患者的側貌。術前術后的正畸治療進一步改善了患者的面部軟組織和咬合，同時改善了關節癥狀。該病例顯示，數字化多學科聯合治療對骨性Ⅱ類高角伴嚴重阻塞性睡眠呼吸暫停綜合征成年患者可以達到良好的治療效果，但其長期治療效果仍需進一步觀察。