頸椎脊索瘤術后5次遲發性出血1例報告

朱程樟，楊 建，呂 凱，劉鐵龍，肖建如

海軍軍醫大學長征醫院骨科，上海 200003

椎動脈出血（VAH）是頸椎手術中或術后出現的一類極為罕見的并發癥，大出血可導致中樞神經系統永久性損傷，甚至導致患者死亡，其發生率為0.20% ～ 1.96%［1-5］。有研究［3-5］表明，VAH多發生于頸椎退行性疾病的前路手術顯露及后路手術椎弓根置釘等過程。目前VAH的文獻報道較少，尚無確切的治療方式。本院收治1例頸椎脊索瘤術后單側椎動脈反復出血5次的病例，通過總結其診療經過探討VAH的原因及診治措施，現報告如下。

1 病例資料

患者，女，57歲，2011年出現頸部疼痛、痰中帶血等癥狀，伴漸進性吞咽及呼吸困難，四肢肌力下降，癥狀持續1個月無緩解，既往無高血壓、糖尿病病史；外院診斷為頸椎脊索瘤并行頸椎腫瘤切除并內固定術。2016年9月1日，因四肢乏力伴吞咽、呼吸困難1月余來本院就診，入院時年齡51歲，入院頸椎X線和MRI檢查示頸椎病灶呈膨脹性生長，主要累及C1～ T1前方，且與咽后壁、氣管、食管及周圍軟組織無明確界限，氣管、食管受壓（圖1a ～ d）；椎動脈CT血管造影（CTA）示左側椎動脈顯影中斷（圖1e ～ g），為首次術中結扎椎動脈所致。結合病史及影像學檢查診斷為頸椎脊索瘤復發，由于腫瘤巨大、病情危急，須急診手術。本研究組討論后將手術方案定為前后聯合入路頸椎腫瘤切除并內固定術。考慮到患者既往行后路枕頸內固定，且患者脖頸粗短，腫瘤壓迫氣道，氣管插管有一定困難，故術前先行氣管切開術。頸前路沿右側胸鎖乳突肌前緣做切口，暴露至椎間隙，術中可見腫瘤與周圍組織分界欠清，粘連嚴重，分離時咽后壁疑似破損，切除腫瘤侵蝕嚴重的C2部分椎體及C3，4椎體，置入鈦網；枕部做后正中切口，暴露枕骨至C5，術中可見腫瘤侵蝕C2，3左側椎弓根，神經根嚴重受壓，用槍鉗咬除明顯破壞的組織，C4，5雙側置入椎弓根螺釘及枕骨板，預彎鈦棒安裝固定。

患者手術順利，術后一般情況穩定，保留氣管套管，留置胃管。術后即刻X線檢查示鈦網及釘棒位置良好（圖1h）。第1次出血發生于術后第10天8：00，患者口腔和右側鼻腔突然出現大量鮮血和凝血塊，緊急請呼吸內科、消化內科、耳鼻咽喉科及急診科進行多學科會診，考慮為后鼻道出血，采用棉球進行后鼻腔填塞壓迫止血，出血停止。第2次出血發生在術后第10天11：30，再次請耳鼻咽喉科會診，考慮為棉球填塞不充分導致，遂采用水填充的導尿管進行壓迫止血，出血停止。第3次出血在術后第10天21：30，為進一步明確出血原因，對頸外動脈、頸內動脈和椎動脈行數字減影血管造影（DSA），均未見出血（圖2a），但提示右側頸外動脈的1條分支有可疑出血點（圖2b、c），并對該分支進行栓塞（圖2d）。第4次出血發生在術后第11天2：00，患者口鼻再次大量出血，血管外科會診后建議行右側頸外動脈主干栓塞術，術中未再次出血（圖2e、f）。第5次出血發生在術后第11天8：00，再次請口腔科會診，綜合前述處理和詳細檢查，最終考慮出血部位在口咽部，確切的出血點仍無法判定，因患者一般情況較差，為明確出血部位緊急行經口腔探查術，術中發現咽后壁破損，最終明確出血來自右側椎動脈，因患者僅存在一側椎動脈，未對其進行結扎，使用明膠海綿和絮狀止血紗布進行填塞壓迫止血，出血停止后再次縫合咽后壁。

圖1 頸椎MRI及三維重建

圖2 術后第10天椎動脈CTA

術后處理：①禁食并給予營養支持，經胃管及靜脈補充能量、營養；②吸氧、輸血、脫水、營養神經等支持治療；③定期進行引流物微生物培養，根據培養及藥敏結果調整抗感染治療方案；④使用0.9%生理鹽水經引流管進行傷口沖洗；⑤加強化痰及吸痰處理 ；⑥使用慶大霉素（0.2 ～ 0.4 g/L）和復方替硝唑溶液（0.08 ～ 0.16 g/L）漱口；⑦定期換藥。患者于1個月后出院，無意識、運動功能障礙，期間無其他嚴重并發癥發生。患者術后46個月隨訪行影像學檢查發現腫瘤再次復發，行靶向藥物治療（阿帕替尼500 mg，每日1次），放射治療的腫瘤吸收劑量為50 Gy/25次，腫瘤控制可，病情穩定。

2 討 論

椎動脈損傷（VAI）是頸椎手術中一類較為罕見的并發癥，其后果包括術中出血、術后遲發性出血、假性動脈瘤、腦血管血栓形成并梗死，甚至導致患者死亡［3，6］。不同研究報道VAH的發生率及處理方式存在較大差異。有研究［6］報道，VAI主要發生于頸椎前路椎間盤切除融合術（ACDF）和后路寰樞椎經關節螺釘內固定術（Magerl固定術），其發生率分別為 0.3% ～ 0.5%［3，7］和 0 ～ 8.2%［8-9］，主要發生于頸椎感染或腫瘤相關手術的頸長肌解剖、內固定實施、直接損傷、椎動脈彎曲或椎體側壁軟化等情況［10］，與頸椎腫瘤手術相關的VAH的報道僅見于極少數病例，主要發生在手術過程中［10-11］。頸椎腫瘤累及椎動脈，需仔細顯露椎動脈以保證腫瘤徹底切除的同時對椎動脈進行保護，頸椎腫瘤相較于常規頸椎退行性變具有更復雜的解剖關系、手術技術要求更高、難度更大。因此，頸椎腫瘤術中VAI或遲發性VAH的發生率可能高于頸椎退行性疾病，但目前對其準確的發生率尚待進一步研究和統計。本例患者術后無發熱，血常規正常，血培養為陰性，且術后一直使用抗生素預防感染，可基本排除感染導致的出血，其發生VAH的可能原因：①腫瘤切除過程中造成血管壁損傷；②腫瘤侵蝕引起的血管壁軟化、變薄等；③咽后壁破壞后口腔及咽喉部的炎性反應、消化酶等因素造成本已脆弱的椎動脈慢性損傷；④劇烈咳嗽和血壓波動可能是出血的誘因。VAH為動脈性出血，且涉及顱內椎基底動脈循環供血，及時明確出血部位尤為重要。大多數VAH在手術中發生并得到及時處理，術后遲發性VAH常表現為頸部腫脹、呼吸困難、吞咽困難、引流量增加、四肢無力、血壓下降等［3，6，10］，出現上述情況應考慮VAH的可能性，并給予及時處理。本例患者明確出血原因的過程頗為曲折，其可能原因：首先，術中右側椎動脈得到了良好保護，未見出血跡象，且患者發生出血時引流量并未明顯增加，這使得術者最開始未考慮VAH的可能性；其次，術中對破損的咽后壁進行了縫合，而出血發生在口腔和鼻腔，這是術者未考慮VAH的又一因素；再者，患者為間歇性出血，在每次干預時均無出血發生，增加了早期及血管造影時發現出血點的難度，也讓醫師誤以為干預措施有效。上述特點反映了本例患者出血的特殊性及罕見性。

目前對VAH尚無統一處理策略，治療應盡可能達到以下目標。①控制出血；②預防椎基底動脈缺血，避免腦卒中等相關并發癥發生［12-13］。有研究［10，14-15，17］報道，目前VAH的主要處理方式有止血紗填塞壓迫、出血動脈修補、出血動脈結扎、血管內支架置入等，甚至有部分學者認為可保持螺釘置于釘道中以達到封閉破口的作用。但填塞仍然是目前最為推薦的處理方式，術中一旦發生出血，通常采用止血紗布及明膠海綿等填塞加壓迅速控制出血，然而該方法存在延遲性出血的風險。有研究［18］報道，椎動脈結扎是控制出血的有效方式，但可能導致腦梗死、中樞神經系統功能障礙等。此外，還有文獻［19-21］報道，血管內治療方案，如支架支持的彈簧圈栓塞、支架輔助的血管成形術等。以上止血方式大多導致血管閉塞，是否會引起顱內供血不足則取決于對側椎動脈是否可提供充分的灌注。此外，椎動脈的外科修復也是一種選擇，但在極為有限的術野內難以進行，若術中不能直接修補出血的椎動脈，而采用填塞止血時，術后應立即行血管造影，了解有無殘余瘺管或假性動脈瘤形成，如存在則應考慮立即行栓塞治療［10，13，22-24］。本例患者僅一側椎動脈間歇性出血，術中因經口腔入路的空間有限，以及水腫及炎性因素導致血管壁脆化，術中未考慮行椎動脈修補術，而是采用明膠海綿和絮狀止血紗布填塞，繼而縫合咽后壁，最終達到控制出血的目的。由于患者經歷5次出血及1次探查術后全身情況較差，本研究組認為，除非再次出血，否則暫不考慮創傷性手術，故未進行術后椎動脈造影，而選擇進行嚴密觀察。在上述支持措施下，患者病情逐漸平穩，最終恢復且未發生其他嚴重并發癥。此外，本研究組認為，本例患者早期并未因多次出血造成嚴重后果的一個關鍵因素是術前施行了氣管切開術，該措施有效防止了患者因氣道梗阻而導致的嚴重后果，甚至包括死亡。此病例的整個診治過程值得反思和探討，作為脊柱外科醫師，尤其是實施復雜的頸椎腫瘤手術時，掌握椎動脈周圍復雜的解剖結構，了解VAH的可能并發癥，對其診斷及治療尤為重要，及時、明確的診斷及有效的處理措施對患者的預后具有重要意義。