宮角妊娠漏診引產二例及文獻復習

宋建明，孔為民

宮角妊娠指胚胎種植在接近子宮與輸卵管開口交界處的宮角部位，是子宮腔內的特殊部位妊娠，屬于廣義上異位妊娠的一種。宮角妊娠在臨床上少見，隨著輔助生殖技術的發展，宮角妊娠發生率明顯增加，占異位妊娠的6.25%[1]，致死率達2.0%～2.5%[2]，其診斷具有挑戰性。報告2例妊娠中期宮角妊娠病例，并結合文獻資料探討該病的特點、診斷和治療方法。

1 病例報告

1.1 病例1患者 女，50歲，孕6產1。因妊娠18+4周，自覺陰道流液1 d，于2021年4月19日10:56收入北京市房山區第一醫院（我院）。月經規律，末次月經2020年12月10日。于1993年足月順產1子，分別于1994年、1995年、1996年和2018年人工流產。2021年2月22日停經74 d超聲示：宮內可見妊娠囊，胎芽長2.3 cm。妊娠期無腹痛、陰道出血，未感覺胎動。于我院產檢3次，停經12+4周超聲提示胎兒頸后透明層厚度（nuchal translucency，NT）為1 mm，正常范圍（見圖1）。因高齡于妊娠17周行無創產前DNA檢測，提示低風險。2021年4月18日15:00自覺間斷陰道流液，未重視，4月19日門診就診后考慮“胎膜早破、難免流產”收入院。入院查體：一般情況可，腹軟，無壓痛，宮底臍下3橫指，輪廓清晰，無壓痛，胎心率140次/min。宮頸成熟度評分1分。經腹部超聲聯合經陰道超聲示：宮內單活胎，胎心、胎動可見，雙頂徑3.7 cm，股骨長2.6 cm，胎盤位于左側前壁，下緣距宮頸內口約2.7 cm，宮頸管長約4.2 cm，羊膜腔內未見明顯羊水回聲。超聲孕周為17+5周，羊水少。入院診斷：難免流產；妊娠18+4周，孕6產1。

圖1 妊娠12+4周經腹超聲圖

與患者及家屬溝通并同意后，予積極引產，靜脈滴注抗生素預防感染，宮頸分泌物留取細菌培養。4月19日引產第1日口服米非司酮150 mg促宮頸成熟，16:00陰道后穹窿放置卡前列甲酯栓1 mg，因嚴重的直腸刺激癥狀、腹瀉而改為口服米索前列醇，每3 h 200μg，共4次，期間無明顯腹痛及宮縮。引產第2日查體：宮底臍下3橫指，宮底無壓痛，無宮縮，宮頸成熟度評分1分。因口服米索前列醇效果欠佳，再次嘗試陰道后穹窿放置卡前列甲酯栓引產，分別于9時、12時、15時和18時各放置卡前列甲酯栓1 mg，期間偶有宮縮，因嚴重腹瀉，給予適量補液、糾正電解質及酸堿平衡。引產第3日查體：腹軟，無壓痛，宮底高度無改變，子宮左宮角輕壓痛。宮頸檢查：質地中等，頸管未消、宮口未開，居中，成熟度評分2分。經與市級醫院專家討論引產方案后，因宮頸條件不成熟，9:10陰道放置米索前列醇200μg促宮頸成熟，警惕感染。13:40患者出現寒戰，面色潮紅，查體：體溫37.0℃，心率92次/min，呼吸18次/min，血壓145/85 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa），血氧飽和度0.99，腹軟，左側宮角壓痛陽性，陰道少許流液，無異味。給予心電監護，鼻導管吸氧，13:50寒戰較前加重。查體：體溫37.6℃，心率98次/min，呼吸22次/min，血壓82/60 mmHg，血氧飽和度0.87，神志清楚，腹軟，左側宮角壓痛陽性。予地塞米松10 mg小壺靜滴，手指末梢血糖4.9 mmol/L。14:00寒戰好轉，腹軟，左側宮角壓痛較前明顯加重。血常規示：紅細胞壓積0.33，白細胞12.23×109/L，血紅蛋白113 g/L，中性粒細胞計數8.9×109/L，中性粒細胞0.728，C反應蛋白25.66 mg/L，血小板220.0×109/L。考慮絨毛膜羊膜炎，且已引產3 d，宮頸條件無改善，需行剖宮取胎術盡快結束妊娠。術中見：子宮不規則增大如孕4個月余，子宮下段形成不佳，常規取子宮下段橫切口，破膜未見羊水，手指入宮腔未及胎兒及胎盤，擬徒手入宮腔取出胎兒失敗，行卵圓鉗鉗夾出破碎胎兒肢體及胎盤組織，宮腔出血較多，將子宮娩出盆腔，見左宮角向外凸出約6 cm×6 cm×5 cm，呈暗紅色，表面血管豐富，考慮左側宮角妊娠，胎頭仍嵌頓、殘留于左宮角內，肌壁薄呈袋狀不收縮，出血約1 000 mL，立即行左宮角切開取胎術+左側輸卵管切除術，近左宮角子宮肌層注射垂體后葉素3 U，于宮角最薄處切開，取出嵌頓胎頭，切除左側輸卵管后修補、縫合左側宮角，因彌散性血管內凝血、子宮角切口多處出血，大紗墊壓迫后輸入紅細胞懸液6 U，血漿600 mL，待彌散性血管內凝血糾正后創面縫合止血，盆腔放置引流管。手術總時長4 h 7 min，術中出血1 600 mL。術后對癥處理，術后7 d腹部傷口液化，每日換藥后延期愈合，于2021年5月10日（術后19 d）患者恢復良好出院。4個月后隨訪患者月經規律，避孕套避孕。

1.2 病例2 患者 女，34歲。因妊娠26+5周，產檢發現胎死宮內立即于2021年4月25日10:10收入我院。平素月經不規律，經期5 d，月經周期35～45 d，末次月經2020年10月20日。結婚11年，未避孕未孕，本次自然妊娠，孕1產0，無吸煙史。停經3個月我院超聲示：宮內單活胎，頭臀長8.3 cm，NT 1.7 mm，羊水最大深度4.5 cm，超聲孕周為14+1周。孕期無腹痛、陰道出血等，未感覺胎動。在我院建檔及產檢6次，妊娠16周超聲示：宮頸內口上方可見一團狀不均質回聲，邊界不清晰、不規整，范圍約7.4 cm×7.6 cm×8.6 cm。就診市級某三甲醫院，超聲示宮頸內口上方蛻膜局限性增生，范圍約4.6 cm×2.3 cm，內可見流動現象，建議觀察。妊娠19+2周無創產前DNA檢測提示低風險，妊娠21+3周彩色超聲排除畸形檢查未見異常。2021年4月25日于門診產檢，多普勒胎心儀未聞及胎心。超聲示：宮內胎兒，未見胎心胎動，胎兒呈攣縮狀，輪廓不清晰，胎盤位于前壁，羊水深度4.2 cm，內可見密集點狀回聲，宮頸內口上方可見一團狀不均質回聲，邊界不清晰、不規整，范圍約8.0 cm×5.0 cm×7.9 cm。以“胎死宮內”收入院。

入院查體：宮底高度22 cm，腹圍102 cm，子宮輪廓可，無壓痛，無宮縮，無胎心，宮頸成熟度評分2分。入院診斷：胎死宮內；孕26+5周，孕1產0。與患者及家屬溝通并同意后，予積極引產。給予口服米非司酮150 mg促宮頸成熟，4月25日16:10超聲引導下經腹壁羊膜腔內穿刺注藥引產。于臍下5橫指腹中線偏右2指做穿刺點，回抽羊水清，順利注入0.5%依沙吖啶100 mg，因羊水偏少，羊膜腔內注入生理鹽水200 mL。引產后42 h（4月27日10:00）患者左下腹隱痛。查體：宮底位于臍下1橫指，輪廓可，宮底部無壓痛，偏左宮角部位有明顯壓痛，同時宮頸口可見蛻膜組織排出。臨床可疑宮角妊娠，復查超聲示：宮內可見胎兒，輪廓不清，未見明顯胎心搏動，胎盤位于左前壁，子宮肌壁左上部向外凸出，范圍約4.5 cm×2.5 cm，該處胎盤與肌層分界模糊，肌層變薄，較薄處厚約1 mm；正中矢狀面子宮腔內見內膜回聲（見圖2A），冠狀面可見胎兒位于偏左側，偏右側可見內膜回聲（見圖2B）。提示胎死宮內，子宮異常所見，宮角妊娠？子宮發育異常？經科內討論后考慮左側宮角妊娠，肌層極薄，高度可疑不完全性子宮破裂，立即行剖宮取胎術。

圖2 宮腔及左宮角超聲圖

術中見：大網膜水腫、充血，與子宮底、體、后壁及雙側附件區廣泛粘連，部分腸管水腫，腸管與子宮后壁致密粘連，子宮不規則增大，宮體偏向右側，大小約8 cm×7 cm×6 cm，飽滿（見圖3A），左側宮角明顯增大膨隆，橫向增寬，約20 cm×10 cm×8 cm，呈袋狀，極薄，部分區域僅見漿膜層，肌層缺如，隱約可見腔內黃色羊水、胎體及胎脂（見圖3B）。確診為左側宮角妊娠，不完全性子宮破裂，行左側宮角楔形切除術+左側輸卵管切除術。切開左側宮角，見一紙樣兒橫向貼附于羊膜上，組織變軟，顱骨塌陷，胎盤組織完全著床在左側宮角部位，與肌層機化粘連，剝離出胎兒及胎盤后見殘存宮角多處破損，內膜組織與正常宮體相通，宮腔內空虛，胎盤剝離面活動性出血，立即用卵圓鉗鉗夾左宮角減少出血，注射垂體后葉素3 U，靜脈滴注縮宮素20 U及卡貝縮宮素100μg，予楔形切除左宮角極薄組織，修復、縫合左側宮角，縫合部位出血，大紗墊壓迫，輸入紅細胞懸液4 U，血漿400 mL，創面血止，逐層關腹。取膀胱截石位嚴格消毒外陰及陰道，打開陰道窺器，見宮頸蛻膜堵塞，卵圓鉗進宮腔夾出中量蛻膜組織。手術總時長2 h 45 min，估計出血1 000 mL。術后給予抗炎、促進子宮收縮處理，恢復良好，腹壁切口2 cm皮下脂肪液化，每日換藥，2021年5月7日（術后10 d）患者恢復良好出院。

圖3 手術探查所見

2 討論

2.1 高危因素宮角妊娠具體病因尚不確切，但既往有盆腔炎癥、人工流產史、宮腔手術操作頻繁、帶器妊娠、長期吸煙以及輔助生殖助孕的女性更易發生宮角妊娠[3]。病例1有4次人工流產、宮腔操作史，導致宮腔內膜受損，受精卵無法正常著床于宮腔內。病例2雖無明確病因，但分析患者長達11年的不孕病史，可能存在慢性盆腔炎癥、子宮內膜損傷等因素，并且本次在手術探查中證實其盆腹腔重度炎性粘連。

2.2 臨床診斷宮角妊娠臨床表現無特異性，主要有停經（90%）、腹痛（70%）、不規則陰道出血（25%）、盆腔包塊（15%）以及暈厥休克（55%）[4-5]。因妊娠部位接近宮腔，空間相對較大，宮角肌層較厚，妊娠可維持較長時間，出現肌層破裂大出血的時間較輸卵管間質部妊娠晚，對孕產婦生命威脅更大，死亡率極高[6-7]。宮角妊娠自發破裂多發生在停經3～4個月，也可達妊娠晚期甚至足月[4]。本文2例患者妊娠期均無明顯不適癥狀，超聲均未懷疑宮角妊娠，但病例2妊娠中期超聲提示宮頸內口上方團狀不均質回聲，蛻膜增生可能。病例1妊娠18+4周胎膜早破，病例2妊娠26+5周胎死宮內，此前未感覺有胎動，分析原因是宮角妊娠后由于宮角肌層薄弱，無法像正常子宮體肌層伸長導致胎兒所處的空間有限，且宮角部位血液供應與正常宮腔妊娠相比稍差，導致胎兒生長及活動均受到限制，胎動幅度小、弱，使孕婦無法感知胎動以及發生胎兒生長受限、胎兒窘迫甚至胎死宮內和胎膜早破等。在妊娠期，宮角妊娠可能并無任何臨床癥狀，如腹痛、陰道出血等，但自發性流產或者引產用藥誘發宮縮后，妊娠側的宮角肌層更加薄弱，出現局限性患側宮角部位鈍痛、撕裂樣疼痛，甚至宮角部位破裂、腹腔內出血等，危及母兒生命。

Jansen等[8]提出宮角妊娠的臨床診斷標準：①腹痛、陰道出血，伴有子宮角部不對稱性增大；②直視下發現子宮角一側擴大，伴有圓韌帶外側移位；③胎盤滯留在子宮角部。符合以上任意一項即可考慮宮角妊娠。但是該標準中第一項缺乏臨床特異性，其余兩項均是手術操作、終止妊娠時才被確診，故臨床上很難及早發現，婦科檢查也難以發現子宮角部不對稱性增大[9]，臨床診斷準確率低，需結合輔助檢查。

2.3 影像學診斷

2.3.1 經腹部聯合經陰道彩色多普勒超聲 二維超聲診斷早期宮角妊娠準確率為72.2%，假陽性率為27.8%[9]。超聲的特征性表現有：①子宮兩側宮角不對稱，患側宮角向外隆起增大，并于該處見妊娠囊或不均勻回聲包塊，且均有較完整的薄層子宮肌層包繞；②妊娠囊或包塊均與子宮內膜相連。根據超聲圖像表現可分為三型：孕囊型、不均質包塊型和破裂型。鄧鳳蓮等[10]認為妊娠囊周圍環繞的肌層厚度＜8 mm可作為宮角妊娠的診斷依據。有研究發現妊娠囊或包塊周圍內膜包繞的程度與妊娠囊向宮腔內移行關系密切[11]，內膜包繞程度越大越有可能發展為宮內妊娠，包繞越少，宮角妊娠可能越大。而超聲誤診的原因有：①輸卵管間質部與宮角位置毗鄰、緊密相連，無明顯的解剖學差異；②由于絨毛侵入周圍組織，破壞了其與周圍結構的關系，超聲難以辨認，需結合臨床仔細考量；③超聲診斷時機方面，妊娠40～50 d、妊娠囊直徑在1.0～2.0 cm時超聲診斷難度較低，妊娠達8周、妊娠囊直徑超過2.5 cm時，超聲診斷難度則會增加[10,12]，建議在妊娠6～7周進行超聲檢查最佳；④因宮角妊娠發病率低，超聲科醫生經驗不足。而三維超聲技術可重建病灶及宮腔的立體圖像，多角度、多平面分析，診斷準確率提高到91.7%[1]。我院2例宮角妊娠患者均未在超聲最佳檢測時間段內行超聲檢查，也是漏診的原因之一；妊娠中期，盡管病例2妊娠16周時超聲提示宮頸內口上方團狀不均質回聲，考慮蛻膜增生，但可能因超聲科及婦產科臨床醫生經驗不足，未能及早地識別出異常，此為漏診的原因之二。

2.3.2 磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）MRI診斷宮角妊娠的準確率為96.7%[13]，能夠有效減少異位妊娠的誤診率、漏診率[14]，準確定位、定性，可清晰觀察到妊娠囊的大小、位置及與子宮內膜、肌層的關系，以及妊娠囊周圍的血流豐富程度，能夠輔助臨床醫生做出正確的診斷、選擇最佳的治療方式以及評估治療效果。MRI診斷宮角妊娠的直接征象為：宮角部位見到胎兒及其附屬物；或見到妊娠囊，妊娠囊囊壁均勻強化；或T2加權成像（T2-weighted imaging，T2WI）可見團狀混雜信號，增強后不均勻強化，邊界清。間接MRI征象為：宮旁血管增粗，宮腔蛻膜增生，盆腔積液[15]。

2.4 臨床處理

2.4.1 期待治療 據資料顯示，對于停經早期初次超聲可疑孕囊型宮角妊娠，尤其是妊娠囊直徑＜1.0 cm、妊娠囊周圍肌層較厚（＞8 mm）且有內膜包繞時，建議1～2周后進行二次診斷，86.84%的妊娠囊可向宮腔內移行生長[11]，轉為正常宮內妊娠。觀察期間須嚴密監測妊娠囊位置、發育情況、妊娠囊與子宮內膜的關系及宮角肌層厚度，一旦確診宮角妊娠，建議手術治療。

2.4.2 手術治療 目前隨著人們對宮角妊娠認識的提高，治療呈現多樣化，以最小的損傷來保持生殖器官的完整性及功能。未破裂的早期宮角妊娠可行清宮術，毛溯等[16]研究顯示，清宮術后持續性異位妊娠的發生率為42.9%，尤其經產婦、病灶最大徑＜1.5 cm、超聲監測下清宮術是發生持續性異位妊娠的危險因素，而在停經6～8周時清宮術的成功率更高，考慮可能是停經周數過短或過長均不利于病灶的完整清除。所以，建議宮角妊娠選擇在適當時機及腹腔鏡或宮腔鏡下由經驗豐富的醫生行清宮術。如在清宮術中發生子宮角穿孔、腹腔內大出血及休克，或腹腔有嚴重粘連，或孕周較大、胎兒較大時均應盡快行腹腔鏡或開腹宮角切開取胎術或宮角楔形切除+同側輸卵管切除術。我院2例妊娠中期宮角妊娠均行開腹剖宮取胎術，病例1醫生進入腹腔后未進行全面探查，未意識到宮角妊娠，常規選擇子宮下段橫切口，直至因胎頭嵌頓于一側宮角部位，將子宮娩出盆腔后才發現一側宮角膨隆，收縮不良，確診宮角妊娠；病例2因汲取了前次經驗，術前及時診斷，術中充分暴露了子宮及周邊解剖關系，做出進一步確診，從而選擇宮角楔形切開取胎及同側輸卵管切除術、宮角修補術，避免子宮經受雙切口的損傷，妊娠部位注射垂體后葉素，可減少出血，增加手術的安全性。而宮角妊娠解除后，正常宮腔內的蛻膜組織無需特殊處理，等待其自然脫落即可。

2.5 避孕指導若經超聲引導或宮腔鏡下宮角妊娠組織清除后，下次妊娠的間隔時間至少3個月；若行宮角楔形切除或者吸宮后宮角穿孔行手術修補者，需嚴格避孕至少6個月，2～3年內受孕最佳[17]。妊娠前先行宮腔超聲造影評價子宮結構的完整性，對宮角妊娠術后子宮完整性的評估起到重要作用[18]。

綜上，宮角妊娠發病隱匿，未及時發現并處理結局兇險，需結合臨床癥狀、充分的影像學檢查準確評估，時刻注意異位妊娠的排查，早期診斷，規范化、個體化治療，嚴密隨訪，警惕重復性宮角妊娠、胎盤植入和子宮破裂。