胰胸膜瘺致大量胸腔積液1例

何亮 鐘一丹 馬文燕 茍錫軍

胰胸膜瘺(Pancreaticopleural fistula,PPF)是慢性胰腺炎的罕見并發癥,是引起胸腔積液的罕見病因之一。臨床醫師對本病認識不足,容易導致誤診、漏診。該病腹部癥狀少見,多表現為呼吸困難、咳嗽、胸痛。現報道成都市新都區人民醫院收治的胰胸膜瘺1例,并復習相關文獻,以提高臨床醫師對本病的認識。

病例資料

患者,男,56歲,主因“呼吸困難1月余”于2022年11月5日收入新都區人民醫院呼吸與危重癥醫學科。患者于入院前1月余無明顯誘因出現呼吸困難,偶有咳嗽,無明顯咳痰,無畏寒發熱,無潮熱盜汗,無咯血胸痛,無惡心嘔吐,無腹痛腹脹,無黑便。患者起病以來精神、睡眠、食欲可,小便正常。入院前10天曾于我院住院治療4天,行胸腔閉式引流術,引流出黃色胸腔積液2380mL,后患者自覺癥狀改善,拒絕行進一步檢查明確胸腔積液原因,辦理出院。出院后呼吸困難逐漸加重,再次就診入院。患者長期飲酒史,約100g/天,10年前因“急性胰腺炎”住院,經治療后好轉出院,出院后未戒酒,后每日均解黃色稀便2～4次。吸煙史30+年,約10支/天。入院查體:體溫:36.2℃,呼吸22次/分,脈搏:94次/分,血壓:112/74mmHg,發育正常,營養良好,神清語利。左下肺叩診濁音,余雙肺叩診清音,左下肺呼吸音消失,雙肺未聞及干濕啰音。心腹查體未見明顯異常。入院查血常規:白細胞計數:7.20×109/L,中性粒細胞率:69.9%,淋巴細胞率:20.4%,紅細胞計數:3.05×109/L,血紅蛋白:118g/L,血小板計數:307×109/L,血淀粉酶:394IU/L,血脂肪酶:268IU/L。肝功:天冬氨酸氨基轉移酶:51IU/L,總蛋白:49g/L,白蛋白:27g/L,谷氨酰轉肽酶:68IU/L。心肌酶:α-羥基丁酸脫氫酶:142IU/L,肌酸激酶:500IU/L,血電解質:鈉:135.9mmol/L,鈣:1.99mmol/L,鎂:0.74mmol/L。凝血功能:凝血酶時間:25.3秒,纖維蛋白原含量:1.25g/L,D-二聚體:7.17mg/L。糖化血紅蛋白:6.4%,糖類抗原125:128.8IU/mL。感染性標志物檢測:乙肝e抗體:0.788IU/mL,乙肝核心抗體:>10IU/mL,余陰性。心房鈉尿肽、C-反應蛋白、血沉、降鈣素原均正常。2022年11月7日胸部CT示左側胸腔積液(圖1),腹部CT示胰腺區域散在結節樣鈣化灶(圖2)。入院后再次行胸腔閉式引流術。胸水常規:外觀:黃色,透明度:渾濁,粘蛋白定性:陰性,有核細胞計數:597×106/L,中性粒細胞:60%,淋巴細胞:40%,鏡檢RBC:++/HP。胸水生化:總蛋白:25g/L,腺苷脫氨酶:8.1 IU/L,乳酸脫氫酶:220 IU/L,葡萄糖:8.5 mmol/L。胸水淀粉酶:2121 IU/L,脂肪酶:7190 IU/L。胸水涂片:未查見細菌、真菌及抗酸桿菌。2022年11月9日行內科胸腔鏡檢查見壁層胸膜及膈胸膜局部乳白色結節樣隆起(圖3),行胸膜多點活檢,病理提示為較多炎細胞、組織細胞及壞死組織(圖4),抗酸染色陰性。2022年11月16日行腹部增強CT提示胰腺區域散在結節樣鈣化灶,另胰體部見囊性無強化結節影,大小約1.2cm ×0.9cm(圖5)。MRCP示左側胸腔少-中量積液,部分呈包裹改變,包裹區域后份見兩線條狀液體信號影沿脊柱旁延續到腹腔似與胰管相通(圖6,7)。結合患者病史、實驗室檢查及MRCP,經多學科討論后診斷胰胸膜瘺。消化科會診后建議奧曲肽治療及行胰管支架置入,但患者及家屬拒絕,后患者及家屬要求轉上級醫院進一步治療。

討 論

PPF是急性或慢性胰腺炎的罕見并發癥(約占5%),是導致胸腔積液的罕見病因之一(<1%)[1]。呼吸困難、咳嗽和胸痛是PPF最常見的癥狀[2]。PPF形成胸腔積液的機制是由于胰腺的慢性炎癥及胰管阻塞導致胰管背側破裂和假性囊腫形成,胰液滲漏至后腹膜腔,然后經過膈肌裂孔或直接侵蝕膈肌到達胸膜腔。當胰管與胸膜空間直接連通時,就會發生胸腔積液[3]。PPF引起的胸腔積液往往是大量的單側積液,并且往往在引流后迅速重新積聚。最常見于40～50歲的中年男性,有慢性酒精中毒史和慢性胰腺炎史[4]。引起PPF的其他少見病因包括膽道結石、創傷和特發性胰腺炎[5]。

圖1 11月7日胸部CT示左側胸腔積液 圖2 腹部CT示胰腺區域散在結節樣鈣化灶 圖3 2022年11月9日內科胸腔鏡見壁層胸膜及膈胸膜見局部乳白色結節樣隆起 圖4 胸膜活檢病理提示為較多炎細胞、組織細胞及壞死組織 圖5 2022年11月16日腹部增強CT提示胰腺區域散在結節樣鈣化灶,胰體部見囊性無強化結節影,大小約1.2cm×0.9cm 圖6 腹部MRI見瘺管進入左側胸膜腔 圖7 MRCP見瘺管至胰體尾部發出進入胸膜腔

胸水淀粉酶明顯升高是PPF特征性表現之一,但惡性腫瘤,無論是原發性肺腫瘤還是轉移性腫瘤,胸腔積液的淀粉酶也可能升高。其他需要考慮的因素包括急性胰腺炎、慢性胰腺炎和食管破裂[4]。對于慢性胰腺炎合并胸腔積液(大多數為左側,且經引流后迅速再次出現)的患者應常規行胸腔積液胰淀粉酶及胰脂肪酶檢查,如明顯升高應警惕PPF[6]。

影像學是胰胸膜瘺的重要輔助檢查方法。既往報道顯示CT通常只能顯示胸腔內游離和包裹的積液,但不能直接顯示瘺管[4]。據Ali等報道應用高分辨率CT掃描并行三維重建可能提高對胰胸膜瘺的發現[6]。與ERCP相比,CT具有無創性和相對便宜的優點,并且可以在更短的時間內完成,而不需要使用鎮靜劑。MRCP是無創性的,不需要鎮靜和注射造影劑,MRCP有助于80%患者的PPF診斷。ERCP的優點是可以定位胰腺導管滲漏部位,同時進行治療。ERCP是一種侵入性手術,需要鎮靜和造影劑注射,并存在手術后急性胰腺炎的風險。除了顯示導管形態,治療性介入如支架植入術也可以在ERCP中進行[6]。

奧曲肽及生長抑素等可以抑制胰酶的分泌,減少胸腔積液的形成,但效果有限[7]。內鏡和手術治療是PPF治療的基石。內鏡治療的目的是促進胰腺分泌物的引流,從而減少積液通過瘺管進入胸膜腔。可通過放置胰腺支架和/或胰腺括約肌切開術來實現。但內鏡治療存在誘發急性胰腺炎的風險。手術治療為遠端胰腺切除術,隨后進行胰腸吻合術。對所有其他治療失敗的患者進行手術治療的成功率約為90%,相關死亡率為6%～9%[8]。

綜上所述,PPF是導致胸腔積液的罕見病因之一。大多數患者缺乏腹部癥狀,而以呼吸道癥狀為主要表現。對于慢性胰腺炎患者如胸腔積液胰淀粉酶、胰脂肪酶明顯升高應高度警惕PPF。MRCP對診斷PPF有重要作用。藥物治療對PPF效果較差。內鏡下治療是PPF的有效治療手段之一,對于內鏡治療失敗的患者可進行外科手術治療。