腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙康復(fù)1 例

張俊玲，李愛華，廉菲菲

（濟南醫(yī)院（濟南市康復(fù)醫(yī)院）康復(fù)醫(yī)學(xué)科，山東濟南 250000）

肌痙攣是腦卒中后常見癥狀，臨床以偏癱側(cè)肢體肌痙攣多見，而中樞性雙側(cè)咀嚼肌痙攣少有報道。 咀嚼肌痙攣可導(dǎo)致張口時疼痛、張口受限、進食困難。膈肌痙攣在腦卒中后亦為常見，本例患者周期性膈肌痙攣的發(fā)作時間和間歇時間相等，15 d 為一個周期，其發(fā)作特點在臨床亦少見。膈肌痙攣發(fā)作時對患者的吞咽、睡眠、情緒產(chǎn)生極大影響，加重了吞咽障礙程度，使患者苦不堪言。 我院康復(fù)醫(yī)學(xué)科言語組2022 年7月收治1 例腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙的患者， 通過進行口面部運動療法、呼吸訓(xùn)練、口服巴氯芬治療，患者吞咽功能明顯改善，膈肌痙攣對吞咽功能的影響明顯緩解，患者拔除鼻飼管經(jīng)口進食。本例患者的治療過程可為腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙提供臨床康復(fù)治療參考，現(xiàn)報道如下。

1 臨床資料

1.1 一般資料

患者男，66 歲，吞咽困難、言語不清伴雙側(cè)肢體活動不靈（左側(cè)好于右側(cè)）7 月余。 患者2021 年10 月18 日無明顯誘因突發(fā)暈倒、意識障礙，立即就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院急診科，查頭顱CT 示“左側(cè)基底節(jié)腦出血，多發(fā)腔隙性腦梗塞，出血量30 mL”，診斷為“腦出血”，給予降顱壓、腦保護、營養(yǎng)支持等對癥保守治療，10月21 日患者意識逐漸轉(zhuǎn)醒， 住院治療1 月余病情平穩(wěn)后出院。 出院時查體右側(cè)肌力2 級，左側(cè)肢體可自主活動（精細運動、靈活性下降）。出院后堅持康復(fù)訓(xùn)練，右側(cè)肢體功能逐漸改善，現(xiàn)右側(cè)肌力3 級，坐位平衡2 級，立位平衡1 級，步行能力0 級，改良Ashworth 分級1+。

既往史：“高血壓病”12 余年，口服苯磺酸氨氯地平5 mg、1 次/d 降壓治療，半月前因血壓偏低，暫停降壓藥物治療，監(jiān)測血壓良好；“陳舊性腦出血”3 年，無明顯后遺癥；陳舊性肺結(jié)核病史數(shù)年；“貧血”半年余，間斷補充鐵劑治療；半年前因排尿困難行“前列腺電切除術(shù)”。否認結(jié)核、肝炎等傳染病史，無外傷史，無輸血史。

體格檢查：體溫36.4 ℃，脈搏72 次/min，呼吸17次/min，血壓130/81 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa）。

患者因不能張口、 吞咽困難在外院做康復(fù)治療，效果不佳，于2022 年7 月22 日轉(zhuǎn)至我院康復(fù)醫(yī)學(xué)科接受康復(fù)治療。

臨床診斷：腦出血恢復(fù)期，腔隙性腦梗死，高血壓病，口腔期吞咽障礙。

2 康復(fù)經(jīng)過

2.1 第一階段（2022 年7 月22 日—2022 年9 月7 日）

2.1.1 康復(fù)評估

患者坐輪椅，插鼻飼管，意識清，目光呆滯，反應(yīng)稍延遲，形體極度消瘦。 理解能力可，配合檢查，行動緩慢。牙關(guān)緊閉，“吱吱”作響（睡眠時癥狀可緩解），可明顯看到雙側(cè)顳肌、咬肌跳動。不能主動張口，被動張口可達0.5 cm；下頜口部運動功能評估總分30 分。唾液分泌較多，可咽下；吞咽啟動良好，唾液反復(fù)吞咽測試＞3 次/min；吞咽時喉運動：上抬＞2 cm。 咳嗽反射減弱，咳嗽力量強。 功能性經(jīng)口進食（FOIS）分級：0 級，不能經(jīng)口進食，鼻飼喂食。采用《下頜口部運動功能評估分級標(biāo)準(zhǔn)》和《下頜口部運動功能評估記錄表》[1]評估下頜運動功能，結(jié)果見表1。

表1 治療前后腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙患者下頜運動功能比較

2.1.2 康復(fù)目標(biāo)

近期目標(biāo)：緩解咀嚼肌痙攣程度，由牙關(guān)緊閉到可主動張口1.5 cm。遠期目標(biāo)：拔除鼻飼管，經(jīng)口進食。

2.1.3 康復(fù)訓(xùn)練

（1）頸部放松訓(xùn)練：頸部前屈、后伸、側(cè)屈、旋轉(zhuǎn)訓(xùn)練。 （2）面部肌肉按摩放松訓(xùn)練：按摩放松顳肌、咬肌和面頰肌肉，速度緩慢，力度逐漸滲透。 （3）下頜關(guān)節(jié)擠壓：患者坐位，治療師一手固定頭頂，另一手固定下頦，同時向下向上用力擠壓持續(xù)5 s，再放松。 擠壓5下為一組，5 組/次。 （4）被動下頜前伸運動：將食指和中指放在左右兩側(cè)下頜角，囑患者放松，輕輕向前做前伸動作，下頜前伸后保持5 s 后再復(fù)位。 前伸5下為一組，5 組/次。 （5）以上訓(xùn)練結(jié)束后上下磨牙間放置壓舌板一片，緩解“吱吱”作響，20 min 后取下壓舌板，放松咀嚼肌，起到被動張口的作用。隨張口幅度的擴大將壓舌板增加到兩片、三片至六片，外裹紗布，放在上下磨牙之間，時間由20 min 延長至30 min，以緩解咀嚼肌張力。

2.1.4 合并癥狀（2022 年7 月30 日）

康復(fù)訓(xùn)練進行1 周時，患者出現(xiàn)膈肌痙攣。 發(fā)作頻率：喉間連續(xù)發(fā)出呃聲3～4 次出現(xiàn)短暫憋氣，隨后出現(xiàn)響亮呼氣聲， 中間稍作停頓再次打嗝3～4 次，憋氣再停頓，反復(fù)發(fā)作；＞10 次/min；牙關(guān)咬緊加重。

打嗝發(fā)作天數(shù)、間隔天數(shù)、發(fā)作頻率、對吞咽功能影響程度治療前后對比見表2。

表2 治療前后腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙患者打嗝發(fā)作頻率及對吞咽功能影響的比較

2.1.5 調(diào)整康復(fù)目標(biāo)及訓(xùn)練計劃

康復(fù)目標(biāo)：在原有目標(biāo)基礎(chǔ)上加緩解打嗝對牙關(guān)咬緊的影響。

2.1.6 調(diào)整康復(fù)訓(xùn)練

在原有康復(fù)訓(xùn)練計劃項目上增加（1）傳統(tǒng)中醫(yī)療法-針灸治療。 （2）膈肌按摩：患者仰臥位，將左右手四指以胸骨為界放于膈肌區(qū)域，吸氣時輕輕向上向外推動，呼氣時放松，起到放松和緩解膈肌緊張。由中間向左右兩側(cè)推動為一次，5 次/組，做4 組。 （3）壓迫膈神經(jīng)：用力壓迫胸鎖乳突肌鎖骨附著部正上方膈神經(jīng)，2～3 min/次[2]。（4）呼吸訓(xùn)練：a 囑患者鼻吸氣-張開雙唇慢呼，呼氣時由治療師輔助被動張口；b 取坐位，輔助雙側(cè)上肢上舉至肩同時吸氣停留2 s 后緩慢放下并呼氣；c 取坐位，將一手放于胸部，另一手放于腹部，在呼氣末將膈肌向上推動，輔助完成腹式呼吸；d將蠟燭放于患者唇邊讓其吹滅， 由治療師輔助被動張口。

2.1.7 康復(fù)效果

打嗝未發(fā)作時患者可主動張口1.5 cm。打嗝發(fā)作時牙關(guān)不再咬緊，上下牙間距可有縫隙。

2.2 第二階段（2022 年9 月8 日—2022 年10 月10 日）

2.2.1 康復(fù)評估

患者精神狀態(tài)良好，積極主動參與訓(xùn)練。 主動張口1.5 cm；下頜口部運動功能評估總分58 分；功能性經(jīng)口進食（FOIS）分級為3 級。 打嗝發(fā)作天數(shù)15 d，發(fā)作頻率＞10 次/min，間隔天數(shù)15 d；打嗝期間上下牙可有縫隙，不能經(jīng)口進食，采用經(jīng)口間歇插管。

2.2.2 康復(fù)目標(biāo)

近期目標(biāo)： 張口幅度增至2.5 cm；FOIS 分級達4級；打嗝期間能經(jīng)口進糊狀食物。

2.2.3 康復(fù)訓(xùn)練

（1）下頜運動功能訓(xùn)練：①給患者左手戴一次性手套， 讓其在放松狀態(tài)下將食指放在上下門牙之間，隨張口幅度的擴大逐漸增加至食指、中指、無名指三指訓(xùn)練，5 下/組，5 組/次。 ②讓患者拿壓舌板（豎起）放在上下門牙之間，確保壓舌板能夠翻轉(zhuǎn)以擴大張口幅度。 （2）呼吸訓(xùn)練：膈肌按摩；腹式呼吸訓(xùn)練；吹蠟、吹紙條、吹球訓(xùn)練。

2.2.4 康復(fù)效果

訓(xùn)練3 周后可主動張口至2.5 cm。打嗝時憋氣狀況緩解，口緊緩解并可主動張口1.5 cm。

患者可經(jīng)口進食軟食，小口量（2 mL/口）飲水，進食速度延長（60 min/餐）。 打嗝期間明顯影響進食的有效性（口腔期明顯延長，增至70～80 min/餐），食物性狀調(diào)整為糊狀，飲水時漏水嚴重。

2.3 第三階段（2022 年10 月11 日—2022 年11 月19 日）

2.3.1 康復(fù)評估

患者精神狀態(tài)良好，愿意與他人交流，可看到喜悅表情，體重較前增加。主動張口2.5 cm；下頜口部運動功能評估總分100 分；功能性經(jīng)口進食（FOIS）分級為6 級；進食時間延長：打嗝未發(fā)作時60 min/餐，發(fā)作時70～80 min/餐。打嗝發(fā)作天數(shù)、間隔天數(shù)均15 d，頻率＜10 次/min。

2.3.2 康復(fù)目標(biāo)

下頜可進行各方向運動；FOIS 分級6 級；縮短進食時間；改善飲水情況，5 mL/口。

2.3.3 康復(fù)訓(xùn)練

（1）下頜各方向運動功能訓(xùn)練。 （2）呼吸訓(xùn)練：膈肌按摩；腹式呼吸訓(xùn)練；吹蠟、吹紙條、吹球訓(xùn)練。 （3）口服巴氯芬（福安藥業(yè)集團寧波天衡制藥有限公司，，國藥準(zhǔn)字H19980103，規(guī)格：10 mg/片）治療，初始劑量為3 次/d，5 mg/次，3 d 后增至10 mg/次，3 次/d。

2.3.4 康復(fù)效果

患者打嗝仍反復(fù)發(fā)作，打嗝期間和未打嗝期間進食速度無明顯延長（45 mim/餐）。

3 康復(fù)結(jié)局（2022 年11 月20 日）

患者2022 年7 月22 日入院時下頜運動功能評估、功能性經(jīng)口進食量表（FOIS）評估：下頜運動功能明顯障礙，牙關(guān)緊閉，其向下、向上、向左、向右、前伸、上下連續(xù)運動及左右運動無法完成；FOIS 評估0 級，插鼻飼管，不能經(jīng)口進食；打嗝發(fā)作天數(shù)、間隔天數(shù)各15 d，頻率＞10 次/min，對吞咽功能產(chǎn)生嚴重影響。 給予口面部運動療法，訓(xùn)練期間發(fā)生膈肌痙攣，加入呼吸訓(xùn)練、口服巴氯芬。 4 個月后患者下頜運動明顯改善，各方向運動由無法完成到可充分運動同，見表1。

患者進食普食， 但某些堅硬的食物不能食用，F(xiàn)OIS 分級由0 級升至6 級?？啥怂人?。膈肌痙攣間隔周期性發(fā)作，但對患者的進食及呼吸影響較前明顯緩解，打嗝期間和未打嗝期間進食速度無明顯延長（45 mim/餐）。 見表2。 出院回歸家庭。

出院1 個月后電話回訪，患者進食狀況正常，在膈肌痙攣期間需服用巴氯芬，日常生活需他人少量照顧。

4 討 論

咀嚼肌痙攣是一種罕見的以咀嚼肌陣發(fā)性不自主性收縮為主要特征的肌張力障礙性疾病，單側(cè)發(fā)作較為常見，雙側(cè)發(fā)作十分罕見[3]。關(guān)于雙側(cè)咀嚼肌痙攣僅有趙偉麗等[4]2002 年報道一例，但其對病因未作出闡述。 查閱文獻，目前所知咀嚼肌痙攣的原因有三叉神經(jīng)血管壓迫、深部結(jié)締組織炎癥、翼外肌功能亢進、顳下頜關(guān)節(jié)紊亂、破傷風(fēng)桿菌入侵、精神心理因素等，腦卒中后導(dǎo)致雙側(cè)咀嚼肌痙攣的研究尚有限。本例患者“左側(cè)基底節(jié)腦出血”，已有研究證實基底節(jié)區(qū)的損傷在肌張力障礙的發(fā)病中起著至關(guān)重要的作用，基底節(jié)區(qū)損傷是引起對側(cè)肌張力障礙、徐動和震顫的罕見原因[5-6]。 腦卒中后偏癱的特征性表現(xiàn)為肌張力異常增高，是牽張反射效應(yīng)增高的結(jié)果，其會直接影響到脊髓中間神經(jīng)元， 尤以抑制中間神經(jīng)元活動最為顯著, 所以肌張力一旦異常增高即會造成牽張反射亢進，形成低位脊髓控制下的異常運動模式[7]。雙側(cè)大腦多發(fā)腦梗塞會對肌張力造成影響， 導(dǎo)致肌張力增高，且不僅肢體肌張力增高還可導(dǎo)致口面部肌張力增高。雙側(cè)咀嚼肌痙攣導(dǎo)致患者牙關(guān)緊閉，“吱吱” 作響，嚴重影響了下頜的向下、向上、向左、向右、前伸、上下連續(xù)運動及左右運動， 患者不能張口將食物送入口中，所以采取口面部運動療法改善張口問題是關(guān)鍵。

膈肌痙攣俗稱打嗝， 腦卒中后腦的調(diào)節(jié)功能失常，從而出現(xiàn)脊髓的傳導(dǎo)及反射功能異常，膈神經(jīng)興奮而導(dǎo)致膈肌痙攣[8]。打嗝癥狀持續(xù)48 h 不能自行緩解，間斷反復(fù)發(fā)作者為頑固性呃逆[9]。本例患者打嗝發(fā)作有周期性， 無任何誘發(fā)因素發(fā)作， 發(fā)作15 d 間歇15 d 再次發(fā)作15 d，周期性發(fā)作，傳統(tǒng)針灸治療無效，目前尚未查到有發(fā)作相同規(guī)律的病例。既往文獻證實針灸對頑固性呃逆治療效果較好，但是對于本案例效果不佳，其原因還有待進一步研究。 本案例中采取了呼吸訓(xùn)練來緩解膈肌痙攣， 訓(xùn)練2 周后效果不理想，訓(xùn)練3 周后膈肌痙攣嚴重程度得到緩解，打嗝時憋氣狀況緩解，口緊緩解并可主動張口1.5 cm。 劉曦等[10]2012 年的研究中也證實了呼吸訓(xùn)練可緩解膈肌痙攣。

通過對本例患者實施口面部運動療法，包括下頜關(guān)節(jié)擠壓、保持、牽伸等運動療法刺激患者本體感受器沖動，逐漸活化神經(jīng)元，進而促使肌肉放松-收縮及口面部運動功能得以恢復(fù)[11]。 秦麗[12]證實點狀重刺激肌腹可通過神經(jīng)肌肉控制機制降低肌張力，而刺激肌腱降低肌張力的機制與神經(jīng)肌肉控制無關(guān)，很可能是其他途徑產(chǎn)生降低肌張力的效果。本例患者通過頸部放松訓(xùn)練、面部肌肉按摩和膈肌按摩收到了一定的緩解效果。 該患者主動張口1.5 cm 后使用實物（手指）作為目標(biāo)，張口幅度增大至2.5 cm，使經(jīng)口進食成為可能。 患者下頜運動得到明顯改善，各方向運動由無法完成到可充分運動。

本例患者在第一和第二階段治療后雖然打嗝對口緊閉程度和進食的影響有所緩解，但是影響依然存在，所以第三階段給予了口服巴氯芬治療，巴氯芬為神經(jīng)性傳導(dǎo)抑制劑γ 氨基丁酸（GABA）的衍生物，主要作用于脊髓運動神經(jīng)元的γ 氨基丁酸受體，其作用機制為：一方面通過對運動神經(jīng)元的作用抑制膈肌的痙攣；另一方面可能對中樞產(chǎn)生鎮(zhèn)靜作用和對呃逆中樞的抑制，從而有效地使頑固性膈肌痙攣中止[13]。 患者獲得了良好療效，實現(xiàn)了拔除鼻飼管、經(jīng)口進食的康復(fù)目標(biāo)。

關(guān)于本病例雙側(cè)咀嚼肌痙攣和周期性膈肌痙攣的發(fā)生機制還需進一步研究，患者出院回家后需做好隨訪工作， 以隨時關(guān)注回家后的治療效果維持時間，為將來此類患者的治療總結(jié)臨床經(jīng)驗。