以家庭為中心的孤獨癥患兒照顧者健康教育方案的構建及應用*

萬小紅，康小慶，陳順利，郭渠蓮

（西南醫科大學附屬醫院兒科（兒童血液腫瘤與出生缺陷實驗室，四川省出生缺陷臨床醫學研究中心） ，四川瀘州，646000）

孤獨癥是一種以交流障礙、社會交往障礙、興趣狹窄和重復刻板行為為特征的神經發育障礙性疾病，可累及患者認知、情緒及整體社會適應能力，全球患病率約1%，我國患病率0.7%［1］。孤獨癥目前尚無特效藥物治療，利用發育早期神經可塑性的窗口期開展以家庭為中心的行為干預已成當前國際共識，可改善神經發育偏離，促進社交技能發展，減少重復刻板行為［2］。但超50%～76%患者孤獨癥家庭照顧者存在居家行為干預經驗不足，對孤獨癥疾病癥狀認知不足，缺乏行為干預知識以及居家行為干預措施實施困難等問題［3］。孤獨癥照顧者作為患者行為干預措施實施的直接主體，引導孤獨癥患兒交流、溝通、社交等核心技能的發展，進而實現逐漸回歸到正常發育軌道的目標［4-5］。目前，關于孤獨癥家庭照顧者健康教育方案的研究證據有限，以家庭為中心的孤獨癥患兒照顧者健康教育方案尚未建立。本研究旨在構建以家庭為中心的孤獨癥患兒照顧者健康教育方案并應用，為孤獨癥家庭照顧者健康教育提供理論依據，現將方法和結果報道如下。

1 方案的構建

1.1 組建研究小組

研究小組共10名成員，包括1名主任醫師，1名副主任醫師、1名主任護師、1名副主任護師、2名主管護師、4名護師。主任醫師、主任護師及副主任醫師主要負責人員協調、工作指導及監督，副主任護師主要負責方案設計；主管護師主要負責方案設計工作、相關文獻檢索工作及數據統計、分析；護師主要負責資料整理，方案實施以及數據收集、分析工作。

1.2 形成函詢問卷

小組成員通過文獻回顧［3，6-9］、專家訪談、質性調查、焦點小組討論法、開放式問卷調查法及孤獨癥患兒父母系統培訓6步驟為指導，構建以家庭為中心的孤獨癥家庭照顧者健康教育條目池，通過小組討論修改、完善條目形成初步方案，并填寫上前言解釋說明方案構建的目的、意義，附上專家基本信息（性別、年齡、工作單位、工作年限）及專家權威系數調查表（判斷依據和熟悉程度）。判斷依據為理論分析、參考國內外資料、實踐經驗及主觀感覺，根據專家自我評價分值的大、中、小分別賦0.50、0.40、0.30；專家的熟悉程度參照非常熟悉（1.0）、比較熟悉（0.8）、一般熟悉（0.6）、不太熟悉（0.4）、非常不熟悉（0.2）進行評估。函詢問卷中指標重要性采用Likert 5級評分法評估，即非常重要至不重要分別賦5～1分。

1.3 實施專家函詢

1.3.1 函詢對象專家入選標準：從事孤獨癥臨床、護理工作或護理管理工作5年以上；專業技術職稱副高及以上，學歷本科及以上；工作單位為三級乙等以上醫院，且愿意配合完成研究。最終納入10名專家，見表1。

1.3.2 函詢結果采用電子郵件的形式發送和回收函詢問卷，共進行2輪函詢，第1輪函詢結束后，保留滿分率≥40%、重要性賦值＞3.50、變異系數＜0.25的指標，通過修改、刪除等形成第2輪專家函詢問卷。第2輪函詢中各函詢專家意見趨于一致后函詢結束，形成以家庭為中心的孤獨癥患兒照顧者健康教育方案。專家意見的一致性采用Kendall協調系數W表示，范圍0～1，值越大，協調性越好；專家意見的協調性采用變異系數（coefficient variation，CV）表示，值越小，協調性越好。

1.3.2.1 第1輪函詢修改結果 第1輪函詢：①將“3改善負性情緒”改為“3調動孤獨癥照顧者積極情緒”；②增加“1.1.5講解當前具備循證醫學證據的孤獨癥干預及治療方法（如融合教育、早期丹佛、社交干預法、關鍵反應訓練、應用行為分析、結構化教育等），簡介無科學依據并且不安全的干預、治療措施（如特殊儀器、神經營養藥物、干細胞療法）”；③增加“1.1.8強調家庭環境在孤獨癥患兒康復訓練中的主導地位，指導照顧者與家庭成員分工合作營造良好的家庭氛圍及照護環境”。

1.3.2.2 第2輪函詢修改結果 第2輪函詢：2以家庭為中心的親職照護增加每項訓練的具體內容。

1.4 方案內容

1.4.1 函詢專家積極性本研究兩輪函詢中均發放專家函詢問卷10份，均有效回收，有效回收為100.00%，其中第1輪提出修改意見8名，占80.00%（8/10）；第2輪函詢提出修改意見3名，占30.00%（3/10），說明函詢專家對本研究的積極性較高。

1.4.2 函詢專家權威系數第1輪函詢專家判斷系數0.850，熟悉程度系數0.900，權威程度系數0.875；第2輪函詢專家判斷系數0.870，熟悉程度系數0.930，權威程度系數0.900，說明本研究函詢專家的權威度較高，指標可信度較高。

1.4.3 函詢專家的協調系數各指標變異系數為0.04～0.20（見表2），說明專家意見在兩輪函詢后基本趨于一致，對各指標認可度高，兩輪的Kendall協調系數W分別為0.794，0.786，顯著性檢驗均P＜0.05，提示函詢結果可靠。

表2 以家庭為中心的孤獨癥患兒照顧者健康教育方案（分，±S）

指標條目均分變異系數滿分率（/%）1 照顧者培訓。4.88±0.090.13689.65 1.1 學習孤獨癥相關知識。4.74±0.150.13262.30 1.1.1 介紹孤獨癥臨床表現、伴隨癥狀、分類、相關診斷及輔助診斷方法，解釋各種檢查報告的意義。4.54±0.210.13662.38 1.1.2 基于孤獨癥患兒功能狀態及年齡差異，介紹孤獨癥患兒兒童期、青少年期、成年期發展問題，了解孤獨癥預后。4.75±0.200.10965.41 1.1.3 介紹孤獨癥的治療現狀、進展以及支持政策、康復服務、機構信息等。4.48±0.210.13883.51 1.1.4 介紹孤獨癥相關權威網站、書籍。4.47±0.300.13863.21 1.1.5 講解具備循證醫學證據的孤獨癥干預及治療方法（如融合教育、早期丹佛、社交干預法、關鍵反應訓練、應用行為分析、結構化教育等），簡單介紹無科學依據并且不安全的干預、治療措施（如特殊儀器、神經營養藥物、干細胞療法）。4.46±0.310.12086.51 1.1.6 講解孤獨癥需接受替代療法的信號及選擇替代療法時需考慮的因素。4.45±0.320.14083.65 1.1.7 介紹孤獨癥干預輔助用具及環境布置。4.54±0.330.13687.58 1.1.8 強調家庭環境在孤獨癥患兒康復訓練中的主導地位，指導照顧者與家庭成員分工合作，營造良好的家庭氛圍及照護環境。4.61±0.100.13283.53 1.2 技能學習。4.61±0.100.12687.85 1.2.1 智力或發育能力、社會適應性問題管理。4.54±0.210.09587.85 1.2.1.1 介紹孤獨癥干預的“原因Antecedent-行為Behavior-結果Consequence”原則及常見不良情緒行為，并利用具體案例協助照護者辨別、分析患兒不良情緒行為出現的原因及造成的結果。4.73±0.200.04682.64 1.2.1.2 教授孤獨癥照顧者應對策略，如情緒教導、有意的忽略等。4.80±0.090.08379.85 1.2.1.3 通過游戲有意進行社交及技能訓練，如搭積木、打乒乓等。4.85±0.050.08488.91 1.2.1.4 指導照顧者協助患兒采用語言或其他正向行為替代問題行為，如通過“說”代替哭鬧。4.67±0.220.13386.41 1.2.1.5 根據患兒及照顧者實際情況，探討具體干預措施實施過程中可能存在的阻礙因素，如患兒不配合，提前制定應對策略。4.53±0.200.13683.65 1.2.2 核心問題管理。4.48±0.330.15861.38 1.2.2.1 根據孤獨癥患兒實際情況，選擇合適的干預措施（融合教育、早期丹佛、社交干預法、關鍵反應訓練、應用行為分析、結構化教育等）。4.61±0.150.13285.58 1.2.2.2 通過視頻、PPT、現場示范等方式，培訓孤獨癥患兒照顧者改善患兒社交、語言、模仿等能力的技能。4.70±0.190.12374.58 1.2.2.3 通過具體示例指導孤獨癥患兒照顧者將干預融入到日常活動中。4.39±0.160.04077.85 1.2.3 培養生活自理能力。4.73±0.200.08467.94 1.2.3.1 參照患兒年齡，并根據對應年齡正常兒童自理能力制定生活自理檢核表。4.67±0.100.13663.38 1.2.3.2 搭建合適的家庭環境，如創造溫馨的氛圍，選擇適合的家具等。4.90±0.100.08583.74 1.2.3.3 制作間接且可視化的干預程序表，如每天需完成的事（洗漱等）。4.73±0.100.05373.85 2 以家庭為中心的親職照護。4.68±0.300.12574.11 2.1改善核心癥狀（社交、游戲、模仿能力等）。4.62±0.170.12978.34 2.2 改善問題行為（自傷、重復刻板行為等）。4.52±0.130.14685.73 2.3 促進全面發展（生活自理能力等）。4.66±0.200.18286.43 2.4 處理共性問題（睡眠等）。4.72±0.110.18186.64 2.5 以社會交往作為訓練的核心內容。4.36±0.130.20082.93 2.5.1 照顧者需保證與患兒在面對面的前提下，與患兒完成如眼神交流、表情互動、語言溝通等社交活動，在該過程中嚴密觀察患兒情緒，以保證患兒處在快樂情緒中。4.74±0.240.15073.33 2.5.2 強調社交動機：與患兒互動時應注意調動患兒主動社交能動性，如勾起患兒好奇心，使患兒發起對話，產生詢問行為；制造問題促使患兒發起求助；觀察顏色鮮艷的花朵，并找出所處環境相同顏色的花朵，以保證患兒完成基本的“看、說、應、指”互動行為。4.30±0.100.09867.72

（續表2）

表2 以家庭為中心的孤獨癥患兒照顧者健康教育方案（分，±S）

指標條目均分變異系數滿分率（/%）2.5.3 不同疾病階段，予以不同的社交及社交游戲。初級階段，予以功能性、生理性游戲，如突然的聲響、語言停頓及延遲滿足需求等；中級階段，進行功利性游戲，如合作性（角色扮演）、輪流性（丟手絹）以及競爭性（打乒乓球）等游戲；高級階段，組織非功利性游戲，如在合作性游戲的基礎上，使患兒體驗合作、勝利、失敗等。4.63±0.300.12563.44 2.6 以行為療法為基本手段，以負性、正性強化，消退、懲罰等技術為主要手段。4.52±0.330.09783.67 2.6.1 對于患兒的不良行為、良好行為等進行動機、原因分析，對正性良好行為予以獎勵強化，對不良行為予以處罰，對非適應性行為予以輔助，促進良好行為的發展。4.52±0.200.07473.66 2.6.2 照顧者需珍視孤獨癥患兒偶爾出現的良好動作行為和交流行為，如聽到呼喚后的回頭，并做出積極的回應和強化。4.38±0.150.12466.81 2.7 安排有序生活，寓教于樂。4.47±0.210.16785.79 2.7.1 參照正常兒童活動內容安排日常生活起居、室內游戲、戶外活動。4.14±0.090.13583.37 2.7.2 根據患兒具體情況安排室內及戶外活動，活動過程中需要患兒家庭成員分工合作，包括室內物品游戲如搭積木、汽車；社交游戲如講故事、躲貓貓等；戶外游玩游戲如逛公園；體育活動如打乒乓球、游泳等。4.56±0.100.12563.47 2.7.3 結合患兒缺陷、興趣、癥狀、能力及個性等對游戲類型、玩具種類、活動順序等進行設計，將游戲與日常生活活動相結合，“生活就是干預，干預就是生活”，保持患兒心情愉悅和平靜。4.80±0.100.09483.83 3 調動孤獨癥照顧者積極情緒。4.85±0.100.15373.94 3.1 介紹孤獨癥照顧者心理發展階段及相應情緒管理策略，如認知重評、情境轉移法等。4.56±0.130.09473.47 3.2 構建同伴支持網絡，成立照顧者互助群，加強彼此信息溝通及經驗共享；舉辦同質群體交流會，介紹典型成功個案。4.58±0.150.13066.51 3.3 觀看勵志視頻，鼓勵照顧者。4.48±0.130.16485.48 3.4 視頻宣教，播放孤獨癥兒童干預訓練前后對比視頻，引導其發現照顧孤獨癥患兒過程中的獲益感和價值感。4.32±0.190.12983.13

1.4.4 具體方案內容涵蓋3項一級指標、13項二級指標和19項三級指標和11項4級指標的重要性評價4.00～5.00分，滿分率最高90.00%，見表2。

2 應用方法

2.1 應用對象

采用不同病例前-后對照的方法，將2022年1月至2022年10月本院門診收治的40例孤獨癥患兒及其照顧者設為對照組，2022年11月至2023年1月門診收治的40例設為觀察組。本研究經本院倫理委員會審批（編號為KY2023288）。

2.2 納入標準與排除標準

納入標準：確診孤獨癥，并符合美國精神障礙診斷統計手冊［10］診斷標準；患兒首次進行康復訓練；年齡＜16歲。排除標準：合并其他精神障礙性疾病或神經系統器質性病變的患者。照顧者納入標準：無智力、精神障礙，可進行交流；學歷專科及以上。知曉本研究并簽署知情同意書。

2.3 方法

2.3.1 干預方法對照組患者采用傳統宣教，包括向照顧者講解孤獨癥相關疾病特征、發病機制、治療方法、治療現狀，講解康復訓練方法、注意事項，并予以心理疏導等。試驗組接受責任護士給予的以家庭為中心的孤獨癥家庭照顧者健康教育方案，具體見表2。在科室的會議室面授或騰訊會議，每周2次，每次20min。干預時間6個月。

2.3.2 評價指標①照顧者照顧負擔：采用照顧者負擔量表（Zarit caregiver burden interview，ZBI）［11］評估照顧者照顧負擔，該量表共22個條目，包括個人負擔（12個條目）和責任負擔（6個條目）2個維度及4個獨立條目，每個條目采用Likert 5級評分法，0分為沒有，4分為總是，總分0～88分，分值越高照護者負擔越重。該量表總Cronbach α系數為0.835。②健康教育知識掌握程度：采用本院自制《健康教育知識水平》問卷進行評估，包括孤獨癥疾病理論知識、孤獨癥康復訓練知識、孤獨癥疾病防治知識3部分。每部分包括5道問題，每道問題的答案均為不知道～掌握，分別計0～4分。評估過程中由專業人員講解每部分每個條目的意義，對于錯答、漏答的條目及時予以講解，指導被測者及時糾正及補填。總分15～60分，分值越高照顧者健康教育知識掌握程度越高。該量表總Cronbach α系數為0.883，量表可信度高。③患兒臨床癥狀評估：采用自閉癥行為評估量表（Autism behavior checklist ，ABC）［12］評估干預前后患兒行為癥狀，由患兒主要照顧者填寫，共57個描述感覺、行為、情緒、語言等方面異常表現的條目，共5個維度，其中感覺10個條目（共30分）、交往11個條目（共34分）、軀體運動12個條目（共38分）、語言13個條目（共31分）、生活自理11個條目（共25分），每個項目回答“否”，記0分，回答“是”的項目按其在量表中的負荷大小分別給予1～4分，總分0～158分，分值越高患兒行為癥狀越嚴重。該量表總Cronbach α系數為0.892，量表可信度高。

2.4 統計學方法

數據采用SPSS 25.0統計軟件進行統計學分析。計數資料用例數和百分率表示，比較采用χ2檢驗；計量資料符合正態分布采用表示，比較采用t檢驗，以P＜0.05為差異具有統計學意義。

3 結果

3.1 兩組患兒及其照顧者一般資料比較

兩組患兒及其照顧者一般資料比較，差異無統計學意義（均P＞0.05），具有可比性，見表3。

表3 兩組患兒及其照顧者一般資料比較［n（/%），±S］

項目對照組（n=40）試驗組（n=40）χ2/tP患兒年齡（歲）13.72±2.33（10～16）12.45±3.51（8～16）t=1.9070.061患兒性別男18（45.00）25（62.50）χ2=2.4640.116女22（55.00）15（37.50）患兒孤獨癥嚴重程度輕度21（52.50）17（42.50）χ2=0.8020.370中度19（47.50）23（57.50）患兒照顧者年齡（歲）36.13±6.74（28～44）39.79±13.00（25～44）t=-1.5810.119與患兒關系母親25（62.50）19（47.50）χ2=1.2490.212父親8（20.00）10（25.00）其他7（17.50）11（27.50）照顧者文化程度大專15（37.50）9（22.50）本科20（50.00）21（52.50）χ2=1.6220.105碩士及以上5（12.50）10（25.00）

3.2 兩組孤獨癥患兒照顧者照顧負擔水平比較

兩組孤獨癥患兒照顧者照顧負擔水平比較見表4。由表4可見，干預前兩組照顧者照顧負擔水平比較，差異無統計學意義（P＞0.05）；干預后觀察組照顧者照顧負擔水平低于對照組，兩組比較，差異具有統計學意義（P＜0.05）。

表4 兩組孤獨癥患兒照顧者照顧負擔水平比較（分，±S）

表4 兩組孤獨癥患兒照顧者照顧負擔水平比較（分，±S）

組別n干預前干預后對照組4055.44±13.82（41～70）46.39±11.22（34～59）觀察組4056.89±15.71（40～74）40.67±10.75（29～52）t-0.4382.328 P 0.6620.023

3.3 兩組孤獨癥患兒照顧者健康教育知識掌握程度比較

兩組孤獨癥患兒照顧者健康教育知識掌握程度比較見表5。由表5可見，干預前兩組患兒健康教育知識掌握程度比較，差異無統計學意義（P＞0.05）。干預后觀察組健康教育知識掌握程度高于對照組，兩組比較，差異具有統計學意義（P＜0.05）。

表5 兩組孤獨癥患兒照顧者健康教育知識掌握程度比較 （分，±S）

表5 兩組孤獨癥患兒照顧者健康教育知識掌握程度比較 （分，±S）

組別n干預前干預后對照組4015.32±4.47（10～21）36.56±10.77（25～48）觀察組4016.86±4.11（10～22）42.57±11.69（30～55）t-1.604-2.391 P 0.113 0.019

3.4 兩組孤獨癥患兒自閉癥行為比較

兩組孤獨癥患兒自閉癥行為比較見表6。由表6可見，干預前兩組患兒自閉癥行為評估比較，差異無統計學意義（P＞0.05）；干預后觀察組患兒自閉癥行為評分低于對照組，兩組比較，差異具有統計學意義（P＜0.01）。

表6 兩組孤獨癥患兒自閉癥行為得分比較（分，±S）

表6 兩組孤獨癥患兒自閉癥行為得分比較（分，±S）

組別n干預前干預后對照組4034.41±1.07（32～37）33.56±0.77（32～35）觀察組4034.14±0.80（33～36）32.97±0.69（31～34）t 1.2783.609 P 0.2050.001

4 討論

4.1 以家庭為中心的孤獨癥家庭照顧者健康教育方案具有科學性

本研究基于臨床文獻回顧和德爾菲法函詢方法開展兩輪專家函詢，確認最終以家庭為中心的孤獨癥家庭照顧者健康教育方案的實用性和科學性。本研究中納入的專家均是從事臨床工作或從事護理管理工作5年以上的全國各地專家，具有豐富的臨床、家庭和社區護理和兒童保健經驗，保證方案從臨床實踐至家庭和社區實施的可操作性。經兩輪專家函詢問卷回收率分別為100.00%，各條目重要性為4.00～5.00分，變異系數0.04～0.20，表明參加本研究的專家積極性、意見一致性和協調性較高，進一步證實該方案的科學性。

4.2 以家庭為中心的孤獨癥照顧者健康教育方案的臨床應用

本研究構建的以家庭為中心的孤獨癥家庭照顧者健康教育方案試驗組應用后，與對照組接受常規的傳統的健康宣教比較，結果顯示，該方案可一定程度提高健康教育知識掌握程度，促進患兒行為癥狀改善，減輕孤獨癥照顧者照顧負擔。孤獨癥患兒如注意力缺陷、睡眠障礙、破壞行為控制障礙、強迫癥等癥狀導致孤獨癥照顧者無法與患兒有效溝通，同時照顧者缺乏孤獨癥相關疾病信息及應對照護孤獨癥引起的各種困難的方法及能力，導致照顧者出現不良情緒，進而增加孤獨癥照顧者照護負擔，影響患兒家庭干預效果，導致患兒行為癥狀改善不明顯［13-14］。

①鑒于以家庭為中心的干預對孤獨癥患兒行為改善的重要性以及照顧者在家庭干預中的中心地位，本研究健康教育方案首先對孤獨癥照護者進行相關知識、技能培訓，掌握當前孤獨癥相關疾病知識，包括孤獨癥的核心問題，智力或發育特征及社會適應特征，并了解相關知識獲取途徑和當前先進評估工具和干預手段，提高照護者健康教育知識應用程度［15］。②在方案實施過程中，協助照顧者制定干預計劃，干預措施制定時以社會交往作為訓練的核心內容，以行為療法為基本手段，并通過安排生活常規，寓教于樂［16-17］。在家庭為中心的社會交往訓練干預過程中，強調社交動機，并根據疾病階段，予以不同社交和社交游戲，在行為療法中珍視患兒偶爾出現的恰當交流行為，并做出積極回應和強化［18］。促進良好行為、適應性行為，減少不良行為和非適應行為，改善患兒行為癥狀，也利于照顧者在家庭生活中見證患兒細微的行為癥狀改善，提高照顧者干預信心，緩解照護負擔［19］；③通過認知重評、情境轉移法等轉移不良情緒，利用同伴支持網絡、觀看勵志視頻等調動孤獨癥照顧者積極情緒，增強其照顧患兒的動力，并指導照顧者充分利用家庭資源，發揮最大家庭力量；介紹當前有循證醫學證據的干預及治療方法，了解無科學依據并且不安全的干預、治療措施，避免照顧者錯誤使用非科學性訓練方法；教授照護者通過語言或良好行為來替代問題行為等［20-22］。此外，還全面講解了孤獨癥癥狀群特征、情緒行為等問題，及其正常生長發育患者與孤獨癥患者生長發育、行為功能等的主要差異，協助照顧者辨別孤獨癥異常生長發育情況及情緒行為問題，進而提高照顧者照護能力。

5 結論

構建的以家庭為中心的孤獨癥患兒照顧者健康教育方案具有較高的科學性、適用性，有利于為孤獨癥家庭照顧者提供健康教育指導，提高孤獨癥家庭照顧者健康教育知識掌握程度并進而降低孤獨癥家庭照顧者照護負擔。