先天性肛門閉鎖患兒父母連帶病恥感的質性研究

黃鳳枚,朱麗輝,侯彰華,譚若錕,羅聽薇,黃 芳

肛門閉鎖(imperforate anus,IA)是肛門直腸畸形的常見類型,全球發病率為1/2 000～1/5 000,根據發病位置不同可分為低位和中高位IA,發病位置越高,手術難度越大,后期并發癥越復雜[1-3]。為糾正畸形,IA患兒需至少接受1次肛門成形術,多數患兒后期伴有肛門狹窄、腹瀉、大便失禁等并發癥,需要終身治療[4]。鑒于畸形的特殊和位置敏感,IA患兒容易受到公眾的誤解及歧視[5]。連帶病恥感是照護者與有污名化特征的病人之間有聯系而產生的病恥感和心理應激反應[6-7]。相關研究表明,父母連帶病恥感嚴重影響患兒的持續治療及健康成長[2-8]。我國目前針對IA的治療研究較多,而針對IA患兒父母連帶病恥感的研究較少。因此,本研究對郴州市第一人民醫院外科門診復診的先天性IA患兒的父母進行半結構式訪談,以深入了解患兒父母的連帶病恥感,為臨床醫護人員制訂針對性的干預方案提供依據。

1 對象與方法

1.1 研究對象

采用目的抽樣法選取2022年5月—7月在湖南省郴州市第一人民醫院兒童醫院外科門診復診的15名先天性肛門閉鎖患兒父母為研究對象。納入標準:1)患兒確診為IA,即出生后肛門區域完全被皮膚覆蓋,無正常開口或僅有瘺口;2)患兒年齡≤5歲[9];父母年齡≥18歲,是患兒的主要照顧者;3)患兒父母無精神疾病史、無心理及認知功能異常;4)患兒父母具備正常的溝通能力;5)近半年家庭未發生重大應激事件;6)患兒父母自愿參與本研究。排除合并先天性心臟病等其他嚴重疾病的患兒。樣本量的確定:以信息飽和、無新的主題出現后再訪談2名IA患兒父母為原則。最終訪談了15名IA患兒父母,其中母親9人,父親6人。15名父母及患兒一般資料見表1。

表1 研究對象一般資料(n=15)

1.2 研究方法

本研究采用面對面、一對一半結構式訪談。通過文獻回顧、研究小組討論、專家咨詢,并選取2名患兒家屬預訪談,最終編制訪談提綱。確定的訪談提綱:1)寶寶得了這個病,您有什么反應?2)目前您對疾病的了解有多少?3)您是通過哪些方式去了解疾病相關知識(包括怎么護理、并發癥)的?4)身邊的人(家人、同事、朋友)對您的態度有什么變化嗎?您是如何面對他們對你的態度的?5)這個疾病會給您的家庭帶來什么影響嗎?6)您最想得到醫護人員哪些方面的支持或幫助?7)您還有什么要說明或補充的嗎?訪談地點選擇在安靜的科室會議室,每次訪談時間為30～45 min。訪談前與訪談對象建立良好的信任關系,提前約定時間,訪談前告知訪談對象訪談目的,征得其同意。本研究采取匿名形式,遵循保密原則下進行錄音,訪談對象簽署知情同意書。采用錄音和筆記相結合的方式觀察記錄訪談對象的表情、語調、神態、動作等非語言行為并及時記錄。訪談中保持中立態度,給予適當的追問、復述和澄清,鼓勵病人充分表達感受,但避免任何形式的提示或誘導。

1.3 資料整理與分析

采用Colaizzi 7步分析法分析資料:1)訪談結束后,24 h內將音頻轉錄;2)提取重要陳述內容;3)編碼反復出現的觀點;4)匯總編碼后的觀點;5)寫出詳盡描述;6)甄別共性觀點,提煉主題;7)返回受訪者處核實結果。

1.4 質量控制

本研究中研究人員經過系統培訓,掌握質性研究的方法和訪談技巧。訪談由日常話題開始,逐漸過渡至本主題。為確保訪談資料分析的準確性,同一份資料由至少2名研究者分別分析,對轉錄內容有爭議的部分,研究小組進行1次回聽,必要時向同行專家咨詢,將結果與原始資料不斷比對,由研究小組內4名成員共同商討歸納、提煉、形成主題。

2 結果

2.1 病恥感現狀

2.1.1 否定、自責與悲傷

部分家長對孩子的缺陷無法接受,且變得自責和悲傷。P1:“明明產檢是沒問題的,我都懷疑過是不是我的孩子。”P2:“我孕期不注意,老是玩手機,可能會對這個有影響吧,我非常后悔?！盤5:“醫生告訴我們孩子沒肛門的那一刻,我跟我老婆都蒙了,怎么會發生在我們身上?！盤6:“每次塞擴肛器的時候,孩子哭得那個厲害,我就覺得是我傷害了他(哽咽著)?！盤4:“我跟我老公好不容易才有了孩子,感覺我們很不順,聽說這個病需要終身治療。”P10:“我時常會想到孩子的以后,出去玩的時候會情不自禁跟別的孩子比較,我孩子沒有這個缺陷多好。”

2.1.2 缺乏疾病相關知識引發的焦慮

IA是先天性疾病,目前病因尚不明確,可能與妊娠期病毒感染、接觸化學物質等有關,手術治療是最佳選擇,卻不是治療的終點[10-11]。父母作為術后的主要照顧者,承擔著沉重的照護壓力。P3:“以前只聽說過農村里的土話罵人,沒想到發生在自己身上,不敢跟別人講,我和我老公就是百度搜索過這方面的知識,網上一遍一遍問專家,比如孩子多大就不會有糞污表現(表情帶些無奈)。”P5:“醫生說要擴肛半年左右再看情況,現在孩子也還小,我們看不出現在的那個括約肌功能怎么樣,我時常焦慮?！盤6:“有一次在家里擴肛,都出血了,好嚇人的?！盤8:“出院回家之后要給孩子洗屁股,孩子大便次數很多,屁股都爛了,看著心疼?！盤12:“上次那個醫生說食物要精細一點,水果要削皮,這次復診換了一位醫生,說不要太精細了,不知道聽誰的?！盤14:“如果有這樣一個平臺,專門為肛門疾病的家庭提供一些知識和教育,我們會更方便。”P11:“家里人總是悶悶不樂,不敢懷二胎,這個會有遺傳嗎?”

2.1.3 經濟毒性

因長期康復治療需要大量的醫療費用支出,導致家庭經濟不力。P8:“我孩子要做3次手術,現在等著做第2次,前期我們往返醫院及買造瘺袋花了很多錢,醫生說后期還要繼續生物反饋治療,經濟壓力大?！盤6:“家里是農村的,老年人年紀大,本來說去打工掙錢,可是孩子難護理,老婆一個人照顧不來,都不知道去哪兒籌錢了?！盤9:“每次來回往返醫院,都是一筆不小的開支?！盤10:“手術費用倒還好,就是每次復查,不隔多久就要換那個擴肛器,一次好幾百呢,還要開些藥,加上喝奶粉,家里不止一個崽,都是借錢,沒辦法啊!”

2.1.4 擔憂孩子今后的學業、就業與婚姻

多數父母擔憂并發癥和美觀問題會影響孩子的工作及生活。P9:“我擔心他會自卑,會被同學孤立,每想到這些,我會偷偷落淚(說著捂住口鼻要哭了)?！盤11:“我怕影響她正常工作和生活,怕被歧視。”P5:“我孩子肚子上造過瘺,不知道這個瘢痕會不會消除?！盤14:“我怕他因為這個病而工作不順,給他帶來很多困擾,就比如以后工作中的重要時刻控制不住自己排便,他會很沒面子的。”

2.2 病恥感的來源

2.2.1 親人

IA患兒父母對周圍人的言語和行為特別敏感,總覺得相關言語是侵入性詢問。P5:“常有親戚會打電話過來問,他們只是好奇,說‘怎么會得這個病呢’,并沒有真正的關心?！毙律慕蹬R對家庭來說本是喜事,而IA患兒的誕生對家庭來說卻是很大沖擊。P4:“我婆婆背地里去調查我們家,感覺我娘家有遺傳一樣(邊說著邊擦眼淚)。”P8:“孩子剛生下來的時候,跟我老公總是有點矛盾,兩個人都不怎么說話,就是那種說不出的感覺?！?/p>

2.2.2 朋友

相關研究結果顯示,病恥感水平高的病人或照護者因害怕透露疾病以及擔心受歧視而自我隔離、遠離朋友圈,甚至脫離社會[6,12]。P8:“以前幾個朋友會經常聚會,自從生了這個孩子,我不敢主動去聯系朋友出去玩了,生怕她們問孩子的情況,她們都覺得我變了?！盤11:“以前農村有句話說這是祖宗上輩子造了什么孽,我不想周邊的人知道我家孩子是這樣的,不想被他們嘲笑?！?/p>

2.2.3 病友及醫護人員

IA患兒父母對在就醫過程中孩子疾病信息的公開表示尷尬和不自在。P13:“當時醫生跟我談話的時候,有另外的家長也在,還有一個進修、實習醫生吧,我覺得好不自在,總感覺他們以一種異樣的眼神看著我。”P7:“其實我很想讓醫生在診斷書上不要寫這個診斷,不想讓任何人知道孩子得過這個病,現在信息化時代,你們醫院、醫療保險中心等多處地方都留有信息,怕孩子以后知道他有畸形?！盤9:“在9樓(病房)做康復時,病房一個婆婆問我‘孩子是什么病’,我當時情緒難以控制,直接沒回答她?！?/p>

2.3 病恥感的應對方式

2.3.1 回避

IA患兒父母在社交方面常采取回避方式應對,隱瞞孩子的診斷或不向他人透露孩子的任何疾病信息,擔心對孩子日后成長不利;也不愿向周圍人尋求幫助,寧愿到處借錢看病也不愿意去接受社會的救助。P4:“孩子要定期去醫院復查,親戚打電話問孩子怎么老上醫院,我會說孩子是感冒,在醫院打針呢。”P2:“自從有了這個孩子,很少出去玩了,孩子一放屁就會有粑粑,挺麻煩的。”P7:“不想讓別人知道,他們不知道挺好的,就跟沒發生一樣?！盤8:“拿不出錢的時候,想過水滴籌,但是想想這樣要給孩子拍照,上傳診斷信息,我們就放棄了。”

2.3.2 積極應對

部分患兒父母在經歷打擊后變得樂觀,積極尋求醫護人員的幫助。P3:“我很感恩我的孩子還活著,當時積極抱到醫院做了手術,我覺得最重要的是生命,現在我堅持按醫生護士的指導做擴肛治療?！盤7:“也許是上天嫉妒人,讓孩子一出生就要挨一刀,沒事,動刀子的坎他都堅強挺過來了,我們跟孩子一起面對未來?！盤15:“我跟我身邊的親戚說我的孩子得了這個病,特別是還未結婚生孩子的親戚,想告訴他們懷孕期間一定要注意規律生活等。他們都很有同理心,也跟我一起設想、一起想辦法去應對孩子未來的不確定性?！?/p>

3 討論與建議

3.1 關注IA患兒父母病恥感體驗

社會公眾對IA患兒的固有態度和刻板印象會使其父母產生被歧視的感覺,被貼上有缺陷的標簽。IA俗稱“無肛門”,民間常認為與大人做了缺德事有關,從而導致IA患兒父母病恥感水平較高。隨著IA患兒的長大,情感認知不斷增長,但長期的擴充肛門等腸道管理治療,使IA患兒的生活質量并未提高[13]。IA患兒后期的跟蹤治療主要在家中進行,家庭造瘺護理不當易使患兒發生感染,便秘、腹瀉等反復出現的癥狀[14]以及擔心影響患兒學業、就業等增加了IA患兒父母的情緒負擔,使患兒父母出現較重的病恥感,臨床中容易被醫務人員忽略。因此,醫護人員應多傾聽IA患兒父母的聲音,關注其感受,體會其病恥感程度,鼓勵其表達情緒,以便提供專業化指導。

3.2 指導IA患兒父母正確應對病恥感

病恥感屬于一種負性情緒,會使IA患兒父母做出消極的行為反應,如隱瞞、回避等,與蔡衛紅等[15]的研究結果一致。受我國傳統文化影響,國人傾向于隱瞞孩子患病情況,而隱瞞疾病可能會減少其尋求社會幫助的行為。Wang等[2]在對我國華東地區3所兒童醫院IA患兒看護者恥辱感與社會支持的相關性研究中發現,有隱藏行為的看護者病恥感水平比沒有隱藏行為的看護者更高。因此,幫助IA患兒父母及家庭認識疾病、接納不完美、積極表達內化的病恥感至關重要。但是疾病信息公開在社會認知不均衡的環境下,可能會不經意間變成標簽化的污名。尤其農村地區受封建思想影響,這種先天畸形往往被認為是落在做壞事人身上的詛咒。本研究中大部分父母寧愿隱藏疾病,也不愿接受外界同情與經濟資助。因此,醫護人員應充分理解和尊重IA患兒父母的病恥感心理,并向其詳細介紹疾病的相關知識,加強護、患、社會三元關系,從IA患兒父母內心深處出發,提供精確且適度的心理指導以促進IA患兒父母的積極適應。此外,未來應進一步探究對IA患兒父母病恥感程度的評估及構建與之相對應的應對策略模型。

3.3 呼吁社會為IA患兒家庭提供支持

對IA的診治理念已由原來單純的疾病救治轉變為成功救治后病人遠期良好生活質量的持續改進[16]。先天畸形患兒家庭是社會弱勢群體[17-18],IA患兒父母常因疾病對公眾難以啟齒而隱藏內心,加上患兒長期存在并發癥,導致其照護壓力水平高、生活質量低,且形成惡性循環。因此,與其他常見的先天性畸形相比,IA患兒家庭更需要適宜的社會支持。一項多中心研究發現,IA患兒照護者存在高負擔低獲益反應,表現尤其明顯的是被確診為中度或高度IA的大于2歲患兒的照護者[19]。也有研究結果顯示,先天缺陷患兒主要照顧者連帶病恥感與社會支持呈負相關[20],社會支持可降低病恥感,緩解照顧者的痛苦體驗。因疾病的特殊性,IA患兒家庭在尋求幫助方面會更傾向于醫務人員及網絡虛擬平臺。因此,醫療機構應提供專屬IA平臺服務,同時加強保密原則,尊重IA患兒家庭隱私。如建立IA 24 h在線服務、虛擬護理技術平臺,以提高IA患兒家庭治療依從性,提高生活質量。此外,目前國內用于救助先天性肛門直腸畸形患兒的資助項目還比較少,故呼吁國家相關部門和社會各界給予IA患兒家庭一定的經濟支持。

4 小結

本研究發現,外在的公眾偏見和內化的自我恥辱使IA患兒父母體驗到較高水平的連帶病恥感,給家庭及患兒康復帶來負面影響。本研究還發現,IA患兒父母在與病恥感抗爭過程中,除體驗到負性情緒外,也收獲到創傷后成長的正向變化。提示醫務人員應采取積極干預方案提升IA患兒父母應對連帶病恥感的能力,同時引導其在消極面對病恥感時學會正向轉換。本研究僅進行了單中心調查,未來可擴大調查范圍,深入了解先天性IA患兒父母的連帶病恥感。