腦癱患兒照顧者負擔量表的漢化及信效度檢驗

Translation， reliability， and validity of the Caregiver Difficulties Scale for children with cerebral" palsy

Abstract" Objectives：To translate the Caregiver Difficulties Scale（CDS） for children with cerebral palsy into Chinese and assesses its psychometric properties.Methods：The Chinese version of CDS followed Beaton intercultural debugging guideline.A total of 194 caregivers of children with cerebral palsy who were treated in the department of child rehabilitation in 3 tertiary Grade A hospitals in Chengdu were selected as the research objects to test the reliability and validity of the Chinese version of CDS.Results：The Chinese version of CDS comprises 25 items， which were classified into four domains as concerns for children， impact on self， caregiving support and social economic strain.The Cronbach's α coefficient of scale was 0.840，the split?half reliability was 0.733，the test?retest reliability was 0.843.The correlation among the total score of CDS and the CBI was strong （r=0.764，Plt;0.001）.Confirmatory factor analysis suggested that the four?factor model of CDS had a good fit to data.Conclusion：The Chinese version of CDS has good reliability and validity， which can be used as an assessment tool to measure the burden of caregivers of children with cerebral palsy in China.

Keywords""" cerebral palsy； children； caregiver burden； assessment tools； reliability； validity； Delphi method； scale

摘要" 目的：漢化腦癱患兒照顧者負擔量表（Caregiver Difficulties Scale，CDS），并檢驗中文版CDS的心理測量學屬性。方法：遵循Beaton跨文化調試指南進行漢化形成中文版CDS。選取成都市3所三級甲等醫院兒童康復科就診的194名腦癱患兒照顧者為研究對象，檢驗中文版CDS的信效度。結果：中文版CDS包括對兒童的擔憂、對自我的影響、照顧支持、社會經濟壓力4個維度、25個條目。總量表Cronbach's α系數為0.840，折半信度為0.733，重測信度為0.843。中文版CDS總分與照顧者負擔問卷（CBI）總分呈正相關（r=0.764，Plt;0.001）。驗證性因子分析結果顯示，中文版CDS擬合較好。結論：中文版CDS具有良好的信效度，可作為我國測量腦癱患兒照顧者負擔的評估工具。

關鍵詞" 腦癱；兒童；照顧者負擔；評估工具；信度；效度；德爾菲法；量表

doi：10.12102/j.issn.1009-6493.2024.17.008

腦癱（cerebral palsy，CP）是由發育不成熟的大腦、先天性發育缺陷或獲得性（早產、窒息、核黃疸、外傷、感染）等非進行性腦損傷所致，主要表現為運動障礙，伴或不伴有感知覺障礙和智力缺陷[1]。我國各省（市）腦癱發病率及患病率存在差異。有研究顯示，河南省腦癱發病率最高（0.386%），而北京腦癱發病率最低（0.092%）；青海省腦癱患病率最高（0.540%），而山東省腦癱患病率最低（0.104%）[2]。作為兒童最常見的慢性致殘疾病之一，腦癱患兒家庭疾病負擔沉重[3]。腦癱是一種以高度依賴性為特征的疾病，其患兒需要長期照護和終身支持。因此，照顧者經歷高水平的照護負擔和教養壓力，沉重的照護負擔影響照護者的身心健康、家庭功能、親子關系和社會互動，降低照護質量[4]。家庭是殘疾兒童最重要和最穩定的社會支持體系之一，照顧者作為兒童的提供者、決策者、陪伴者和倡導者，在兒童康復及成長中發揮著重要作用[5]。因此，評估照顧者負擔及其對健康的影響是腦癱患兒長期照護計劃的重要組成部分[6?7]。文獻回顧發現，普適性照護者負擔評估工具中的一些項目被發現不適用評估兒童的照顧者，未涵蓋與腦癱患兒身體功能相關的護理方面[8]。照顧者負擔量表（Caregiver Difficulties Scale，CDS）是一種為患有腦癱兒童設計的工具，被用于評估與照顧者負擔相關的影響因素，如健康、財務、社會關系和家庭功能，擁有較高的概念敏感性，更能反映照顧者面臨的成長擔憂和發展難題[6?7， 9?11]。同時，該量表條目適宜，具有良好信效度，但國內尚未檢索到其中文版。因此，本研究擬引進CDS并漢化形成中文版CDS。

1" 資料與方法

1.1 量表介紹

CDS為自評量表，2013年由Wijesinghe等[7]基于壓力過程模型以及深度訪談腦癱患兒照顧者的基礎上編制而成，用于評估照顧者在照顧腦癱患兒時所經歷的負擔水平。該量表包括對兒童的擔憂（8個條目）、對自我的影響（7個條目）、照顧支持（5個條目）、社會經濟壓力（5個條目）4個維度，共25個條目。均采用0～4分Likert 5級評分法計分，條目1～10、條目13～15、條目19及條目21～25采用正向計分，條目11～12、條目16～18及條目20采用反向計分，總分0～100分，得分越高表明照護者經歷負擔水平更高。原量表Cronbach's α系數為0.911，各維度Cronbach's α 系數為0.68～0.84[7]。波斯語版CDS和韓語版CDS均被驗證信效度良好[9， 11]。

1.2 量表的文化調試

本研究通過電子郵件與原量表作者Wijesinghe取得聯系，獲得作者授權，嚴格遵循Beaton跨文化調試指南進行漢化[12]，包括正譯、回譯、專家咨詢、預試驗，以形成中文版CDS。CDS的正譯由2名具有雙語經歷的博士完成，綜合由2名在讀研究生和1名護理學碩士完成；回譯由1名護理學博士及1名英語碩士完成。共邀請與本研究領域相關的20名專家組成專家委員會，對初稿的文化適應性及內容效度進行評估。專家納入標準：副高級職稱及以上；本科學歷及以上；工作時間5年以上。量表修改具體如下：原條目11和條目14進行合并，條目11修改為“孩子的病情影響您的身體健康了嗎？”，條目14修改為“孩子的狀況使您的家庭狀況和夫妻關系，變得更糟糕了嗎？”；原條目19～20不符合我國國情，條目19修改為“其他家庭成員對于關愛孩子表現出冷漠或不耐煩嗎？”條目20修改為“政府、社區及公益組織等為您的家庭及孩子，提供精神關愛和物質支持過嗎？”。預試驗：便利抽選取30名腦癱患兒主要照顧者進行調查，照顧者表示沒有理解不清或填寫困難的條目，形成初始中文版CDS。

1.3 初始中文版CDS信效度檢驗

1.3.1 調查對象

采取便利抽樣方法，選取2021年12月—2022年12月在四川省成都市3所三級甲等醫院兒童康復科就診腦癱患兒的照顧者為研究對象。納入標準：所照顧的患兒符合《中國腦性癱瘓康復指南（2015）》[1]的診斷標準，年齡0～14歲；承擔患兒主要照顧任務的非正式照顧者，年齡≥18歲；與患兒同住；對漢語有基本的理解能力且能夠讀、寫；知情同意、自愿參與。排除標準：患有精神障礙性疾病；獲得經濟報酬的照顧者。本研究已獲得醫院倫理委員會批準[審批號：2021倫理審批第（218）號]。參考量表漢化相關研究，因子分析樣本量需為樣本條目數的5～10倍[13]，中文版CDS包含5個維度、25個條目，考慮20%的無效問卷，樣本量為156～312例。

1.3.2 調查工具及方法

研究工具包括一般資料調查表、中文版CDS、照顧者負擔問卷[Caregiver Burden Inventory（CBI），用于測量校標關聯效度]、世界衛生組織生活質量簡表[World Health Organization Quality of Life?BREF（WHO QOL?BREF），用于測量區分效度]、病人健康問卷[Patient Health Questionaire?9（PHQ?9），用于測量聚合效度]和疲勞嚴重程度評估量表[Fatigue Severity Scale（FSS），用于測量聚合效度]。采取面對面形式調查，在調查前向照顧者說明研究目的、意義、注意事項及填寫方法，現場回收問卷，并檢查有無漏填選項。本研究共發放問卷198份，回收有效問卷194份，有效回收率為97.98%。

1.3.3 統計學處理

采用Microsoft Excel 2013進行數據雙人錄入及核對，采用SPSS 21.0和AMOS 24.0進行數據分析，所有統計檢驗均為雙尾檢驗，以Plt;0.05為差異有統計學意義。符合正態分布的定量資料采用均數±標準差（x±s）描述，非正態分布的定量資料采用中位數（四分位數）[M（P25，P75）]描述；定性資料采用頻數、百分比（%）描述。采用臨界比值法和相關系數法進行項目分析。信度檢驗包括內部一致性信度、折半信度和重測信度。效度檢驗包括內容效度、校標關聯效度、聚合效度、區分效度、已知組間鑒別效度和驗證性因子分析[9，11]。

2" 結果

2.1 患兒和照顧者一般資料（見表1、表2）

2.2 項目分析

依據項目分析理論，將CDS總得分降序排序，前

27%分為低分組（n=55），后27%分為高分組（n=57），采用獨立樣本t檢驗比較低分組與高分組的差異。決斷值結果顯示，除條目1（t=-1.186，P=0.238）、條目18（t=-2.642，P=0.009）和條目19（t=-1.886，P=0.062）外，其余所有條目決斷值的絕對值均gt;3，差異均有統計學意義（Plt;0.05）。相關系數分析結果顯示，除條目1（r=0.048，P=0.503）和條目19（r=0.174，P=0.015）外，其余所有條目得分與總分相關系數大于0.2，均有統計學意義（Plt;0.05）。

2.3 信度檢驗

中文版CDS總量表Cronbach's α系數為0.840，折半信度為0.733，重測信度為0.843，其余見表3。

2.4 效度檢驗

2.4.1 內容效度

中文版CDS總量表內容效度指數（S?CVI）為0.894，各條目內容效度指數I?CVI為0.7～1.0，均在可接受范圍內。

2.4.2 校標關聯效度、區分效度及聚合效度

采用CBI測量校標關聯效度，中文版CDS總分與CBI總分呈正相關（r=0.764，Plt;0.001）。采用WHO QOL?BREF測量區分效度，中文版CDS總分與WHO QOL?BREF總分呈負相關（r=-0.680，Plt;0.001）。采用PHQ?9和FSS測量聚合效度，中文版CDS總分與PHQ?9和FSS總分呈正相關（r值為0.595，0.425，Plt;0.001）。

2.4.3 已知組間鑒別效度

不同人群的中文版CDS得分經正態檢驗，結果顯示，不同人群的中文版CDS得分基本符合正態分布。單因素分析結果顯示，不同患兒父母就業狀況、家庭人均月收入、每天照顧時長、腦癱分型及粗大運動功能分級的照顧者負擔得分比較差異均有統計學意義（Plt;0.05）。見表4。

2.4.4 驗證性因子分析

中文版CDS的KMO值為0.843，Plt;0.001，表示適合做因子分析。使用驗證性因子分析檢驗中文版CDS量表四因子模型，詳見圖1。中文版CDS量表模型未修正，擬合指數較好：卡方自由度比（χ2/ν）=1.105，近似均方根誤差（RMSEA）=0.023，比較適配度指數（CFI）=0.985，非歸準適配指數（TLI）=0.982，增量擬合指數（IFI）=0.986，擬合優度指數（GFI）=0.908。

3" 討論

3.1 中文版CDS項目分析

項目分析通過檢驗高分組和低分組受試者在每個條目的差異和條目得分與總分間同質性，以確定量表條目的可靠程度[14?15]。項目分析結果顯示，中文版CDS除條目1“最近1年，孩子生病嗎？”條目18“其他家庭成員與您商量過孩子的問題嗎？”和條目19“其他家庭成員對于關愛孩子表現出冷漠或不耐煩嗎？”外，其余所有條目決斷值的絕對值均gt;3，且條目總分相關系數gt;0.2。這可能是由于照顧者社會人口學特征導致的差異，本研究大多數患兒為痙攣性偏癱，粗大運動功能為Ⅰ級或Ⅱ級，身體狀況較好，因此高分組與低分組在條目1、條目18、條目19差異無統計學意義。結合文獻回顧結果及專家建議，鑒于條目1、條目18、條目19的重要性，本研究決定保留量表的原始結構。總體而言，中文版CDS具有較好的鑒別度，可以有效區別我國腦癱患兒照顧者高負擔人群和低負擔人群。

3.2 中文版CDS信度檢驗

通常認為，Cronbach's α 系數高于0.7，表明內部一致性信度較好[14， 16]。中文版CDS總體的Cronbach's α系數超過推薦的臨界值，這表明中文版CDS具有可接受的內部一致性，與其他國家學者的研究結果[7， 9， 11]一致。4個維度中，除照顧支持和社會經濟壓力2個維度的內部一致性可容忍但是較低外，其余維度均較高，這與原始版量表和中文版CDS量表驗證中的結果一致，可能是由于照顧支持和社會經濟壓力2個維度條目數較少導致。研究顯示，折半信度lt;0.50表示可靠性較差，0.50～0.75表示可靠性中等，gt;0.75～0.90表示可靠性較好，gt;0.90表示可靠性極好[17?18]。中文版CDS總量表折半信度為0.733，表明折半信度的可靠性中等。

重測信度≥0.8表示具有良好的內部一致性和穩定性[19]。中文版CDS總量表重測信度高于推薦值，各條目為0.459～0.830。土耳其語版CDS總量表重測信度為0.895，亞量表的重測信度為0.743～0.848[9]。重測信度方面，除照顧支持的可靠性稍低外，其余維度可靠性在中等到較好范圍內，但與土耳其語CDS驗證結果相比稍低，這可能是疲勞效應導致。本研究資料收集階段處于新型冠狀病毒感染疫情防控期，已有研究證明，疫情防控期間部分公立醫院的門診暫時關閉，使腦癱患兒肉毒桿菌注射和康復治療不得不暫停，加重了兒童痙攣和疼痛，使照顧者面臨更大的管理難度和情緒壓力，因此負擔感知水平和疲勞程度更高[20]。總體而言，中文版CDS可靠性較高。

3.3 中文版CDS效度檢驗

內容效度旨在衡量測評工具相關變量與潛變量的關聯程度，特別是無法直接測量的概念、主題或想法[21]，I?CVI≥0.78，S?CVI≥0.9表明內容效度較好[22]。波斯語版CDS的S?CVI為0.84，本研究結果顯示，中文版CDS的S?CVI為0.894，I?CVI為0.7～1.0，稍低于推薦值，總體而言，中文版CDS內容效度較可靠，可以用于腦癱患兒照顧者負擔的測定，且能較為準確地反映其負擔現狀。

校標關聯效度、區分效度和聚合效度與預期假設結果一致，中文版CDS總分與CBI總分成正相關，與WHO QOL?BREF得分成負相關，與PHQ?9和FSS總分成正相關。這表明照顧者負擔與照顧者生活質量、抑郁及疲勞等心理學變量相互影響[23?24]，中文版CDS符合照顧者負擔理論框架，與CDS韓國、伊朗和土耳其版的信效度驗證結果[9， 11]一致。

已知組間鑒別效度作為量表或問卷結構有效性的典型方法之一，當被測評可以區分已知具有特定特征的一組個體和不具有該特征的一組個體時，表明該工具有良好的鑒別度和結構穩定性[25]。本研究結果顯示，照顧者負擔得分在兒童父母就業狀況、家庭人均月收入、每天照顧時長、腦癱分型及粗大運動功能分級上，差異有統計學意義（Plt;0.05），證明中文版CDS的區分性和鑒別度較優異。由于照護和就業的時間沖突，慢性病照顧者通常處于失業或兼職狀態，同時，腦癱患兒康復訓練歷程漫長，醫療費用支出多而家庭收入少是腦癱家庭的顯著特征[3]。建議相關部門適當提高康復補貼額度，同時建立農村殘疾兒童康復救助制度，做到“早篩查、早治療、早康復”[26]。驗證性因子分析結果顯示，擬合指數CFI、TLI、IFI和GFI均gt;0.9，中文版CDS模型擬合較好[13， 27]，與其他國家驗證研究結果[9]一致。

3.4 中文版CDS的應用價值

照顧者負擔是一個復雜多維度概念，受多種因素的相互影響[28]，CDS以腦癱患兒照顧者為原型研發，旨在測量發育障礙兒童照顧者負擔水平[6]，鑒于目前國內缺乏針對發育障礙兒童照顧者負擔特異性測評工具，本研究嚴格遵循Beaton跨文化調試指南，漢化CDS，確保原量表與中文版量表的跨文化調試過程中語言的等價性。中文版CDS作為評估腦癱患兒照顧者負擔的客觀工具，一方面有利于幫助醫護人員識別具有高風險的照顧者，并為個性化、以家庭為中心、全面和以提高兒童能力為重點的早期干預服務的制定、實施及有效性評估提供參考；另一方面，中文版CDS作為測評腦癱患兒照顧者負擔水平的有效工具，多維度、由點到面、由面到體呈現照顧者具體負擔，開展腦癱患兒及其照顧者全生命周期關懷幫助，建立健康教育、功能訓練、社會支持等康復服務模式，提供客觀依據。

3.5 不足與展望

本研究具有以下不足：第一，本研究地點在成都市3所三級甲等醫院的兒童康復科，調查對象主要來自四川省及周邊地區的腦癱患兒照顧者，因此僅能代表我國西南地區狀況，未來研究建議在我國其他地區運用CDS；第二，由于時間有限，尚未采用中文版CDS開展更深入的臨床調查。未來研究建議在兒童慢性病管理和家庭照護研究中，探索兒童發育障礙照顧者負擔現狀、潛在機制、影響因素和發展軌跡。開展縱向隨訪研究和混合型研究，探究其他社會心理學變量，例如家庭復原力、家庭適應指數、社會支持、養育效能、預感性悲傷等與照顧者負擔的相關性，使用結構方程模型明確中介變量和具體影響路徑。

4" 小結

照護貫穿于人類生命全周期健康全過程，兒童時期是成長發展的關鍵時期。照顧者參與兒童成長全過程，是兒童健康成長的護航人，也是疾病康復或病情穩定的重要促進者，他們的照護能力、負擔水平及健康素養尤為重要。本研究遵循標準翻譯程序，引進腦癱患兒照顧者負擔測評工具，研究結果表明，中文版CDS簡潔易懂、語義表達清晰，由4個維度、25個條目組成，各項心理學測評指標均在可接受范圍內，可以作為測量我國腦癱患兒照顧者負擔的評估工具。

參考文獻：

[1]" 唐久來，秦炯，鄒麗萍，等.中國腦性癱瘓康復指南（2015）：第一部分[J].中國康復醫學雜志，2015，30（7）：747-754.

TANG J L，QIN J，ZOU L P，et al.Guidelines for rehabilitation of cerebral palsy in China（2015）：part I[J].Chinese Journal of Rehabilitation Medicine，2015，30（7）：747-754.

[2]" 楊丹彤，李曉捷，李慶紅，等.兒童腦性癱瘓的流行病學特征及早期防治進展[J].中國康復醫學雜志，2022，37（10）：1406-1411.

YANG D T，LI X J，LI Q H，et al.Epidemiological characteristics and early prevention and treatment progress of cerebral palsy in children[J].Chinese Journal of Rehabilitation Medicine，2022，37（10）：1406-1411.

[3]" 崔巍.河北省腦癱患兒生存質量狀況調查與經濟負擔評價[D].長春：吉林大學，2014.

CUI W.Evaluation of Hebei province to investigate the quality of life and economic burden in children with cerebral palsy[D].Changchun：Jilin University，2014.

[4]" 張柳，王改靜，梁欣，等.腦癱患兒照顧者照護體驗質性研究的Meta整合[J].解放軍護理雜志，2020，37（4）：15-18.

ZHANG L，WANG G J，LIANG X，et al.Caregiving experiences of caregivers of cerebral palsy children：a meta-synthesis[J].Nursing Journal of Chinese PLA，2020，37（4）：15-18.

[5]" DAMBI J M，JELSMA J，MLAMBO T，et al.An evaluation of psychometric properties of caregiver burden outcome measures used in caregivers of children with cerebral palsy：a systematic review protocol[J].Systematic Reviews，2016，5：42.

[6]" WIJESINGHE C J，CUNNINGHAM N，FONSEKA P，et al.Factors associated with caregiver burden among caregivers of children with cerebral palsy in Sri Lanka[J].Asia-Pacific Journal of Public Health，2015，27（1）：85-95.

[7]" WIJESINGHE C J，FONSEKA P，HEWAGE C G.The development and validation of an instrument to assess caregiver burden in cerebral palsy：Caregiver Difficulties Scale[J].The Ceylon Medical Journal，2013，58（4）：162-167.

[8]" WHALEN K J，BUCHHOLZ S W.The reliability，validity and feasibility of tools used to screen for caregiver burden：a systematic review[J].JBI Library of Systematic Reviews，2009，7（32）：1373-1430.

[9]" FARAJZADEH A，AMINI M，MAROUFIZADEH S，et al.Caregiver Difficulties Scale（CDS）：translation and psychometric evaluation among Iranian mothers of cerebral palsy children[J].Occupational Therapy in Health Care，2018，32（1）：28-43.

[10]" FARAJZADEH A，MAROUFIZADEH S，AMINI M.Factors associated with quality of life among mothers of children with cerebral palsy[J].International Journal of Nursing Practice，2020，26（3）：e12811.

[11]" PARK E Y.Validity and reliability of the Caregiving Difficulty Scale in mothers of children with cerebral palsy[J].International Journal of Environmental Research and Public Health，2021，18（11）：5689.

[12]" BEATON D E，BOMBARDIER C，GUILLEMIN F，et al.Guidelines for the process of cross-cultural adaptation of self-report measures[J].Spine，2000，25（24）：3186-3191.

[13]" YONG A G，PEARCE S.A beginner's guide to factor analysis：focusing on exploratory factor analysis[J].Tutorials in Quantitative Methods for Psychology，2013，9（2）：79-94.

[14]" 吳明隆.問卷統計分析實務：SPSS操作與應用[M].重慶：重慶大學出版社，2010：1.

WU M L.Questionnaire statistical analysis practice：SPSS operation application[M].Chongqing：Chongqing University Press，2010：1.

[15]" LIVINGSTON S A.Item analysis[M].Routledge：Handbook of test development，2011：435-456.

[16]" ADAMSON K，PRION S.Reliability：measuring internal consistency using Cronbach's α[J].Clinical Simulation in Nursing，2013，9（5）：e179-e180.

[17]" SAM P.Split half：robust estimates of split half reliability[J].Journal of Open Source Software，2021，6（60）：3041.

[18]" PRONK T，MOLENAAR D，WIERS R W，et al.Methods to split cognitive task data for estimating split-half reliability：a comprehensive review and systematic assessment[J].Psychonomic Bulletin amp; Review，2022，29（1）：44-54.

[19]" POLIT D F.Getting serious about test?retest reliability：a critique of retest research and some recommendations[J].Quality of Life Research，2014，23（6）：1713-1720.

[20]" TARANTINO D，GNASSO R，MIGLIORE F，et al.The effects of COVID-19 pandemic countermeasures on patients receiving botulinum toxin therapy and on their caregivers：a study from an Italian cohort[J].Neurological Sciences，2021，42（8）：3071-3077.

[21]" ALMANASREH E，MOLES R，CHEN T F.Evaluation of methods used for estimating content validity[J].Research in Social amp; Administrative Pharmacy，2019，15（2）：214-221.

[22]" POLIT D F，BECK C T，OWEN S V.Is the CVI an acceptable indicator of content validity？ Appraisal and recommendations[J].Research in Nursing amp; Health，2007，30（4）：459-467.

[23]" 王國琴，牛霞，張志軍，等.腦癱患兒主要照護者焦慮、抑郁狀況影響因素分析[J].中華現代護理雜志，2014，49（4）：400-403.

WANG G Q，NIU X，ZHANG Z J，et al.Analysis of influence factors and status of anxiety and depression in main caregivers with cerebral palsy children[J].Chinese Journal of Modern Nursing，2014，49（4）：400-403.

[24]" 焦燕琴，萬衛紅，唐浪娟.腦癱患兒家庭主要照顧者負擔及影響因素分析[J].護理管理雜志，2014，14（12）：856-858.

JIAO Y Q，WAN W H，TANG L J.The level and influencing factor of primary caregiver's burden in family with cerebral palsy children[J].Journal of Nursing Administration，2014，14（12）：856-858.

[25]" RODRIGUES I B，ADACHI J D，BEATTIE K A，et al.Determining known-group validity and test-retest reliability in the PEQ （Personalized Exercise Questionnaire）[J].BMC Musculoskeletal Disorders，2019，20（1）：373.

[26]" 趙倩，許佳敏，呂軍，等.中國兒童發展綱要和國民經濟發展五年規劃：兒童健康發展變遷分析[J].中國公共衛生，2022，38（6）：641-646.

ZHAO Q，XU J M，LYU J，et al.Strategy changes in child health development：a content analysis on the national program of action for child health development and the five-year plan for national economic and social development[J].Chinese Journal of Public Health，2022，38（6）：641-646.

[27]" 吳明隆.結構方程模型：AMOS實務進階[M].重慶：重慶大學出版社，2013：1.

WU M L.Structural equation model： an advance in AMOS practice[M].Chongqing：Chongqing University Press，2013：1.

[28]" YANG X Q，YOO H K，AMIN S，et al.Burden among caregivers of pediatric patients with neurofibromatosis type 1（NF1） and plexiform neurofibroma（PN） in the United States：a cross-sectional study[J].Neurology and Therapy，2022，11（3）：1221-1233.