1 例嚴重骨性Ⅱ類伴特發性牙齦纖維瘤病患者的牙周—正畸—正頜聯合治療

[摘要] 特發性牙齦纖維瘤病是一種罕見的、病因不明的良性疾病，表現為牙齦的廣泛增生。本文報道1例嚴重骨性Ⅱ類伴特發性牙齦纖維瘤病的成年女性患者，經牙周—正畸—正頜多學科聯合治療，牙冠高度顯著延長，咬合功能及美觀得到提升，長期隨訪效果穩定。

[關鍵詞] 骨性Ⅱ類； 特發性牙齦纖維瘤病； 多學科治療

[中圖分類號] R78 [文獻標志碼] B [doi] 10.7518/hxkq.2024.2024254

牙齦纖維瘤病（gingival fibromatosis，GF） 是一種罕見的良性、特發性疾病，以上下頜牙齦緩慢進行性增生為主要特征[1-2]。特發性牙齦纖維瘤病（idiopathic gingival fibromatosis，IGF） 一般指未發現家族遺傳史、病因不明確的GF[3]，可能由藥物、炎癥疾病等引起[4]。增生性牙齦組織部分或完全覆蓋牙冠，可能導致乳牙或恒牙錯位、牙齒移位和固連，導致咀嚼、言語、心理和美學等問題[5]。手術切除增生性牙齦組織是改善咀嚼功能和美觀問題的主要方法，但復發率仍很高[6]。

骨性Ⅱ類錯常表現為上頜前突、下頜后縮、前牙深覆蓋、前牙暴露過多、閉唇困難等[7-8]。針對成人骨性Ⅱ類病例，輕中度患者可通過正畸代償治療掩飾上下頜骨間關系的不調[9]，中重度患者可通過正畸?正頜聯合治療，糾正上下頜骨性畸形[10-12]。對于嚴重的骨性Ⅱ類畸形患者，正畸代償治療難以掩飾矢狀向上下頜骨的不調，故為了達到更完美的側貌美學，正畸?正頜聯合治療是這類患者的主要選擇[13]。

目前關于IGF 合并嚴重骨性畸形病例的治療報道少見，本文報道1 例嚴重骨性Ⅱ類伴IGF 的26 歲女性患者，在牙周?正畸?正頜聯合治療下，達到糾正錯畸形、改善咬合功能、提升紅白美學及面部美觀的治療目標，長期隨訪效果穩定。

1 病例報告

患者，女，26 歲，以“嘴突及牙齦不美觀”為主訴就診于四川大學華西口腔醫院。患者自述乳牙列時無明顯異常，恒牙萌出中出現牙齦增生，現自覺嘴突、牙齦不美觀，要求矯治。既往無正畸治療史，有先天性心臟病史，21 歲時行心臟病手術治療，否認牙齦增生家族史和外傷史。

1.1 檢查

1.1.1 一般檢查

1） 面部檢查：正面觀，患者面部左右不對稱，頦部偏右，面下1/3 偏大，微笑露齦；側面觀，患者凸面型，上下唇均位于E 線前，頦部后縮，頦唇溝淺，閉口時頦肌緊張（圖1A～C）。2）口內檢查：牙槽骨豐滿，上牙列中線偏左1 mm，咬合平面偏斜，雙側磨牙為遠中關系，口腔衛生良好，牙齦色素沉著，牙石（+），重度牙齦增生，21、23 牙唇側錯位，63 牙滯留（圖1D～H）。3） 模型分析：覆8 mm，覆蓋9 mm，Bolton 比前牙列77.6%，全牙列92.6%，Spee 曲線深5 mm，上、下牙弓擁擠度分別為0.5、5.9 mm，上、下牙弓后段寬度分別為51.5、47.8 mm。4） 功能及顳下頜關節檢查無明顯異常。

1.1.2 影像學檢查及測量分析

曲面斷層片示18、28 牙存，牙根平行度欠佳，33、43 牙牙根近中傾斜（圖2A）。頭影測量分析示骨性Ⅱ類，下頜后縮，上下頜切牙均直立，下頜平面角大（圖2B～C、表1）。螺旋CT 示雙側髁突形態略不對稱，髁突骨皮質連續；23 牙及下頜后牙唇側骨皮質較薄；平面偏斜；下頜骨不對稱（圖2D～I）。

1.2 診斷及治療方案

該患者診斷為：IGF，骨性Ⅱ類畸形，安氏Ⅱ類錯畸形，垂直生長型，凸面型。

經多學科聯合討論，計劃通過牙周?正畸?正頜聯合治療，達到如下治療目標。1） 矢狀向：獲得正常前牙覆蓋及中性磨牙關系，改善下頜發育不足及頦突度，構建和諧美觀的側貌；2） 垂直向：建立正常前牙覆，降低面下1/3 高度，增加牙冠暴露量，提升正面微笑美學；3） 橫向：排齊整平上下牙列，協調上下牙弓寬度，糾正傾斜的平面。

與患者溝通，提出牙周?正畸?正頜聯合治療的方案。1） 正畸治療前，于牙周科行牙齦切除及成形術，局麻下切除增生牙齦，減少微笑露齦量，增加牙冠暴露量；外科拔除18、28、63 牙；2） 術前正畸，采用固定矯治器排齊整平上下牙列，關閉散在間隙，整平下頜Spee 曲線，去除牙齒代償；3） 行上頜LefortⅠ型骨切開旋轉擺正后退術+下頜支矢狀骨劈開術+頦成形術；4） 術后正畸，精細調整咬合，治療結束后保持。治療期間關注顳下頜關節情況。患者接受上述治療方案。

1.3 治療過程

正畸治療前，于牙周科局麻下分3 次切除增生牙齦，首次切除11-17 牙增生牙齦，病理報告為纖維性齦瘤，后續行21-27 牙、33-43 牙牙齦切除及成形術（圖3）。

牙齦切除及成形術后2 周粘接上頜MBT托槽，使用0.012 英寸（0.30 mm） 鎳鈦圓絲矯治。1 個月后復診，全口牙齦形態恢復良好，樹脂墊開后牙咬合后，粘接下頜MBT 托槽。由于23 牙嚴重錯位，上頜更換為0.018 英寸（0.46 mm） 澳絲，23牙處彎制第二序列彎曲，用0.014 英寸（0.36 mm）鎳鈦合金（Nickel-Titanium，NiTi） 輔弓絲排齊23牙（圖4）。矯治第3 個月，排齊期間因治療需要繼續壓低下前牙，33-43 牙牙齦堆積增生，再次至牙周科切除33-43 牙增生牙齦（圖3G、H）。

正畸矯治第8 個月，患者上下頜更換為彎制搖椅弓的0.018 英寸×0.025 英寸（0.46 mm×0.64 mm）不銹鋼絲，上頜佩戴平面導板，輔助壓低下前牙，打開咬合。矯治第15 個月，患者17、27、33-43 牙再次出現牙齦增生，于牙周科行牙周基礎治療后，局麻下切除增生牙齦。矯治第21 個月，上頜去除平面導板，為避免壓迫牙齦，采用夾有長牽引鉤的0.018 英寸×0.025 英寸（0.46 mm×0.64 mm） 不銹鋼絲關閉上前牙間隙。

治療第39 個月完成術前正畸，患者Spee 曲線平整，牙根平行度良好，模型分析示上下頜牙弓協調，咬合良好（圖5）。

完善術前檢查，于正頜外科行上頜LefortⅠ型骨切開旋轉擺正后退術+下頜支矢狀骨劈開術+頦成形術。借助數字化精準模擬正頜手術三維向糾正頜骨不調（圖6）：上頜骨整體后退3.25 mm，矢狀向逆時針旋轉3.25°，垂直向上頜順時針旋轉4°；下頜支矢狀骨劈開不對稱前徙下頜骨，同時通過頦成形術前移頦部4 mm，矯正頦部后縮。術后即刻板牽引。

正頜術后2 周拆除板，術后1 個月患者張口度達到兩指，開始正畸治療，采用橡皮鏈關閉散在間隙，并通過頜間牽引穩定咬合。第48 個月時結束治療，拆除正畸矯治器，佩戴保持器，日間佩戴壓膜保持器，夜間佩戴Hawley 保持器。

1.4 治療結果

經過48 個月的多學科聯合治療，患者的咬合功能和微笑美學得到顯著改善。1） 正面像顯示，患者面下1/3 高度正常，頦肌放松，微笑中位笑線，牙齦紅白美學良好；側面像顯示患者上下唇均位于E線后，上前牙臨床冠中心點位于GALL線上，頦部形態良好，頦唇溝正常（圖7）。2） 口內像顯示，治療后牙冠高度、牙列排列、前牙覆覆蓋正常，磨牙關系為中性關系，牙列中線與面中線對齊（圖7）。3） 模型分析顯示，治療后覆1.5 mm，覆蓋1 mm；Bolton 比前牙列77.6%，全牙列92.6%；雙側Spee 曲線深均為1 mm。4） 治療后全景片示牙根平行度良好，側位片示上下頜骨位置基本恢復正常（表1，SNA 為76.2°，SNB為74.4°，ANB 為1.8°，U1-SN 為98.0°，IMPA 為78.6°），Spee 曲線平整；頭影測量重疊圖顯示，術后患者上頜后退逆旋，上頜牙槽高度壓低，下頜骨及頦部前移逆旋，下面高減小。術后螺旋CT及正畸結束CBCT 顯示：上下頜前牙牙根位于牙槽骨中，根骨關系良好，顳下頜關節骨皮質連續（圖8）。

隨訪30 個月，患者牙齦無明顯增生，牙列、頜骨和面型保持良好，前伸引導和側方引導無干擾（表1，圖9），功能健康穩定。

2 討論

GF 是一種罕見的、良性、無特殊病因的疾病，主要表現為牙齦的廣泛增生，增生的牙齦質韌、色粉，表面可見明顯的點彩。GF 患病率為1/175 000，男女發病率相近。根據發病機制，GF 分為遺傳性牙齦纖維瘤病（hereditary gingival fibromatosis，HGF） 和IGF[14-15]。IGF 與某些風險因素有關，如環境和藥物影響，但具體發病機制仍然未知[6]，可能與成纖維細胞活性、膠原產生和降解、細胞外基質代謝有關[16-17]。炎癥、白血病和Ⅰ型神經纖維瘤病也會導致牙齦過度增長，臨床應加以鑒別診斷。

IGF 牙齦增生的范圍、嚴重程度在不同個體間存在較大差異，嚴重者上下牙列完全包埋于牙齦。增生的牙齦組織不僅會導致牙列間隙、假性牙周袋、牙齒遲萌或阻生，并會因口腔衛生狀況不良而引起侵襲性牙周炎，影響患者的咀嚼、發音、口唇閉合、心理健康和面容[5]。IGF 牙齦增生的時間最早可出現于乳牙萌出后，常見于恒牙萌出后[18]，伴隨恒牙萌出增生進展迅速，并隨萌出結束而增生速度減慢。IGF 在缺牙患者中未見報道，牙列的存在是IGF 發生發展的必要條件[19]。本例患者直系三代內無類似牙齦表型，自述恒牙萌出中出現牙齦增生，因此考慮此患者牙齦增生類型為IGF。

IGF 牙齦增生的治療通常包括非手術和手術治療。非手術治療主要是通過機械方法去除牙菌斑來減少組織炎癥[20]。手術治療多采用傳統手術刀、激光等行牙齦切除術對癥治療，通過牙齦成形術恢復牙齦形態，但復發率較高，復發后可再次手術治療，甚至反復進行牙齦切除。IGF 需要長期隨訪監控治療效果[16，19，21]。口腔衛生不佳會引發牙齦增生，徹底改善局部口腔衛生環境與預防牙齦增生的復發有著密切的關系，因此術后菌斑控制很關鍵[22]。本病例在成年后行正畸治療，避免了恒牙萌出過程中的刺激因素，且在正畸治療中進行口腔衛生監控，并在整平Spee 曲線造成牙齦被動增生時，及時請牙周科行基礎治療+牙齦成形術，使患者增生的牙齦得到良好的控制和管理。除了牙齦切除術之外，正畸治療還可以減少牙菌斑滯留[23]。本病例在治療時機選擇、口腔衛生維護、牙周支持及正畸治療多重有利因素配合下，最終取得了顯著效果。在結束治療后的30 個月，患者的牙齦保持了良好的健康狀態，無明顯增生。這一結果不僅表明了治療方案的成功，還為后續臨床診療提供了寶貴的參考和實踐依據。

骨性Ⅱ類錯畸形是臨床上常見的一類錯頜畸形，臨床表現為嘴突、咬合關系紊亂、前牙暴露過多和閉唇困難等，常伴牙周創傷、牙齒磨耗、咀嚼困難、發音和顳下頜關節功能受損、氣道狹窄、睡眠呼吸窘迫綜合征等問題。其中，上頜前突下頜后縮又是骨性Ⅱ類錯中典型的一類[24]。輕度及對面型要求不高的中度骨性Ⅱ類錯病例中，矢狀向差異對面部美觀的影響不太明顯，可通過正畸代償治療掩飾頜骨的不協調。重度骨性Ⅱ類錯畸形使顱頜面骨骼和諧失調，遠超牙齒所能代償的范圍，通過單純正畸治療難以達成矯治牙頜面畸形的目的；對顏面美觀要求高的中度骨性Ⅱ類患者，僅進行正畸治療也無法達到患者對顏面美觀的訴求[9，11，25]。因此，正畸?正頜聯合治療成為重度和對顏面美觀要求高的中度骨性Ⅱ類患者的主要選擇。本病例通過正畸?正頜聯合治療，改善了患者軟硬組織的不調，前牙覆蓋更接近正常值，鼻唇頦的關系更協調美觀，面部垂直向比例得到優化，達到了良好的治療效果。

數字化技術顯著提高了正頜手術的精準性和效果。通過CT 和三維掃描獲取患者高分辨率影像，并利用計算機輔助設計，正畸醫生及正頜外科醫生能夠在術前進行良好的溝通、精準的手術規劃和模擬[26-27]。在本病例中，數字化模擬及3D打印導板的應用，極大地優化了該患者的手術方案，提升了手術的操作精度，也提高了醫生的臨床效率。建議今后應加大數字化精準設計在正畸?正頜聯合治療中的應用。

深覆頜是一種因上下牙弓和/或頜骨發育異常所致的垂直向不調[28]。深覆對牙體、牙周和顳下頜關節均有不同程度的危害，臨床上常采用搖椅弓、上頜平面導板、多用途弓、片段弓、J 鉤頭帽、微種植支抗甚至正頜手術等方法來矯治深覆[29-31]。本病例為盡早改善深覆頜，在切齦術后，立即粘接上頜矯治器唇傾直立的上前牙，口腔衛生宣教。1 月后患者直立的上前牙唇傾且口腔衛生維護良好，為防止下前牙牙齦增生復發，采用樹脂墊開后牙咬合后，迅速粘接下頜托槽，通過上頜活動式平面導板+搖椅弓打開咬合，頭影測量結果顯示前牙壓低效果良好。

作為口腔正畸醫生，在解決患者主訴問題的同時，應關注患者的心理健康。IGF 及嚴重的骨性Ⅱ類畸形均可給患者生理、心理、學習和社交生活造成嚴重困擾[32]。本例患者治療時間長，且需多學科會診，但通過與患者詳細溝通，多學科之間制定完善的治療方案，并在術前對患者進行心理建設及術后關照，正確認識手術風險，最終在治療后重獲自信，并與醫生建立了良好的醫患關系。

綜上，本文報道了1 例患有嚴重骨性Ⅱ類錯和IGF 的女性患者，通過牙周?正畸?正頜的多學科聯合治療，不僅恢復了患者的牙齦高度和咬合功能，而且極大地改善了患者的頜面部軟組織美學，長期隨訪效果穩定，這為復雜罕見病合并疑難頜骨畸形的多學科聯合治療的開展提供了重要的參考。

利益沖突聲明：作者聲明本文無利益沖突。

[參考文獻]

[1] He L， Ping FY. Gingival fibromatosis with multiple unusual findings： report of a rare case[J]. Int J Oral Sci，2012， 4（4）： 221-225.

[2] Costa CRR， Braz SV， de Toledo IP， et al. Syndromes with gingival fibromatosis： a systematic review[J]. Oral Dis， 2021， 27（4）： 881-893.

[3] Gawron K， ?azarz-Bartyzel K， Potempa J， et al. Gingival fibromatosis： clinical， molecular and therapeutic issues[J]. Orphanet J Rare Dis， 2016， 11： 9.

[4] Simancas Escorcia V， Guillou C， Abbad L， et al. Pathogenesis of enamel-renal syndrome associated gingival fibromatosis：a proteomic approach[J]. Front Endocrinol（Lausanne）， 2021， 12： 752568.

[5] Strzelec K， Dziedzic A， ?azarz-Bartyzel K， et al. Clinics and genetic background of hereditary gingival fibromatosis[J]. Orphanet J Rare Dis， 2021， 16（1）： 492.

[6] Sun Y， Xie L， Ren X， et al. miR-148a-3p regulates proliferation and apoptosis of idiopathic gingival fibroma by targeting NPTX1[J]. Oral Dis， 2024， 30（4）： 2136-2149.

[7] Yin K， Han E， Guo J， et al. Evaluating the treatment effectiveness and efficiency of Carriere Distalizer： a cephalometric and study model comparison of ClassⅡappliances[J]. Prog Orthod， 2019， 20（1）： 24.

[8] Zhao HH， Sun R， Cao SM， et al. Treatment of ClassⅡ malocclusion with orthodontic microimplant anchorage[J]. Int Dent J， 2024， 74（3）： 536-542.

[9] Gaitan-Romero L， Shujaat S， Ma H， et al. Evaluation of long-term hard tissue relapse following surgical-orthodontic treatment in skeletal classⅡpatients： a systematic review and meta-analysis[J]. Int J Oral Maxillofac Surg，2021， 50（4）： 477-486.

[10] Mihalik CA， Proffit WR， Phillips C. Long-term followup of Class Ⅱ adults treated with orthodontic camouflage：a comparison with orthognathic surgery outcomes[J]. Am J Orthod Dentofacial Orthop， 2003， 123（3）： 266-278.

[11] Proffit WR， Phillips C， Douvartzidis N. A comparison of outcomes of orthodontic and surgical-orthodontic treatment of ClassⅡmalocclusion in adults[J]. Am J Orthod Dentofacial Orthop， 1992， 101（6）： 556-565.

[12] Psomiadis S， Gkantidis N， Sifakakis I， et al. Perceived effects of orthognathic surgery versus orthodontic camouflage treatment of convex facial profile patients[J]. JClin Med， 2023， 13（1）： 91.

[13] Alencar DS， Cunha Almeida RC， Maues Casagrande CP， et al. Orthodontic-surgical treatment for a patient with Class Ⅱ malocclusion and inadequate maxillary incisor inclination[J]. Am J Orthod Dentofacial Orthop， 2020，157（5）： 690-703.

[14] Kavvadia K， Pepelassi E， Alexandridis C， et al. Gingival fibromatosis and significant tooth eruption delay in an 11-year-old male： a 30-month follow-up[J]. Int J Paediatr Dent， 2005， 15（4）： 294-302.

[15] Chen J， Xu X， Chen S， et al. Double heterozygous pathogenic mutations in KIF3C and ZNF513 cause hereditary gingival fibromatosis[J]. Int J Oral Sci， 2023， 15（1）： 46.

[16] H?kkinen L， Csiszar A. Hereditary gingival fibromatosis：characteristics and novel putative pathogenic mechanisms[J]. J Dent Res， 2007， 86（1）： 25-34.

[17] Yin S， Jia F， Ran L， et al. Exosomes derived from idiopathic gingival fibroma fibroblasts regulate gingival fibroblast proliferation and apoptosis[J]. Oral Dis， 2021，27（7）： 1789-1795.

[18] Millet C， Rodier P， Farges JC， et al. Surgical and prosthetic treatment in an elderly patient affected by unilateral idiopathic gingival fibromatosis： a case report[J]. Gerodontology，2012， 29（2）： e1185-e1189.

[19] Boutiou E， Ziogas IA， Giannis D， et al. Hereditary gingival fibromatosis in children： a systematic review of the literature[J]. Clin Oral Investig， 2021， 25（6）： 3599-3607.

[20] Ge M， Li M， Shen L. Non-surgical treatment of idiopathic gingival enlargement： a case report[J]. Medicine（Baltimore）， 2024， 103（19）： e37448.

[21] Shetty AK， Shah HJ， Patil MA， et al. Idiopathic gingival enlargement and its management[J]. J Indian Soc Periodontol，2010， 14（4）： 263-265.

[22] Seki K， Sato S. A 15-year follow-up of a gingivectomy procedure for idiopathic gingival fibromatosis： a case report and literature review[J]. J Clin Pediatr Dent， 2022，46（2）： 119-124.

[23] Li N， Wang W， Sun Y， et al. Seven-year follow-up of a patient with hereditary gingival fibromatosis treated with a multidisciplinary approach： case report[J]. BMC Oral Health， 2021， 21（1）： 473.

[24] Wan Z， Shen SG， Gui H， et al. Evaluation of the postoperative stability of a counter-clockwise rotation technique for skeletal classⅡpatients by using a novel threedimensional position-posture method[J]. Sci Rep， 2019，9（1）： 13196.

[25] Raposo R， Peleteiro B， Pa?o M， et al. Orthodontic camouflage versus orthodontic-orthognathic surgical treatment in class Ⅱmalocclusion： a systematic review and meta-analysis[J]. Int J Oral Maxillofac Surg， 2018， 47（4）： 445-455.

[26] On SW， Cho SW， Park SY， et al. Advancements in computer- assisted orthognathic surgery： a comprehensive review and clinical application in South Korea[J]. J Dent，2024， 146： 105061.

[27] Choi EA， Park JH， Erdenebat T， et al. Surgical treatment of a skeletal Class Ⅲpatient using customized brackets based on the CAD/CAM virtual orthodontic system[J].Angle Orthod， 2021， 91（5）： 692-704.

[28] Watted N， Lone IM， Zohud O， et al. Comprehensive deciphering the complexity of the deep bite： insight from animal model to human subjects[J]. J Pers Med， 2023， 13（10）： 1472.

[29] Shin K. The invisalign appliance could be an effective modality for treating overbite malocclusions within a mild to moderate range[J]. J Evid Based Dent Pract，2017， 17（3）： 278-280.

[30] Millett DT， Cunningham SJ， O’Brien KD， et al. Orthodontic treatment for deep bite and retroclined upper front teeth in children[J]. Cochrane Database Syst Rev，2018， 2： CD005972.

[31] Vela-Hernández A， Gutiérrez-Zubeldia L， López-García R， et al. One versus two anterior miniscrews for correcting upper incisor overbite and angulation： a retrospectivecomparative study[J]. Prog Orthod， 2020， 21（1）： 34.

[32] Cosmetic Surgery National Data Bank Statistics[J]. AesthetSurg J， 2017， 37（suppl 2）： 1-29.

（本文編輯 李彩）