李超 蔡啟卿 許建中 王家強 牛曉穎
(1.河南省腫瘤醫院 骨與軟組織科 河南 鄭州 450005;2.鄭州大學第一附屬醫院 骨科 河南 鄭州 450000)
色素沉著絨毛結節性滑膜炎(pigmented villonodular synovitis,PVNS)是一種滑膜良性增殖性組織細胞性疾病。包括局灶性和彌漫性兩種形式,PVNS好發生于30~40歲人群。在大多數患者中,病變累及單關節,主要累及膝關節、髖關節,肘關節和踝關節次之。臨床癥狀與一般的關節炎癥狀相似,有急性炎癥、僵直及關節伸屈受限。
膝關節彌漫性PVNS的治療是相當困難的,如果不完全切除滑膜,復發率較高。開放式滑膜切除術有完成切除病變滑膜的可能,但術后制動時間長,容易發生關節強直,增加神經血管的損傷。關節鏡下滑膜切除術優于開放式滑膜切除術,而關節鏡下完全切除病變滑膜對技術要求較高。因此關節鏡下滑膜切除術加輔助性放療治療膝關節彌漫性PVNS是必要的。本研究對2010年7月至2011年12月采用關節鏡下滑膜切除術加外照射治療膝關節彌漫性PVNS的26例患者資料進行回顧性分析,為指導膝關節彌漫性PVNS的治療提供依據。
1.1 一般資料 本組患者26例,女14例,男12例;年齡16~52歲,平均29.5歲;左膝10例,右膝16例。所有患者均有膝關節疼痛,24例出現腫脹,2例有創傷史,1例出現關節強直;膝關節活動度不同程度受限。
1.2 診斷、納入及排除標準 臨床及放射學診斷標準:①膝關節疼痛、腫脹,行走障礙,伸屈受限等;②X線檢查:關節內軟組織腫脹或團塊,關節間隙正常;③MRI檢查:TW1和TW2含鐵血黃素沉著軟組織團塊的低信號區域(圖1);④診斷金標準:術后病理檢查證實為PVNS(圖2)。納入標準:符合上述臨床及放射學診斷標準,特別是符合MRI檢查及術后的病理檢查。排除標準:①不符合上述診斷標準;②其他引起關節內出血的疾病;③局灶性PVNS患者。

圖1 膝關節彌漫性PVNS的MRI影像

圖2 膝關節彌漫性PVNS的病理表現
1.3 手術方法 患者取仰臥位,患肢大腿根部上止血帶。常規消毒、鋪巾,采用膝關節鏡手術入路,全面系統探查膝關節,遵循次序:髕上囊、外側溝、內側溝、關節外側間隙、關節內側間隙、髁窩及膝后室,明確滑膜增生的位置及程度,并在髕上囊和髁間窩用髓核鉗取病變滑膜送病理檢查。
1.3.1 髕上囊及內外側間溝的清理 膝關節屈曲90°,將示指置于髕韌帶的外側緣和外側關節間隙的凹陷內,距示指端大約5 mm,關節線上1~1.5 cm處行一8 mm的橫行切口,即前外側入口。置入關節鏡鞘及鈍性套管針,將關節鏡鞘和套管針推入膝前外側部分,使膝關節處于伸直位,插入關節鏡,打開沖洗液,開光源。將刨削刀從前內側入路置入,清理髕上囊的髕上外側入路,從該入路插入器械,對外側間溝的滑膜進行清理,從前內側入路進器械,清理內側間溝滑膜。
1.3.2 膝關節前室和內外側關節間隙的清理 將膝關節屈曲90°,前外側入路置入關節鏡,前內側入路置入器械,切除膝關節前室及內側關節間隙滑膜組織,隨后清理髁間窩,切除清除前后交叉韌帶表面最前側滑膜組織。后將膝關節屈曲超過90°,髖關節外展,將患肢成“8”姿勢,清理外側關節間隙、外側半月板下方。
1.3.3 膝關節后室的清理 術后患肢成“4”字形,在關節鏡監控下鏡鞘定位于髁間窩前交叉韌帶外側與股骨外髁內側壁之間,保持關節鏡鞘不動,拔出關節鏡,插入鈍性針芯,向膝關節后側穿刺,有突破感后拔出內芯,再次插入關節鏡,在關節鏡監視下,用10 ml注射器針頭刺入后外側室內。隨將關節鏡器械從后外側插入,清理膝關節后外側室內的滑膜組織。
將膝關節屈曲成60°。將關節鏡從前外側入路進入膝關節前室,經后交叉韌帶與股骨內髁間隙進入后內側室,在關節鏡監視下,用10 ml注射器針頭刺入后內側室內,用尖刀片擴大入口。隨將關節鏡刨削刀從后內側入口插入,清理膝關節后內側室內的滑膜組織。將關節鏡鏡頭從后內側入路插入后內側室,監控整個后縱膈,將關節鏡刨削刀從后外側入路插入,切除后縱膈。注意刨削的深度以免損傷腘血管。
1.4 術后放療 術后6~8周后行外照射治療,放射范圍為整個膝關節腔及切口上下緣4 cm;采用60Co治療機劑量,日劑量為200 cGY,總劑量為2 600~3 000 cGY,分10次進行,隔天1次。
1.5 術中所見及處理 全膝關節滑膜嚴重增生,滑膜呈彌漫性紅棕色絨毛,有些呈葡萄串樣,部分患者絨毛與結節團塊共存(圖3)。用關節鏡刨削刀清理髕上囊、內外側間溝、膝關節內外側間隙、髁間窩、膝前室及膝后室的病變滑膜。所有病例均用髓核鉗鉗取部分滑膜送病檢。2例累及半月板,在清理滑膜的同時行關節鏡下半月板修復術。2例累及前交叉韌帶,經滑膜清理后,術后檢查Lachman征(+)和抽屜試驗(+)。
1.6 術后處理及隨訪 術后第1天囑患者行股四頭肌等長收縮訓練及直腿抬高訓練,行踝關節伸屈及鉤趾訓練,并在床上行膝關節活動度的功能鍛煉,術后1周患肢逐漸負重訓練,對于膝關節疼痛者給予止痛藥;對于膝關節腫脹者,囑患者減少活動量,給予消腫藥等處理。所有患者于術后6~8周行放療,術后3、6及12個月各復查1次,了解患者疼痛、腫脹、活動度及患肢整體功能康復情況,并記錄Lysholm及IKDC評分結果,有無手術及放療并發癥。

圖3 膝關節彌漫性PVNS術中肉眼所見
1.7 統計學方法 采用SPSS 17.0統計學軟件進行數據處理分析,定量資料以(±s)表示,組間比較采用t檢驗,P<0.05為差異有統計學意義。
2.1 Lyscholm、IKDC膝關節評分 術前與末次隨訪Lyscholm、IKDC膝關節評分比較,差異有統計學意義(P<0.05)。
表1 術前與末次隨訪Lyscholm、IKDC膝關節評分比較(±s,分)

表1 術前與末次隨訪Lyscholm、IKDC膝關節評分比較(±s,分)
分類 術前 末次隨訪P Lysholm評分60.96±1.52 86.31±1.17 0.00 IKDC評分61.27±1.60 86.92±0.93 0.00
2.2 隨訪 術中無血管、神經損傷,創口均一期愈合。26例患者均獲隨訪,隨訪4~17個月(平均12個月)。①術后3個月隨訪,5例發生輕微疼痛,6例發生輕度腫脹。1例膝關節活動受限,隨行局麻下手法松解;2例患肢膝關節不穩,Lachman試驗(+),前抽屜試驗(+),隨行關節鏡下前交叉韌帶重建術;余患者膝關節活動度正常,均達120°以上。所有患者傷口愈合良好,無因放療而引起的并發癥及未出現嚴重的術后并發癥,如細菌或病毒感染、深靜脈血栓形成等。末次隨訪,1例出現疼痛,2例出現輕度腫脹。所有患者膝關節活動度均正常,達120°以上。②術后3個月MRI復查均無復發;術后1 a隨訪,20例患者復查MRI,1例在內側半月板處發現復發,影像學復發率為5%,但患者膝關節活動度正常,無關節疼痛及腫脹,隨再次行關節鏡下膝關節滑膜清理術。余患者在MRI表現上無復發現象。
3.1 彌漫性PVNS的治療 PVNS是一種發病率較低的良性關節內疾病,以滑膜組織慢性漸進性增殖為特征。患者感染后復發風險較高,預測復發率的因素不能確定[2]。治療方法包括開放式或關節鏡滑膜切除術。關節鏡下滑膜切除術患者恢復快,并發癥較少,患者耐受好。開放式滑膜切除術可造成關節僵直,疼痛及恢復時間長,特別是膝關節部位。然而,兩種手術方式的復發率相對較高,范圍為8%~46%[3]。因此,膝關節彌漫性PVNS單獨關節鏡下治療效果并非令人滿意。Flandry等[4]報道23例彌漫性PVNS患者行關節鏡下滑膜全切除術有8%的復發率。趙金忠報道32例彌漫性PVNS患者行關節鏡下滑膜全切除術,術后隨訪13~47個月,末次隨訪,MRI復查有1例復發,影像學復發率為4.35%[5]。黃東生等[6]報道32例PVNS患者行關節鏡下滑膜切除術治療,平均隨訪12.6個月,有1例在術后3個月復發。Ogilvie-harris等[7]報道應用關節鏡下全滑膜切除術治療11例彌漫性PVNS患者,有1例復發,復發率為9%。然而他們排除了膝關節后窩有病變的患者。這可能會和關節鏡下滑膜切除術聯合放療產生相似的結果。
3.2 關節鏡與傳統手術比較 關節鏡下滑膜切除術應用關節鏡刨削刀清理膝關節滑膜,順序依次為髕上囊、內外側間溝、膝關節前室、膝關節內外側間隙、髁間窩及膝后室。王湘達等[8]和顧強榮等[19]各自報道與傳統的開放性手術相比,關節鏡手術具有明顯的優點:①手術切口小,對組織損傷小,腫脹較輕且消退早,痛苦少,可早期進行功能鍛煉,避免關節粘連引起的功能障礙。②在不加重關節損傷的情況下,徹底切除病變組織。對開放手術難以到達的關節囊后部病變也可完全清除。③對于術后粘連引起的功能障礙,關節鏡手術能夠完全松解,徹底改善關節的活動范圍。④手術創面出血少,避免術后關節內血腫及其引起的關節粘連和功能障礙。⑤對于手術效果不理想的患者,可以再次手術,而不會增加關節創傷。
膝關節PVNS的最后途徑可導致全關節破壞,如不及時治療最終需關節置換術。特別對于這些年輕的患者,應避免這種情況發生。膝關節彌漫性PVNS應用關節鏡下滑膜切除聯合放療復發率較低,術后功能恢復較好,可替代開放式滑膜切除術。
3.3 放療在PVNS的應用 盡管隨機臨床試驗還沒有證實放射性元素滑膜切除術的有效性,但在一些國家,放射性元素滑膜切除術應用于臨床性風濕病學已經50 a了。最基本的目標人群是膝關節有慢性炎癥的類風濕關節炎患者[9]。在PVNS病例中,與單獨的外科切除相比較,滑膜切除術后輔助外照射或關節內注射放射性元素釔-90治療取得了更好的效果。
放療通常作為惡性腫瘤的一種輔助性治療,但部分已經應用于PVNS滑膜切除患者。更進一步說,PVNS患者應用放療的數量少,沒有得出肯定的結論[10]。使用本文描述的劑量及級數顯示放療效果較好且沒有顯著并發癥。Ustinova等[11]規定了放療的累積聯絡劑量是1 600~2 000 cGY。
很少有文獻報道應用低劑量外照射束治療彌漫性PVNS。該技術涉及在關節水平應用3 000~4 000 rad肢體整個周徑的治療。盡管平均術后恢復較長,但大部分患者得到明顯的改善,無放療并發癥發生。也有學者報道對軟組織、骨骼或關節放療的長期效果有二次發生癌癥的風險。因PVNS是一個良性疾病,低劑量放射治療應慎重考慮[7]。范志軍等[21]報道5例PVNS患者術后行放療,5例均無復發,關節功能良好,無放療相關并發癥。納入此次研究的患者長期隨訪,也沒有發現與放療相關的并發癥。
3.4 MRI在膝PVNS診斷中的價值 傳統X線和CT檢查能顯示其骨質改變,但對滑膜及關節內結構的病變顯示欠佳。MRI具有較高的軟組織分辨率,能充分顯示PVNS的組織成分[12]。MRI對PVNS的診斷具有重要的意義,其可以顯示病變的范圍,關節軟骨及骨質破壞程度。MRI多方位的成像可清楚地顯示病變與關節囊的關系,多序列的成像可清楚反映出病灶內不同的組織成分,包括含鐵血黃素、脂肪、纖維組織和關節積液。Kottal等[13]第一次描述MRI在PVNS病變中的特征性影像學表現:T1、T2加權像上表現為低密度信號區,并認為與病變組織中含鐵血黃素沉著和脂質有關[5]。MRI對PVNS術前的治療方案及術后的復發判斷具有重要價值,是診斷PVNS最敏感的方法。
在此次關節鏡下滑膜切除聯合外照射治療膝關節彌漫性PVNS患者中,末次隨訪,有1例影像學復發,影像學復發率為5%。與單獨應用外科治療相比,顯著地降低了復發率。此外,Blanco等[14]報道22彌漫性PVNS患者行關節鏡下膝關節前室滑膜切除術加外照射(2 600 cGy)治療,19例患者獲得好及優良的結果,有3例復發,復發率為14%。此關節鏡下滑膜切除未對膝關節后室做清理,所以復發率稍高,但優于單獨的外科治療效果;王曉旭等[15]報道14例膝關節PVNS患者行關節鏡下滑膜切除結合放療,隨訪10~45個月,未發現復發病例,未見放療并發癥。肖硯斌等[16]報道10例復發性PVNS患者行外科加放療,隨訪3~65個月,所有患者局部無復發。放療期間相關并發癥:關節周圍腫脹、輕度放射性皮炎;遠期主要并發癥:射野皮膚色素沉著、無放射性骨關節或神經血管損傷。唐尚權等[17]報道了6例采用關節鏡下滑膜切除及放療治療膝關節PVNS患者,全部患者均獲隨訪,時間18~107個月,平均51.4個月,無復發及關節功能障礙。對于色素沉著絨毛結節性滑膜炎術后常規行放射治療可以避免復發且無明顯并發癥發生。王洪等[18]報道26例采用關節鏡下滑膜切除術聯合術后放射治療膝關節彌漫型色素沉著絨毛結節性滑膜炎患者,所有患者均獲得隨訪,隨訪時間12~40個月,平均29.5個月,術后未見復發及放射性治療并發癥;Lysholm評分術前與術后相比,差異有統計學意義。許樹森等[20]報道14例采用關節鏡下滑膜切除術聯合術后放射治療膝關節彌漫型色素沉著絨毛結節性滑膜炎患者,14例患者中有9例獲得6~60個月隨訪,平均44個月;其中1例復發,8例關節功能比對側膝關節稍差,但較術前明顯改善。因此,關節鏡下滑膜切除術聯合術后放療是治療膝關節彌漫型色素沉著絨毛結節性滑膜炎的有效方法。
綜上所述,MRI是診斷PVNS的最敏感的方法,可根據患者的臨床表現和MRI特異的影像學特征,需找PVNS的早期診斷依據。關節鏡下滑膜切除術具有手術切口小,恢復快,對組織損傷小且可早期進行功能鍛煉等優點,但關節鏡下清除所有病變的滑膜需要一定的技術要求,術后輔助低劑量外照射有助于提高療效,降低術后復發率。因此,關節鏡下滑膜切除加術后輔助的外照射治療是治療彌漫性PVNS的有效方法。
[1]張國寧,王友.膝關節評分標準的評估[J].中華外科雜志,2006,44(12):1141-1143.
[2]Adem C,Sebo T J.Recurrent and nonrecurrent pigmented villonodular synovitis[J].Ann Pathol Dec,2002,22(6):448-452.
[3]Kat S,Kutz R.Radiosynovectomy in pigmented villonodular synovitis[J].Nucl Med,2000,39(7):209-213.
[4]Flandry F C,Hughston JC,Jacobson K E,et al.Surgical treatment of diffuse pigmented villonodular synovitis of the knee[J].Clin Orthop,1994,(300):183-192.
[5]趙金忠.彌漫性色素沉著絨毛結節性滑膜炎的關節鏡治療[J].中華骨科雜志,2004,24(3):162-166.
[6]黃東生,陳志學,杜恒琛.關節鏡手術治療膝關節色素沉著絨毛結節性滑膜炎[J].中國矯形外科雜志,2010,18(11):956-957.
[7]Ogilvie-Harris D J,McLean J,Zarnett M E.Pigmented villonodular synovitis of the knee.The results of total arthroscopic synovectomy,partial,arthroscopic synovectomy,and arthroscopic local excision[J].J Bone Joint Surg Am,1992,(74):119-123.
[8]王湘達,呂成昱,王英振.膝關節復發性色素沉著絨毛結節性滑膜炎的關節鏡治療[J].中華骨科雜志,2004,24(3):174-176.
[9]Franke C.Value of radiosynovectomy in rheumatology and orthopedics[J].Schweiz Med Wochenschr,2000,130(12):77-83.
[10]Shabat S,Kollender Y,Merimsky O,et al.The use of surgery and trium90 in the management of extensive and diffuse pigmented villonodular synovitis of large joints[J].Rheumatology(Oxford),2002,41(10):1113-1118.
[11]Ustinova V F,Podliashuk E L,Rodionova SS.Combined treatment of the diffuse form of pigmented villonodular synovitis[J].Med Radiol,1986,31(12):27-31.
[12]Bahiri R,Hassikou H,Amine B,et al.Pigmented villonodular synovitis[J].Presse Med,2005,34(12):649-650.
[13]Kottal R A,Vogler J B.Pigmented villonodular synovitis:a report of MR imaging in two cases[J].Radiology,1987,163(6):551-553.
[14]Blanco CE,Leon H O,Guthrie T B.Combined partial arthroscopic synovectomy and radiation therapy for diffuse pigmented villonodular synovitis of the knee[J].Arthroscopy,2001,17(11):527-531.
[15]王曉旭,廖瑛,黃華揚,等.關節鏡結合放射治療膝關節色素沉著絨毛結節性滑膜炎[C].//2005國際內鏡醫師學術大會論文集.2005:172-174.
[16]肖硯斌,許建波,楊毅.手術聯合體外放療治療復發性色素沉著絨毛結節性滑膜炎的初步探討[J].中國骨腫瘤病,2004,3(6):341-343.
[17]唐尚權,楊述華,陳永忠.手術聯合放療治療色素沉著絨毛結節性滑膜炎[J].實用骨科學雜志,2006,12(4):367-368.
[18]王洪,孟春慶,王小紅.關節鏡滑膜切除術聯合放射治療膝關節彌漫型色素沉著絨毛結節性滑膜炎[J].中國骨腫瘤病,2011,6(12):345-347.
[19]顧強榮,王黎明,桂鑒超.關節鏡下治療膝關節彌漫性色素沉著絨毛結節性滑膜炎的療效分析[J].醫學研究生報,2009,22(8):826-829.
[20]許樹柴,杜建強,袁凱.手術聯合放療治療膝關節彌漫性色素沉著絨毛結節性滑膜炎[J].中華關節外科雜志(電子版),2012,6(5):785-789.
[21]范志軍,張蘇國.色素沉著絨毛結節性滑膜炎術后放療療效觀察[J].臨床醫藥實踐,2013,22(11):872-873.