附睪腺瘤樣瘤1例報告并文獻復習

黨 民寧 亮邢俊平*

1.西安交通大學第一附屬醫院泌尿外科（陜西西安 710061）

2.陜西省合陽縣中醫醫院泌尿外科

附睪腺瘤樣瘤1例報告并文獻復習

黨 民1,2寧 亮1邢俊平1*

1.西安交通大學第一附屬醫院泌尿外科（陜西西安 710061）

2.陜西省合陽縣中醫醫院泌尿外科

目的 探討附睪腺瘤樣瘤（ATE）的臨床病理學特點。方法 回顧性分析1例附睪孤立性腺瘤樣瘤患者的臨床及病理資料，并進行文獻復習。結果 經陰囊切口探查為附睪尾孤立、光滑的腫塊，并行腫瘤及部分附睪切除。術后病理報告為附睪孤立性腺瘤樣瘤。隨訪1年未見腫瘤復發及轉移。結論 附睪孤立性腺瘤樣瘤罕見，應與該部位相似形態的病變和血管外皮瘤樣的腫瘤相鑒別。

附睪; 腺瘤樣瘤

陰囊內非睪丸腫瘤，約占陰囊內腫瘤的5%以下，而且大多數（70%~80%）是良性腫瘤。腺瘤樣瘤最常見，通常都集中于附睪，但也可發生于睪丸、精索等部位。本院近來診治1例，現報告如下。

資料與方法

一、臨床資料

患者60歲，男性。因“發現右側陰囊腫物1年余”入院。1年前患者無意發現右側陰囊內有一花生米大小腫物，無觸痛及不適，活動性好，未求診治。1年以來，腫物逐漸增大，但無任何癥狀。既往史無特殊，家族無遺傳病病史。體格檢查：雙側陰囊表面皮膚無紅腫，睪丸大小、質地均正常。右側陰囊稍下垂，于附睪尾部可觸及一類圓形腫物，直徑約2.0cm，質韌，表面光滑，無壓痛，移動性好，與睪丸界限清楚。左側陰囊及睪丸未見異常。腹部及腹股溝區未及腫塊及淋巴結。結核菌素純蛋白衍生物（TB-PPD）試驗陰性、血沉正常。睪丸腫瘤血清標記物甲胎蛋白（AFP）、人絨毛膜促性腺激素（β-hCG）及乳酸脫氫酶（LDH）均在正常水平。陰囊彩超：雙側睪丸形態輪廓規則，包膜完整，實質光點細密均勻。于右側附睪尾部可探及實質性腫塊，約2.0cm×1.9cm，圓形邊界清楚。CDFI：腫塊內探及少量血流信號，考慮為肉芽腫。左側附睪大小形態正常，實質內回聲均勻（見圖1）。

圖1 陰囊彩色超聲顯像

二、方法

患者在腰硬聯合麻醉下行右側附睪腫物切除術，術中見腫物位于右側附睪尾部，呈圓形，直徑約2.0cm，睪丸形態大小正常（圖2）。腫物包膜完整，界限清楚，表面欠光滑，完整切除（圖3）。

圖2 術中所見

圖3 切除腫瘤

結 果

術后病理檢查腫物。切面灰白色實性（圖4）。鏡檢：瘤細胞呈柱狀、立方狀、錐狀或扁平狀，胞漿豐富嗜酸性，部分瘤細胞胞漿中含有大小不一空泡。核呈圓形或卵圓形，核膜清楚，核染色質細膩，無核分裂像，可見嗜堿性小核仁。瘤細胞呈大小不一腺管狀及條索狀排列，腺管周圍無基底膜。間質為縱橫交錯的纖維結締組織，并見散在灶性或小片狀淋巴細胞及少量漿細胞浸潤。病理診斷為右側附睪腺瘤樣瘤（圖5）。術后隨訪1年無復發及轉移。

圖4 切除腫瘤切面圖

討 論

睪丸旁腫瘤很少見，占所有陰囊內腫瘤的5%以下。附睪上皮性腫瘤是睪丸旁腫瘤的罕見亞型，以附睪腺瘤樣瘤（ATE）最常見，其次是乳頭狀囊腺瘤及平滑肌瘤[1]。這些腫瘤通常發生在附睪，大約14%的睪丸旁腺瘤樣瘤起源于睪丸鞘膜[2]。ATE由Goldon等于1945年首次描述：即陰囊區無任何臨床癥狀的小腫塊，質地較硬，無觸痛[3,4]。除了附睪外，腺瘤樣瘤可位于精索、前列腺、射精管、陰囊以及女性的子宮、輸卵管和卵巢區。腺瘤樣瘤累及生殖器部位的主要原因尚不清楚，但其也可能涉及到腎上腺、胰腺、淋巴結、縱隔和胸膜[5]。

腺瘤樣瘤最常見于30~40歲[6]，但所有年齡段均有文獻報道。該腫瘤常常位于附睪尾部，呈圓形或卵圓形，包膜完整光滑，直徑小于2cm，但據報道少數也可生長至最大直徑為12cm大小。切面實性，灰白色或呈黃白色，濕潤有光澤，有纖維樣梁狀結構。組織學特點是瘤細胞排列成大小不一腺管狀結構或實性梁索狀結構。瘤細胞胞漿嗜酸性并有大小不一的空泡。間質中有散在灶性或片狀淋巴細胞及少量漿細胞浸潤。盡管可雙側發病，但似乎左側多于右側。本例患者60歲，腫瘤位于右側附睪尾部，大小約2cm，符合該病發病的流行病學。

圖5 附睪腺瘤樣瘤病理組織學圖片（HE染色，×200）

腺瘤樣瘤的組織起源尚不清楚，既往認為主要有血管內皮起源、間皮起源、中腎管起源及苗勒氏管起源4種假設；但目前越來越多的免疫組化及電鏡研究資料支持該腫瘤來源于間皮，即電鏡觀察發現細胞管腔側游離緣有微絨毛、橋粒、張力原纖維和擴張的細胞間腔。PAS及AB染色呈（+），透明質酸酶消化后呈（-），證明有透明質酸存在[7-10]。

鏡下顯示，腺瘤樣瘤上皮樣細胞形成固體線，小管微囊性空間的立方或扁平上皮。空泡細胞質是細胞的主要特征。間質通常為纖維狀，可以包含平滑的肌肉。組織形態學和免疫組化特征—鈣結合蛋白和鼠抗人間皮細胞抗原-1（HMBE1）支持這些腫瘤間皮起源。

臨床上，腺瘤樣瘤病人表現為小的緩慢生長的實質性陰囊內腫塊，大多數無任何癥狀，由病人或醫生在體格檢查時偶爾發現，其大小一般保持數年無變化。罕見的附睪腺瘤樣瘤伴有疼痛，并有時與睪丸扭轉混淆。本例病人也系無意發現右側陰囊內腫物，無其他臨床癥狀。

超聲顯像是一種非創傷性、安全、方便的檢查方法，并具有較高的敏感性和特異性，可用于診斷附睪良性實質性腫塊，以區分睪丸腫塊。超聲檢查顯示邊界清晰的均勻低回聲腫塊，通常為缺血性，但彩色血流多普勒成像可顯示腫塊內血管。附睪尾部實質性腫塊的鑒別診斷包括附睪平滑肌瘤、纖維假瘤、睪丸外，乳頭狀囊腺瘤和血管脂肪瘤[11-13]。本例超聲顯像顯示附睪尾實質性腫塊，內部回聲不均，CDFI：內探及少量血流信號，與此一致。術前超聲顯像結合經皮細針針吸細胞學特征有助于明確診斷[14,15]，并盡量采用保留器官的手術方法治療，遺憾的是本例術前未行穿刺活檢，值得以后重視。CT和MRI也可幫助鑒別診斷，在MRI該腫瘤顯示T1低強度信號，伴有低信號暈和高信號內核。

本腫瘤為良性，唯一的治療方法是手術切除腫物，預后好，無術后復發和轉移報道。本例隨訪1年未見復發及轉移。

1 Kuhn MT, Maclennan GT: Benign neoplasms of the epididymis. J Urol 2005; 174(2): 723

2 de Klerk DP, Nime F. Adenomatoid tumors (mesothelioma) of testicular and paratesticular tissue. Urology 1975; 6(5): 635-641

3 Kalyani R, Das S. Adenomatoid tumor: Cytological diagnosis of two cases. J Cytol 2009; 26(1): 30-32

4 Manjunath GV, Nandini NM, Sunila. Fine needle aspiration cytology of adenomatoid tumor- a case report with review of literature. Indian J Pathol Microbiol 2005; 48(4): 503-504

5 Timonera ER, Paiva ME, Lopes JM, et al. Composite adenomatoid tumor and myelolipoma of adrenal gland: report of 2 cases. Arch Pathol Lab Med 2008; 132(2): 265-267

6 Samad AA, Pereiro B, Badiola A, et al. Adenomatoid tumor of intratesticular localization. Eur Urol 1996; 30(1): 127-128

7 Nistal M, Contreras F, Paniagua R. Adenomatoid tumour of the epididymis: Histochemical and ultrastructural study of 2 cases. Br J Urol l978; 50(2): l2l-125

8 Delahunt B, Eble JN, King D, et al. Imxnunohistochemical evidence for mesothelial origin of paratesticular adenomatoid tumour. Histopathology 2000; 36(2): 109-115

9 Rosai J. Male reproductive system. In: Rosai J, editor. Rosai and Ackerman's Surgical Pathology. Mosby: St. Louis, 2005; 1361-1482.

10 Davy CL, Tang CK. Are all adenomatoid tumours adenomatoid mesothelioma. Hum Path 1981; 12(4): 360-369

11 Damle RP, Suryawanshi KH, Dravid NV, et al. Adenomatoid Tumor of Epididymis - A Case Report. Int J Health Sci Res 2014; 4(5): 310-313

12 Vishwanath TT, Singh S, Shetty S, et al. Adenomatoid Tumour of the Epididymis: A Case Report. Nishinihon J Urol 2013; 3(1): 80-83

13 Serrano Frago P, Medrano Llorente P, Borque Fernando A, et al. Consults by scrotum mass: epididymo lesions. Actas Urol Esp 2007; 31(4): 420-422

14 Kalyani R, Das S. Adenomatoid tumor: Cytological diagnosis of two cases. J Cytol 2009; 26(1): 30-32

15 Gupta S, Garg S, Agarwal R, et al. Aspiration cytology of adenomatoid tumor of epididymis:An important diagnostic tool. J Surg Case Rep 2012; 2012(4): 11-14

（2016-11-28收稿）

Adenomatoid tumor of epididymis: a case report and review of literatures

Dang Min1,2, Ning Liang1, Xing Junping1*
1. Department of Urology, the First Affliated Hospital, Xi' an Jiaotong University, Xi' an 710061 PR, China;
2. Department of Urology,Traditional Chinese Medicine Hospital of Heyang county, Corresponding author: Xing Junping, Email:xingjpsx@sina.con

Objective To explore the clinicopathological characteristics of solitary adenomatoid tumor of epididymis (ATE). Methods The clinical data of a patient with epididymis solitary adenomatoid tumor was retrospectively analyzed and the related literatures were reviewed. Results Surgical exposure by trans-scrotal incision revealed a solid, well-delineated nodule located in the tail of the left epididymis. Local excision for the tumor and partial epididymis was accomplished. During 1 year following-up, no relapse occurred. Conclusion Solitary adenomatoid tumor of epididymis is a rare benign neoplasm. this benign lesion should be distinguished from tumors and lesions of the testis and lesions of the paratesticular region and should not be confused with malignant neoplasm.

epididymis; adenomatoid tumor

10.3969/j.issn.1008-0848.2016.12.010

R 737. 21

*通訊作者，E-mail: xingjpsx@sina.cn