骨化性肌炎一例

吳旻昊 許可可 孫文超 閆飛飛 馮帆 謝遠龍 雷軍 蔡林

·短篇報道·

骨化性肌炎一例

吳旻昊 許可可 孫文超 閆飛飛 馮帆 謝遠龍 雷軍 蔡林

骨化性肌炎； 診斷； 治療

病人，女，35歲。左大腿腫塊伴疼痛40余天，加重10天入院。否認任何外傷史。左大腿后外側明顯腫脹，可觸及一大小約8 cm×6 cm的腫物，質地較硬，活動度差，與周圍組織分界不清楚，觸痛及壓痛明顯。周圍皮膚紅腫，皮溫略高。超聲檢查提示左大腿后外側肌層內距體表約2.1 cm處，可見范圍約為3.4 cm×3.6 cm的不規則低回聲區，邊界不清晰，內部回聲不均，內未見明顯彩色血流信號顯示。MRI檢查左大腿左后側肌間可見一稍長T1/T2軟組織腫塊影，T2抑脂呈不均勻高信號，邊界欠清，信號不均，大小約3.9 cm×4.2 cm×4.5 cm，周圍肌肉軟組織腫脹，T2抑脂呈明顯高信號，邊界不清，沿肌腱與腱鞘走行，T2抑脂呈網格狀高信號影；提示左大腿軟組織腫塊，考慮惡性腫瘤，滑膜肉瘤，可疑。CT檢查左側臀大肌腫脹、密度減低，臀大肌下緣見稍高密度影，邊緣見環形鈣化，中心密度較低，范圍約4.1 cm×3.5 cm×4.5 cm，邊界較清晰，鄰近左側股外側肌腫脹、密度減低(圖1)；提示左側臀大肌占位，并周圍軟組織腫脹，多考慮為血腫機化，腫瘤待排。血常規檢查：WBC 12.25×109/L，N0.94，CRP 16.2 mg/L，ESR 18.1 mm/h。經過抗炎(頭孢呋辛)以及鎮痛(非甾體類抗炎藥物)等對癥治療后，病人癥狀未見明顯好轉，疼痛加劇。

綜合病人影像學資料，為明確腫物性質，在局麻B超引導下行左大腿腫物穿刺活檢，送檢病理顯示增生之纖維結締組織伴成骨，核分裂像可見，病變符合骨化性肌炎之改變。

為再次明確診斷，需結合大體標本病理檢查，征得病人同意后行手術切除腫物病檢。見腫物內大量成纖維細胞，多核巨細胞，成骨細胞，較多核分裂像(圖1)。結合多次影像學檢查及病史，最終診斷為骨化性肌炎。術后6個月，隨訪無復發，患肢功能正常。

A.術中透視X線：左股骨外側軟組織內可見橢圓形骨性致密影；B.術前股骨CT橫斷位：左股骨外側深筋膜內可見見環形鈣化，呈蛋殼樣改變；C.術前股骨CT矢狀位：大腿外側皮下可見一橢圓形鈣化區，中心密度較低；D.術前大腿MRI-T1WI：左大腿深筋膜邊緣可見一低T1，橢圓形信號區，邊界欠清；E.術前大腿冠狀位MRI：左大腿內收肌及外側肌群，盆腔內可見大范圍的水腫，均勻的高T2信號區；F.術前大腿冠狀位MRI：左大腿外側可見一混雜高T2信號的腫塊，T2 抑脂呈不均勻高信號，邊界欠清，周圍呈大范圍高信號水腫帶；G.術前大腿橫斷位MRI：左股骨外側可見一混雜高T2信號的腫塊，T2 抑脂呈不均勻高信號，邊緣有一圈低T2信號環；H.術前穿刺病理切片：增生之纖維結締組織伴成骨，核分裂像可見，病變符合骨化性肌炎之改變(HE×100)；I.術中切除的腫物；J.腫物剖面可見邊緣環形鈣化；K.術后病理切片：腫物內大量成纖維細胞，多核巨細胞，成骨細胞， 較多核分裂像(HE×100)

圖1病人影像學檢查及病理檢查圖

討論本例病人之所以考慮惡性腫瘤可能性大，主要有以下幾點原因：(1)病史相對較短，無明顯外傷史，癥狀持續加重；(2)腫物在T2WI上呈高信號水腫帶，且病變范圍廣泛，MRI表現酷似惡性腫瘤表現。病人MRI上T1WI 為中等偏高信號，T2WI高信號為主，顯示病變范圍廣，累及股外側肌，臀大肌，股二頭肌，水腫信號甚至延伸之盆腔，且累及內收肌群，極易與腫瘤快速增大而導致的出血，囊性變相混淆；(3)穿刺病理檢查結果會受到穿刺部位和標本量的限制，仍需要行大體標本切除活檢，當術前穿刺病檢提示骨化性肌炎的時候。

骨化性肌炎與惡性軟組織腫瘤的鑒別主要依靠影像學檢查及病理檢查。X線及CT檢查對于病變的骨化及鈣化能夠清楚顯示，CT能更清晰地觀察骨化的范圍、形態，有助于對病灶進一步分析與評價，早期有時僅可見軟組織彌漫性腫脹，邊界模糊，呈小片絮狀骨化影，或輕度骨膜增生；到了晚期則是界限清楚的骨化團塊；最典型的改變為“分區現象”。但這些惡性腫瘤的鈣化和骨化都不均勻，很少出現環形鈣化。CT增強還可以作為術前評價和評估骨及血管的關系，可用作術前范圍評估[1]。

MRI在骨化性肌炎的早期診斷中有重要作用，是與惡性腫瘤鑒別的有效手段[2]。MRI的信號更能反映骨化性肌炎的病理改變，如水腫、出血、壞死等。早期骨化性肌炎在MRI上表現為T1中等偏高信號，T2高信號，增強以后病變及周圍的水腫帶有顯著性強化。中期，骨化性肌炎在MRI上表現為邊緣低信號環，纖維化和出血后的含鐵血黃素沉著也表現為低信號環，且低信號環在病變的成熟過程中漸趨清楚，伴或不伴腫塊周圍的高信號水腫帶，這是骨化性肌炎的典型表現，尤其在后期隨訪觀察中，它是MRI診斷和鑒別診斷的重要依據。關于骨化性肌炎與惡性腫瘤鑒別最關鍵的一點在于鈣化區的不同，惡性腫瘤的鈣化區位于腫瘤中央區，而骨化性肌炎的鈣化區出現在病灶邊緣[3-4]。

骨化性肌炎的治療以對癥和康復治療為主[1，5]，預防繼發畸形和早期系統保守治療，以期最大程度的保留關節功能。早期可以口服消炎鎮痛類藥物，輔以休息，理療，針灸等手段。放療可以用于骨折后多次整復病人，亦可作為預防術后復發的手段。對于晚期伴有嚴重關節功能障礙的病人，可考慮手術切除但復發率較高。手術指征：(1)經藥物的有效控制；(2)病情穩定1 年半以上，骨化成熟；(3)X線檢查顯示骨化已成熟，邊緣已形成完整骨皮質，或骨掃描證明骨化成熟，AKP、ESR正常后可手術；(4)嚴重功能喪失者盡早手術，避免嚴重的骨質疏松及病理性骨折[5]。

[1] 黃俊，吳立華，江蔚，等.骨化性肌炎[J].頸腰痛雜志，2012，33(2)：143-144.

[2] Popok SM，Naib ZM.Fine needle aspiration cytology of myositis ossificans[J].Diagn Cytopathol，1985，1(3)：236-240.

[3] Demir MK，Beser M，Akinci O.Case 118：Proliferative myositis[J].Radiology，2007，244(2)：613-616.

[4] Russo R，Hughes M，Manolios N.Biopsy diagnosis of early myositis ossificans without radiologic evidence of calcification：success of early surgical resection[J].J Clin Rheumatol，2010，16(8)：385-387.

[5] Lau J，Hartin CW Jr，Ozgediz DE.Myositis ossificans requires multiple diagnostic modalities[J].J Pediatr Surg，2012，47(9)：1763-1766.

10.3969/j.issn.1005-6483.2017.11.020

430071 武漢大學中南醫院骨四科

蔡林，Email：orthopedics@whu.edu.cn

2017-05-12)

楊澤平)