29例復發性動脈瘤樣骨囊腫的臨床診治經驗*

唐海軍 劉云 肖增明 賴銀娟 劉建宏 韋昌武

動脈瘤樣骨囊腫（aneurysmal bone cyst，ABC）是臨床上較罕見的骨病損，具有侵襲性和易復發性，約占原發性骨腫瘤的2%～3%［1-2］。病灶內刮除術因其可以保留自身關節功能，是治療ABC的首選；但刮除術術后復發率高，文獻報道可高達59%［3-6］。因此臨床上需要再行手術的復發性動脈瘤樣骨囊腫（recurrent aneurysmal bone cyst，RABC）仍占一定比例。如何早期診斷復發病灶及如何選擇最佳的再行手術方式，是臨床工作難點。本研究回顧性分析廣西醫科大學第一附屬醫院診治的29例肢體RABC的就診資料，擬為RABC的診斷和手術治療提供經驗。

1 材料與方法

1.1 病例資料

分析2008年1月至2016年1月就診于廣西醫科大學第一附屬醫院RABC患者29例。納入標準：1）結合病史及術后病理，確診為RABC的患者；2）病變位于四肢；3）隨訪時間＞2年。排除標準：1）繼發于其他病變的RABC患者；2）就診資料不全的患者。共29例患者入選，其中22例于本院行第一次手術，7例因外院術后復發就診。其中男性15例，女性14例；復發年齡為4～42歲，平均年齡17.4歲；復發平均時間14.3（2～36）個月。2年以內復發者22例（75.9%），＞2年復發者7例（24.1%）。病變部位：脛骨近端12例，股骨遠端11例，肱骨近端3例，股骨近端3例。29例患者中合并病理性骨折5例。所有復發患者的首次手術方式皆為病灶內刮除術。

1.2 方法

再次病灶刮除術24例，其中運用高速磨鉆打磨輔助刮除18例；術中運用骨水泥充填6例，自體骨移植6例，自體骨混合異體骨移植12例；采用瘤段切除+腫瘤假體重建4例；另1例位于橈骨遠端RABC，采用瘤段切除+游離腓骨重建術。

1.3 隨訪

所有RABC再次手術的患者術后均進行定期隨訪；術后1年內1、3、6、12個月返院復查1次，術后第2年每半年返院復查1次，3年后每年復查1次。隨訪的內容包括病史詢問、體格檢查及常規拍攝X線，懷疑再次復發時，行CT/MRI協助復發診斷。

2 結果

2.1 復發時的臨床及X線表現

復發時表現為患肢疼痛15例，疼痛伴腫物形成10例，僅表現為局部腫物1例，病變部位無不適常規復診時發現復發3例。

復發時的X線影像學特點：29例復發患者中，27例位于長骨的干骺端，2例位于長骨的骨端。所有病灶術前皆表現為溶骨性骨破壞，復發時表現為病灶周邊廣泛溶骨性變化20例，其中可見骨皮質連續性中斷10例（圖1），合并病理性骨折的3例；表現為病灶內邊緣溶骨性改變9例，其中6例可見植骨區點狀或片狀新發溶骨性改變（圖2）。

2.2 腫瘤學隨訪結果

本研究中病例隨訪時間為24～90個月，平均時間64個月。29例患者中僅1例復發，復發率為3.4%。該例患者首診為股骨遠端ABC并病理性骨折，首次刮除自體骨植骨術后17個月復發，再次刮除術術后16個月復發；此時影像學資料提示患者的關節面未受到嚴重侵襲，尚無軟組織腫塊形成，考慮仍有再次刮除的指征。在與患者及家屬充分溝通后，予再次刮除術，術后隨訪33個月未見腫瘤復發征象。除上述1例患者外，其他患者均無腫瘤復發、惡變等。

2.3 患肢功能與術后并發癥

根據MTSS評分，再次病灶內刮除術組為26～30分（平均29.1分），瘤段切除術組為21～27分（平均23.0分）；術后患肢功能刮除術組明顯優于瘤段切除重建術組。術后發生并發癥4例，包括術后病理性骨折2例；1例青少年患者出現骨骺輕度畸形，隨訪觀察中患者生長發育、日常生活未受影響；1例出現膝關節內翻畸形，行走跛行，但因患者高齡，且家屬不同意手術，建議隨診觀察。

2.4 臨床療效的綜合評價結果

根據Mankin評定標準，將再次手術術后效果分為優、良、中、差4個等級。本組病例中，再次病灶內刮除的24例患者手術效果為優21例，良2例，差1例，優良率為95.8%；腫瘤切除術的5例患者中，優1例，良2例，中2例，優良率為60%。

3 討論

3.1 ABC的復發

目前，關于ABC復發率的報道尚未一致，但多數學者皆認為復發多發生在術后2年內。如Mankin等［7］報道了150例ABC患者，其術后復發率為20%，復發平均時間為（14.4±8.4）個月。孫揚等［2］對77例具有完整資料的ABC患者進行了回顧和隨訪，術后復發者7例，復發率為9.1%；其中5例術后在2年內復發，復發率為71.4%。本組29例RABC患者中，于2年內復發22例（75.9%），與文獻報道相似。因此，ABC雖為良性腫瘤，但術后易復發；復發時間多在術后2年內。因此應關注術后定期隨訪，尤其是術后2年內更應密切觀察。

3.2 復發的早期診斷

早期診斷RABC，對于患肢功能和手術療效的提高均至關重要。本研究中2例患者在其早期隨訪中即懷疑復發，當時強烈建議患者行CT、MRI及穿刺病理確診，但患者拒絕進一步檢查。之后2例患者病灶進行性擴大且合并病理性骨折，其中1例行再次刮除+骨折內固定術，1例行瘤段切除腫瘤假體置換術。雖然后期長期隨訪患者無復發，但忽略早期診斷不但增加了患者的經濟負擔，而且患肢關節功能也未得到最好的恢復。

RABC的早期診斷可通過臨床表現和X線表現初步確立。患者復發時主要臨床表現為局部疼痛不緩解甚至加重，或消失后再次出現疼痛。本研究29例患者中，25例患者表現為疼痛，故認為疼痛可作為RABC早期診斷的指標。局部腫物形成雖也是RABC的臨床表現之一，但該癥狀多在首次就診時即已存在，術后多難以在短期內緩解，故不推薦作為RABC早期診斷的征象。在早期X線表現方面，20例表現為病灶周邊廣泛溶骨性變化，其中可見骨皮質連續性中斷10例，合并病理性骨折3例；9例表現為病灶內邊緣溶骨性改變，其中6例可見植骨區點狀或片狀新發溶骨性改變。故X線提示病灶較術前擴大、骨皮質連續性中斷、新發溶骨性骨質破壞區時，應高度懷疑RABC的可能，此時應積極完善CT、MRI檢查以明確診斷。

3.3 RABC的治療

控制腫瘤復發的同時盡量保留患肢關節的功能、減少并發癥，是治療RABC的總原則［8-10］。Basarir等［11］報道的9例RABC中，所有復發患者皆再次行病灶刮除術，其中采用骨移植充填6例，骨水泥充填3例；9例中再次復發僅2例，再復發率為6.9%。本組29例RABC中，采用再次刮除術24例，術后1例復發；瘤段切除術組5例，無復發；術后患肢功能評分再次刮除術組為26～30分（平均29.1分），明顯高于瘤段切除術組21～27分（平均23.0分）；臨床療效綜合評分再次刮除術組優良率為95.8%，亦明顯高于切除術組（60%）。由此可見，再次刮除術治療RABC仍有復發的可能，但復發率較低，在可接受范圍內；同時，再次病灶內刮除術組患者術后患肢功能好，患者對治療質量較為滿意；故病灶內刮除術是RABC治療的首選。在并發癥方面，本研究病例出現病理性骨折2例、膝關節內翻畸形1例及骨骺輕度畸形1例，考慮與多次刮除導致骨皮質變薄、骨骺損傷有關，故建議再次刮除術時仍不應該采取擴大刮除的方式，以防止術后并發癥發生。盡管瘤段切除術術后肢體功能較刮除術差，但對于關節面遭到嚴重破壞、伴有軟組織侵犯或反復復發的患者，仍須考慮采取瘤段切除術。本研究中，3例患者因復發后關節面破壞嚴重、1例伴有軟組織侵犯，予以瘤段切除術。

綜上所述，ABC患者術后應定期隨訪，當患者疼痛癥狀未緩解甚至加重，或再次出現疼痛時，應初步懷疑復發可能；此時必須行X線檢查，如發現病灶范圍擴大、骨皮質連續性中斷、新發骨溶解形成時，應高度懷疑復發；RABC首選再次刮除術，當病灶累及關節面、伴有軟組織侵犯或反復復發時，可考慮行瘤段切除+人工關節重建術。