腹腔鏡輔助肛門成形術與后矢狀入路肛門成形術手術治療小兒中高位先天性肛門直腸畸形的療效

吳昌耀 李強輝 周維模 龍雪峰 全軍利 農振良 張凱

目前，外科領域主流治療先天性肛門直腸畸形(anorectal malformations，ARM)的術式為后矢狀入路肛門直腸成形術(posterior sagittal anorectoplasty，PSARP)和腹腔鏡輔助肛門直腸成形術(laparoscopic assisted anorectoplasty，LAARP)，其中PSARP術式是治療肛門直腸畸形的標準術式[1]。Georgeson等[2]首次報道了采用腹腔鏡輔助肛門成形術治療中高位ARM，隨著病例的增加、經驗的積累和隨訪時間的延長，以及醫生對不同類型ARM認識的不斷深入，在中位、低位ARM中應用腹腔鏡治療病例也有報道[3-4]。業內仍有相當一部分學者對兩種術式的治療效果以及安全性存在較大疑問[5-6]。我們對兩種術式的優劣性進行比較?，F報道如下。

對象與方法

一、對象

1.納入標準：(1)符合第7版《兒科學》中關于ARM的診斷標準[7]；(2)均于出生后1～2天完成一期造口術；(3)患兒家長知情同意并簽署同意書。排除標準：合并先天性心臟病、21-三體綜合征等其他遺傳學疾病；新生兒缺血缺氧性腦病等無法耐受一期造口；低位無肛患兒。本研究為前瞻性隨機對照研究，本研究獲得醫院倫理委員會并批準，符合《赫爾辛基宣言》。共納入2012年4月～2017年5月科收治的ARM患兒80例，隨機分為LAARP組(42例)和PSARP組(38例)。兩組患兒性別、月齡、合并癥等基線資料方面比較差異無統計學意義(P>0.05)，具有可比性。見表1。

二、方法

所有患兒均行經典的三期手術方案，即一期造口，二期腹腔鏡或后矢狀入路肛門成形術，三期造口還納術；其中一期造口在出生后1～2天內進行。在本研究過程中，LAARP組有15例患兒是在外院完成一期造口后轉至我院進行二期直至三期手術；PSARP組中有10例是在外院完成一期造口后轉至我院行二期直至三期手術的。其余患兒均在我院出生直接轉至我院小兒外科進行一期造口術。所有患兒于術后2周開始使用擴肛棒擴肛治療，持續3個月，預防肛門狹窄。待二期手術恢復后行三期造口還納術。

表1 兩組患者基線資料比較

1.LAARP組：腹腔鏡輔助下通過兩中心用氣腹針、外套膨脹性外鞘、14號擴肛器塑形肛管，而后在隧道中放入10 mmTrocar，自盆底Trocar處置入抓鉗，將直腸盲端從隧道開始至Trocar一起拖出，最后對直腸盲端和肛穴處皮膚進行間斷縫合。最后觀察患兒生命體征，無腹腔內出血，結腸無張力、血運良好，對盆底腹膜進行間斷縫合，解除氣腹，縫合各Trocar孔，術畢。

2.PSARP組：麻醉成功后，留置導尿管作為標記。在電刺激儀輔助下切開旁矢狀纖維、肛提肌，切除尾骨尖，保留肛門括約肌復合體。在直視狀態下游離直腸，處理直腸前壁瘺管，將直腸遠端拖至肛門口吻合，縫合肛提肌，關閉切口。在患兒骶尾部后正中作矢狀切口，于后正中線處處理肛門括約肌、肛提肌，分離直腸，最后對肛提肌、直腸、肛門括約肌復合體進行縫合，固定成形，術畢。

3.觀察指標：記錄兩組患兒圍手術指標、術后并發癥情況、術后肛門測壓結果及小兒3歲后采用2005年制訂的Krickenbeck標準測定肛門直腸功能[8]。

三、統計學處理

結 果

1.兩組患兒圍手術期指標比較見表2。結果表明，LAARP組手術時間、術中出血量、術后住院時間低于PSARP組，差異有統計學意義(P<0.05)。

表2 兩組患兒圍手術期指標比較

2.兩組患兒術后并發癥比較見表3。結果表明，LAARP組術后總并發癥發生率低于PSARP，差異有統計學意義(P<0.05)。

表3 兩組患兒術后并發癥比較(例，%)

3.兩組患兒肛門直腸測壓結果比較見表4。結果表明，兩組患兒直腸肛門抑制反射、高壓區長度比較差異無統計學意義(P>0.05)；LAARP組和PSARP組肛管靜息壓分別為(29.43±7.11)mmHg和(21.89±7.95)mmHg，兩組比較差異有統計學意義(P<0.05)。

表4 兩組患兒肛門直腸測壓結果比較

4.兩組患兒隨訪肛門直腸功能比較見表5。隨訪截止時間為2019年7月31日，LAARP組術后隨訪時間為39個月(20～62個月)；PSARP組術后隨訪時間為40個月(21～61個月)；LAARP組隨訪期間共有2例患兒失訪，PSARP組隨訪期間有3例失訪；由于肛門直腸功能評估在3歲以上患兒中才能得出相對有意義的評價，最終LAARP組中有36例患兒進行了肛門直腸功能評估，PSARP組有31例進行了肛門直腸功能評估。結果顯示，兩組患兒自主排便運動、污便評級比較，差異無統計學意義(P>0.05)，但LAARP組患兒便秘程度低于PSARP，差異有統計學意義(P<0.05)。

5.術中及術后典型病例照片見圖1。

表5 兩組患兒隨訪肛門直腸功能比較(例)

討 論

ARM是小兒最常見的消化道畸形，產前檢查難以確診，往往是在新生兒出生后才被確診。根據直腸盲端與恥骨直腸肌的關系將ARM分為高位、中位、低位3類畸形，對于低位肛門直腸畸形選擇一期會陰肛門成形術已達成共識[9]。中位、高位肛門直腸畸形選擇何種術式一直是外科醫生關注的焦點。ARM最終治療目的是恢復正常的消化道結構和肛門直腸功能，良好的手術效果對于術后肛門功能的恢復至關重要。

本研究結果顯示，LAARP組圍手術期指標優于PSARP組，印證了腹腔鏡在減少創傷、促進術后恢復中的療效。腹腔鏡輔助所形成的切口遠小于后矢狀入路切口，術中無需切開肛門括約肌復合體，借助于清晰廣闊的視野，最大限度降低了副損傷和出血量。國外一項出血量和住院時間的統計學分析也證實了相同的結果[10]。腹腔鏡對于直腸的游離更加充分，消除了直腸張力過高的問題，清晰顯露盆底肌肉，對于尋找肌肉復合體中心、減少對復合體的損傷及避免后期瘢痕愈合方面發揮了一定優勢[11]。

LAARP組總并發癥發生率低于PSARP組，且單項切口裂開/感染發生率低于PSARP組，并發癥的差異主要集中在切口裂開/感染和直腸脫垂方面。有研究表明，采用MRI評估括約肌的對稱性、周圍瘢痕組織和重建肛門位置，發現LAARP獲得了更好的肛門括約肌對稱性，更少的瘢痕和肛周纖維組織，術后發生肛門狹窄更少[12]。術后直腸黏膜脫垂一直是受關注的并發癥，LAARP術后直腸黏膜脫垂發生率更高，約9%～46%[13-14]，本研究中無統計學差異可能與樣本量較小有關。其原因可能是因為后矢狀入路對于直腸分離較少，近端直腸還會固定在盆隔上，減少了直腸黏膜脫垂的發生。腹腔鏡技術由于對直腸過多的游離，且術中不打開平滑肌復合體，無法逐層縫合固定直腸遠端，導致遠端牢固性較少。游離直腸能夠充分降低周圍張力，但是增加直腸黏膜脫垂的風險，這一矛盾尚需要業內專家共同努力解決。有研究表明，通過減少松解乙狀結腸系膜，切除直腸遠端肥厚部分，縫合后能保證直腸有一定張力，使得直腸黏膜脫垂發生率降低[15]。但這一結果尚需要進一步論證。

最近發表的一篇Meta分析指出，LAARP術后肛管靜息壓高于PSARP組，兩者肛管高壓帶長度與肛門直腸抑制反射無差異[16]；本研究結果與文獻報道一致。有研究指出，骨盆神經和肌肉的質量對于術后排便情況起著決定性作用，LAARP在更加清晰可視化的操作下，在減少恥骨直腸肌周圍的神經和肌肉的損傷無疑具有優勢[17]。有學者認為，末梢神經對于維持括約肌的感覺和功能具有很大作用，腹腔鏡技術避免了后矢狀入路對于肛門括約肌以及末梢神經的損傷[18]。

肛門直腸畸形手術的最終目的是恢復正常的肛門直腸功能，由于年齡<3歲的患兒不能很好地控制自身排便，所以該項功能評估多在3歲以后進行。研究顯示，中高位肛門直腸畸形的患兒術后多存在排便功能差，主要集中在便秘、污便和大便失禁方面[19]。本研究中，兩組患兒均具有良好的自主排便能力和較少的污便發生率；但在術后便秘方面，LAARP組效果更佳?？赡苁且驗楦骨荤R具有放大功能，能夠自盆腔看到兩側的恥尾肌，同時配合會陰部電刺激可準確辨認復合體肌肉收縮中心，結合會陰部小切口將直腸自盆底隧道拖出準確的放置于橫紋肌復合體中心，減少對橫紋肌復合體的損傷。在很大程度上降低了術后便秘的發生率。一項Meta分析集中了5篇文獻采用采用 Krickenbeck分類法評估術后的排便功能，顯示 LAARP手術組有更高的自愿排便比例，更好的污糞和便秘狀態[20]。

本研究比較了兩種術式的優劣，LAARP具有明顯優勢。但是本研究受到樣本量限制，結論尚需要大樣本長期隨訪進一步論證。另外，在評估肛門直腸功能方面，存在一些父母不愿意將不良事件報告給小兒科醫生，對于最終結果可能會產生一定偏倚。

綜上所述，相對于PSARP術式，LAARP手術是治療小兒ARM的可靠手段，具有更短的手術時間、更少的術后并發癥發生率，對于預防術后便秘和提高肛管靜息壓具有較好的作用。