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羅薩伊-多爾夫曼病18F-FDG PET/CT檢查與評估1例

2021-09-09 04:10:30汪太松喬文禮趙晉華
腫瘤影像學 2021年4期

汪太松,邢 巖,喬文禮,趙晉華

上海交通大學附屬第一人民醫院核醫學科,上海 200080

1 資 料

患者,女性,76歲,反復低熱伴乏力1年余,抗炎治療后發熱可緩解。后因捫及左頸部淋巴結腫大到醫院就診。2019年11月18日,行左頸部淋巴結穿刺,細胞學檢查不排除朗格漢斯細胞組織細胞增生癥(Langerhans cell histiocytosis,LCH)可能,建議活檢。1個月后在同一醫院再次行左頸部淋巴結穿刺,病理學檢查未發現肯定的腫瘤證據,但患者低熱及乏力癥狀仍反復發作。2020年8月8日,行18F-FDG 正電子發射體層成像(positron emission tomography,PET)/計算機體層成像(computed tomography,CT)檢查以協助診斷,結果示大腦鐮旁、右枕葉、小腦、中腦旁腦膜多發結節,左頜下、左內乳、肝門區、肝胃韌帶、腹膜后、腸系膜多發淋巴結(部分腫大),巨脾,全身多發骨病灶,右豎脊肌、左腹外斜肌、右臀部肌間隙結節,葡萄糖代謝不同程度增高,考慮惡性病變。2020年8月10日,頸部彩色多普勒超聲檢查示左側頜下區實性結節,較大(14.6 mm×11.3 mm)。2020年8月10日,第三次行左頸部淋巴結穿刺,病理學檢查示霍奇金淋巴瘤不能除外。2020年8月18日,行左頸部淋巴結清掃活檢術,病理學檢查示羅薩伊-多爾夫曼病(Rosai-dorfman Disease,RDD)。免疫組織化學染色:CD3(部分+),CD20(部分+),CD23(-),Cyclin D1(部分+),Mum(漿細胞+),p53(極少+),CD138(部分+),CD68(+),CD163(+),IgG(部分漿細胞+),IgG4(少數漿細胞+),CD1a(-),PAX-5(部分+),S-100(+)。實驗室檢查:血常規、凝血功能、CRP、D-二聚體、免疫指標、腫瘤標志物未見異常。

2 討 論

R D D又稱竇組織細胞增生伴巨大淋巴結病(sinus histiocytosis with massive lymphadenopathy,SHML),是一種罕見的淋巴組織細胞增生性疾病[1],Destombes[2]在1965年首先報道,Rosai等[3]在1969年正式對其命名。國際組織細胞協會(Histiocyte Society,HS)在1987年將RDD歸類為非LCH。2016年HS將其分為R組和C組,R組包括家族性RDD、散發性RDD,以及其他非皮膚、非朗格漢斯細胞型組織細胞病;C組為皮膚型組織細胞病[4]。RDD常見的臨床表現為無痛性頸部淋巴結腫大伴發熱、體重減輕和盜汗。主要發病人群為兒童和青年,平均年齡約20.6歲。地域上以非洲多見,男女比例約為1.4∶1.0[5]。40%的患者可見結外累及,單純發生結外病變的非常罕見。常見結外發病部位為皮膚、鼻腔、骨骼、眼部組織和中樞神經系統。骨骼病變在X線片上表現為清楚的邊緣硬化的溶骨性病變。中樞神經系統病變常累及硬腦膜,臨床上易誤診為腦膜瘤[6-9]。實驗室檢查:可出現血沉升高、白細胞增多、高γ球蛋白血癥和自身免疫性溶血性貧血。病理學表現為淋巴結結構部分或不全破壞,淋巴濾泡消失。突出形態為淋巴竇明顯擴張,竇內充滿組織細胞及少量小淋巴細胞、中性粒細胞。組織細胞有明顯吞噬現象,吞噬淋巴細胞(噬淋巴細胞現象)、紅細胞、脂質(泡沫細胞),組織細胞分化成熟,核分裂象罕見。免疫組織化學特點為S-100蛋白呈強陽性,CD1a陰性。

圖1 RDD 18F-FDG PET/CT圖像

RDD最需要和LCH進行鑒別。RDD免疫組織化學S-100蛋白陽性,CD1a陰性,而LCH為S-100蛋白陽性或陰性,CD1a陽性。其他如RDD在H-E染色時缺乏嗜酸性浸潤特點等也有助于鑒別。結內型RDD還需要同竇組織細胞增生癥、間變性大細胞淋巴瘤、惡性腫瘤轉移、惡性黑素瘤等鑒別。近年來發現的一種名為IgG4相關性疾病和RDD有相似的免疫組織化學特點,但病變組織中有大量的IgG4陽性細胞浸潤,表現為兩種疾病同時存在可能[10]。

本例患者以發熱、乏力起病,繼而出現頸部淋巴結腫大,臨床懷疑惡性腫瘤,多次淋巴結穿刺診斷不明確,行18F-FDG PET/CT協助診斷,結果發現全身多發組織器官病變,考慮血液系統疾病,淋巴瘤可能。但顱內病變和硬腦膜關系密切,周圍組織水腫不明顯;骨骼病變有輕度的骨質破壞,累及范圍呈散在分布;這些征象與淋巴瘤常見表現不符。目前影像學方法在RDD診斷和療效評估中的作用還沒有明確。

Mahajan等[11]分析了27例RDD患者的18F-FDG PET/CT結果,81.5%(22/27)的患者有結外病灶,最常見的累及部位是中樞神經系統(7/22)和骨骼(9/22);24例患者18F-FDG PET/CT顯像陽性,幾乎所有病灶葡萄糖代謝均增高;同CT或MRI相比,18F-FDG PET/CT可發現更多的病灶;通過18F-FDG PET/CT顯像,40.7%(11/27)的患者改變了治療方案。該研究認為18F-FDG PET/CT在確定RDD患者的病變范圍和優化治療方案方面有較高的價值。

本研究結果表明全身18F-FDG PET/CT顯像非常適合用于全面評估RDD患者的病情,在結外病灶的探測方面具有特別的優勢,推薦將PET/CT檢查作為RDD疾病相關研究的工具。

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