經(jīng)胃前壁成功治療十二指腸巨大膽囊結(jié)石致Bouveret綜合征1例報告

陳 旭，李倫旭，祁 冰,2，張慶凱,2，張桂信,2，李 爽,2，尚 東,2

1 大連醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院 中西醫(yī)結(jié)合普外科，遼寧 大連 116011； 2 遼寧省膽胰疾病中西醫(yī)結(jié)合診療中心，遼寧 大連 116011

膽石癥是Bouveret綜合征的發(fā)病基礎(chǔ)，其特征是膽囊結(jié)石通過膽囊十二指腸瘺管后，阻塞幽門或十二指腸近端，從而發(fā)生胃出口機(jī)械性梗阻，多見于老年女性。由于Bouveret綜合征臨床罕見，其診斷治療往往延遲，并導(dǎo)致高死亡率[1]。此外，目前尚無Bouveret綜合征的標(biāo)準(zhǔn)化診療規(guī)范。因此，探討膽囊十二指腸瘺合并膽石性腸梗阻的術(shù)前評估、診斷和手術(shù)方式十分必要。現(xiàn)報道1例膽囊十二指腸瘺合并巨大膽囊結(jié)石性腸梗阻成功治愈患者，以期提高臨床對Bouveret綜合征的認(rèn)識。

1 病例資料

患者女性，84歲，因“反復(fù)嘔吐2個月余”于2021年4月7日入大連醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院。2021年2月5日，患者因膽囊結(jié)石伴急性膽囊炎于外院行超聲引導(dǎo)下經(jīng)皮經(jīng)肝膽囊穿刺置管引流術(shù)。術(shù)后1個月，患者進(jìn)食后再次出現(xiàn)右上腹疼痛，伴惡心嘔吐、反酸噯氣，無發(fā)熱、寒戰(zhàn)等伴隨癥狀，因反復(fù)嘔吐無法進(jìn)食再次于外院就診，腹部CT示：膽囊穿刺引流術(shù)后，膽道擴(kuò)張，膽總管末端低位膽道梗阻可能，肝內(nèi)膽管及膽囊積氣、積液，十二指腸降部異位結(jié)石可能。考慮患者合并上消化道梗阻，嘗試內(nèi)鏡下取石，但未成功，遂置入空腸營養(yǎng)管1枚行腸內(nèi)營養(yǎng)治療，期間引流管脫落。患者既往高血壓、心房顫動、腦梗死病史數(shù)年，肢體活動不利，營養(yǎng)狀況差。入院查體：上腹部壓痛，無反跳痛及肌緊張，Murphy征陰性，振水音陽性，無其他腹部陽性體征。腹部CT(圖1)示：膽囊結(jié)石，膽囊炎；膽總管擴(kuò)張，膽總管可疑結(jié)石；雙腎結(jié)石，伴雙側(cè)腎盂、輸尿管擴(kuò)張積水；心包積液。實驗室檢查：WBC 9.82×109/L，中性粒細(xì)胞百分比85%，Hb 105 g/L；Alb 30 g/L，肌酐134 μmol/L，Na+151 mmol/L，AST 61 U/L，余腫瘤標(biāo)志物等相關(guān)檢驗未見明顯異常。患者既往右上腹不適4年，未系統(tǒng)診治，故考慮患者膽囊十二指腸瘺可能，巨大結(jié)石崁頓引起胃流出道梗阻。患者高齡，基礎(chǔ)疾病多，心肺功能差，遂再次行內(nèi)鏡下碎石取石術(shù)，術(shù)中見幽門前方巨大墨綠色結(jié)石阻塞十二指腸腸腔，造影示結(jié)石巨大，完全占據(jù)十二指腸球部腸腔及球降交界部(圖2)，未見十二指腸瘺口，因結(jié)石堅硬、巨大，碎石儀僅能對小部分表面結(jié)石碎石，經(jīng)內(nèi)鏡取石再次失敗。術(shù)后繼續(xù)行腸內(nèi)營養(yǎng)支持，與患方溝通外科手術(shù)是目前解除梗阻的唯一辦法，告知治療方案和風(fēng)險后，患方同意手術(shù)治療。2021年4月19日，患者在全麻下行腹腔鏡中轉(zhuǎn)開腹胃前壁切開巨大膽囊結(jié)石取出術(shù)，術(shù)中見膽囊被周圍腸管緊密包繞固定，膽囊三角及肝十二指腸韌帶顯示不清，切開膽囊見巨大結(jié)石，無法取出，故決定切開胃前壁將結(jié)石取出，考慮患者高齡且一般狀態(tài)差，黏連重，手術(shù)時間長則風(fēng)險大，故中轉(zhuǎn)開腹，切開膽囊底部，膽囊十二指腸間瘺口見結(jié)石直徑約5 cm，無法從瘺口取出，故切開胃前壁4 cm，因結(jié)石卡壓在十二指腸球部，無法一次性取出，遂應(yīng)用骨科電鉆+克氏針逐步碎石將結(jié)石完全取出，同時，術(shù)中見右上腹、肝十二指腸韌帶、肝門區(qū)黏連極為嚴(yán)重，難以解剖，長時間操作隨時可能出現(xiàn)生命危險，與患方溝通后，患方不同意行膽囊切除及膽囊十二指腸瘺修補(bǔ)術(shù)，手術(shù)順利結(jié)束，術(shù)后14 d患者順利出院，進(jìn)食良好，術(shù)后復(fù)查CT未見異常(圖3)。

注：入院后腹部CT可見膽囊內(nèi)巨大結(jié)石，侵犯十二指腸壁，可疑進(jìn)入十二指腸腸腔，結(jié)石最大徑為3.71 cm×2.73 cm。

注：a、b，十二指腸鏡下可見巨大墨綠色結(jié)石阻塞十二指腸腸腔，黃管為三腔喂養(yǎng)管；c，十二指腸鏡下進(jìn)行碎石，碎石儀僅可碎小部分表面結(jié)石；d，十二指腸鏡下造影示結(jié)石巨大，完全占據(jù)十二指腸球部腸腔及球降交界部。

注：術(shù)后患者復(fù)查CT，未見異常，恢復(fù)順利

2 討論

膽囊十二指腸瘺，可由結(jié)石、炎癥、腫瘤、潰瘍、膽道支架、膽道損傷等引起，臨床罕見，而導(dǎo)致胃出口梗阻的病例更為少見，又稱為Bouveret綜合征。約70%～90%的膽囊十二指腸瘺由膽系結(jié)石引起[2]，常見于膽囊結(jié)石合并慢性膽囊炎[3]，在病情發(fā)展過程中有結(jié)石嵌頓于膽囊頸部或膽囊管炎性水腫時，膽囊內(nèi)膽汁引流不暢及結(jié)石重力作用對膽囊壁的直接壓迫，使膽囊局部血流變差，最終導(dǎo)致膽囊壁壞死，并與炎性黏連的十二指腸穿通，形成病理性瘺口，從而使膽囊內(nèi)結(jié)石通過瘺口進(jìn)入消化道，大部分結(jié)石可由消化道順利排出，但結(jié)石較大時，則會出現(xiàn)膽石性腸梗阻。有研究[4]認(rèn)為，>2.5 cm的結(jié)石可能會造成膽石性腸梗阻，梗阻部位一般位于Treitz韌帶以下的小腸部位，其中1%～3%的患者[5]可引發(fā)Bouveret綜合征。

目前，手術(shù)是Bouveret綜合征最有效、最徹底的治療方法，僅有少數(shù)患者可經(jīng)非手術(shù)治療獲得痊愈[6-7]。其手術(shù)治療原則為完整取石，解除梗阻，在病情允許情況下力爭切除膽囊、修補(bǔ)瘺口，預(yù)防術(shù)后的膽道結(jié)石復(fù)發(fā)以及膽道逆行感染等相關(guān)并發(fā)癥[8]。主要在臨床應(yīng)用的手術(shù)治療方法分為一步及二步法[9]。對于患者全身情況良好且膽囊及病灶周圍滲出較輕的患者，可行胃或腸切開取石+膽囊十二指腸瘺修補(bǔ)+膽囊切除，即一期治療。但當(dāng)患者高齡、病灶周圍炎癥滲出重，且全身基礎(chǔ)條件差等不宜長時間手術(shù)的情況時，則應(yīng)以取出結(jié)石、解除梗阻為目標(biāo)，待患者身體狀況好轉(zhuǎn)且炎癥滲出吸收后，再進(jìn)一步?jīng)Q定是否行二期瘺口修補(bǔ)、膽囊切除術(shù)，此為二步法。有研究[10]顯示，Bouveret綜合征一步法手術(shù)病死率高于二步法，因此臨床上主要提倡二步法分期治療。

針對本例患者，本中心采用中西醫(yī)結(jié)合多元微創(chuàng)化理念，使用多鏡(腹腔鏡、膽道鏡、十二指腸鏡等)聯(lián)合進(jìn)行治療，結(jié)合骨科電鉆及克氏針、中醫(yī)針灸、中藥等，最終使患者康復(fù)出院。總結(jié)經(jīng)驗如下。(1)診斷方式的選擇。Bouveret綜合征因其缺乏特征性的臨床表現(xiàn)，術(shù)前確診困難，出現(xiàn)以下情況時可考慮本病：①老年，有長期反復(fù)發(fā)作的膽囊炎、膽結(jié)石病史，且膽囊結(jié)石>2.5 cm。②突然出現(xiàn)急性非絞窄性上消化道腸梗阻表現(xiàn)，嘔吐大量膽汁，并含有膽石性異物，出現(xiàn)胃潴留的臨床癥狀及體征。③具有特征性影像學(xué)(CT、MRI)表現(xiàn)——Rigler三聯(lián)征(胃腸腔積氣、擴(kuò)張、積液)；下腹部異常鈣化影；膽囊或膽管內(nèi)積氣，排除Oddi括約肌松弛征、氣腫性膽囊炎、手術(shù)建立的膽腸吻合以及既往是否行Oddi括約肌切開等。④B超或CT等相關(guān)輔助檢查，前后對比發(fā)現(xiàn)較大膽囊結(jié)石消失或在異位出現(xiàn)。⑤經(jīng)胃鏡檢查，巨大膽結(jié)石阻塞幽門或十二指腸近端，可見膽囊十二指腸瘺口，或因膽石較大不能見膽囊十二指腸瘺口。其中，多排螺旋CT已被認(rèn)為是診斷膽石性腸梗阻的首選檢查方法。(2)手術(shù)方式的選擇：遵循個體化原則，根據(jù)年齡、身體狀況、瘺口大小等綜合因素選擇具體治療方案，進(jìn)行充分的術(shù)前評估，從對患者創(chuàng)傷最小的治療方案進(jìn)行逐步嘗試。在本例中，筆者團(tuán)隊嘗試了十二指腸鏡下聯(lián)合機(jī)械碎石、電動液壓或激光碎石等技術(shù)手段，但因結(jié)石巨大且堅硬導(dǎo)致取石失敗，后決定嘗試性腹腔鏡下切開膽囊取石，術(shù)中情況復(fù)雜，膽囊被周圍腸管緊密包繞固定，膽囊三角及肝十二指腸韌帶顯示不清，一般情況差，心肺功能難以耐受長時間手術(shù)，故選擇二步法治療，縮短手術(shù)時間，因結(jié)石巨大，碎石儀碎石困難，筆者團(tuán)隊術(shù)中臨時決定采用骨科電鉆聯(lián)合克氏針逐步碎石，極大提高了碎石取石效率。該方法尚未見有文獻(xiàn)報道，故針對取石方法及方式，術(shù)者應(yīng)打開思維局限性，隨機(jī)應(yīng)變處理術(shù)中困難。(3)圍術(shù)期管理：Bouveret綜合征患者往往為高齡患者，故術(shù)前應(yīng)給予營養(yǎng)支持，待患者全身情況好轉(zhuǎn)后再行手術(shù)治療；術(shù)后保持引流管通暢，防止膽瘺、胃瘺出現(xiàn)，同時使用甲氧氯普胺、中醫(yī)中藥以及針灸等中西醫(yī)結(jié)合的方式促進(jìn)患者胃腸功能的恢復(fù)。(4)同時，在治療過程中應(yīng)充分與患方交流，保持耐心，消除患方的擔(dān)憂和顧慮，得到患方的支持和信任，有利于臨床治療及病情恢復(fù)。

綜上所述，Bouveret綜合征臨床罕見，對膽囊炎長期反復(fù)的患者應(yīng)提高警惕，避免漏診、誤診，抓住患者臨床特征和輔助檢查指標(biāo)特點作出判斷。面對Bouveret綜合征，應(yīng)當(dāng)秉持敢于嘗試、敢于創(chuàng)新的精神，將內(nèi)鏡、腔鏡等先進(jìn)治療技術(shù)融入臨床治療中，通過多鏡(腹腔鏡、膽道鏡、十二指腸鏡等)聯(lián)合，結(jié)合其他科室相關(guān)技術(shù)以及中醫(yī)中藥、針灸等多元化治療，改善患者預(yù)后，降低病死率。

倫理學(xué)聲明：本例報告已獲得患者知情同意。

利益沖突聲明：所有作者均聲明不存在利益沖突。

作者貢獻(xiàn)聲明：陳旭負(fù)責(zé)資料分析，撰寫論文；李倫旭、祁冰、張慶凱、張桂信參與收集數(shù)據(jù)，修改論文；李爽、尚東負(fù)責(zé)擬定寫作思路，指導(dǎo)撰寫文章并最后定稿。