血管異常通路封堵器聯(lián)合覆膜支架置入治療膽管支氣管瘺1例并文獻復(fù)習(xí)

周金花 劉歡 邊翠霞 袁魯娜 劉瑞娟

膽管支氣管瘺(Bronchobiliary fistula，BBF) 是膽道系統(tǒng)與胸膜腔、支氣管之間的病理性通道，臨床上較罕見。BBF病因多樣，多見于先天發(fā)育異常、膽道腫瘤、創(chuàng)傷、感染等。臨床表現(xiàn)為大量膽汁經(jīng)呼吸道咳出體外，出現(xiàn)膽汁樣痰液，重癥肺部感染，嚴(yán)重水電解質(zhì)紊亂等。BBF的治療正從傳統(tǒng)的開放手術(shù)治療向內(nèi)鏡介入治療轉(zhuǎn)變，越來越多的報告證實內(nèi)鏡治療的有效性及安全性。近期我科應(yīng)用氣管鏡下置入血管異常通路封堵器聯(lián)合覆膜支架，成功救治1例BBF患者，現(xiàn)報道如下。

病例資料

患者，男，60歲，因“咳嗽、咳痰、憋喘1個月，加重伴發(fā)熱5天”入院，既往有糖尿病、膽管癌術(shù)后病史，1月前行經(jīng)皮肝穿刺膽道引流術(shù)(PTCD)治療。自1個月來出現(xiàn)咳嗽、咳痰，痰為黃色粘痰，偶伴有痰中帶血，間斷咳出膽汁樣分泌物，胸部強化CT(見圖①+②)示：右肺下葉空洞性病變，考慮肺膿腫可能，右側(cè)少量胸腔積液；痰培養(yǎng)示大腸埃希菌。先后于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院及上級醫(yī)院抗感染及氣管鏡吸痰等治療，效果不理想。5天前上述癥狀加重，并出現(xiàn)發(fā)熱，體溫最高39.5℃，來診。診斷：重癥肺炎 肺膿腫 膽道支氣管瘺？膽管癌術(shù)后并多發(fā)轉(zhuǎn)移 膽道瘺PTCD術(shù)后。入院后行無痛支氣管檢查，鏡下見大量黃色膽汁樣分泌物，予以吸引清理后見右肺下葉大量黃色膽汁分泌物不斷涌出(見圖③)，分泌物送檢膽紅素定性陽性，考慮存在膽道支氣管瘺。因惡性腫瘤及肺部感染消耗，患者一般情況較差，家屬拒絕外科手術(shù)治療，為了有效控制肺部感染，減輕膽汁對支氣管黏膜的侵蝕，建議行氣管鏡下氣道封堵治療，家屬知情同意。全麻下順利插入硬鏡，見雙側(cè)管腔大量黃色膽汁涌堵，予以吸引清理后，見右肺下葉外、后、內(nèi)基底段不斷有膽汁涌出，予以血管異常通路封堵器封堵，并置入覆膜支架，治療后未再有膽汁

圖①、② 右肺下葉空洞性病變，考慮肺膿腫可能，右側(cè)少量胸腔積液

圖③ 氣管鏡下見大量黃色膽汁樣分泌物不斷涌出

涌入氣道(見圖④、⑤)。患者未再咳膽汁樣痰液，體溫正常，抗感染及營養(yǎng)支持治療后好轉(zhuǎn)出院，2個月后復(fù)查胸部CT較前好轉(zhuǎn)(見圖⑥)，復(fù)查氣管鏡檢查，鏡下見支架位置良好，支架上端及遠(yuǎn)端肉芽增生，予以激光消融治療，治療后管腔較前通暢。

討 論

BBF是一種臨床少見疾病，最早由Peacock于1850年報道[1], BBF 分為先天性和獲得性，臨床以獲得性為主[2]。研究發(fā)現(xiàn)，任何導(dǎo)致膽道、膈肌損傷或細(xì)支氣管的事件，均可能導(dǎo)致支氣管瘺，在發(fā)展中的國家，棘球蚴病和阿米巴病是最常見的原因，而在發(fā)達國家，創(chuàng)傷和膽道梗阻占主導(dǎo)地位[3]。最近一項系統(tǒng)綜述，發(fā)現(xiàn)腫瘤是BBF形成的最常見原因(32.3%)，其次是膽管阻塞(30.8%)[4]，還見于蛔蟲病、梅毒、霍奇金病、結(jié)核病、肝臟子宮內(nèi)膜異位癥等少見病。瘺管形成的發(fā)病機制多樣，認(rèn)為膽道內(nèi)壓力增加和局部炎癥與BBF發(fā)展有密切關(guān)系。

圖④ 氣管鏡下置入血管異常通路封堵器封堵瘺口 圖⑤ 氣管鏡下置入覆膜支架 圖⑥ 復(fù)查胸部CT示支架位置良好，肺部感染及胸腔積液情況較前好轉(zhuǎn)

BBF最常見的臨床表現(xiàn)是咯膽色素痰、咳嗽、發(fā)熱、腹痛、胸痛、黃疸、呼吸困難，由于臨床醫(yī)生對本病的認(rèn)識不足，容易誤診為肺部感染性疾病而延誤治療。BBF典型臨床癥狀是咳出膽汁樣痰，痰量最多可達1000～1500 mL/d，一般100～200 mL/d[5]，痰液呈堿性，膽紅素測定含膽汁成分，即可確診BBF[6]。目前膽管造影仍是確診BBF、顯露瘺管走行及開口的直接手段，臨床上通過PTC、ERCP診治BBF較常見[7]，使用磁共振成像和肝特異性造影劑可演示支氣管瘺[8]。

一旦確診BBF，需盡快治療，以往多采用常規(guī)外科手術(shù)治療，但存在創(chuàng)傷大、費用高，住院時間及術(shù)后康復(fù)時間長等缺點。國內(nèi)的BBF患者絕大多數(shù)接受了外科治療[2]，Liao等[4]統(tǒng)計了近30年國外BBF患者，其研究表明近一半的BBF患者(49.2%，33/67)接受內(nèi)鏡治療，28例患者(41.7%，28/67)接受了外科治療。雖然國內(nèi)外在治療方案上選擇有別，但國內(nèi)外總體治愈率基本相似，這表明內(nèi)鏡治療與外科治療的治療效果可能大體相當(dāng)。因此，近年來，國外的介入治療、內(nèi)鏡逐漸成為首選治療方案。李強等[9]報道2例BBF患者接受支氣管鏡下鎳鈦合金封堵器治療，亦取得了良好的治療效果。另有報道，利用電子支氣管鏡在支氣管內(nèi)Watanabe Spigot治療支氣管膽瘺，也取得了很好的臨床效果[10]。

近期有報道，通過圖像引導(dǎo)經(jīng)皮穿刺接近最近的遠(yuǎn)端支氣管，并隨后串聯(lián)放置血管異常通路封堵器成功治療1例難治性BBF病例[11]。本病例中患者經(jīng)過內(nèi)鏡下置入血管異常通路封堵器聯(lián)合覆膜支架治療后，臨床癥狀得到顯著緩解，胸部CT較前好轉(zhuǎn)，減輕了患者痛苦及醫(yī)療費用，改善了患者預(yù)后，效果良好。

總之，減少危險因素、快速診斷、盡早治療會使BBF獲得更好的預(yù)后。對于不接受手術(shù)或者一般狀況差而不能選擇手術(shù)的BBF患者，內(nèi)鏡下介入治療有效性及安全性較好，為患者提供了另一種選擇。