多發牙源性角化囊腫術后病理性骨折保守治療1 例及文獻分析

[摘要] 頜骨囊腫術后病理性骨折是一種嚴重的手術并發癥，臨床罕見。一旦出現病理性骨折，處理往往較為棘手，患者的治療時間和經濟成本增加。本文報道1 例頜骨多發牙源性角化囊腫術后下頜骨病理性骨折的患者，采用保守治療的方案，治療效果良好。同時結合相關文獻探討分析，為臨床醫師提供參考。

[關鍵詞] 病理性骨折； 牙源性角化囊腫； 下頜骨； 保守治療

[中圖分類號] R782.4 [文獻標志碼] B [doi] 10.7518/hxkq.2024.2024212

頜骨病理性骨折是指發生在頜骨已有病變基礎上，該病變導致頜骨強度削弱而導致的骨折[1]。病變既包括頜骨本身發生的占位病變，如頜骨囊腫和腫瘤等，也包括治療原發病而使頜骨受到影響的疾病，如放射性頜骨壞死、藥物相關性頜骨壞死等[2-3]。頜骨囊腫為口腔頜面外科常見病、多發病，其中牙源性囊腫約占74.7%[4]，包括根尖周囊腫、含牙囊腫及牙源性角化囊腫等。牙源性角化囊腫病理性骨折罕見報道。本文報告1 例多發角化囊腫術后下頜骨病理性骨折的患者，結合相關文獻探討病因、臨床表現、診斷及治療方法。

1 病例資料

患者，男，49 歲，因“發現雙側下頜骨囊性腫物4 年”入院。患者4 年前因耳部疼痛不適于外院拍片，發現雙側下頜骨低密度影。患者當時未行處理。近期患者于淄博市中心醫院口腔頜面外科門診就診復查腫物明顯增大，收治入院。專科檢查：頜面部基本對稱，上下頜骨未見明顯膨脹畸形，雙側顳下頜關節活動對稱無壓痛，開口型、開口度正常，面部表情肌功能正常，唇無麻木。口內輕度牙周炎表現，牙齒見結石、色素沉著；咬合關系無紊亂；38、48 口內未見萌出；前庭溝無明顯膨隆及乒乓球樣感；余（?）。輔助檢查：全景片示雙側下頜骨低密度影，累及雙側下頜角、下頜骨體部及多顆牙齒，邊界清，可見骨白線，下方達下頜骨下緣；左上頜前牙區可見埋伏多生牙影，牙齒周見低密度影包繞（圖1）。患者吸煙史30 余年，1 包/天，既往史無特殊。

排除手術禁忌后，全麻下于患者口內47-48 及磨牙后區對應前庭溝黏膜做類圓形切口，切除黏骨膜及部分骨質，進入囊腫內部。囊腫內含黃色液體，囊壁厚，可見大量角化物，囊內無分隔。取部分囊壁送病理。同法于左下頜骨病變處開窗，術中將38、48 一并拔除。下頜骨兩處切口充分開窗不縫合，留作窗口，兩側各置碘仿紗條1 根。左上頜骨囊腫予以翻瓣暴露后直接刮除，內含多生牙一并拔除。病理診斷為：牙源性角化囊腫（3處）。

術后常規給予患者抗感染消腫支持治療，3 d過后患者面部腫痛逐漸減輕，無下唇及舌麻木感，術區無積液感染表現，咬合關系正常。然而術后第8 天患者再次出現右側術區疼痛，抽除部分碘仿紗條后仍不能緩解。查體：右側咬肌區輕度腫脹、觸痛，輕度張口受限，口內見咬合關系紊亂，部分牙齒開，咬合時不能對位。考慮骨折可能性大，予以下頜骨CT 三維重建證實：右側下頜角病理性骨折（圖2）。

結合文獻報道及患者骨折移位實際情況，告知患者治療方案有兩種：1） 保守治療，即上下頜牙弓夾板頜間結扎牽引治療；2） 手術治療，即下頜骨重建板重建術或下頜骨截骨后游離骨移植術，兩者術后也需短期配合牙弓夾板頜間牽引治療。向患者說明不同方案所需時間、創傷大小及風險并發癥，患者選擇先行保守治療。遂行16-26、36-46 牙弓夾板固定，彈性橡皮筋頜間牽引。患者經牽引后咬合關系恢復，出院后門診按時復查，更換碘仿紗條及橡皮圈。4 周后拆除牙弓夾板，囑適當制動，流質飲食，咬合關系穩定無改變。術后2 年復查錐形束CT （cone beam computed tomography，CBCT） 及全景片（圖3、4），病變區持續成骨改建無復發，咬合正常，骨折愈合。

2 討論

牙源性角化囊腫發生率約占所有頜骨囊腫的3.3%～17.4%[5]。目前研究[6]認為其起源于殘留的牙源性上皮組織和口腔黏膜的基底細胞錯構，其發生與局部組織缺陷和外界刺激因素有關。病變多累及下頜骨，通常沿下頜骨長軸生長，膨隆較其他頜骨囊腫及腫瘤不明顯。約一半以上出現在下頜骨后份，并向下頜支延伸。臨床常見癥狀包括面部腫痛、口內溢膿、牙齒松動，可合并間隙感染、感覺麻木、皮膚瘺管、病理性骨折等。亦有部分患者無明顯癥狀，在口腔檢查中偶然被發現。牙源性角化囊腫患者中約有12.5%發生多個囊腫或表現為Golin-Goltz 綜合征的其他特征[7-8]。本例患者為上下頜3 處囊腫，暫未見綜合征的其他表現，體現了表型的差異。

對于頜骨囊性病變，有刮治術和開窗減壓術兩種手術方案。刮治術適用于范圍較小的、單房性頜骨囊腫。可一次清除病變，創口一期關閉。對于皮質骨破壞嚴重，剩余骨薄弱，無法充分去骨顯露術區以致不能完全去除病變者，不建議應用刮治術[9]。開窗術的適應證為大型頜骨囊性病變，累及多顆牙齒及重要解剖結構（如下牙槽神經管、上頜竇和鼻腔等），因繼發感染致張口受限者，因全身情況不佳不能耐受較大手術創傷者[10]。具體到該患者，為避免患者下唇麻木，減小頜骨創傷，保留磨牙牙髓活力，對于雙側下頜角區大囊性病變采用了開窗術。而左上頜病變局限，適宜刮除后直接關閉創面。

通過檢索國內外文獻，明確病理為牙源性角化囊腫的病理性骨折罕見報道，僅有4 篇文獻共5例患者[11-14] （表1）。4 例患者采用了開放性手術方式治療，其中有2 例一并進行了髂骨松質骨植入；僅1 例患者為復發角化囊腫二次手術后發生病理性骨折，經頜間結扎處理，骨折愈合，但因文章重點并非病理性骨折，故該患者詳細治療經過及資料未予展示。

2.1 病因

頜骨為非負重骨，與長骨相比，病理性頜骨骨折發生率極低，約占所有頜骨骨折的0.47%～4%[11]。病理性骨折是指正常時不足以引起骨折的外力或沒有施加任何外力而由于全身性或局部性情況引起的骨折。通常發生骨折的骨已有已知病變或隱匿性的病理改變。這些病變包括頜骨炎癥（牙源性感染、放射性骨髓炎、藥物性骨壞死等）、頜骨囊性病變、頜骨良性腫瘤、頜骨原發或轉移惡性腫瘤[2-3]。與良性囊性病變相關的下頜骨病理性骨折相對少見，尤其是源于牙源性角化囊腫的病變。大多數骨折發生在咀嚼過程中或患者發生意外時。本研究中患者病變位于下頜角應力集中區，且為雙側大囊性病變，骨質缺損多，導致下頜角區強度明顯降低，骨折風險增加。該患者術后數日內雖然嚴格進行了流質飲食，但因工作原因，術后每天熬夜進行手機及電腦的操作。疲勞感使得患者打哈欠的頻率明顯增加，患者逐漸出現了疼痛及咬合紊亂。有研究[15]表明下頜骨病理性骨折通常是前部降肌和后部提肌生理活動的結果，下頜角是口腔內力和口外力的薄弱部位。本例患者打哈欠后出現骨折也說明，薄弱的下頜角區因為應力集中和不斷的肌肉力量作用，最終不能承受肌肉的正常生理活動而出現骨折。此外，對于術前估計病理性骨折風險很大的患者，需慎重分析阻生牙拔除后下頜角區應力改變情況。囊內阻生牙的拔除往往可以使開窗口更通暢有效，但如果拔除時需要去除過多骨組織，可能影響到下頜骨的生物力學強度，則應考慮二期手術拔除。有研究[16]表明，由于下頜第三磨牙不同程度的阻生，使得局部區域的骨量減少，骨的應力屏障減少，導致了下頜角區骨折發生率增加。且阻生位置越低、下頜角區骨體純高度越低，下頜骨緩沖外力打擊的抗力則越低。該患者38、48 阻生牙位于囊腫上緣，牙冠完全暴露于囊腔對開窗口有阻擋，不利于后期換藥及塞治器的佩戴。為了使開窗口達到合適大小，選擇拔除38、48 牙。由于阻生牙牙冠無骨質覆蓋，術中僅用牙鋌小心施力，順牙長軸方向將牙齒朝囊腔內挺出，盡量避免進一步去骨。但不可否認該部位拔牙創的存在，可能使得外斜線上方骨強度下降，從而產生應力改變，增加了骨折風險。

2.2 臨床表現和鑒別診斷

下頜骨病理性骨折的臨床表現與創傷導致的骨折表現大部分相同，包括骨折段移位及異常動度、咬合錯亂、下唇麻木、張口受限、腫脹疼痛等。結合患者病史及影像學檢查，病理性骨折診斷相對容易。但因局部或全身疾病引起的病理性骨折，部分患者在骨折前還存在長期的頜骨膨隆、牙齒松動、軟組織瘺管、骨折區域的軟硬組織新生物等，需引起臨床醫師重視。

2.3 治療

現代醫學實踐已經證明，對于頜面部創傷導致的骨折，切開復位內固定，即堅固內固定手術治療是主流和首選方法，可以說是金標準。但對于頜骨病理性骨折，治療可謂復雜并具有挑戰性。因為其病因多種多樣，患者局部和全身存在的疾病會對正常骨愈合產生影響。

病理性骨折的治療需要按照病因制定不同的治療方案。其開放性手術治療手段從傳統的切開復位內固定，到截骨不修復、單純重建板修復，到血管化游離骨瓣修復都有采用。需因患者病情個性化實施。總體原則是先行病理治療（惡性或良性），骨折治療取決于由此產生的骨缺損[17]。

年輕健康，骨骼正常，骨折模式簡單，并且有足夠支撐可以在復位后實現良好的骨對位者，常規切開復位內固定甚至閉合復位可以實現骨的快速愈合。如果沒有正常愈合可能性，則將病變骨徹底切除，缺損根據具體病變類型，可按照頜骨重建手段原則，行同期或二期重建[17]。

角化囊腫導致的病理性骨折，尚無足夠數量病例進行循證醫學意義上的治療方案選擇。目前為止，多采用開放性手術。本文患者采用了頜間牽引保守治療的方法。其原因為：1） 患者自身意愿不能接受開放性手術；2） 結合患者骨折及病變類型（良性病變且骨折斷端移位和缺損不多），更加偏向于保守治療方法。該方法在一定程度上可以減少并發癥的產生，減小患者創傷和花費，但需要患者有較高的依從性和耐受性，可以配合較長時程的牙弓夾板頜間彈性牽引。

總之，本文采用保守治療方法對1 例多發角化囊腫術后病理性骨折的患者進行治療，效果肯定。該患者還需要5 年內的隨訪，以監測可能出現的復發。希望該病例的診療經過，可以為臨床醫師提供有價值的參考。

利益沖突聲明：作者聲明本文無利益沖突。

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（本文編輯 杜冰）