閉孔疝延誤診治的原因分析（附1例報告）

劉玉+胡竑偉+劉蘇

摘 要 閉孔疝是臨床上比較少見的腹外疝，是引起腸梗阻的一個重要原因。本文通過病例分析，對閉孔疝的解剖特點、發病因素、臨床表現進行分析，為社區醫生減少誤診提供參考。

關鍵詞 閉孔疝 臨床特點 誤診原因

中圖分類號：R656.2 文獻標識碼：A 文章編號：1006-1533（2014）02-0037-04

Analysis of the cause of diagnosis and treatment delayed for obturator hernia

LIU Yu， HU Xianwei， LIU Su

（Digestive Department of Zhabei Branch of Changzheng Hospital， Shanghai 200070， China）

閉孔疝是腹內臟器，經骨盆側壁閉孔管向股三角區突出的隱匿性疝，是臨床較少見的一種腹外疝，占所有疝的0.07%[1]。因左側有乙狀結腸覆蓋，右側閉孔疝相對多發，雙側發生者甚少。疝內容物以小腸為主，亦可見結腸﹑膀胱或附件等臟器。盡管在1724年Ronsil就報道了第一例閉孔疝，但至今閉孔疝仍較易誤診、漏診，術前常因難以明確診斷而延誤其治療。大多數閉孔疝起病隱匿，臨床表現不典型，臨床醫生對該病認識不足，以及患者主、客觀因素，常常延誤診治，導致患者發生腸壞死、腸穿孔，病死率極高。因此，提高對本病的警惕，及時準確的診斷對挽救患者生命和提高預后有重要的意義。下面結合1例病例報告就如何及時準確地診治閉孔疝進行探討。

1 病歷簡介

患者，女，85歲，體重42 kg。因上腹部持續性脹痛伴發熱3 d于2012年5月入院。腹痛同時伴有惡心，未嘔吐，排氣減少，解成形便一次，排氣、排便后腹痛未緩解。既往有腦梗死病史，未留下任何后遺癥；否認支氣管炎、肺氣腫、便秘等其他的慢性病史。婚育史：4-0-0-4。查體：體溫：36.8℃，呼吸：16次/分，脈搏：84次/min，血壓：150/80 mmHg。體形消瘦，神清，查體合作。淺表淋巴結無腫大。胸廓無畸形，兩肺呼吸音粗，未聞及干濕羅音。心前區無隆起，無震顫，心尖博動位于第Ⅴ肋間左鎖骨中線處，心臟相對濁音界增大。心率84次/min，律齊，各瓣膜聽診區未聞及病理性雜音。腹部平坦，未見明顯腸型及蠕動波。全腹軟，中上腹及右上腹壓痛，輕度反跳痛，未觸及明顯包塊，肝脾肋下未及，移動性濁音陰性；腸鳴音3～4次/min，肛門及陰道拒檢。查血常規：血白細胞：15.4×109/L、中性粒細胞：93.2%；入院后立即行腹部立臥位X片：可見中小腹部小腸腸襻充氣、伴多個氣液平面，診斷為“小腸不完全性梗阻”，并行上腹部CT平掃提示：部分小腸腸襻輕度擴張、積氣積液，診斷為“小腸不完全性梗阻”，給予禁食、通便、抗感染、補液等對癥支持治療，入院第5 d患者腹脹未見好轉，腹痛加重，查體時腹肌緊張，中上腹及右側腹壓痛，輕度反跳痛，未觸及明顯包塊，移動性濁音陰性；腸鳴音3～4次/ min。再次行下腹部CT檢查，下腹部CT提示：右側腹股溝區見氣液平面，所見小腸腸腔擴張、積氣、積液，考慮“右側腹股溝疝伴小腸不完全梗阻”，仔細檢查腹股溝區及股三角區未見明顯的包塊，也未觸及疝塊，影像學表現與臨床體征不符，右側腹股溝疝診斷不成立。再次復習下腹部CT發現右側閉孔區可見疝影，考慮“急性腹膜炎小腸不完全性梗阻閉孔疝可能”，建議患者即刻行剖腹探查手術，但由于患者高齡、消瘦，營養狀況較差，心肺功能欠佳，家屬及患者考慮麻醉及手術風險大，拒絕進一步手術治療，故轉入監護病房保守治療，最后患者因呼吸功能衰竭死亡。

2 討論

2.1 閉孔疝局部解剖特點與臨床的關系

閉孔是由恥骨和坐骨共同圍成，正常位于恥骨肌的深層，股三角區的下端，在恥骨肌和內收肌之間。閉孔管是閉孔膜外緣與恥骨上支之間的一纖維骨性管道，長2～3 cm，寬約0.2～0.5 cm，向前內下方斜行，內有閉孔神經、動脈和靜脈通過，正常的閉孔管內口可容納一指尖，為脂肪組織填充。閉孔管特殊的解剖結構及位置，使閉孔疝發病隱匿，較易忽視該區域的檢查，導致誤診。

閉孔管管壁由無伸展性的骨質和堅韌的腱膜組成，管徑小，疝環缺乏彈性，使疝內容物在短期內就可以發生血運障礙，引起嵌頓，甚至絞窄壞死。閉孔管特殊的組成，使閉孔疝較其他腹外疝易發生嵌頓甚至絞窄壞死。閉孔疝的發病部位及臨床表現與股疝相近，有報道約75%的患者被誤診為股疝[2]。股疝是疝囊通過股環、經股管向卵圓窩突出的疝，由于股環較狹小，周圍又多堅韌的韌帶，也較易發生嵌頓。兩者的發病機制、好發年齡、性別、發病體形、多胎生育史等方面具有共同特點，但股疝與閉孔疝相比，股疝位于體表，只要仔細檢查便容易發現，從而避免誤漏診的發生。

女性骨盆較寬闊且傾斜，閉孔上口較男性寬大，老年人閉孔周圍肌肉萎縮，脂肪填充閉孔管減少，多次妊娠使盆壁組織松弛，使閉孔疝多發于高齡、消瘦、多產的女性。據報道本病的男女發病率之比為1： 6，年齡多在60歲以上[3]。

閉孔疝和其他類型的腹外疝一樣，通常右側多于左側，與乙狀結腸對左側盆壁的保護作用有關，雙側發生者甚少。有報道在閉孔疝中發生于雙側的約占6.0%，部分患者可伴有其他類型的疝如腹股溝斜疝、腹股溝直疝及股疝[4]。在臨床上我們易于滿足腹股溝疝的診斷及治療而忽視閉孔區域的進一步檢查，導致閉孔疝誤診。李進銀[5]曾報道了1例左股疝與閉孔疝并存被誤診誤治的病例。

2.2 閉孔疝的發病基礎和發病正相關因素

盆底肌肉、筋膜薄弱松弛和腹內壓慢性增高是閉孔疝的發病基礎。高齡、消瘦、女性、多胎妊娠及腹壓增高（慢性咳嗽、便秘、重體力勞動等）是發病的正相關因素。本病例為多產消瘦的老年女性患者，既往無慢性病史。國內外文獻報道的病例，大多數患者均存在上述相關因素及發病基礎。夏國兵等[6]報道的25例閉孔疝患者，21例為女性患者，平均年齡為（72.0±5.3）歲，均明顯消瘦，女性患者均有3胎以上生育史。Mantoo等[7]報道6例閉孔疝患者，平均年齡為（88.8±3.4）歲，平均體重為（33.3±4.2）kg，平均身高為（140.0±6.1）cm。

2.3 閉孔疝發生的3個階段

第一階段：腹膜外脂肪和結締組織進入閉孔管。第二階段：腹膜在閉孔管口部形成凹陷并逐漸內陷形成疝囊。第三階段：小腸﹑盲腸甚至闌尾、卵巢等疝內容物墜入疝囊，疝囊為內容物所充滿[7]。因此，閉孔疝形成的不同階段可有不同的臨床表現，在第一、二階段時臨床上可無任何的癥狀，第三階段時可有腸梗阻和閉孔神經受壓的表現，但當疝內容物自行回納時，該癥狀即消失。本例患者屬于第三階段的閉孔疝，以“不完全性腸梗阻”為主要表現，無閉孔神經受壓的陽性體征。

2.4 閉孔疝的臨床特點

閉孔疝既有一般疝的特點如腹壓增高時易發作，平臥位及休息時可緩解，發作時可觸及疝塊，以及腸梗阻甚至腸絞窄的臨床表現，但也有其特有的特征，如閉孔管位置深，不易在相應的部位觸及明顯包塊，且易發生絞窄，造成嚴重后果。閉孔管內閉孔神經通過，因此有閉孔神經受壓的特征性表現。

閉孔疝常缺乏典型的癥狀和體征。其主要的臨床表現為腸梗阻和閉孔神經受壓。①腸梗阻內容物 主要為小腸，多為腸管壁疝（Richter疝），腸梗阻表現根據閉孔疝在不同的階段，有不同的臨床表現，早期表現為反復腹痛、腹脹、惡心、嘔吐、厭食等不完全腸梗阻癥狀，待病情進一步發展，可出現絞窄性腸梗阻的癥狀如持續性腹痛以及腹膜刺激征等表現。該患者的臨床表現與閉孔疝逐漸加重進展過程相符。②閉孔神經受壓征（Howship-Romberg征） 該征象為閉孔神經受壓而發生的放射性疼痛，表現為患者大腿內側和膝關節內側局部刺痛、麻木及異常感覺，在咳嗽等增加腹內壓時疼痛加劇，患側髖關節內收、內旋，伸膝時疼痛加重，屈膝可使疼痛減輕。此征象被視為閉孔疝的特征性臨床表現，然而該征象出現率較低，文獻報道的陽性率為25.0%～50.0%之間[8]。賈志強等[9]報道的15例閉孔疝患者中有13例伴有大腿內側疼痛，其中3例是術后追問病史得知，Howship-Romberg征陽性6例，2例反復發作。在臨床工作中該征象因臨床醫師不熟悉而易漏檢，實際發生率可能較統計數據稍高。另外該征象往往被腹部疼痛表現所掩蓋，也是造成遺漏的原因之一。③Hannington-Kiff征 該征也為閉孔疝的特異性表現，即患側大腿內收肌反射消失，由于閉孔神經受壓所致。用食指在膝關節上5 cm處越過內收肌，用叩診錘敲擊可激發此反射，并可見該處肌肉收縮。與對側亢進反射相比，同側正常的膝髕骨反射提示閉孔神經受壓。 Losanoff等[10]認為Hannington-Kiff征較Howship-Romberg征更具有特異性。④閉孔神經痛 自腹股溝皮膚皺襞處擴展至大腿前側，呈持續性或間歇性疼痛。⑤少見體征 腹股溝韌帶內側下方股三角區可見青紫；腹股溝韌帶內側下方大腿根部捫及壓痛性腫塊或條索狀物。⑥其他 有些患者行直腸指檢或陰道檢查時在直腸或陰道側壁（2點或10點位置）可捫及壓痛性腫塊或條索狀物。

2.5 閉孔疝重要影像學表現

腹部X線檢查可見近端擴張的小腸向閉孔部位集中傾向，擴張的小腸和氣液平面固定在盆腔恥骨上方，改變體位時變化不大，但X線特異性不強；B超檢查有時可發現腸管自盆腔均突出進入大腿部，并可見腸管內容物流動。由于盆腔肌肉組織位置較深，疝囊較小，B超不容易確定精確范圍，且易受腸腔的氣體干擾，影響結果。CT對閉孔疝有確診價值，準確性可達100.0%[11]。CT特異性表現為在恥骨肌和閉孔外肌之間、閉孔外肌的上、中束之間及閉孔內外肌之間可見疝影，在盆腔的疝側擴張的腸管突然塌陷呈“鳥嘴樣”改變是其特征性表現。對閉孔區域的解剖結構不熟悉，以及對閉孔疝的認識不足，常將閉孔疝誤診為腹股溝疝。

結合本病例，最初注意力集中在患者腹部，考慮急腹癥，隨著患者病情的進展以及腹部影像學檢查，可明確診斷小腸不完全性梗阻，但需進一步明確引起小腸不完全性梗阻的原因，一般引起小腸梗阻的常見原因有腸黏連、腸扭轉、腸嵌頓及腹部腫瘤。結合該患者的病史及臨床表現，該患者既往無腹部手術，故腸黏連可排除；該患者腹部影像學未提示有腸扭轉，故可排除。進一步認為該患者為老年女性，體形消瘦，考慮腹部腫瘤可能性較大，但腹部影像學檢查未提示腹部占位，故腹部腫瘤可排除。結合患者下腹部CT，考慮右側腹股溝疝伴小腸不完全性梗阻，經仔細檢查，在腹股溝區未觸及疝塊，故右側腹股溝疝的診斷也不成立。物診科醫生再次回顧影像學檢查，發現右側閉孔區有疝影，但醫生查體時，腹股溝區及股三角區仍未見明顯的包塊，也未觸及疝塊，這與閉孔疝解剖位置較隱蔽，不易捫及有關。回顧分析該患者診斷過程，延誤診斷可能與臨床醫師對該病的認識不足，警惕性不高有關。

3 延誤診治的原因分析

文獻報道本病誤診率達70.0%以上，術前診斷率僅為10.0%～30.0%[12]。回顧分析近年來國內外文獻報道，漏診、誤診多與以下幾個原因有關。

閉孔疝為隱匿性疝，發生部位隱蔽，臨床表現多不典型，值得注意的是，閉孔疝中Richter疝占比較高，早期常缺乏典型的腸梗阻表現而延誤診治。

閉孔疝發生在形成的不同階段，臨床表現不盡相同，由于該病少見，臨床醫師經驗的欠缺，一旦發生小腸梗阻，易于滿足腸梗阻的診斷，從而注意力集中在腹部而忽略了閉孔疝局部的檢查。

本病多發于老年人，反應相對遲鈍，并發癥較多，病情表述不全面，而相對有特征的Howship-Romberg征陽性易用其他原因解釋，如腰椎間盤突出、膝關節炎、膝關節勞損等；臨床醫師在詢問病史時不全面，以及體檢時遺漏Howship-Romberg征及Hannington-Kiff征。盡管該Howship-Romberg征對閉孔疝的診斷有重要的指導意義，但臨床醫師既不能過高估計該癥，也不能忽視它的存在，臨床常因該征而誤診為關節炎，直至手術后追問病史時，患者該征象消失。文獻報道H-R的陽性率僅為50.0%左右，但部分醫生對不明原因的腸梗阻未予以重視，也是造成延誤診治的原因之一。多數患者都是在術后證實閉孔疝診斷后追問病史才發現。

與腹股溝疝不同，臨床診治中因疝塊位置較深，疝囊較小，腹部難以發現包塊，病情在起始階段，未能出現股三角區域及大腿內側的青紫等表現，腹股溝韌帶內側下方大腿根部附近壓痛性腫塊或條索狀物觸診不明顯，兼之本病多發于老年女性患者，主、客觀因素易造成腹股溝區及會陰部檢查困難及遺漏，并易導致肛檢及陰道檢查的缺失，這些都是忽視閉孔疝的原因。筆者認為陽性體征的檢出率主要依賴于臨床醫師的臨床經驗和診斷時的警惕性。

因閉孔疝在臨床較少見，臨床醫師包括物理診斷科醫師對該病的認識不足，易造成必要的影像學檢查缺失如盆腔CT的檢查，大多數醫生僅行上、下腹部CT檢查，滿足腸梗阻的診斷而忽略了閉孔區域的進一步檢查。據報道，CT檢查尤其是多排螺旋CT對閉孔疝的診斷準確率可達100.0%，CT檢查可以發現病變范圍及與周圍組織的關系，病變的血供等情況，螺旋CT重建后可使病變更直觀。

人口老齡化，但發病率報道未見上升，其原因可能與該類患者年齡較大，全身情況較差，家屬及患者本人放棄進一步物理檢查及手術探查有關；且與閉孔疝多發于老年人，患者往往反應遲鈍，病情進展迅速，病情后期又合并諸多臟器的病變，使許多病例未經手術證實而流失。

閉孔疝患者常常合并有其他類型的疝，如腹股溝斜疝、直疝以及股疝等，臨床醫師常因滿足以上疝的診斷，而忽略了閉孔疝的表現，導致延誤診治。

總之，閉孔疝是臨床上比較少見的腹外疝，是引起腸梗阻的一個重要原因，特別是在瘦弱、老年、多胎生育婦女，且既往無腹部手術史者，發生閉孔疝的概率較高。該病一旦發生，病情進展迅速，病死率高。據國外學者統計，該病腸壞死、腸穿孔發生率則高達50.0%，病死率為13.0%～40.0%，國內報道，腸壞死、腸穿孔發生率則高達80.0%，病死率為12.0%～75.0%[13]。值得臨床工作者予以重視，提高對閉孔疝的認知和重視其特征性的體征檢查，重視盆腔閉孔區域的CT檢查有助于提高閉孔疝的檢出率，避免漏診及誤診。

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（收稿日期：2013-08-20）