子宮畸胎瘤2例報(bào)道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

張靜敏++++++程雪++++++紀(jì)捷++++++李青

[摘要] 目的 探討子宮畸胎瘤的臨床與病理特征。方法 回顧性分析我院近年收治的2例子宮畸胎瘤臨床病理資料及隨訪情況，復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行討論。 結(jié)果 兩名患者均為女性，年齡33歲和55歲，均行外科手術(shù)切除瘤體。病理HE切片顯示腫瘤由多種成分構(gòu)成，包括各種上皮、脂肪和軟骨等多種組織成分。隨訪3和25個(gè)月，均預(yù)后良好。結(jié)論 子宮畸胎瘤的發(fā)生極為少見(jiàn)，影像學(xué)檢查及充分取材可提高診斷，良性畸胎瘤病例手術(shù)切除即可，未成熟畸胎瘤應(yīng)輔以適當(dāng)化療方案。

[關(guān)鍵詞] 畸胎瘤； 子宮； 臨床病理

[中圖分類(lèi)號(hào)] R737.9[文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] B[文章編號(hào)] 1673-9701（2014）16-0117-02

Teratoma of the uterus：2 cases report and review of literature

ZHANG Jingmin CHENG Xue JI JieLI Qing

Department of Pathology， Nanjing Maternity and Children Hospital of Nanjing Medical University， Nanjing 210014，China

[Abstract] Objective To explore the clinicopathologic characteristics of the teratoma of the uterus. Methods Two cases with teratoma of the uterus were retrospectively analyzed involved clinicopathologic characteristics and follow-up situation in our hospital in recent years，and the related literatures were reviewed and discussed． Results The patients were both females，at ages of 33 and 55.Both of tumors were surgically treated and examined by HE，tumors consisted of variety of mature tissue， including epithelial，adipose，cartilage etc. The followed up for 3-25 months after the surgical excision. Conclusion Teratoma of the uterus are rare．Imaging and full drawn can improve the diagnosis， the treatment is surgical excision，for the immature teratoma of uterus should involve appropriate chemotherapy.

[Key words] Teratoma； Uterus； Clinicopathologic characteristics畸胎瘤是婦科常見(jiàn)的生殖細(xì)胞腫瘤，通常好發(fā)于卵巢，其中95%為成熟性囊性畸胎瘤[1，2]。卵巢外畸胎瘤較常見(jiàn)于靠中軸線(xiàn)附近的部位，例如性腺、縱隔、后腹膜、骶尾等處，發(fā)生于子宮的畸胎瘤非常罕見(jiàn)，國(guó)內(nèi)僅數(shù)例報(bào)道，至今國(guó)內(nèi)外尚無(wú)系統(tǒng)的大宗報(bào)道。本文報(bào)道我院收治的2例原發(fā)于子宮的成熟性畸胎瘤，并結(jié)合近年來(lái)國(guó)內(nèi)外相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行臨床病理討論。

1 臨床資料

患者1： 女，55歲，2011年8月因發(fā)現(xiàn)宮腔異常回聲13 d入院。患者既往月經(jīng)規(guī)則，15歲3~4d/28d，量中，無(wú)痛經(jīng)，53歲絕經(jīng)。1個(gè)月前陰道出現(xiàn)排液，色黃，伴下腹部隱痛。婦科檢查示：外陰經(jīng)產(chǎn)式，陰道暢，宮頸萎縮，子宮略小，雙側(cè)附件未及異常。B超診斷提示：宮腔異常回聲，宮腔內(nèi)見(jiàn)中強(qiáng)回聲團(tuán)1.8cm×1.4cm。擬診為“宮腔異常回聲”“陰道炎”并給予陰道局部治療后，陰道排液癥狀明顯緩解，遂入院要求行宮腔鏡手術(shù)治療。患者完善術(shù)前相關(guān)檢查后行靜脈全身麻醉及宮腔鏡下電切術(shù)+診刮術(shù)，術(shù)中見(jiàn)子宮后壁下段黏膜下腫塊，子宮內(nèi)膜薄，雙側(cè)輸卵管開(kāi)口清晰。術(shù)后給予抗感染、止血及促宮縮治療。切除腫塊送檢病理，腫塊大小2.5cm×2cm×0.8cm，切面灰黃質(zhì)軟，經(jīng)4％ 的中性甲醛充分固定，常規(guī)石蠟切片，HE染色后進(jìn)行顯微鏡觀察。鏡下均可見(jiàn)多個(gè)胚層成熟組織，包括各種上皮、脂肪及軟骨等組織（圖1）。診斷為“宮腔成熟性畸胎瘤”，術(shù)后隨訪25個(gè)月情況良好。

患者2： 女，33歲，因2013年9月開(kāi)始不規(guī)則陰道流血一個(gè)月余入院。既往月經(jīng)規(guī)則，13歲7d /33d，量中，無(wú)痛經(jīng)。婦科檢查示：外陰已婚式，陰道暢，宮頸輕炎，無(wú)接觸性出血，宮頸口見(jiàn)一約2cm×3cm大小腫塊，質(zhì)硬，有蒂與宮腔相連，活動(dòng)好，子宮大小位置未見(jiàn)異常，雙側(cè)附件未及異常。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院（巢湖醫(yī)院）婦科B超示頸管內(nèi)稍強(qiáng)回聲團(tuán)塊（考慮黏膜下平滑肌瘤），行抗炎止血治療后陰道流血減少，遂入我院要求手術(shù)治療。完善術(shù)前相關(guān)檢查后經(jīng)陰道瘤體摘除術(shù)+診刮術(shù)，術(shù)后給予抗感染、止血治療。切除腫塊大小2.5cm×2cm×1.8cm，切面灰黃質(zhì)軟，局灶灰白質(zhì)中等，常規(guī)固定石蠟切片，HE染色后進(jìn)行顯微鏡觀察。鏡下見(jiàn)多個(gè)胚層成熟組織，包括各種上皮、脂肪及軟骨等組織。術(shù)后隨訪3個(gè)月情況良好。診斷為 “宮頸成熟性畸胎瘤”，患者出院后隨訪至今一般情況良好無(wú)復(fù)發(fā)。

2 討論

子宮畸胎瘤的發(fā)生極為少見(jiàn)，國(guó)內(nèi)外至今均為個(gè)案報(bào)道，大部分為子宮成熟性畸胎瘤，子宮未成熟性畸胎瘤目前僅有4例國(guó)外個(gè)案報(bào)道[3-6]。子宮畸胎瘤發(fā)病年齡較寬，迄今國(guó)內(nèi)個(gè)案報(bào)道的年齡分布為37~82歲，其中1例發(fā)生于妊娠期間[7]，青少年及兒童尚未見(jiàn)報(bào)道。本文2例患者中，1例患者年齡為33歲，發(fā)病年齡相對(duì)較輕。目前關(guān)于畸胎瘤的發(fā)生機(jī)制并不十分清楚，其病因可能包括遺傳和環(huán)境因素，胚胎在某種情況下殘留于不恰當(dāng)?shù)奈恢茫哐糠只h(huán)境和細(xì)胞屏障的破壞以及基因調(diào)控的紊亂等。近來(lái)有學(xué)者通過(guò)子宮正常組織和子宮畸胎瘤組織的DNA圖譜分析比較，認(rèn)為子宮畸胎瘤最有可能起源于減數(shù)分裂前的子宮或始基生殖細(xì)胞的多能干細(xì)胞[8]。

子宮畸胎瘤的臨床表現(xiàn)沒(méi)有特異性，可以有腹痛、不規(guī)律陰道流血等癥狀。不同的臨床癥狀可能與瘤體發(fā)生的具體部位以及大小有關(guān)，但這些常見(jiàn)的癥狀并不能提示畸胎瘤的診斷。以往個(gè)案報(bào)道中也有患者無(wú)臨床癥狀而因其他疾病就診體檢時(shí)被偶爾發(fā)現(xiàn)。因此，避免漏診的首要因素是進(jìn)行全面詳細(xì)體檢。其次，完善相關(guān)的影像學(xué)檢查對(duì)于子宮畸胎瘤的臨床診斷幫助較大。因?yàn)榈湫偷幕チ龃蠖嗪卸喾N組織，特別是當(dāng)其存在牙齒及骨組織時(shí)影像學(xué)表現(xiàn)有很大提示作用。但對(duì)于少見(jiàn)部位的畸胎瘤且瘤組織成分結(jié)構(gòu)相對(duì)簡(jiǎn)單時(shí)，往往會(huì)產(chǎn)生混淆和誤診。本文中2例患者術(shù)前B超診斷均未提示畸胎瘤，這可能與少見(jiàn)的發(fā)生部位以及瘤體結(jié)構(gòu)有關(guān)。也有研究認(rèn)為MRI相對(duì)于其他影像學(xué)檢查能較好顯示畸胎瘤內(nèi)部的不同結(jié)構(gòu)及成分，在診斷中更加具有指導(dǎo)意義[9]。近年來(lái)隨著分子生物學(xué)的發(fā)展，某些血清腫瘤標(biāo)志物在畸胎瘤的診斷中也發(fā)揮了一定作用。例如，有學(xué)者發(fā)現(xiàn)檢測(cè)血清CA199水平對(duì)卵巢畸胎瘤的診斷和鑒別診斷具有重要意義[10]。但本文中2例患者術(shù)前的血液生化檢查均未見(jiàn)異常。

endprint

雖然子宮畸胎瘤的發(fā)生部位特殊，但其組織學(xué)改變并無(wú)特殊，其病理診斷標(biāo)準(zhǔn)基本可以參照WHO （2003）的卵巢腫瘤組織學(xué)分型標(biāo)準(zhǔn)。成熟性畸胎瘤由2~3個(gè)胚層衍生的各種成熟組織構(gòu)成，較多見(jiàn)皮膚、牙齒、骨、軟骨、神經(jīng)、肌肉、脂肪等組織，少數(shù)亦可見(jiàn)胃黏膜及甲狀腺等組織。而非成熟性畸胎瘤則含有數(shù)量不等的未成熟的胚胎性成分，通常為未成熟的神經(jīng)外胚層菊形團(tuán)或原始神經(jīng)管結(jié)構(gòu)，并根據(jù)未成熟成分的比例分為1~3級(jí)或高低兩個(gè)級(jí)別。原始神經(jīng)管細(xì)胞層次一般在3～7層，細(xì)胞排列較為緊密，核圓形、橢圓形，深染，核分裂象可見(jiàn)，胞質(zhì)少，細(xì)胞排列成大小不等的管腔樣結(jié)構(gòu)。未成熟的菊形團(tuán)樣結(jié)構(gòu)主要表現(xiàn)為假菊形團(tuán)，由橢圓或小圓形細(xì)胞構(gòu)成，核深染，排列呈單層或多層圍繞中央嗜伊紅物質(zhì)呈放射狀排列。充分的病理取材對(duì)畸胎瘤的診斷和預(yù)后均有重要意義。

治療上目前對(duì)于成熟型子宮畸胎瘤均行外科手術(shù)切除，而對(duì)于未成熟的子宮畸胎瘤除手術(shù)外還應(yīng)輔以適當(dāng)化療。值得一提的是，國(guó)外曾報(bào)道1例子宮畸胎瘤多次復(fù)發(fā)惡變的患者除常規(guī)行全子宮雙附件切除外，還進(jìn)行了淋巴結(jié)清掃。但由于目前尚無(wú)大宗報(bào)道，其具體化療方案以及相關(guān)的臨床預(yù)后尚有待進(jìn)一步研究。

[參考文獻(xiàn)]

[1]Katsube Y，Berg JW，Silverberg SG， et al. Epidemiologic pathology of ovarian tumors： A histopathologic review of primary ovarian neoplasms diagnosed in the Denver Standard Metropolitan Statistical Area， 1 July-31 December 1969 and 1 July-31 December 1979[J]. Int J Gynecol Pathol， 1982， 1（1）：3-16.

[2]Koonings PP， Campbell K， Mishell DR， et al. Relative frequency of primary ovarian neoplasms： A 10-year review[J]. Obstet Gynecol，1989，74（6）：921-926.

[3]Thomas Newsom-Davis， Daniel Poulter， Rebecca Gray， et al. Case report： M alignant teratoma of the uterine corpus[J]. BMC，2009， 18（9）：195.

[4]Ansah-Boateng Y， Wells M， Poole DR， et al. Coexistent immature teratoma of the uterus and endometrial adenocarcinoma complicated by gliomatosis peritonei[J]. Gynecol Oncol， 1985， 21（1）：106-110.

[5]Gomez-Lobo V， Burch W， Khanna PC， et al. Nonpuerperal uterine inversion associated with an immature teratoma of the uterus in an adolescent[J]. Obstet Gynecol， 2007， 110（2）：491-493.

[6]Iwanaga S， Shimada A， Hasuo Y， et al. Immature teratoma of the uterine fundus[J]. Kurume Med J，1993，40（3）：153-158.

[7]管群，吳元赭. 足月妊娠合并子宮成熟性畸胎瘤及一側(cè)附件缺如一例[J]. 中華婦產(chǎn)科雜志， 2006，41（6） ：412 .

[8]Wang WC， Lee MS， Ko JL， et al. Origin of uterine teratoma differs from that of ovarian teratoma： A case of uterine mature cystic teratoma[J]. Int J Gynecol Pathol ， 2011，30（6）：544-548.

[9]劉莉，李在軍，陳寧. MRI 對(duì)卵巢成熟畸胎瘤術(shù)前診斷初步探討[J]. 現(xiàn)代生物醫(yī)學(xué)進(jìn)展，2013，13（8）：1504-1507.

[10]艾鐵盔，付玉玲，葛小紅. 血清腫瘤標(biāo)志物CA19-9 在卵巢成熟畸胎瘤中的檢測(cè)意義[J]. 現(xiàn)代實(shí)用醫(yī)學(xué)， 2012， 24（9）：1057-1059.

（收稿日期：2014-01-22）

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雖然子宮畸胎瘤的發(fā)生部位特殊，但其組織學(xué)改變并無(wú)特殊，其病理診斷標(biāo)準(zhǔn)基本可以參照WHO （2003）的卵巢腫瘤組織學(xué)分型標(biāo)準(zhǔn)。成熟性畸胎瘤由2~3個(gè)胚層衍生的各種成熟組織構(gòu)成，較多見(jiàn)皮膚、牙齒、骨、軟骨、神經(jīng)、肌肉、脂肪等組織，少數(shù)亦可見(jiàn)胃黏膜及甲狀腺等組織。而非成熟性畸胎瘤則含有數(shù)量不等的未成熟的胚胎性成分，通常為未成熟的神經(jīng)外胚層菊形團(tuán)或原始神經(jīng)管結(jié)構(gòu)，并根據(jù)未成熟成分的比例分為1~3級(jí)或高低兩個(gè)級(jí)別。原始神經(jīng)管細(xì)胞層次一般在3～7層，細(xì)胞排列較為緊密，核圓形、橢圓形，深染，核分裂象可見(jiàn)，胞質(zhì)少，細(xì)胞排列成大小不等的管腔樣結(jié)構(gòu)。未成熟的菊形團(tuán)樣結(jié)構(gòu)主要表現(xiàn)為假菊形團(tuán)，由橢圓或小圓形細(xì)胞構(gòu)成，核深染，排列呈單層或多層圍繞中央嗜伊紅物質(zhì)呈放射狀排列。充分的病理取材對(duì)畸胎瘤的診斷和預(yù)后均有重要意義。

治療上目前對(duì)于成熟型子宮畸胎瘤均行外科手術(shù)切除，而對(duì)于未成熟的子宮畸胎瘤除手術(shù)外還應(yīng)輔以適當(dāng)化療。值得一提的是，國(guó)外曾報(bào)道1例子宮畸胎瘤多次復(fù)發(fā)惡變的患者除常規(guī)行全子宮雙附件切除外，還進(jìn)行了淋巴結(jié)清掃。但由于目前尚無(wú)大宗報(bào)道，其具體化療方案以及相關(guān)的臨床預(yù)后尚有待進(jìn)一步研究。

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[9]劉莉，李在軍，陳寧. MRI 對(duì)卵巢成熟畸胎瘤術(shù)前診斷初步探討[J]. 現(xiàn)代生物醫(yī)學(xué)進(jìn)展，2013，13（8）：1504-1507.

[10]艾鐵盔，付玉玲，葛小紅. 血清腫瘤標(biāo)志物CA19-9 在卵巢成熟畸胎瘤中的檢測(cè)意義[J]. 現(xiàn)代實(shí)用醫(yī)學(xué)， 2012， 24（9）：1057-1059.

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治療上目前對(duì)于成熟型子宮畸胎瘤均行外科手術(shù)切除，而對(duì)于未成熟的子宮畸胎瘤除手術(shù)外還應(yīng)輔以適當(dāng)化療。值得一提的是，國(guó)外曾報(bào)道1例子宮畸胎瘤多次復(fù)發(fā)惡變的患者除常規(guī)行全子宮雙附件切除外，還進(jìn)行了淋巴結(jié)清掃。但由于目前尚無(wú)大宗報(bào)道，其具體化療方案以及相關(guān)的臨床預(yù)后尚有待進(jìn)一步研究。

[參考文獻(xiàn)]

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[3]Thomas Newsom-Davis， Daniel Poulter， Rebecca Gray， et al. Case report： M alignant teratoma of the uterine corpus[J]. BMC，2009， 18（9）：195.

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[5]Gomez-Lobo V， Burch W， Khanna PC， et al. Nonpuerperal uterine inversion associated with an immature teratoma of the uterus in an adolescent[J]. Obstet Gynecol， 2007， 110（2）：491-493.

[6]Iwanaga S， Shimada A， Hasuo Y， et al. Immature teratoma of the uterine fundus[J]. Kurume Med J，1993，40（3）：153-158.

[7]管群，吳元赭. 足月妊娠合并子宮成熟性畸胎瘤及一側(cè)附件缺如一例[J]. 中華婦產(chǎn)科雜志， 2006，41（6） ：412 .

[8]Wang WC， Lee MS， Ko JL， et al. Origin of uterine teratoma differs from that of ovarian teratoma： A case of uterine mature cystic teratoma[J]. Int J Gynecol Pathol ， 2011，30（6）：544-548.

[9]劉莉，李在軍，陳寧. MRI 對(duì)卵巢成熟畸胎瘤術(shù)前診斷初步探討[J]. 現(xiàn)代生物醫(yī)學(xué)進(jìn)展，2013，13（8）：1504-1507.

[10]艾鐵盔，付玉玲，葛小紅. 血清腫瘤標(biāo)志物CA19-9 在卵巢成熟畸胎瘤中的檢測(cè)意義[J]. 現(xiàn)代實(shí)用醫(yī)學(xué)， 2012， 24（9）：1057-1059.

（收稿日期：2014-01-22）

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