手術切除帶骨性包殼的咽旁間隙多形性腺瘤一例

王嘉森，李進讓

手術切除帶骨性包殼的咽旁間隙多形性腺瘤一例

王嘉森，李進讓

目的 探討帶骨性包殼的咽旁間隙多形性腺瘤的臨床特征和影像學特點，提高診治水平。方法 對收治的帶骨性包殼的咽旁間隙多形性腺瘤1例的臨床資料進行回顧性分析。 結果 本例因頭暈2月余，發現右側咽旁間隙腫物1個月入院。查體：咽腔相對狹窄，右側扁桃體Ⅲ度腫大，左側扁桃體Ⅱ度腫大。行頭顱CT掃描示：右側咽旁間隙見一2.4 cm×3.6 cm×3.8 cm大小的類圓形團塊，病變呈混雜軟組織稍高密度影，邊緣為蛋殼樣包殼，內見少許低密度區，考慮涎腺混合瘤可能。頭顱MRI示：右側咽旁間隙見一團狀混雜信號影，界線清晰，可見類包膜樣影。行手術切除，術后病理報告：多形性腺瘤伴鈣化。后痊愈出院。結論 帶骨性包殼的咽旁間隙腫物臨床少見，及時行相關檢查，可減少誤診誤治。

腺瘤，多形性；誤診；纖維瘤，骨化性；神經鞘瘤

多形性腺瘤是臨床最常見的涎腺源性腫瘤，約占所有涎腺源性腫瘤的60%[1]，而涎腺源性腫瘤占咽旁間隙腫物的40%～50%[2-3]，但帶骨性包殼的涎腺瘤臨床少見。我科近期收治帶骨性包殼的咽旁間隙多形性腺瘤1例，現分析報告如下。

1 病例資料

女，57歲。因頭暈2月余，發現右側咽旁間隙腫物1個月入院。2月前無誘因出現間斷性頭暈，無頭痛，無惡心、嘔吐，無視物旋轉，在外院行頭顱MRI示：右側鼻咽部咽旁間隙腫物，傾向于良性腫瘤性病變，骨源性腫瘤？不排除纖維源性腫瘤或神經源性腫瘤，為進一步診治到我院就診，門診以咽旁間隙腫物收入院。專科查體：咽腔相對狹窄，右側軟腭稍膨隆，右側扁桃體Ⅲ度腫大，左側扁桃體Ⅱ度腫大，懸雍垂尚居中。行頭顱CT檢查示：右側咽旁間隙見一2.4 cm×3.6 cm×3.8 cm大小的類圓形團塊，病變呈混雜軟組織稍高密度影，邊緣為蛋殼樣包殼，內見少許低密度區，考慮良性涎腺混合瘤可能。行頭顱MRI檢查示：右側咽旁間隙見一團狀混雜信號影，界線清晰，可見類包膜樣影(圖1)。

為進一步明確診斷行咽旁間隙腫物切除術。為最大程度減少手術創傷，術前討論擬經頸側徑路切除腫物，由于不能完全排除骨源性腫瘤，或腫物骨性包殼與周圍莖突、上下頜骨等骨性結構存在鈣化融合，導致腫瘤活動度差，難以從頸側狹小空間完整切除腫物，故備頸側-下頜骨裂開徑路切除腫物的方案。術中發現腫物與上下頜骨無關聯，且活動度尚可，遂經頸側切開入路順利切除腫物，發現腫物具有雞蛋殼樣完整骨性包殼，切開后其內容物呈白色勻質(圖2)。術后病理報告：多形性腺瘤伴間質玻璃樣變性及鈣化。術后痊愈出院。

圖1 帶骨性包殼的咽旁間隙多形性腺瘤患者頭顱MRI 檢查示：右側咽旁間隙見一團狀混雜信號影，邊界清晰，可見1 類包膜樣影

圖2 帶骨性包殼的咽旁間隙多形性腺瘤患者腫物切除示：腫物有雞蛋殼樣完整骨性包殼，內容物呈白色勻質

2 討論

2.1 疾病概況 多形性腺瘤主要由腺上皮細胞和肌上皮細胞組成，間質為不等量的黏液樣和軟骨樣組織，不同腫瘤和同一腫瘤內的不同部位其組織成分不同，由于其具有多種形態及成分，故命名為多形性腺瘤[4]。雖然多形性腺瘤的病理檢查偶可見病灶呈部分骨化和鈣化，但廣泛性骨化和鈣化較少見[4-5]，尤其是帶骨性包殼的涎腺瘤臨床更少見。目前關于多形性腺瘤的骨化機制尚未明確，有學者認為骨化過程為軟骨內骨化和肌上皮細胞化生[5]，其骨性包殼形成的具體機制尚不清楚。

2.2 臨床特點 由于咽旁間隙多形性腺瘤所處部位的空間較大，出現臨床癥狀的病程較長，故與腮腺淺葉的多形性腺瘤相比具有體積較大、鈣化和囊性變較多的特點[6-7]。臨床表現為聲音改變、張口受限、上頸部包塊、后組顱神經功能受損、Horner綜合征、咽鼓管阻塞及睡眠呼吸暫停綜合征等[2]。CT表現為界限清楚的類圓形或分葉狀腫物，密度較腮腺高[8]。有報道認為分葉是多形性腺瘤的特征性表現，原因為腫瘤內不同類型的組織細胞其結構及生長速度不同[9]。MRI特征性表現為腫物有包膜包裹，呈分葉狀，T2WI序列可見腫物內信號不均，出現高信號區域[9]，且多富含纖維黏液樣基質，增強掃描可見強化，而富含細胞結構的區域T2WI序列呈等信號或稍低信號[10]。體積較大的多形性腺瘤可表現為囊性變和出血，營養不良性鈣化偶見于生長時間較長的腫瘤[8]。咽旁間隙腫瘤的治療以手術切除為主，完善的術前檢查有助于手術方式的選擇與評估[11]。

2.3 診斷與鑒別診斷 涎腺源性腫瘤為咽旁間隙最常見的腫瘤之一，起源于腮腺深葉的腫瘤位于莖突前，查體可見由軟腭后外側向咽腔凸起的腫物，影像學檢查示腫塊與腮腺深葉相連而無脂肪間隙，且較大腫物多質地不均勻，邊緣光滑有包膜[12-13]。本例術前影像學檢查見腫物位于莖突前間隙與腮腺深葉相鄰，有完整的骨性包殼，與腮腺深葉界限清楚，術中發現腫物與上下頜骨無關聯，活動度尚可，術后確診為多形性腺瘤，同時需注意與以下疾病相鑒別。

2.3.1 骨源性腫瘤：在頭頸部以骨化纖維瘤最常見，青少年高發，是進行性生長的良性腫瘤，好發于上頜骨、額骨、篩骨及蝶骨，偶見于枕骨和顳骨。CT表現為單發類圓形或不規則形高密度腫塊，部分區域可見低密度影，其周邊可出現完整骨性包殼[14]。結合患者病史，CT檢查見完整骨性包殼是診斷骨化纖維瘤的主要支持要點，但與該病的好發年齡和部位不符，罕見發生于咽旁間隙的骨化纖維瘤，故排除骨化纖維瘤。

2.3.2 神經源性腫瘤：為咽旁間隙較常見腫瘤，多數為神經鞘瘤，少數為神經纖維瘤，呈橢圓形實質性腫塊，有完整的包膜，邊界清楚光滑。CT表現為較肌肉密度低的軟組織腫塊，密度不均勻[15]。該腫瘤起源于迷走神經和交感神經，故咽旁間隙的神經源性腫瘤多位于莖突后間隙，而本例為莖突前間隙腫物，故術前考慮神經源性腫瘤可能性小。

2.4 誤診原因分析及防范措施 多形性腺瘤少見，臨床表現及影像學檢查無特異性，且醫師對其認識不足，致誤診。提示臨床應加強專業知識的學習，收治帶骨性包殼的咽旁間隙腫物的患者時，除考慮常見病外，同時要想到少見病的可能，及時行相關檢查，以早診斷、早治療，避免或減少誤診甚至誤治。

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Analysis of One Parapharyngeal Space Pleomorphic Adenoma Patient with Ossified Capsule

WANG Jia-sen, LI Jin-rang

(Department of Otorhinolaryngology, Naval General Hospital, Beijing 100048, China)

Objective To investigate clinical and imaging characteristics of parapharyngeal space pleomorphic adenoma with ossified capsule in order to improve diagnostic level. Methods Clinical data of one parapharyngeal space pleomorphic adenoma patient with ossified capsule was retrospectively analyzed.Results The patient was admitted for dizziness more than 2 months and discovering parapharyngeal space mass for 1 month. Relative pharyngeal cavity stenosis, grade Ⅲ right tonsil and grade Ⅱ left tonsil were found. Head CT scan showed that the 2.4 cm×3.6 cm×3.8 cm eggshell-like mass was found in right parapharyngeal space, lesion was mixed soft tissue with slightly high density image, and border was surrounded by eggshell-like ossified capsule with a little low density area in it, and then mixed salivary gland tumor was considered. Head MRI showed that tuft-like mixed image was found in right parapharyngeal space and visible envelope-like image. Exsection was performed, and pleomorphic adenoma with calcification was diagnosed by postoperative pathological result. The patient was cured and discharged.Conclusion The parapharyngeal space pleomorphic adenoma with ossified capsule is rare, and therefore relevant examination should be performed in time to reduce incidence rate of misdiagnosis and mistreatment.

Adenoma, pleomorphic; Misdiagnosis; Fibroma, ossifying; Neurilemmoma

R730.261

A

1002-3429(2017)03-0065-03

10.3969/j.issn.1002-3429.2017.03.025

2016-12-07 修回時間：2017-01-11)