手部骨樣骨瘤的診斷與治療分析

周金華，楊慶誠，姚晨*，袁霆，李世杰，湯亞雯

(1.江蘇省溧陽市人民醫院，江蘇 溧陽 213300；2.上海交通大學附屬第六人民醫院，上海 200233)

骨樣骨瘤是一種良性骨腫瘤，1935年由Jaff[1]首先命名，占所有骨腫瘤的2%～3%。骨樣骨瘤好發于男性，好發年齡為6～25歲，嬰兒及40歲以上成人發生率較低。骨樣骨瘤可見于全身所有骨骼，好發于長骨的皮質內，超過50%的骨樣骨瘤發生于股骨和脛骨。

骨樣骨瘤病理表現為與周圍正常骨組織分界清楚的瘤巢，呈圓形或橢圓形，體積較小，直徑多為1～2 cm，周圍骨組織可見反應性硬化帶。腫瘤的色澤和堅度隨構成成分而異，當骨樣組織占優勢時，核心呈棕紅色，間或夾雜有黃色或白色斑點，質地為顆粒狀或沙礫狀，X線檢查為一透明區。當核心為密集的骨小梁構成時，則呈紅白色，質地堅硬而致密，X線為一密度增深區。顯微鏡檢查提示骨樣骨瘤巢穴中可有不同成熟階段的骨質，并有豐富的血管結締組織基質，有不同比例的骨樣組織及新生骨小梁，當肉眼檢查核心外表致密而堅實時，鏡下則表現為緊密排列的不典型的新生骨小梁，小梁間有擴大的血竇，新形成的骨小梁每有骨母細胞覆襯，并常有少數破骨細胞。

手部骨樣骨瘤發病率低，報道較少，臨床治療方式存在爭議。由于病灶較小，難以定位，切除不當可能造成醫源性骨折，故對手術技巧要求較高。也有學者報道了藥物保守治療，放射介入等其他治療方式。本研究回顧性分析上海六院2009年1月至2015年1月收治的手部骨樣骨瘤患者8例，所有患者均進行手術治療，并獲得12個月以上隨訪，療效良好。現將其臨床特點及治療方法報告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 本組共8例，男6例，女2例；年齡10～36歲，平均22.1歲。腫瘤位于拇指2例，示指1例，環指1例，小指1例，掌骨3例。術前均行X線、CT、MRI檢查。

1.2 臨床特點 本組全部病例均有患病部位疼痛，早期呈間歇性疼痛，逐漸變為持續性劇痛，甚至影響睡眠，7例患者夜間疼痛明顯，服用非甾體類藥物(西樂葆等)可緩解。全部病例均有病變部位局部壓痛及輕微軟組織腫脹和骨性隆起。

1.3 影像學特點 本組中5例患者X線可見典型瘤巢(小圓形的透亮溶骨區)，直徑均小于10 mm，瘤巢周圍骨質有增生硬化改變。3例患者X線上瘤巢不明顯。所有患者CT均可清晰顯示特征性瘤巢。

1.4 手術方法 全部病例均在臂叢神經阻滯或全麻下行腫瘤病灶刮除術。首先設計合理的手術切口暴露瘤巢所在區域，克氏針輔助定位瘤巢位置，去除瘤巢表面骨皮質及周圍硬化骨，直至見到呈棕紅色或夾雜有黃色斑點的瘤巢，刮匙刮除瘤巢后磨鉆適度打磨并應用石碳酸、無水酒精燒灼。本組病例中單純行腫瘤病灶刮除術者6例；腫瘤病灶刮除加同種異體骨植骨術1例；腫瘤病灶刮除加羥基磷灰石骨粒植骨1例。所有患者均未行內固定。

1.5 術后處理 所有患者術后標本均經病理檢查明確診斷，病理診斷均與術前診斷相符。術后佩戴支具固定3周，進行肌肉等長收縮鍛煉，定期換藥、術后2周拆線，3周后拆除支具進行無負重功能鍛煉，術后1、3、6、12個月復診，拍攝患手正側位X線片。

2 結 果

本組所有病例均手術治療。術前測量瘤巢直徑均小于10 mm，平均7 mm；術中精準定位瘤巢，手術時間短，平均50.3 min；術中失血量少，平均31.9 mL；術后病變部位疼痛均消失；所有病例隨訪12～18個月，平均隨訪15個月，術后無病理性骨折、無腫瘤復發等并發癥(見表1)。

典型病例為一16歲女性患者，右手示指近節腫痛一年余，術前X線片及CT提示瘤巢，行腫瘤病灶刮除并植骨術后患者疼痛消失，術后病理提示符合骨樣骨瘤，手術前后影像學資料見圖1～3。

表1 8例患者手術前后一般資料比較

圖1 術前X線片及CT提示有瘤巢

圖2 術后X線片提示瘤巢完全切除及植骨填充 圖3 術后病理示骨樣骨瘤(HE，×100)

3 討 論

骨樣骨瘤屬于良性骨腫瘤，國外統計發病率占良性骨腫瘤的1l%[2]，國內統計約為1.81%[3]，上海六院統計約占良性腫瘤的2.13%。骨樣骨瘤可以發生在全身所有骨骼[4]，多見于長骨皮質，尤其以股骨及脛骨居多，手足部位的骨樣骨瘤約占總病例的20%，手部的骨樣骨瘤更為少見，上海六院統計約為8.4%。

3.1 診斷與鑒別診斷 手部骨樣骨瘤的診斷需結合患者的臨床體征和影像學檢查結果，如X線片、CT、MRI、同位素檢查等。確診依賴病理學檢查。典型臨床表現為患處夜間痛明顯，服用非甾體類抗炎止痛藥后明顯緩解。目前多數學者認為，骨樣骨瘤的瘤巢中分泌高值的前列腺素E2，其產物具有擴張血管以及降低痛覺感受器閾值的作用，可引起瘤灶內血管壓力的改變，刺激局部的神經末梢產生疼痛。病理研究發現瘤巢中心以編織骨為主，外周為血管豐富的纖維基質，血管間、腫瘤組織周邊反應區有豐富的無髓神經纖維，其比鄰血管并對局部血管搏動、壓力改變等刺激較為敏感。瘤巢內夜間血流量約為日間15倍，瘤體內壓力增加使無髓神經纖維對疼痛刺激的反應增高，加之人體夜間對疼痛敏感性增加，導致患處夜間痛明顯。骨樣骨瘤特征性的影像學改變為瘤巢。瘤巢周圍常見廣泛的骨質硬化，有時X線片僅見硬化骨，難以顯示透明的瘤巢，給診斷帶來困難，而CT檢查有助于進一步明確診斷，是骨樣骨瘤診斷的金標準。本組1例病灶位于右手示指近節，病變部位腫痛，但夜間痛不明顯，X線提示不規則硬化骨改變，予保守治療后病情未見緩解，進一步行CT檢查可清晰顯示硬化帶及瘤巢，術后病理證實為骨樣骨瘤。

骨樣骨瘤結合患者典型的臨床癥狀及特征性的影像學改變較易明確診斷。偶有部分病例瘤巢位于如手指等少見部位、影像學及臨床癥狀缺乏典型表現，易誤診為其他疾病。骨樣骨瘤通常需與以下幾種疾病鑒別：a)骨母細胞瘤。其多位于扁骨或短骨，疼痛較輕，病灶多大于2 cm，呈囊狀破壞透亮區，骨質破壞范圍大，骨皮質膨脹，內有鈣化或骨化，多無骨膜反應，無夜間痛特點，非甾體類抗炎止痛藥不能緩解疼痛。發展較快，有惡變傾向；b)慢性局限性骨膿腫。此病好發于長骨干骺端，既往有較明顯的紅、腫、熱、痛等炎癥表現和反復發作的病史，疼痛不規律，骨膜破壞區較大、形狀不規整，內無鈣化或骨化。c)單發性內生軟骨病。為圓形密度減低區，周圍僅有薄層硬化，無骨樣骨瘤的特殊性疼痛癥狀；d)其他如骨結核、早期硬化型骨肉瘤也需鑒別。

3.2 治療 目前手部骨樣骨瘤的治療包括藥物保守治療和手術切除兩種方法。Imaran等[5]通過藥物治療骨樣骨瘤，取得了較好的臨床效果，并且認為藥物保守治療可以運用在腫瘤部位比較復雜或外科手術有一定難度的病例中。劉冬發等[6]對6例患者經過門診治療觀察，主要使用兩種非甾體類抗炎止痛藥物，6例患者藥物治療時間10～30個月，所有患者局部疼痛的臨床癥狀完全消失、無復發，但X線表現未見明顯改變。如上所述，在連續、長時間藥物治療后，盡管骨樣骨瘤的疼痛癥狀緩解，但影像學上的“瘤巢”并未消失，且缺乏病理檢查以明確診斷。故目前對臨床或影像診斷為骨樣骨瘤的患者多不主張首選藥物保守治療。

手部骨樣骨瘤治療的關鍵在于準確定位并完整切除瘤巢組織，瘤巢切除后疼痛癥狀可緩解；而切除不完整者疼痛癥狀仍可能持續存在。由于手部骨樣骨瘤瘤巢直徑較小、在術中定位瘤巢困難較大，可能需要同時切除瘤巢周邊反應骨及較多正常骨質，從而影響皮質骨的強度，增加骨折風險。故術前或術中對瘤巢的準確定位技術尤為重要，將直接影響手術效果。George等[7]報道計算機輔助導航技術能夠準確定位瘤巢和切除骨樣骨瘤，即使深部病灶也能準確定位。我們的經驗是術前根據CT大致定位瘤巢，術中克氏針多方位準確定位后小切口切除瘤巢。本組8例患者均利用此方法高效、準確地找到并切除瘤巢，患者術后也未發生骨折。

CT引導下的微創技術也可用于治療骨樣骨瘤，主要方法如下：a)CT引導下的射頻消融技術。該技術對骨樣骨瘤瘤巢的原位破壞治療效果肯定，手術創傷小，是目前治療骨樣骨瘤較理想的選擇，但也存在軟組織并發癥。Cioni等[8]報道運用射頻消融治療出現2例淺表的皮膚燒傷、軟組織壞死的并發癥；b)CT引導下經皮微創腫瘤切除。但切除瘤體需要較大口徑的鉆孔；c)CT引導下經皮激光凝固技術。但激光凝固所產生的熱量難以控制，故應用較少；d)CT引導下經皮無水乙醇注射技術。該技術由于注入的無水乙醇容易溢出至外周組織引發周圍組織的損傷，未得到廣泛應用。對于手部骨樣骨瘤，腫瘤位置相對表淺，CT引導下的微創手術優勢不明顯，傳統切開手術方式，術中應用透視能夠很好地定位并完整切除瘤巢，避免了微創手術可能導致的瘤巢切除不徹底，腫瘤復發及各種軟組織并發癥等。

綜上所述，手部骨樣骨瘤的診斷需要綜合考慮臨床癥狀和特征性影像學改變，手術切除效果良好。術中多次透視并準確定位和完整切除瘤巢，根據瘤巢大小及位置決定是否植骨。

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