升結(jié)腸海綿狀血管瘤致便血1例報(bào)告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

趙龍 陳姍姍 李麗 劉蔚 肖國輝（通訊作者）

（西南醫(yī)科大學(xué)附屬第二醫(yī)院消化.風(fēng)濕免疫科 四川 瀘州 646000）

結(jié)腸海綿狀血管瘤是臨床罕見疾病，反復(fù)無痛性便血是結(jié)腸海綿狀血管瘤最常見的癥狀。研究表明從出現(xiàn)癥狀到明確診斷平均19年。本病平均發(fā)病年齡在12歲，男女比例約為15：1。對于老年女性以便血為主要表現(xiàn)者容易誤診漏診。為提高對結(jié)腸海綿狀血管瘤的認(rèn)識，減少誤診漏診，結(jié)合我科近期收治的一例升結(jié)腸海綿狀血管瘤致便血患者誤診為十二指腸潰瘍出血的病例，回顧分析如下。

1.病例資料

胡某某，女，68歲，4月前因“活動(dòng)后心累、氣促5天。”于我院心內(nèi)科住院治療，顱腦+胸部CT：（1）輕度腦萎縮。（2）右側(cè)迷走鎖骨下動(dòng)脈。（3）掃描范圍內(nèi)肝內(nèi)膽管擴(kuò)張、多發(fā)結(jié)石。頸動(dòng)脈血管彩超：左側(cè)頸總動(dòng)脈分叉處粥樣斑塊形成；腹部彩超：肝內(nèi)膽管結(jié)石；心臟彩超：三尖瓣反流（輕度），反流壓差增高，考慮繼發(fā)有肺動(dòng)脈高壓，左室收縮功能正常、舒張功能減低；EF：69%。因發(fā)現(xiàn)重度貧血，自述反復(fù)解黑大便，進(jìn)一步完善胃鏡提示：十二指腸球部多發(fā)粘膜隆起：異位胃粘膜？息肉？（結(jié)合病理)。十二指腸球部霜斑樣潰瘍，慢性非萎縮性胃炎伴糜爛，HP（+）。見圖1

圖1

病檢回示：“十二指腸球部”淺表粘膜結(jié)合臨床符合“十二指腸球部增生性息肉”改變。骨髓穿刺回示符合缺鐵性貧血表現(xiàn)。考慮十二指腸潰瘍合并出血，予以抑酸、護(hù)胃、輸血、營養(yǎng)支持等好轉(zhuǎn)出院。出院診斷：（1）冠狀動(dòng)脈粥樣硬化性心臟病？；2）十二指腸球部霜斑樣潰瘍并出血；（3）頸動(dòng)脈粥樣硬化；（4）高血壓病2級 很高危；（5）慢性非萎縮性胃炎伴糜爛，HP（+）；（6）十二指腸球部多發(fā)息肉 ；7）缺鐵性貧血；（8）肺動(dòng)脈高壓；（9）肝內(nèi)膽管結(jié)石；（10）腰椎間盤突出。出院后長期口服“抑酸、護(hù)胃、生血藥物”等鞏固治療。3天前開始每天解1次黑色稀大便，水沖后變紅，頭暈、乏力、心慌明顯，無明顯腹痛、腹脹，于當(dāng)?shù)匦l(wèi)生院經(jīng)抑酸、止血、補(bǔ)液等處理無好轉(zhuǎn)，急診以消化道出血收入我科。入院查體：T：36.5℃，P：88次/分，R：20次/分，BP：142/89mmHg，重度貧血貌，鞏膜無黃染，瞼結(jié)膜蒼白，腹平坦，全腹未見胃腸型及蠕動(dòng)波，無腹壁靜脈曲張，腹軟，劍突下壓痛，全腹無反跳痛及肌緊張。肝脾肋下未捫及，Murphy's征陰性，麥?zhǔn)险麝幮裕文I區(qū)無叩擊痛，移動(dòng)性濁音陰性，腸鳴音活躍，無氣過水聲。輔助檢查：院外血常規(guī)提示：血紅蛋白HGB：82g/L，平均血紅蛋白MCH：19.82pg，紅細(xì)胞平均體積69.42fl，單核細(xì)胞比率：9.10H%。入院查血常規(guī)：血紅蛋白測定 61g/L，紅細(xì)胞比容23.1%，平均紅細(xì)胞體積69.8fL，平均RBC血紅蛋白量18.4pg，平均RBC血紅蛋白濃度264g/L。貧血三項(xiàng)：鐵蛋白6.60ng/ml，葉酸12.73ng/mL，維生素B12628.00pg/mL。大便常規(guī)黑色稀大便，隱血陽性。肝腎功、凝血、腫瘤標(biāo)志物，心肌三項(xiàng)、腦鈉肽、尿常規(guī)未見明顯異常。腹部彩超：膽囊切除術(shù)后，膽總管擴(kuò)張，左外支及右前支肝內(nèi)膽管結(jié)石，左腎囊腫。予以禁食、抑酸、護(hù)胃、止血、營養(yǎng)支持、輸血糾正貧血、對癥處理。次日復(fù)查血常規(guī)：血紅蛋白測定73g/L，紅細(xì)胞比容26.9%，行急診胃鏡示慢性非萎縮性胃炎，十二指腸球部多發(fā)息肉。見圖2

圖2

予以繼續(xù)抑酸、護(hù)胃等處理，但患者仍間斷解黑大便，貧血再次出現(xiàn)進(jìn)行性下降，血紅蛋白降為56g/L。因胃鏡檢查不能解釋出血原因，再次輸血后進(jìn)一步完善腸鏡，插鏡至回腸末段，回腸末段粘膜見散在糜爛，回盲瓣正常，升結(jié)腸見一海綿狀血管瘤，大小0.8×0.8cm，表面充血糜爛，可見與之相連明顯擴(kuò)張靜脈，用和諧夾2枚夾閉血管瘤入口靜脈，予以APC燒灼海綿狀血管瘤，創(chuàng)面用3枚和諧夾夾閉。肛門口見內(nèi)痔。見圖3

圖3

術(shù)后繼續(xù)禁食、抑酸、止血、營養(yǎng)支持等處理。患者病情平穩(wěn)，未再繼續(xù)便血，復(fù)查血常規(guī)提示貧血逐漸好轉(zhuǎn)，予以帶藥出院鞏固，2月后隨訪未再便血，貧血糾正。

2.討論

2.1 發(fā)病機(jī)制及臨床特點(diǎn)

血管瘤是一種以血管為主要構(gòu)成成分，起源于胚胎時(shí)期的良性腫瘤，全身任何部位都可以發(fā)生，以四肢、面頸部、軀干常見。根據(jù)病理分為毛細(xì)血管瘤、海綿狀血管瘤和混合性血管瘤3種類型[1]。海綿狀血管瘤發(fā)生在黏膜下層，由較大的血管組成，表現(xiàn)為黏膜下層擴(kuò)張充血的血竇，由于血管炎癥以及血流瘀滯，容易形成血栓，繼而鈣化，形成靜脈石。通常認(rèn)為與血管退行性變、先天性血管發(fā)育異常以及慢性黏膜缺血有關(guān)[2]。其中結(jié)腸海綿狀血管瘤罕見，通常位于結(jié)腸的遠(yuǎn)端，多局限于直腸，部分累及乙狀結(jié)腸、降結(jié)腸及右半結(jié)腸。平均發(fā)病年齡在12歲，男女比例約為15：1。其最常見癥狀為反復(fù)無痛性便血，貧血常見，其他癥狀還包括腸梗阻、便秘、里急后重、腹瀉等，多有陽性家族史，少部分患者無任何癥狀[3]。

2.2 診斷及鑒別診斷

對臨床上反復(fù)發(fā)作無痛性便血患者，在排除痔瘡或結(jié)腸炎等引起的便血后，需考慮該病可能。大腸海綿狀血管瘤大多由腸鏡檢查確診，內(nèi)鏡下典型表現(xiàn)為藍(lán)色粘膜下結(jié)節(jié)，擴(kuò)展、充盈的粘膜下靜脈，所以活檢常導(dǎo)致嚴(yán)重出血[4]。當(dāng)黏膜有嚴(yán)重炎癥、潰瘍和出血時(shí)，常掩蓋了血管瘤的病變而延誤診斷，被誤診為直腸炎癥、內(nèi)痔等疾病。其他常用影像學(xué)檢查手段包括腹部平片、CT、磁共振及血管造影。腹部X線平片顯示靜脈石是重要的診斷線索，約26%～50%的患者可見靜脈石，同時(shí)研究表現(xiàn)通常40歲以上的患者中盆腔靜脈石的發(fā)生率為50%～70%，而在30歲以前發(fā)生盆腔靜脈石的可能性小于5%。CT密度分辨率高且無重疊，對靜脈石的顯示優(yōu)于平片，瘤體中靜脈石是大腸海綿狀血管瘤的特征性征象。CT與電子結(jié)腸鏡比較，對血管壁的厚度以及病變侵襲的范圍可更加準(zhǔn)確。MRI可明確血管瘤與盆壁、骶前、膀胱或子宮的關(guān)系。腸系膜下動(dòng)脈是主要的供血血管，所以有學(xué)者認(rèn)為對于嚴(yán)重的急性出血，腸系膜下動(dòng)脈造影為此病最好的診斷方法，但在非出血期間，此方法也難以明確診斷，限制了該檢查方法使用。所以各種影像學(xué)檢查對海綿狀血管瘤診斷各有優(yōu)勢[5-6]。大腸海綿狀血管瘤主要是與腸道息肉、結(jié)腸直腸炎癥、消化性潰瘍出血、痔瘡等疾病鑒別，結(jié)合結(jié)腸鏡下表現(xiàn)及其他影像學(xué)結(jié)果可鑒別。

2.3 治療體會(huì)

本例患者初始考慮診斷為十二指腸潰瘍出血，經(jīng)抑酸、護(hù)胃、止血、輸血等治療后及時(shí)查胃鏡未見潰瘍出血表現(xiàn)，考慮是否急性糜爛出血性胃炎可能，繼續(xù)抑酸、護(hù)胃處理，患者仍解黑大便，貧血進(jìn)行性加重，進(jìn)一步完善腸鏡確診為升結(jié)腸海綿狀血管瘤，予以鏡下相應(yīng)治療病情好轉(zhuǎn)出院，預(yù)后良好。經(jīng)過此例治療，我們有如下體會(huì)：①患者反復(fù)無痛性黑便，貧血，既往類似病史，行胃鏡考慮十二指腸霜斑樣潰瘍，先入為主，考慮十二指腸潰瘍并出血，但及時(shí)行胃鏡未見潰瘍及出血表現(xiàn)，患者仍反復(fù)便血，貧血進(jìn)行性加重，及時(shí)調(diào)整診治思路，完善腸鏡檢查，明確診斷并予以積極處理，避免了延誤病情。②該患者初始在心血管內(nèi)科住院治療，患者黑便、貧血，既往腰椎間盤突出病史，胃鏡示十二指腸霜斑樣潰瘍，骨髓涂片示缺鐵性貧血，和常見的胃十二指腸潰瘍出血臨床表現(xiàn)很像，所以非專科醫(yī)生考慮十二指腸潰瘍并出血，但回顧胃鏡報(bào)告，發(fā)現(xiàn)無明顯近期十二指腸潰瘍并出血影像表現(xiàn)，專科醫(yī)生一般會(huì)進(jìn)一步搜索黑便及貧血原因。所以專科診治很重要。③觀察患者體征變化，糾正患者貧血，維持水電解質(zhì)平衡，從而及時(shí)調(diào)整處理應(yīng)該貫穿治療始終。④該病治療方法有硬化劑注射、結(jié)扎腸系膜下血管、激光、放療、微波治療等，對于海綿狀血管瘤病變范圍較廣者，文獻(xiàn)推薦首選外科手術(shù)治療。該例患者為局限性海綿狀血管瘤，采取鏡下夾閉血管及電凝治療，病程短，費(fèi)用低，創(chuàng)傷小，恢復(fù)快，治療效果滿意。所以針對局限性病變，鏡下非手術(shù)治療不失為一種更好的選擇。

2.4 預(yù)防誤診措施

大腸海綿狀血管瘤在臨床上少見，容易漏診和誤診，臨床醫(yī)師應(yīng)熟悉本病的臨床特點(diǎn)以及相應(yīng)的輔助檢查，爭取早期診斷，及時(shí)治療。本例報(bào)告提示對貧血、黑便患者，如果便血無明顯腹痛，需詳細(xì)詢問病史、認(rèn)真查體，拓寬診斷思路，不能局限于常見的上消化道出血，應(yīng)根據(jù)患者病情變化及時(shí)調(diào)整診斷思路，以及早明確診斷，防止貽誤病情。對局限性結(jié)腸海綿狀血管瘤，采取鏡下夾閉血管及電凝治療，配合規(guī)范的內(nèi)科保守治療包括糾正患者貧血，維持水電解質(zhì)平衡是有效的治療措施。