皮肌炎合并多發性結核性皮下膿腫一例

高衛衛 張向榮 曾誼

南京中醫藥大學附屬南京醫院 南京市第二醫院 南京市公共衛生醫療中心結核三科211132

患者男，47 歲，因全身多發腫塊 1 個月于 2018 年 7 月12日入院。患者于1個月前發現右上臂屈側出現一黃豆大小腫塊，無紅腫疼痛等不適，起初未重視，后腫塊消退。1周前患者左上臂屈側出現一大小約4 cm×5 cm 腫塊，左膝及左大腿伸側分別出現約6 cm×7 cm、8 cm×10 cm 腫塊，觸之有波動感，不伴紅腫及疼痛不適，于外院行左上臂屈側腫塊穿刺后抽出膿液10 ml，送病原學檢查，結果顯示抗酸桿菌++++，診斷為多發性皮下結核性膿腫，轉至我科就診。既往史：患者1 年前眶周曾發生紫紅色斑丘疹，壓之不褪色，伴畏寒、寒戰、發熱，于外院反復抗感染治療無效。實驗室檢查：抗核抗體斑點型，滴度1∶320（參考值 ＜ 1∶100），抗Ro52抗體陽性，抗干燥綜合征A抗體陽性，抗組氨酰t-RNA合成酶抗體陽性，類風濕因子20.9 IU/ml（0 ～ 15.9 IU/ml），C反應蛋白12.9 mg/L（0 ～ 8 mg/L），紅細胞沉降率30 mm/1 h，鐵蛋白3 297 ng/L（23.90 ～336.20 ng/L）。丙氨酸轉氨酶354 U/L，γ-谷氨酰轉肽酶114 U/L（10 ～ 60 U/L），乳酸脫氫酶1 195 U/L（140 ～ 271 U/L），肌酸激酶13 927 U/L（0 ～171 U/L），α-羥丁酸脫氫酶95 U/L（90 ～ 180 U/L）；血、尿、糞常規及免疫球蛋白檢查均正常。雙下肢核磁共振成像（MRI）檢查：雙側股骨周圍軟組織水腫，符合皮肌炎改變，左側膝關節腔積液。肌電圖：雙側股四頭肌、右側三角肌安靜時可見自發電位，小力收縮運動單元動作電位平均時限、波幅正常或下降，大力收縮呈單純混合相，考慮為肌源性損害（活動期）。雙下肢肌力四級，肌張力正常。該患者被外院診斷為皮肌炎，起初予甲潑尼龍80 mg靜脈滴注，病情好轉后改潑尼松15 mg 口服治療至本次就診。患者近期無發熱、皮疹，雙下肢肌力正常，外院多次查肌酸激酶正常，提示皮肌炎病情穩定，既往史無特殊，否認家族遺傳史及傳染病史。

體檢：神志清，精神可，淺表淋巴結未觸及，雙下肺聽診可聞及少許干啰音，心臟及腹部檢查未見異常。皮膚科檢查：左上臂屈側見一4 cm×5 cm腫塊，左膝上方及左大腿伸側分別見約6 cm×7 cm、8 cm×10 cm腫塊，質軟，觸之有波動感，無紅腫、破潰及疼痛不適（圖1），未見脫屑、色素沉著等異常表現，四肢肌力及肌張力均正常。

入院后進行相關檢查，肝腎功能、血脂、血電解質均正常；肌酸磷酸激酶、α-羥丁酸脫氫酶及乳酸脫氫酶均正常。胸部CT：兩肺下葉靠近胸膜處見斑片狀索條影。頭顱MRI未見異常；左上肢及左下肢MRI 示左側肱骨及股骨梭形高信號巨大膿腫，膿腫未累及周圍肌肉或造成骨質破壞；雙側膝關節MRI 見關節腔積液，未見關節軟骨破壞。左上臂及左大腿皮下膿腫穿刺，膿液結核桿菌涂片示抗酸桿菌（++）；結核分枝桿菌快速藥敏檢測示異煙肼、利福平、乙胺丁醇及氟喹諾酮均敏感；膿液結核分枝桿菌檢測（GeneXpert MTB/RIF 技術）陽性，利福平耐藥檢測陰性，膿液結核分枝桿菌DNA 1.6×107/L。2 次應用PCR 對膿液進行分枝桿菌菌種鑒定，結果均為結核分枝桿菌。膿液細菌及真菌培養均陰性。

診斷：多發性皮下結核性膿腫；皮肌炎。

治療：患者入院后繼續予潑尼松15 mg/d口服治療皮肌炎，予異煙肼、利福平、乙胺丁醇及吡嗪酰胺酮強化抗結核治療，并予頭孢地嗪抗感染治療。治療后，患者逐漸出現發熱，體溫最高38.5 ～39.5 ℃，晨起為主，不伴畏寒、寒戰不適，未見明顯細菌感染依據，考慮發熱與局部膿腫相關。加用莫西沙星及阿米卡星加強抗結核治療，同時予局部隔日穿刺抽膿。起初，每次左上臂處可抽取黃色米湯樣膿液50 ml，左大腿前部腫塊處可抽出膿液200 ml左右，每次術畢，分別予鏈霉素注射劑1.0、2.0 g稀釋后膿腔內注射。經上述方案治療2 周后，患者體溫逐漸下降至正常，左上肢無膿液抽出，腫塊痊愈，左下肢膿液量明顯減少，腫塊明顯縮小。治療1個月后，左上肢及左下肢膿腫痊愈，體溫恢復正常。

圖1 患者左膝上方8 cm×10 cm腫塊，有波動感

討論 皮下結核較少見，多發性皮下結核性膿腫更少見。本例患者病原菌未累及肺，首先侵犯皮下結締組織，且侵犯多個部位，主要為近端肢體皮下結締組織，病灶累及面積較大。考慮主要原因為該患者患有皮肌炎。其次，該患者長期服用潑尼松治療皮肌炎，為結核感染的易感人群，導致結核桿菌經血播散，從而引起皮下多發性膿腫。

結核桿菌播散的途徑包括呼吸道、血管、淋巴管及局部侵犯。其中，最常見的侵犯途徑為通過呼吸道引起肺結核及支氣管結核，胸部CT 示該患者未合并肺結核，考慮其結核桿菌播散途徑并非呼吸道。由于左上肢屈側及左下肢外側并非為淋巴結分布較集中部位，同時該患者上肢及下肢病灶部位無皮膚破潰，外院影像學檢查示左上肢肱骨及左下肢股骨均無骨質破壞，排除骨結核。所以我們推測該患者感染為病原菌血行播散所致。

目前分子生物學檢測手段如PCR 及GeneXpert 技術大大提高了該病的診斷速度及準確性。GeneXpert 檢測方法完成檢測只需2 h，極大地縮短了檢測時間，同時因其封閉式的反應體系，降低了污染導致的假陽性，還能快速對病原菌進行藥敏檢測，為疾病的早期靶向治療提供依據［1-3］。另一方面，本例患者起初雖在異煙肼、利福平、乙胺丁醇聯合吡嗪酰胺的基礎上加用莫西沙星、阿米卡星治療后仍每日發熱，病情未能有效控制，后在局部抽取膿液的基礎上進行鏈霉素局部注射后病情逐步好轉。對于局部膿腫患者應在全身強化治療的基礎上，給予局部穿刺抽膿及鏈霉素注射，局部抗結核藥物注射是一種安全、有效的治療方式，不僅能增加局部血藥濃度，還可避免系統用藥的不良反應［4-6］。

多發性皮下結核性膿腫主要需與一些感染性疾病和非感染性疾病相鑒別。皮膚及皮下感染中較為常見的病原菌為非結核分枝桿菌，非結核分枝桿菌亦可引起與結核分枝桿菌感染相似的臨床癥狀和表現，特別是龜型、復合鳥型等分枝桿菌可經血行播散，亦常見于細胞免疫功能下降的患者［7］。對于感染導致的多發性膿腫，最簡單、有效及快速的診斷方式為膿液病原菌檢查。惡性腫瘤如淋巴瘤的皮下轉移性病灶液化可致多發性囊腫，病理組織學改變可明確診斷。

利益沖突所有作者均聲明不存在利益沖突