子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤：1例報告并文獻復習

嚴燕瓊，郭艷嫦，黃 燕，陳玉霞，鄭琦云

1南方醫科大學順德醫院附屬陳村醫院超聲科，廣東 佛山 528313；2清遠市婦幼保健院超聲科，廣東 清遠 511500

剖宮產術子宮瘢痕妊娠（CSP）是受精卵著床于前次剖宮產子宮切口瘢痕處的一種異位妊娠[1]；妊娠時，孕囊著床在子宮疤痕處，常引發陰道大量出血及子宮破裂，是產科較難處理的妊娠，兇險程度與宮外孕相當[2]。近年來，CSP發病率亦出現逐年上升，文獻報道CSP的發病率約為0.45‰[3]，特別是隨著國內二孩生育政策的變化、經陰道超聲在早孕期檢查的廣泛應用[4]以及臨床診治經驗的積累，現已逐步演變成為常見病多發病而倍受業內關注，子宮瘢痕雙胞胎妊娠的病例實屬罕見，而本例子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤更是為難得一見的臨床罕見病例，目前尚未見到有子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤的報道。本院門診收治子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤1例，現報道如下：

1 病例資料

患者女，27歲，已婚，因停經5周+2，陰道流血2次來診。末次月經為2017年11月29日，月經量如常，停經后無任何不適癥狀，12月26日無明顯誘因出現陰道出血，量少，呈咖啡色，無組織物排出，停經以來無頭暈、嗜睡，無惡心、晨起嘔吐，無厭食及喜食酸物，無腹痛、腹脹，無尿頻尿急等，陰道出血持續7 d自行停止，3 d后無誘因再次出現陰道少量出血，呈咖啡色，于2018年1月2日自測尿HCG陽性,1月6日陰道出血停止后到連州市人民醫院就診，查血孕酮57.63 ng/mL，血清人絨毛膜促性腺激素（β-HCG）3 314 U/L，超聲提示：右側附件區無回聲區，考慮卵巢囊腫，子宮下段疤痕處異常回聲。于2018年1月7日來我院門診擬“剖宮產子宮瘢痕妊娠、卵巢囊腫”收入院進一步診療。孕婦平時未避孕、月經周期規則、周期30 d、經期7 d，孕3產1，2011年足月剖宮產1次，自然流產1次，現育1女。體查：腹部平坦，下腹部恥骨聯合上可見約10 cm長橫行的陳舊性手術疤痕，腹壁靜脈無曲張，腹肌軟，無壓痛及反跳痛，肝脾肋下未觸及，腸鳴音正常。婦檢：宮頸大小正常，宮口閉，未見血塊及組織物堵塞，子宮增大如孕5周，無壓痛，活動好，左附件區未觸及異常包塊，無壓痛，右側附件區可觸及一約5 cm×5 cm囊性包塊，邊界清、活動性好，無觸痛壓痛。入院后于1月7日查血清β-HCG:16 414 mU/mL，1月9日復查血清β-HCG:30 433 mU/mL，孕酮32.76 ng/mL。經陰道彩超聲復查所見：宮體增大，上下徑52 mm、前后徑54 mm、左右徑60 mm，宮腔下段見兩個孕囊，其中一孕囊大小約11 mm×6 mm×4 mm（位于前壁下段瘢痕處），其下緣見10 mm×3 mm不規則液性暗區，另一孕囊大小約15 mm×4 mm×3 mm，兩孕囊呈橢圓形、壁厚、回聲較強，孕囊內均見卵黃囊，未見原始心管搏動，周邊見點條狀血流信號（圖1A、B）；子宮右后方可見一卵圓形低回聲區，大小約66 mm×46 mm×59 mm，邊界清晰，壁薄，包膜光滑，內液清透聲性較好,無明顯血流信號（圖1C）。提示宮腔下段雙孕囊回聲，約孕5周+，考慮子宮瘢痕雙絨毛膜雙胎妊娠，子宮右后方囊性包塊。經知情告知后，于2018年1月8日給患者行超聲聚焦消融治療及孕囊注射甲氨蝶呤30 mg+注射用水6 mL等進行預處理,并1月10日選擇腹腔鏡下右輸卵管系膜囊腫切除術+宮腔鏡檢查+清宮術處理。宮腔鏡下見：宮頸未見異常、宮腔深10 cm，宮頸內口上方見穹窿樣缺損約3 cm×3 cm×2 cm，表面見妊娠組織物附著，形態不規則，大小約3 cm×2.5 cm×2 cm，未見血管裸露，宮腔內膜早蛻膜樣增厚。宮腔鏡下行清宮術，術中清出宮腔內組織物約30 g內見蛻膜及絨毛樣組織物；腹腔鏡下見：右側輸卵管系膜處見一囊腫約7 cm×7 cm×6 cm、表面光滑、活動性好，并在鏡下行輸卵管系膜囊腫表面縱軸平行做一環形切口，囊腫完整剝除。術后診斷：剖宮產后子宮疤痕娠；右側輸卵管系膜囊腫。術后病理結果示：子宮瘢痕妊娠，右側卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤。

圖1 患者孕婦，27歲，停經40 dFig.1 Patient, pregnant, 27 years old, menopause 40 days

2 討論

CSP是一種特殊異位妊娠，如未能早期處理，常引發陰道大量出血及子宮破裂，是產科較難處理的妊娠。目前，CSP的發病機制尚不清楚,可能與多個因素關，綜合文獻歸為以下幾點[5]：（1）剖宮產手術后使子宮肌層連續性破壞，導致切口處術后瘢痕纖維化或形成微小裂隙或竇道形成；（2）剖宮產后子宮內膜炎性損傷，導致子宮內膜和子宮淺肌層炎癥和壞死致受精卵運行異常，錯過最佳著床時間而使滋養細胞浸入子宮頸下段子宮瘢痕處，形成CSP；（3）剖宮產子宮切口處縫合愈合不良或瘢痕增寬形成切口憩室，導致CSP的發生率增加。CSP的臨床表現常為[1]：剖宮產史；停經；不規則陰道出血；下腹隱痛或脹痛；停經后無任何不適常規來早孕檢查發現為子宮瘢痕妊娠.上述臨床表現與正常宮內妊娠無區別，且在早期缺乏典型的臨床表現。目前CSP的診斷方法首選超聲檢查[1]，特別是經陰道和經腹超聲聯合使用。近年來，經陰道超聲在早孕期檢查的廣泛應用[4]以及臨床診治經驗的積累，CSP發現率明顯提高，但子宮瘢痕雙胞胎妊娠的病例仍較罕見，本例子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤更是臨床上難得一見的罕見病例，且已經在腹腔鏡及宮腔鏡下診治，并獲得術后病理檢查結果的支持。本例子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠發生因素除與上述高危因素有關外，卵子受精后在胚前期形成的兩個不同的胚泡如何植入同一子宮瘢痕部位的原因仍然不明確，有待進一步探討。

經陰道彩色多普勒超聲是診斷早期妊娠的首選方法，當發生CSP時還可顯示宮腔下段的瘢痕處是否存在孕囊植入和孕囊植入處的肌層厚度以及瘢痕周邊滋養孕囊的血液供給情況。CSP超聲診斷標準[1]：宮腔及宮頸管內未探及妊娠囊，可見內膜線；妊娠囊或混合性包塊位于子宮前壁下段肌層（相當于前次剖宮產切口部位），部分妊娠囊內可見胚芽或胎心搏動；妊娠囊或包塊與膀胱之間子宮肌層變薄，甚至消失，妊娠囊或包塊與膀胱之間間隔變窄，子宮肌層連續性中斷；彩色多普勒血流成像在胚囊周圍探及明顯的高速低阻環狀血流信號；附件區未探及包塊，直腸子宮陷凹無游離液（CSP破裂除外）；在診斷子宮瘢痕妊娠時需要與子宮頸妊娠、宮內妊娠難免流產及妊娠滋養細胞腫瘤等相鑒別。CSP診治原則是：早診斷，早終止，早清除[6]。臨床上一旦診斷為CSP應給出終止妊娠的醫學建議，并盡早清除妊娠物。早期治療目的是以小損傷，盡可能保留患者的生育能力，并按不同類型進行相應處理[1]：Ⅰ型：患者生命體征平穩，孕周小，且患者不愿意或不適合手術治療者可選用藥物剎胚治療，Ⅱ型和Ⅲ型患者可選擇藥物剎胚預處理后進行清宮手術治療，可降低術中出血的風險，手術后應注意監測血清β-HCG的水平，及時評估療效及續后隨訪處理等。

妊娠合并卵巢腫瘤是婦產科常見疾病，發病率為0.1%～2.4%[6]，可在任何年齡段都有發生的可能，其發病病因尚不清楚，在發病早期常無自覺癥狀，其發現時間早晚不一，多在妊娠早、中期發現，但約一半的卵巢腫瘤是剖宮產術中首次發現，推測原因主要與患者孕前、孕期未行常規盆腔或超聲等檢查有關[7]，本研究病例是在本次早孕檢查時被發現右側卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤，應注意與妊娠合并卵巢黃體囊腫及卵巢子宮內膜異位囊腫等相鑒別，這幾種疾病在形態上均呈圓形或橢圓形囊性包塊為常見，卵巢黃體囊腫可分為妊娠和非妊娠2種，是在月經黃體或妊娠黃體基礎上，黃體持續存在而形成黃體囊腫，一般常無自覺癥狀，妊娠合并卵巢黃體囊腫多在至妊娠中、晚期逐漸縮小，超聲表現為圓形或橢圓形，有時邊界稍顯不清，囊壁較濾泡囊腫厚，囊液中顯示細小散在光點，彩色多普勒超聲檢查部分黃體囊腫的周邊可見典型的環狀及半環狀血流信號。妊娠合并卵巢子宮內膜異位囊腫又稱“卵巢巧克力囊腫”，受月經周期性影響，常有痛經史，隨月經內分泌變化，潴留于卵巢內的“經血”越積越多，形成由小到大的囊性包塊，超聲聲像特點：可在盆腔內探及圓形或橢圓形低回聲腫塊，多數位于子宮后方，直徑一般為5～7 cm，囊壁厚度多數較均勻，邊界顯示欠清，囊壁內側不平整，低回聲區或有多數細小密集的光點，分布均勻，部分囊腫內可探及纖維性光帶，將囊腫完全或部分分隔。鑒別診斷最終仍以術后病理診斷為“金標準”，妊娠合并卵巢腫瘤的均采取手術為主，目的在于：明確診斷；切除腫瘤；惡性腫瘤進行手術病理分期；解除并發癥[8]。

子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤病例在臨床上雖然罕見，但患者如能在妊娠前期及妊娠早期行常規規范盆腔婦檢，并選擇經陰道彩色多普勒超聲檢查，是有助于臨床上對CSP及其合并癥的早期診斷，可避免延誤診治而發生相關風險，提示育齡期婦女在妊娠前期及妊娠早期行常規規范婦檢十分必要。