潘永軍 劉鐵軍 顏俏燕 韓秋麗 梁國 莫亮
腮腺淋巴上皮囊腫(lymphoepithelial cyst,LEC)是一種臨床上較少見的腮腺良性囊性病變。該囊腫主要發生于腮腺,也可以發在唾液腺、口底、食管、甲狀腺和胰腺等部位[1]。以往CT、MRI對該病的診斷符合率較低。本文對資料完整且經過病理證實的21例患者進行回顧性分析,旨在提高CT、MRI的診斷符合率,具體如下。
回顧性分析筆者所在醫院2012年1月-2018年1月經手術與病理證實的21例腮腺淋巴上皮囊腫患者的臨床資料,均為無意間發現腮腺區無痛性腫物來院就診,其質地中等,活動度良好,無壓痛。男8例,女13例;年齡19~72歲,平均48歲,50歲以上患者占58.8%;左側腮腺12例,右側腮腺9例。
21例患者均于術前進行影像檢查,其中CT檢查16例,MRI檢查5例。患者取仰臥位,掃描范圍從聽眥線至下頜骨頦部。CT掃描采用Philips 64排螺旋CT,管電壓120 kV,管電流110 mA,檢查時間0.75 s,矩陣512×512,FOV 16~20 cm。先平掃,然后做增強掃描,使用非離子型碘佛醇對比劑,經肘靜脈快速團注,流速3 ml/s,注射總量60 ml,動脈期延遲24~26 s,實質期延遲23~25 s。MRI掃描采用Philips 3.0T(Achieva Nova Dual)超高場掃描系統檢查。患者取仰臥位,采用頭部線圈,掃描范圍從聽眥線至下頜骨頦部,分別采用平掃:橫斷位T1WI、T2WI,冠狀位T1WI、T2WI;SPAIR增強:橫斷位、冠狀位T1WI掃描。掃描參數如下:T1WI TR 400~650 ms,TE 18 ms;T2WI TR 2 500~3 500 ms,TE 100 ms。層厚為4~5 mm,層間距0.5~1 mm。增強劑采用釓噴酸葡胺,劑量為20 ml/kg。
此組21例病例中,16例CT檢查中診斷正確7例,誤診9例,符合率43.7%,其中6例誤診為多形性腺瘤,2例誤診為神經源性腫瘤,1例誤診為腮裂囊腫1例;5例MRI檢查中診斷正確4例,誤診1例,符合率80.0%,其中1例誤診為淋巴結感染并囊變。
21位患者共計23個病灶,20位患者為單側單個病灶,其中左側腮腺11個病灶,右側腮腺9個病灶;僅1位患者為雙側腮腺多個病灶,其中左側腮腺2個病灶,右側腮腺1個病灶;17個病灶發生于腮腺淺葉后下極,6個病灶發生于腮腺淺葉前上極。
13個病灶呈橢圓形,9個病灶呈類圓形,1個病灶呈蠶豆狀;病灶最大約2.9 cm×2.7 cm×2.7 cm,病灶最小約1.5 cm×1.3 cm×1.5 cm;21個病灶邊緣光滑清晰,2個病灶邊界欠清。
CT檢查16位患者中,1例為雙側多個病灶(圖1),15例為單側單個病灶(圖2),CT掃描病灶均呈單房囊性改變;15個病灶呈低密度,密度均勻,CT值9~24 HU;3個病灶呈略低密度,CT值30~38 HU,囊壁均勻,囊壁CT值27~54 HU,增強掃描示囊壁呈輕至中度強化,囊內均無強化。

圖1 多發腮腺淋巴上皮囊腫CT圖像

圖2 單發腮腺淋巴上皮囊CT圖像
MRI檢查5例患者中,MRI病灶亦呈單房囊性改變,囊內信號均勻,T1WI呈低信號,T2WI呈高信號,增強掃描示囊內未見明顯強化,囊壁呈明顯強化,見圖3。

圖3 單發腮腺淋巴上皮囊腫MRI圖像
腮腺淋巴上皮囊腫的組織發生目前仍存在許多爭議,而得到廣泛認可的觀點認為其發生源自包括有涎腺組織的淋巴結,在胚胎期腮腺始基迅速發展、分化的同時頸部淋巴結也開始發生,此時胚胎并無明確的頸部,腮腺也無明確包膜,腮腺的上皮組織也可以迷走生長入淋巴結內[2]。近年來有研究顯示,雙側腮腺淋巴上皮囊腫與HIV感染有關,腮腺淋巴結上皮囊是HIV陽性患者的早期臨床表現之一[3]。文獻[4-5]報道在HIV陽性患者腮腺淋巴上皮囊腫的濾泡中心細胞中檢測到HIV P24抗原的存在,其囊液中存在大量的病毒可能與周圍淋巴組織HIV-1感染細胞的脫落有關,這就為腮腺淋巴上皮囊腫的發生與HIV病毒感染有關提供了依據。HIV相關的淋巴組織異常增生是全身性的,故它所引起的損害通常是雙側的[6]。本組21位患者中僅1例為HIV陽性,表現為雙側多發囊性病灶,其余20例HIV檢查為陰性,表現為單側單發囊性病灶。腮腺淋巴結上皮囊腫90%以上的囊壁內復層鱗狀上皮,可伴或不伴角化,部分內襯假復層柱狀上皮,纖維囊壁內含淋巴樣組織并形成濾泡。臨床特點:該病多為單側發生,偶見雙側發生,表現為無痛性腫塊,生長緩慢,多無自覺癥狀,合并感染時可出現疼痛[7]。
腮腺淋巴上皮囊腫CT表現為類圓形或橢圓形囊性病灶,囊壁薄且均勻,邊緣清楚、光整,囊內有時可呈稍高密度,主要為囊內脫落上皮含量豐富致囊內液體黏稠或病灶合并感染,周圍腮腺密度增高與其密度接近,增強掃描囊內容物無強化,囊壁有輕到中度強化[8]。本組16例CT檢查患者中,15例表現為病灶呈單發囊性低密度,密度均勻,邊界清晰;1例表現為病灶呈多發略低密度,密度欠均勻,邊界欠清,增強掃描示囊壁呈輕度至中度以上強化,囊內容物未見強化,其影像表現與游云華等[3]、Shaha等[9]作者報道相符。淋巴上皮囊腫MRI表現為類圓形或橢圓形囊性病灶,T1WI呈低信號、T2WI呈高信號,囊壁薄且均勻,邊緣清楚、光整,囊內信號均勻,增強掃描示囊內未見強化,囊壁呈中度以上強化;本組5例MRI檢查患者中,病灶均呈T1WI低信號、T2WI高信號,信號均勻,邊界清晰,增強掃描示囊壁呈中度強化,囊內未見強化。
腮腺淋巴上皮囊腫需要與腮腺單純性囊腫、多形性腺瘤warthing瘤等鑒別。(1)腮腺單純囊腫。先天性腮腺囊腫是由于胚胎發育時期遺留于深部組織內的上皮成分發展而成,多見于老年人,好發于男性[10]。CT或MRI無特異性表現,均表現為囊性占位,合并感染囊壁增厚強化,與其他囊腫難鑒別。(2)多形性腺瘤。多形性腺瘤(polymorphic adenoma)是大涎腺腫瘤中常見的一種良性腫瘤,約80%發生于腮腺,女性稍多于男性[11],中年發病,臨床癥狀輕,90%位于腮腺淺葉,常以單側單發為主。CT或MRI表現為圓形或類圓形,少數呈分葉狀或不規則形,密度/信號與肌肉相似,但高于腮腺;邊界相對清晰,病灶內出現鈣化、壞死、囊變、出血時,其內密度及信號不均勻;增強掃描具有“慢進慢出”的進行性強化特點[12]。(3)Warthin瘤。Warthin瘤好發于40~70歲的中老年患者,男性>女性,并且認為此病與長期吸煙關系密切;腫瘤多好發于腮腺,最常見的部位是腮腺后下極部分。腫瘤可見單側單發、單側多發或雙側腮腺發病[13];多為類圓形或橢圓形,少數可呈啞鈴型[14],邊界清晰、光滑。腫瘤易發生囊變,其內密度及信號不均勻,動態增強掃描具有“快進快出”特點,如病灶內可見條狀、點狀血管影通過時應首先考慮腮腺腺淋巴瘤可能[15]。
目前腮腺淋巴上皮囊腫的治療以手術切除為主,可輔助穿刺、放療及硬化治療。
綜上所述,腮腺淋巴上皮囊腫多為圓形或類圓形無痛性腫物,生長緩慢,合并感染時可出現疼痛,CT及MRI均能清楚顯示病灶的部位、形態、大小、密度及邊緣,對于腮腺區單發的薄壁囊性病灶,如囊內密度或信號較均勻、邊界清晰,增強掃描囊內無強化,囊壁呈輕到中度或在MR增強上呈明顯強化時,應考慮到本病的可能;對于HIV陽性患者,多表現為腮腺區出現多發的薄壁囊性病灶,增強掃描囊內無強化,囊壁呈輕到中度或在MR增強上呈明顯強化時亦應考慮到本病的可能。