不同屈曲角度MRI檢查對平山病頸椎相關征象診斷的定量研究

周文， 黃義， 陳唯唯， 潘初

平山病(hirayama disease,HD)是好發于15～25歲男青年的良性自限性疾病，也被稱為青少年上肢遠端肌萎縮癥。臨床上起病隱匿，容易漏診。除臨床癥狀和神經電生理檢查外，屈曲位頸椎MRI平掃及增強檢查是確診HD的重要檢查手段。盡管屈曲位頸椎MRI上C5-6節段硬膜囊后壁前移，脊髓受壓變扁，萎縮，硬脊膜外腔血管叢強化是HD特異性影像表現，但頸椎不同的屈曲角度對上述特異性MRI征象觀察影響極大[1-3]。本研究通過比較頸椎MRI不同屈曲角度對HD患者各特征影像參數定量的影響，尋找最適合HD臨床診斷MRI檢查的頸椎屈曲角度。

材料與方法

1．臨床資料

本研究獲得醫院倫理審查委員會批準?；仡櫺运鸭?012～2019年我院臨床診斷為HD患者臨床和影像學資料35例，納排標準如下：①臨床上表現為手或(和)上肢前臂肌萎縮或(和)肌無力；②肌電圖示受累肌肉表現為慢性神經源性損害；③神經系統檢查無主觀感覺障礙以及錐體束受累表現；④所有患者均行頸椎中立位和屈曲位MRI檢查；⑤排除急性外傷史，既往有過頸椎手術史及其他病因導致的肌萎縮和乏力的患者。

2．掃描方案

所有患者均采用GE 3.0TMRI掃描儀(Discovery MRI750，General Electric，Milwaukee，WI，USA)進行頸椎中立位和屈曲位常規MRI掃描。掃描序列及參數：CTL線圈，矢狀面T1WI(TR 362 ms，TE 10.43 ms)，T2WI(TR 2000 ms，TE 127.83 ms)，STIR(TR 2574 ms，TE 27.84 ms)，矩陣288×160，視野240 mm×240 mm，層厚3.5 mm，層間距4 mm。軸面脂肪抑制T2WI(TR 4449 ms，TE 116.78 ms)，矩陣192×288，視野200 mm×200 mm，層厚5 mm，層間距5.5 mm。

3．圖像分析

分組：頸椎屈曲角度以屈曲位頸椎拐角處分別向上和向下沿椎體后緣作兩條直線，所形成夾角的補角即為頸椎屈曲角度(圖1a)。以20°為分界將患者頸椎屈曲位MRI分為小角度組(屈曲角度10°～20°)和大角度組(屈曲角度20°～30°)。

a) T1WI矢狀面顯示硬膜外間隙新月形低信號影(箭)； b) T2WI矢狀面示硬膜囊后壁前移位(箭)，硬膜外間隙明顯增寬(長箭)，其內信號不均； c) STIR矢狀面示下頸段脊髓萎縮(箭)，受壓并向前移位； d) T2WI壓脂橫斷面示脊髓變扁，雙側硬膜后方可見長條形流空血管影(箭)，左側為著。

定量測量參數：由兩名診斷醫師采取隨機、雙盲方式觀測所有患者脊髓萎縮及變扁，硬膜囊后壁前移位距離及程度，脊髓后緣到椎管距離及程度。測量參數及方法：①椎管直徑(D)：在STIR序列正中矢狀面硬膜剝離最大處測量(圖1b)，若無硬膜囊后壁前移位，測量在C5椎體中段水平進行。②脊髓前后徑(AP)和左右徑(TR)：均在屈曲位硬膜囊最大向前移位的T2WI脂肪抑制序列橫斷面測量。AP在橫斷面脊髓中線處測量(圖1c)；TR在橫斷面脊髓最大左右徑處測量(圖1d)；對于沒有表現出硬膜囊后壁向前移位的受試者，測量在C5椎體中段水平進行。③硬膜囊后壁前移位距離(LDS)：屈曲位正中矢狀面硬膜剝離最大處對應T2WI脂肪抑制序列橫斷面測量(圖1d)；若無硬膜囊后壁前移位則在C5椎體中段水平進行；④脊髓后緣到椎管距離(d)：測量層面同LDS測量層面(圖1c)。

4．統計學分析

采用統計軟件SPSS V23.0進行統計分析。所有測量數據采用正態性檢驗后，符合正態分布數據以均數±標準差表示，不符合正態分布數據以中位數±四分位數間距表示。采用ICC評估兩名醫師測量結果的一致性，ICC 0.75提示一致性好。若測量一致性好，則采用兩名醫師測量平均值作后續統計學分析。采用Student-t檢驗或Mann-Whitney秩和檢驗比較大、小角度組在年齡及不同掃描體位(中立位，屈曲位)各測量參數(d、D、AP、TR、d/D、AP/TR)差異。采用Fisher確切概率法比較大、小角度組間性別差異。以P<0.05為檢驗水準。

結 果

本研究納入35例HD患者中大角度組17例，小角度組18例。兩組患者的性別和年齡無統計學差異(表1)。兩名醫師對屈曲位和中立位各參數的測量值一致性好，ICC值均0.85，P<0.05(表1～2)。

不同成像體位(中立位和屈曲位)在大、小角度組之間的組間比較：中立位MRI大、小角度組均未觀察到明顯硬膜囊后壁前移位，且其它各測量值在組間均無統計學差異(P>0.05，圖2、表1)。屈曲位MRI大角度組LDS、LDS/D、d/D 3個參數均顯著高于小角度組(P<0.05，圖3、表2)。

圖3 小角度組，21歲男性患者。a) T2WI矢狀面示硬膜囊后壁前移(箭)，硬膜外間隙稍增寬(長箭)； b) T2WI橫斷面壓脂序列可見硬膜外間隙稍增寬(長箭)，右側硬膜外間隙流空血管影(箭)； c) T1WI增強掃描矢狀面可見硬膜外間隙明顯強化(箭)； d) T1WI增強掃描橫斷面示硬膜外間隙明顯強化(箭)。

表1 性別、年齡及中立位各測量值在大、小角度組的組間比較

不同屈曲角度對測量值的影響：無論是大角度組還是小角度組，僅d、LDS、d/D、LDS/D 4個參數在屈曲位與中立位之間的差值具有顯著統計學意義(P<0.05，表3)，但大角度組不同體位d、LDS、d/D、LDS/D增量均高于小角度組。

表2 屈曲位各測量值在大、小角度組的組間比較

表3 大、小角度組中立位和屈曲位各測量值的差值比較

討 論

平山病臨床上起病隱匿，常表現為單側或雙側不對稱性上肢遠端肌萎縮、乏力等癥狀，尺側肌肉受累較橈側更明顯。發病早期易與肌萎縮側索硬化、肌萎縮性頸椎病等疾病相混淆[4]，容易漏診。盡管大部分HD患者呈現良性自限性病程[5]，但仍有少部分病例可持續進展或預后不良[6,7]。早期診斷對HD有重要意義[8]。HD早期診斷有一定難度。首先，臨床診斷難。起病早期臨床上通常很難將HD與其他癥狀相似的疾病區分開，包括下頸段神經根病，肌萎縮側索硬化以及多灶性運動神經病。僅憑臨床表現或電生理檢查可能會延遲診斷或誤診。其次，影像診斷難。即使是典型HD患者也可能出現MRI陰性，并且假陰性率高達24%～29%[9,10]?？赡茉颍孩費RI成像技術不規范。盡管屈曲位頸椎MRI平掃及增強是診斷HD常規檢查方法，但是屈曲角度對特征性征象顯示有極大影響[2,3]。如何選擇患者能夠耐受且利于診斷體位是亟待解決的問題。

②既往研究多集中在掃描方式(中立位/屈曲位，平掃/增強)和影像表現的描述性研究。影像診斷多為主觀判斷，缺乏統一的量化標準進行規范化。③少數定量研究僅限于測量硬膜囊后壁前移位距離(LDS)與椎管直徑(D)之比這一個參數[3,11,12]。針對這些問題，本研究采用多參數測量定量研究設計，聚焦于屈曲角度對測量值的影響。

本研究結果顯示成像體位及屈曲角度對脊髓徑線測量影響較小，而對于硬膜囊后壁前移位和脊髓前移位這兩個特征性征象的測量值影響較大。并且，硬膜囊后壁前移位和脊髓前移位僅在屈曲位頸椎MRI顯示且隨著屈曲角度增大(>20°)特征性征象顯示更為明顯，更有利于HD的診斷。以往的文獻也確實有因為MRI屈曲角度不充分而漏診的報導。Marinos等[13]研究1名患者在初次MRI檢查中因屈曲不充分并不能顯示出硬膜囊后壁的前移位，但由于臨床高度懷疑，該患者3個月后復查了頸椎MRI，當頸部充分屈曲時出現特征性的影像學表現。既往基于單一參數LDS/D定量研究結果顯示屈曲角度為20°時，研究對象硬膜囊后壁前移位出現率為75.6%，25°、30°、35°、40°該征象出現率為100%，且35°時LDS/D達到峰值，據此提出25°是疑似HD患者頸椎屈曲位磁共振最小屈曲角度，35°為最佳屈曲角度[3]，也與我們的多參數定量研究結果一致。

正常人于頸椎屈曲位時也可出現輕微的硬膜囊后壁前移位的征象，若對于HD疑似病例，若掃描時屈曲角度不足，則有因LDS測量過小而導致漏診的可能。在實際掃描操作過程中，因患者特殊體位、對頸部屈曲的耐受性、線圈類型、磁體孔徑等方面原因的限制，對角度的控制比較困難[14]。但本研究結果顯示對于疑似HD患者屈曲位MR掃描屈曲角度盡可能增大，至少要達到20°～30°。

沒有對同一個研究對象作不同屈頸角度MRI掃描，比較不同屈頸角度HD患者之間各個影像征象測量值的差異是本研究的不足之處，也是將來繼續研究的方向。