頜骨單純性骨囊腫的臨床分析及文獻回顧

劉冰 張軍

頜骨單純性骨囊腫（simple bone cyst，SBC），即沒有上皮襯里的假性囊腫，大多數患者無臨床癥狀，常因評估牙科問題（如第三磨牙、牙根殘留、牙齦疾病、牙折或者牙齒正畸）而拍攝全景片、根尖片、咬合片或頜骨側位投照時被偶然發現［1］。它與頜骨囊腫一樣可以破壞骨結構，產生放射線透射影，因此有必要了解其臨床行為和治療策略，避免因未在恰當時間進行治療導致增加患者合并癥的情況［2］。本文對8例頜骨SBC患者的臨床、病理及治療進行分析，結合文獻探討臨床診治體會，以便對其有足夠認識，避免出現漏診、誤診或治療不當。

1 資料與方法

1.1 臨床資料

收集2018年3月～2019年11月間以“上/下頜骨腫物或囊腫”收入院、術中診斷或術后病理診斷符合SBC患者8例。

1.2 方法

回顧8例患者臨床資料（年齡、性別、現/既往病史、臨床癥狀/體征、影像學表現）、治療方法（包括手術前后是否對病變區牙齒行根管治療、采用的手術方式）、術中對病變區的觀察、骨腔內容物及其性狀和病理結果。

2 結 果

2.1 人口學及病史

患者就診年齡 12～66歲，平均（31.50±19.46）歲；男性2例，女性6例；7例在下頜骨體部，1例在上頜骨。除1例患者因病變區牙齒深齲繼發牙髓炎就診外，余患者無不適主訴，就診原因與病變無關聯，既往無牙齒和/或頜骨外傷史（表1）。

2.2 臨床及影像學表現

2.2.1 臨床表現 1例患處下頜骨頰側骨質輕度膨隆但無乒乓球樣感，余患處頜骨臨床無異常；患處有一牙齒為深齲，但所有牙齒無移位、無松動、無叩痛、牙髓活力測試陽性；未探及牙周袋（表1）。

2.2.2 影像學 患者均行全景X線片檢查，表現為病變累及牙位數不同，2例病變未累及根尖，余病變內牙根無吸收，硬骨板完整，牙周膜清晰；所有病變（7例為單發單房型；1例為雙發多房型，發病部位基本對稱）呈密度不同的X線透射影、形態不一（類圓形、卵圓形、肥皂泡樣或不規則形）、邊界清晰、周圍骨白線完整或不完整或不明顯（表1、圖1）；2例邊緣在牙根間呈扇形，2例在3個牙根尖下分別見菱形、圓形和長條形致密影，界限清晰，周圍低密度影環繞，符合牙骨質結構不良（cenmento-osseous dysplasia，COD）表現（圖 1）。

圖1 SBC X線片Fig 1 Roentgenograms of SBC

表1 8例頜骨SBC的臨床、影像、病理特征及手術方式Tab 1 The clinical，imaging and pathologic features and surgical approach in 8 patients with SBC of jaws

2.3 治療

除2例與牙根無關聯外，余患者術前行受累牙齒的根管治療，后全麻下翻角形黏骨膜瓣，去除部分頰側骨質，暴露病變行骨腔刮治；下頜骨雙側病變者，左側術中診斷SBC后，考慮對側可能為同一疾病，為減少創傷，提出術后密切隨訪、必要時手術的建議，后征得家屬同意未予手術。

2.4 術中所見及病理檢查

術中見皮質骨顏色正常，7例無骨質膨隆、骨腔空虛、骨壁粗糙，其中3例可刮取極少量菲薄軟組織，1例骨腔內充滿血性液體。因組織量極少，僅1例行病理檢查，鏡下見纖維組織及骨組織（圖2）。

圖2 SBC組織病理學觀察 （HE，×100）Fig 2 Histopathological observation of SBC （HE，×100）

3 討 論

SBC也稱為“創傷性骨囊腫、孤立性骨囊腫、外滲性骨囊腫、出血性骨囊腫或特發性骨囊腫”，約占所有頜骨囊腫的1%，其發病機制是：頜骨可能在腫瘤變性、與骨生長期相關缺陷或創傷性損傷因素影響下，血管系統發生改變引起出血后缺血，導致無菌性骨壞死和囊內滲液，而滲液中的酶促因子促進骨吸收。另有學者提出創傷性損傷理論適用下頜骨，因為下頜牙及牙槽突易遭受微小創傷，下頜骨相對上頜骨有較厚的皮質骨，其修復速度較慢［3－4］。盡管 25.2%的患者有創傷史［5］，但正如本組病例，有時與創傷幾乎沒有任何關聯，這說明創傷只是致病因素之一。

系統回顧發現，女性發病率比男性略高；確診年齡多在10～20歲；無論是單發或多發病變，下頜發病率遠高于上頜（占到96.4%），病變多位于下頜后方（尖牙以后區域）和上頜前方（兩側尖牙之間），下頜可出現占據一個象限或更為廣泛的病變；臨床檢查絕大多數患者無癥狀/體征，少數出現頜骨膨隆、病變區牙齒無活力及牙移位［6］。本組女患者6例，發生在下頜骨7例，除1例外無任何癥狀及體征，與文獻報道基本一致。對于女性發病率高的原因，學者認為女性在35歲后會出現孕酮水平下降，而雌激素和孕酮缺乏會促進骨吸收；另外與SBC發生相關的繁茂型牙骨質結構不良（florid cemento-osseous dysplasia，FCOD）幾乎都發生在女性，理論基礎是人體生化或激素變化會引起骨代謝改變，進而導致骨溶解［6］。目前病例中有2例女患者在病變區見到COD似乎也證明了這種關聯。就確診年齡，作者認為與該年齡段人群，進行相關牙齒治療（如正畸、牙體牙髓治療及拔牙等）相對集中、接診醫師依據治療前全景或錐束CT檢查能及時發現病變并轉診口腔頜面外科診治有關。此外，病變較小、病變區有患牙存在、未行全景片或僅行根尖片檢查、接診醫師閱片時只關注牙齒局部情況和牙齒健康人群，未進行影像學檢查會導致誤診和漏診SBC。

影像學檢查能顯示諸多沒有明顯危險因素的骨破壞，尤其是全景片能整體評估頜骨的礦化結構［7］，為最普遍和常規的診斷手段。全景片上SBC表現為錐形（占8.2%，有圓錐形、半圓錐形、圓錐－半圓錐形和雙圓錐形等4個亞型）、卵圓形、不規則形和圓形；病變內部多為透射影，有時見骨小梁、彌散性混濁，邊緣硬化或牙根間陰影呈扇形（占41.7%）；偶見完全或不完全線性無移位骨折（占0.6%）、未萌出牙齒及牙根吸收；呈單房（占86%）或多房［5］。此外，CT或錐束CT可對病變區骨皮質薄厚程度和是否穿孔、是否有骨膨隆、下牙槽神經管是否移位、是否有房間隔、牙根是否位于骨腔內、明確病變范圍及單房/多房改變、是否復發等提供信息，而MRI可提示骨腔內是否存在內容物［5，8－9］。作者認為全景片結合 CT更利于充分了解骨腔形態結構和觀察疾病轉歸，同時圓形、卵/橢圓形表現可能提示病變在三維空間同步發展，而不規則形、圓錐形或多房表現可能提示病變有一定的侵襲性。由于SBC多數是在影像檢查中發現，因此影像鑒別診斷顯得尤為重要，需要注意的是：中央巨細胞肉芽腫、成釉細胞纖維瘤在發病年齡和位置上與 SBC相似［3］；SBC有時與Stafne骨缺損、動脈瘤性骨囊腫、牙源性角化囊性瘤、壁型或單囊型成釉細胞瘤類似，顯示多房囊性病變時，常與牙源性角化囊瘤、成釉細胞瘤和粘液瘤鑒診［4，10－12］；當病變區有患牙或炎癥時，需與根尖囊腫或根尖周膿腫鑒別［13－14］。

對于SBC骨腔的處理，最常用刮治術（本組采用），其次是僅手術探查［6］，袋形術、方塊截骨術、節段性截骨術或其聯合骨瓣修復［5，15］很少采用。髁突病變可在內鏡輔助下進行［16］。鑒于口腔頜面外科醫師考慮到刮治病變時累及的牙齒可能發生牙髓感染、壞死及液化，影響治療效果，因此術前本組患者均行受累牙齒的根管治療，但從SBC病理特點和多數受累牙有活力的角度考慮，這種處理略顯過度。所以，對傾向SBC診斷的患者，暫緩術前根管治療，術中如明確診斷，可避開骨腔頂壁進行刮治以保留牙齒活力［17］，術后定期行牙髓活力監測。另外有2例刮治時得到非常少的病理組織而無法行病理檢查，1例見少量骨組織，分析原因可能是術者對空虛或只含血性液體的骨腔持懷疑態度或搔刮時擔心有遺漏區域（包括骨壁和牙根周圍），所以會出現反復搔刮的情況，這就可能有部分骨質和或牙周膜組織被刮除。對于比較小的病變，作者認為可以建議患者進行臨床觀察，定期復診，建議3～6個月，但是前提是病變區牙齒無異常，無臨床體征或癥狀，同時告知患者和或其家屬病情，獲得知情同意，畢竟明確診斷SBC仍需依靠手術或病理。

雖然SBC為假性囊腫，無明顯臨床癥狀，但預后不盡相同：多數通過刮治術，使骨壁出血、形成血塊并機化來修復骨缺損，無復發；如果牙齒周圍呈扇形表現、病變多發、病變范圍大、采用手術探查等更易出現治療后骨腔持續存在或復發的情況，因為較大的病灶或牙齒周圍呈扇形的病灶可能難以形成足夠血塊進行骨修復［6］；有時未進行手術處理，部分病變可能出現自愈［18－19］。由于頜骨SBC的復發率大于20%；腔內骨形成的影像學表現并不一定說明將來會完全愈合；除非有疼痛和感染等術后并發癥，術后早期復查間隔時間太短無法確認骨腔是愈合還是復發，因此有學者建議術后12～17個月之間進行第一次影像檢查更為合理，因為在此期間得以確定大多數治愈病例，同時在手術后1年多也可以確認復發病例［20－21］。

總之，SBC發病比較隱匿，多數在影像學檢查時偶然發現；病變區累及牙齒多正常、牙髓有活力；當病變小或伴有COD時，要提高警惕，防止誤診、漏診；手術以刮治為主，術中盡量避免傷及根尖牙髓組織；用于病理診斷的組織少或無，骨腔內可能有血性液體；術后定期影像學檢查及牙髓活力測試是保證預后的主要方法。