開放性滑膜切除或全髖關節置換治療髖關節色素沉著絨毛結節性滑膜炎的臨床療效

賴啟忠 林天燁 楊鵬 熊冰朗 鄒啟昭 蔡開沈 張慶文

1廣州中醫藥大學第一臨床醫學院（廣州510405）；2廣州中醫藥大學第一附屬醫院關節骨科（廣州510405）

色素沉著絨毛結節性滑膜炎（pigmented villon?odular synovitis，PVNS）是一種少見的滑膜、滑膜囊和腱鞘的良性增生性疾病，以滑膜絨毛結節狀增生及大量含鐵血黃素沉積為特征［1］。病變組織具有侵蝕性［2］，根據其形態分為局限型和彌漫型，其發病機制尚未明確，存在炎癥、腫瘤、創傷、遺傳等多種學說［3-4］。本病在人群中年發生率約為百萬分之1.8，發病年齡多為20～40歲，主要侵犯人體大關節，依次是膝關節（75%）、髖關節（15%）、踝關節、肩關節和肘關節等［5］。外科手術是治療PVNS 常見的方法［6］，包括滑膜切除術（開放性或關節鏡手術）、關節置換術等，前者主要用于局限型病變或彌漫型早期，此時關節破壞不嚴重，后者用于晚期關節破壞嚴重患者，但均存在術后復發的風險［7］。有文獻［8］對2005年1月至2014年2月期間4 家醫院經確診為PVNS 患者的電子病歷進行分析后，發現開放性手術復發率為20.93%；關節置換的復發率較低，并且可以得到良好的關節功能［9］，但是要考慮患者年齡、術后并發癥等諸多因素。

髖關節PVNS 少見，目前對髖關節PVNS 的治療方法沒有明確共識［10］。對于彌漫型髖PVNS，早期病變時一些研究推薦開放性滑膜切除［11-13］，而晚期病變全髖關節置換術（total hip arthroplasty，THA）治療效果良好［14-15］。報道髖關節PVNS 經這兩種方法治療后，關節功能改善、復發情況等的文獻較少。本文回顧分析2012年5月至2019年8月我院收治的32 例彌漫型髖關節PVNS 患者的臨床數據，討論開放性滑膜切除與全髖關節置換治療髖關節PVNS 方法與臨床療效，為臨床上治療髖關節PVNS 提供經驗。

1 資料與方法

1.1 臨床資料共納入2012年5月至2019年8月的32 例患者，均行組織標本病理檢查，診斷為髖關節PVNS，均為彌漫型病變。納入標準：（1）診斷符合髖關節PVNS 患者［10］；（2）行開放性滑膜切除術或滑膜切除聯合全髖關節置換術治療的患者；（3）至少隨訪12 個月。排除標準：（1）合并股骨頭壞死、類風濕性關節、髖關節結核等；（2）合并心、肺、肝、腎器官功能嚴重疾患，影響術后康復者；（3）隨訪資料不完整者等。其中，男12 例，女20例；均為單髖發病，左髖21 例，右髖11 例。平均年齡（29.3 ± 5.9）歲；病程0.5～204 個月。32 例髖關節PVNS 患者中20 例行開放性滑膜切除術（切開組），12 例行滑膜切除聯合全髖關節置換術（置換組），兩組臨床資料比較見表1。本研究已通過我院倫理委員會審查。

表1 患者特征Tab.1 Characteristics of the patients ±s

年齡（歲）性別［例（%）］男女部位［例（%）］左髖右髖病程（個月）隨訪（個月）切開組（n=20）27.9±5.4 8（66.7）12（60.0）12（57.1）8（72.7）13.5±25.8 51.0±59.3置換組（n=12）31.6±6.2 4（33.3）8（40.0）9（42.9）3（27.3）21.0±40.0 32.5±30.3

1.2 方法滑膜切除：腰硬聯合麻醉（或全麻）下，側臥位（或仰臥位），取后外側（或前側入路）約15 cm，逐層切開皮膚、皮下組織、筋膜、分離肌肉（肌群），顯露關節囊，切開前方關節囊，顯露股骨頭，牽引下內旋內收髖關節脫出股骨頭，以徹底廣泛地清除髖關節關節囊前后內外及關節內病變滑膜組織，包括股骨頭、頸、髖臼囊變區內之滑膜，取髖關節滑膜組織送病理檢查。若股骨頭、髖臼缺損骨質較多，清除滑膜后予植自體骨或異體骨。復位髖關節，生理鹽水沖洗關節腔，如有需要則放置引流管，縫合切口。

滑膜切除聯合全髖關節置換：腰硬聯合麻醉（或全麻）下，側臥位，取后外側入路約15 cm，逐層切開皮膚、皮下、筋膜，分離肌肉（肌群），顯露關節囊，切開關節囊，顯露股骨頭，脫出股骨頭，于股骨小轉子上1 cm 處截斷股骨頸，取出股骨頭（頸），顯露髖臼，徹底切除髖臼內、髖臼周圍及股骨頸周圍增生病灶滑膜組織，彌漫型病例根據術前影像學提示可擴大清除范圍，髖臼側的囊性變結構用刮勺刮除，取髖關節滑膜組織送病理檢查，生理鹽水沖洗關節腔，后行人工髖關節置換術，如有需要則放置引流管，縫合切口。兩組術中均行滑膜組織活檢，病理為PVNS；術后指導患者盡早行股四頭肌、足背伸等功能鍛煉，若放置外流管則24 h 后拔除引流管。

1.3 術后隨訪指導出院后功能鍛煉，分別于術后第1、3、6、12 個月門診復診，以后每1年門診復診。術后1 個月復查血液分析、C?反應蛋白、血沉、降鈣素原等；每次門診復診時均行髖關節X 線攝片，必要時行CT 或磁共振檢查。

1.4 觀察指標髖關節功能評價：治療前后采用Harris 髖關節評分評估患者髖關節功能，觀察兩組內治療前后髖關節功能變化情況，比較兩組間改善程度。以Harris 髖關節評分評價臨床療效，Harris 髖關節評分總分為100 分，≥90 分為優，80～89 分為良，70～79 分為可，≤70 分為差。

1.5 統計學方法采用SPSS 19.0 軟件進行統計學分析，計數資料以例（%）表示，采用χ2檢驗或Fisher 確切概率檢驗；計量資料若服從正態分布，以均數±標準差表示，否則以M（P25，P75）表示；若均服從正態分布，則采用t檢驗，否則采用秩和檢驗。P＜0.05 為差異有統計學意義。

2 結果

2.1 隨訪情況32 例患者均得到隨訪，平均隨訪時間（3.9±2.3）年。

2.2 觀察指標結果

2.2.1 Harris 髖關節評分32 例患者Harris 髖關節評分術前與術后1年比較，差異有統計學意義（P＜0.05）；切開組術前與術后1年比較，差異有統計學意義（P＜0.05）；置換組術前與術后1年比較，差異有統計學意義（P＜0.05）。兩組間評分改善差值為（28.9 ± 3.6）分和（35.6 ± 4.3）分，差異有統計學意義（P＜0.05）。見表2。

表2 患者隨訪結果Tab.2 Follow?up results for the patients

2.2.2 總體療效以Harris 髖關節評分評價臨床療效時，所有患者術前Harris 髖關節評分均≤70 分（差），經治療后1年，切開組1 例為優，19 例為良；置換組7 例為優，5 例為良，差異有統計學意義（P＜0.05）。

2.2.3 術后并發癥隨訪期間，2 例出現復發，其中1 例術后7 個月復發，再次行開放性滑膜切除術，1 例術后49 個月復發，骨質破壞嚴重，繼發嚴重的髖關節病變，最終行全髖關節置換術；1 例出現髖關節半脫位現象，均為切開組。兩組間復發及脫位差異無統計學意義（P＞0.05）。置換組中未發現假體周圍感染、假體松動及翻修等情況。

2.3 典型病例患者男，42 歲，因“左髖部無明顯誘因疼痛1年余”入院，根據相關檢查考慮髖關節PVNS 可能，行全髖關節置換術治療，術中病理診斷為髖關節PVNS。THA 術前該患者Harris 髖關節評分為54.0分。術后隨訪，其Harris髖關節評分，3 個月時為82.6 分，1年時為89.6 分；未出現假體周圍感染、假體松動及翻修等情況。該患者術前髖關節X 線、CT 及磁共振檢查、術中病理、術后3 個月及1年X 線片見圖1A?F。

圖1 典型病例Fig.1 One typical case in this study

3 討論

髖關節PVNS 少見，治療方法有外科手術、放射治療及藥物治療等。外科手術是目前最常見的方法，其主要目的是徹底切除病變組織，減輕滑膜病變所致的疼痛、恢復關節功能和防止髖關節病變進展。因其病變組織具有侵襲性，可破壞骨質，所以早期診斷和手術干預非常重要，既可減輕癥狀，又可避免關節進一步破壞而受益。外科手術方式有開放性滑膜切除術、關節鏡下滑膜切除術及關節置換術等，然而，應采用何種手術方式，沒有明確共識［10，16］。

開放性滑膜切除術用于治療PVNS，可以緩解疼痛、改善關節活動受限等癥狀，但是存在較高的復發率，尤其是彌漫型［17］。復發后需要再次手術，這對骨關節及其周圍的軟組織都是損害，可能加速繼發性骨關節炎的進展。文獻報道［18］滑膜切除似乎也不能防止繼發性骨關節炎的發展。本研究20 例滑膜切除患者，疼痛癥狀緩解，關節功能得到明顯改善。但在隨訪中，2 例出現復發，其中1 例術后7 個月復發，再次行開放性滑膜切除術；1 例術后49 個月復發，在這個過程中，病變滑膜侵蝕骨質，骨質破壞越來越嚴重，繼發嚴重的髖骨關節炎，最終行全髖關節置換術。滑膜切除術治療PVNS 時，有報道其聯合放射治療獲得的效果較單純手術好，滑膜切除后輔助放射治療可以降低PVNS 復發率［19-22］。GRIFFIN 等［23］報道對于病變廣泛或多次復發的患者，當單純手術會出現較大的殘留時，可術后聯合放射治療控制復發。放射治療通常作為滑膜切除后的輔助治療，一般不單獨使用。但是，MCKEOWN 等［24］認為聯合放療可能誘使復發或進展，特別是在年輕患者中，故應平衡風險與收益的關系。本研究中，患者均未行放射治療。

關節置換術用于治療PVNS，可有效改善臨床癥狀及防止復發［25-27］，術后關節功能恢復明顯，可勝任日常活動。但是，關節置換術一般不是最先的選擇，患者病變程度及年齡等是重要的考慮因素。PVNS 多發年齡在20～40 歲，這個年齡段患者運動活躍，對運動的要求較高，而關節置換術后，對劇烈的運動是有一定限制的，而且后續存在感染、假體松動及翻修等風險［25-26，28］，并存在心理負擔、經濟壓力等社會因素，所以考慮關節置換時應謹慎，把后續風險降至最低。對年齡大、疾病進展快、骨質破壞嚴重、關節間隙狹窄明顯、髖關節功能嚴重受限且運動要求不高患者，可考慮行全髖關節置換術。XU 等［29］發現髖關節PVNS 患者行全髖關節置換術治療時，術后關節功能恢復、并發癥出現的概率、假體存活率與非PVNS 患者的相似。然而，在全膝關節置換術治療膝PVNS 時，CASP 等［30］和LIN 等［31］發現在關節功能恢復、復發、假體松動、翻修、假體生存率等方面，PVNS 組與骨關節炎（OA）組不存在顯著差異，但在術后感染、肌肉僵硬中，PVNS 組明顯高于OA 組。這可能與PVNS 患者手術過程中需要徹底切除病變滑膜，手術更為復雜或者PVNS 患者已經進行過多次手術（如早期行病變滑膜切除術）等有關。所以，PVNS 者行全髖關節置換術治療術后并發癥，與非PVNS 者相似，但在術后感染和肌肉僵硬方面可能表現較差。開放性滑膜切除或全髖關節置換治療髖關節PVNS 均可減輕癥狀，改善關節功能。

外科手術是目前最主要的治療方法，但存在復發、再次手術及術后并發癥等問題，這些對患者產生了很大的心理及經濟負擔。值得注意的是，GELDERBLOM 等［32］和BRAHMI 等［33］報道酪氨酸激酶抑制劑治療對不能手術的進行性彌漫型PVNS 有效，可縮小其病灶大小，緩解癥狀和改善關節功能。

綜上所述，外科手術是治療髖關節PVNS 的主要方式，治療的關鍵是徹底切除病變組織。開放性滑膜切除術和滑膜切除聯合全髖關節置換術均可改善髖關節PVNS 患者的關節功能，后者改善程度可能好于前者，前者有復發的可能。但是兩種手術分別有著嚴格的適應證，需要結合病變位置、嚴重程度、患者意愿及術者經驗等綜合考慮。

本研究是一項回顧性研究，證據級別較低；髖關節PVNS 少見，故樣本量較小；隨訪時間只有（3.9 ± 2.3）年，難以評估長期療效；觀察指標較少等。未來需要增加樣本量并進行長時間的隨訪，以提供更加可靠的臨床證據。