男性肝腺瘤瘤內(nèi)出血二例

師鴻運(yùn)，劉曉燕，劉舜，謝誠，王英超

（吉林大學(xué)第一醫(yī)院 肝膽胰外二科，吉林 長春 130021）

男性肝腺瘤瘤內(nèi)出血臨床上罕見，發(fā)病率低，誤診率高。肝腺瘤瘤內(nèi)出血臨床表現(xiàn)無特異性，術(shù)前診斷困難，一般經(jīng)術(shù)后病理確診。吉林大學(xué)第一醫(yī)院肝膽胰外二科收治2 例男性肝腺瘤瘤內(nèi)出血患者，現(xiàn)將診治經(jīng)過現(xiàn)報道如下。

病例

病例1：患者男性，40歲，2021年8月7日因“持續(xù)性上腹部脹痛2 d”就診于本院。患者2 d前無明顯誘因突發(fā)持續(xù)性上腹部脹痛，就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院，考慮肝血管瘤出血可能，行介入栓塞止血后送至我院進(jìn)一步治療。患者既往體健，入院查體：右上腹部輕壓痛，肝臟肋緣可觸及。患者入院時完善實驗室檢查，血常規(guī)：白細(xì)胞（WBC）17.6×109/L，血紅蛋白（HGB）135 g/L；肝功能：門冬氨酸氨基轉(zhuǎn)移酶（AST）515.9 U/L，丙氨酸氨基轉(zhuǎn)移酶（ALT）881.3 U/L，γ-谷氨酰轉(zhuǎn)肽酶（γ-GT）198.5 U/L，堿性磷酸酶（ALP）172.3 U/L；凝血常規(guī)纖維蛋白原（FBG）6.18 g/L；腫瘤標(biāo)志物CA724、CA242、CA199、CA125、CEA、AFP均在正常范圍內(nèi)。影像學(xué)檢查：腹部增強(qiáng)CT（見圖1）提示肝右葉富血供，占位性病變伴破裂出血，約5.2 cm×5.2 cm，并肝被膜下血腫形成。患者入院后血紅蛋白呈下降趨勢，術(shù)前診斷為肝占位伴瘤內(nèi)出血。于2021年8月10日行肝部分切除術(shù)。術(shù)中見腫瘤被膜下血腫覆蓋，血腫面積較大，從大體觀腫瘤傾向良性。術(shù)后病理：符合肝細(xì)胞腺瘤、伴廣泛出血囊性變以及凝固性壞死，并見局部被膜下淤血。見圖2。術(shù)后患者恢復(fù)良好，于術(shù)后第11天出院。術(shù)后隨訪3個月，未見復(fù)發(fā)及其他異常情況。

圖1 病例1術(shù)前腹部增強(qiáng)CT

圖2 病例1術(shù)后大體標(biāo)本（A）、病理結(jié)果（B，HE，×200）

病例2：患者男性，23歲，2021年8月20日因“間斷性上腹部脹痛4 d”就診于本院。患者無明顯誘因出現(xiàn)間斷性上腹部脹痛，就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院，考慮肝占位合并出血可能，為求進(jìn)一步治療就診于我院。患者既往體健，入院查體：右上腹部輕壓痛，肝臟肋緣可觸及。患者入院時完善實驗室檢查，血常規(guī)：白細(xì)胞（WBC）9.73×109/L，血紅蛋白（HGB）130 g/L；肝功能：門冬氨酸氨基轉(zhuǎn)移酶（AST）55.8 U/L，丙氨酸氨基轉(zhuǎn)移酶（ALT）491.1 U/L，γ-谷氨酰轉(zhuǎn)肽酶（γ-GT）82.6 U/L，堿性磷酸酶（ALP）209.9 U/L；凝血常規(guī)纖維蛋白原（FBG）8.48 g/L；腫瘤標(biāo)志物CA724、CA199、CEA、AFP均在正常范圍內(nèi)。增強(qiáng)MRI提示（見圖3）：肝右葉前下端見團(tuán)塊狀異常信號影，部分突出于肝輪廓外，約7.7 cm×11.8 cm×12.5 cm，其內(nèi)并有出血。患者入院后血紅蛋白呈下降趨勢，術(shù)前診斷為肝占位伴瘤內(nèi)出血。于2021年8 月23 日行肝部分切除術(shù)，術(shù)中見腫瘤被膜下血腫覆蓋，血腫面積較大，從大體觀腫瘤傾向良性。術(shù)后病理：肝細(xì)胞腺瘤伴大面積陳舊性出血、壞死及囊性變。見圖4。術(shù)后患者恢復(fù)良好，于術(shù)后第6天出院。術(shù)后隨訪3個月，未見復(fù)發(fā)及其他異常情況。

圖3 病例2術(shù)前增強(qiáng)MRI

圖4 病例2術(shù)后大體標(biāo)本（A）、病理結(jié)果（B，HE，×400）

討論

肝腺瘤是一類少見的肝臟良性腫瘤，可以單發(fā)，也可以多發(fā)，年輕女性多見，常見于肝右葉[1]。當(dāng)肝內(nèi)超過10 個腺瘤結(jié)節(jié)時，稱為肝腺瘤病[2]。肝腺瘤的發(fā)生與糖原累積、長期服用避孕藥、肥胖、服用合成類固醇等相關(guān)[3-4]，與遺傳因素也密不可分[5]。本報道兩例病例較為罕見，均為男性單發(fā)肝腺瘤，且無明顯誘因和家族遺傳疾病史，這提示當(dāng)遇到男性肝占位患者時，不能拘泥于固有經(jīng)驗，應(yīng)該在臨床診治中警惕肝腺瘤的發(fā)生。

肝腺瘤常無特異性臨床表現(xiàn)，可隨腫瘤大小、位置及有無并發(fā)癥而不同。肝腺瘤可在查體及上腹部其他手術(shù)中被發(fā)現(xiàn)，當(dāng)腫瘤較大壓迫其他臟器時可產(chǎn)生腹脹、惡心等癥狀[5]。本報道兩例肝腺瘤患者均以上腹部脹痛為主訴，可間斷也可持續(xù)。

肝腺瘤影像學(xué)檢查缺乏特異性，病理為診斷金標(biāo)準(zhǔn)。當(dāng)腫瘤富血供、具有較完整包膜時，肝腺瘤MRI中T1WI、T2WI以稍高信號為主，CT、MRI增強(qiáng)掃描動脈期全瘤顯著強(qiáng)化，平衡期呈等密度/信號[6]。肝腺瘤術(shù)前是否行穿刺活檢尚有爭議，因穿刺有使腫瘤破裂、種植轉(zhuǎn)移、感染等風(fēng)險，應(yīng)慎重選擇[7]。本報道兩例病例診治過程中分別采用增強(qiáng)CT及增強(qiáng)MRI檢查，兩種檢查均能提示肝占位及合并瘤內(nèi)出血情況。兩病例入院后均有血紅蛋白下降的趨勢，術(shù)前穿刺活檢風(fēng)險較大，綜合考慮并未行術(shù)前穿刺活檢。

破裂出血和癌變是肝腺瘤較常見的并發(fā)癥[5]，本報道兩例病例均出現(xiàn)肝腺瘤破裂出血。肝腺瘤出血的已知危險因素是腫瘤最大徑＞5 cm、生長速度快、富含血管、外生性病變、β-連環(huán)蛋白激活[8-9]。本報道中兩病例與前述肝腺瘤出血危險因素相符合。

肝腺瘤鏡下檢查可見由層狀及索狀和Kuffer細(xì)胞組成，呈多邊形，與正常肝細(xì)胞相近；瘤細(xì)胞較大，胞漿淡染[10-11]。根據(jù)活檢病理結(jié)果，肝腺瘤可分為四型：肝細(xì)胞核因子1-α（HNF1α）非激活型：占40%～45%；β-連環(huán)蛋白激活型：占15%～19%；炎癥型：占30%～35%；未分類型：缺乏其他分型的特異性表現(xiàn)[5]。本報道病例送病理后未進(jìn)一步進(jìn)行分型。

肝腺瘤可手術(shù)切除，也可選擇射頻消融、肝動脈栓塞[5]，當(dāng)腫瘤體積過大、手術(shù)不易操作時，機(jī)器人技術(shù)具有一定優(yōu)勢[12]。若合并嚴(yán)重并發(fā)癥，或腫瘤彌漫無法切除時，肝移植治療是一種選擇[13]。本報道兩病例腫瘤體積較大，且進(jìn)一步出血風(fēng)險較大，均采取肝部分切除術(shù)，手術(shù)效果良好。