不同角色評估孤獨癥譜系障礙兒童核心癥狀一致性分析*

劉 舒 楊 昕 王 慧 童秀斌

復旦大學附屬兒科醫院廈門醫院(廈門市兒童醫院)兒童保健中心,福建省廈門市 361006

孤獨癥譜系障礙(Autism spectrum disorder,ASD)是一種神經發育障礙性疾病,臨床表現主要為社會交流障礙、興趣狹窄、重復刻板行為[1],準確診斷對于盡早開始有針對性的干預至關重要。評估工具在孤獨癥診斷中起到非常大的輔助診斷作用。兒童孤獨癥評定量表(CARS量表)是目前兒保門診常使用的ASD診斷量表,通常由專業人員在評估中根據患兒診室表現結合家長訪談完成;孤獨癥兒童行為評定量表(ABC量表)是目前常用的ASD篩查量表,通常由家長根據患兒日常表現來填寫完成;格里菲斯心理發展量表中文版(GDS-C)由專業認證評估師對患兒進行現場評估。本研究擬探究ABC量表、CARS量表和GDS-C中個人社會和聽力語言能區評估的一致性和相關性,為ASD患兒臨床診斷評估工具的選擇提供參考。

1 對象和方法

1.1 研究對象 本研究回顧性分析2019年5月—2022年1月于我院兒童保健中心就診,初診且第一診斷為ASD的147例患兒的臨床資料。納入標準：研究對象均由中級以上專科醫師診斷,診斷符合美國精神障礙診斷統計手冊第五版(DSM-5)中ASD的診斷標準,同時完成CARS量表、ABC量表和GDS-C量表評估。排除標準：所有患兒都接受了癲癇等常見合并癥的檢查,經過全面的醫學觀察和神經影像、遺傳代謝、染色體等相關檢查,排除了患有雷特綜合征、脆性X綜合征、遺傳代謝紊亂和其他神經系統疾病如癲癇的兒童。研究通過復旦大學附屬兒科醫院廈門醫院醫學倫理委員會批準(批準文號：廈兒科倫審[2021]22號),并豁免監護人知情同意。

1.2 方法 收集患兒基本信息,包括：年齡、性別、父母文化程度;圍生期情況以及既往重大疾病等。收集CARS量表、ABC量表和GDS-C發育評估的評估結果。

孤獨癥行為量表(ABC量表)[2]：包括5個因子,共 57個條目,每個條目根據其在量表中不同的負荷給予1～4分不等,總分越高提示病情越重。量表的篩查界限分為53分,診斷界限分為67分。該量表靈敏度高,特異度稍差。因其使用限制條件少,適合熟悉孩子習慣的家長填寫,也可以進行異地評估,使用比較方便,所以基層醫院及兒童保健機構應用較多。本研究ABC量表由患兒常帶養人根據兒童真實表現填寫,完成后由專業評估師算分出報告。

兒童孤獨癥評定量表(CARS量表)[3]：該量表適用于18個月以上的兒童、少年及成人ASD的輔助診斷,是國際上最常用的綜合性、標準化ASD評估工具之一。其包括15個條目,評分標準分四個等級：1級表示“與年齡相當”計1分;2級表示“輕度異常”計2分;3級表示“中度異常”計3分;4級表示“嚴重異常”計4分。量表總分為60分;<30分為非孤獨癥;30～36分之間,且<3分的項目數少于5項,則為輕或中度孤獨癥;≥36分,且至少有5項的評分>3分,則為重度孤獨癥。該量表有較好的功能一致性。本研究中該表由中級以上臨床醫生通過診室觀察結合問診完成評估。

格里菲斯心理發展量表中文版(GDS-C)：是用于評估兒童從出生到8歲的發育進展的診斷性工具。本研究中GDS-C被用來評估兒童的智能發育水平。三位經驗豐富的發育行為兒科醫生參加了這項研究,均接受過該測試的正式培訓,并獲得認證評估師資格證書,有資格使用該測試進行研究性評估。GDS-C包括六個能區,分別為：粗大運動、個人社會、聽力語言、手眼協調、視覺表現和實際推理,本研究主要關注與ASD核心癥狀密切相關的個人社會和聽力語言能區發育水平。“個人—社會”能區測試主要包括不斷增長的自我意識、獨立和社會互動;“聽力和語言”能區測試主要是對兒童的聽覺、聽力、理解能力和表達能力進行評級。兩個子量表發育商數的計算是用每個子量表所對應的發展年齡除以實際年齡,再乘以100。發育商數≥85為正常發育,發育商<70被認為發育明顯延遲,而發育商≥70且<85表示輕微或可疑延遲。

1.3 統計學方法 采用SPSS21.0軟件對所得數據進行統計分析,CARS量表、ABC量表和GDS-C評估之間的一致性分析采用Kappa一致性檢驗。CARS量表和ABC量表評分;GDS-C評估的個人社會能區和聽力語言能區發育商,三者之間的相關性分析采用Spearman相關性分析。本研究以α=0.05作為檢驗水準,進行雙側檢驗,P<0.05表示差異有統計學意義。

2 結果

2.1 一般資料 本研究共計147例,月齡24～84個月,平均月齡(31.0±9.6)個月,其中男117例(79.6%),女30例(20.4%),男∶女=3.9∶1。ABC填寫者：母親101名,父親41名,祖父母3名,其他帶養人2名,父母填寫比例為96.6%,母親填寫比例為68.7%。ABC量表填寫者學歷情況：碩士及以上學歷5人(3.4%),本科學歷87人(59.2%),大專學歷46人(31.3%),大專以下9人(6.1%)。

2.2 不同角色評估一致性比較 CARS量表和ABC量表結果間一致性較差(κ=0.143,P=0.008<0.05),見表1。

表1 ABC量表和CARS量表一致性分析

CARS量表和ABC量表得分與GDS-C個人社會發育商不存在一致性(P>0.05);CARS得分與GDS-C聽力語言發育商一致性差(κ=0.08,P=0.02<0.05);ABC量表得分與GDS-C聽力語言發育商不存在一致性(P>0.05),見表2。

表2 ABC量表和CARS量表與GDS-C量表的個人社會和聽力語言能區發育商一致性分析

2.3 不同角色評估相關性分析 CARS量表得分與ABC量表得分之間存在顯著正相關(r=0.52,P<0.001);CARS得分與GDS-C個人社會能區發育商(SQ)和聽力語言能區發育商(LQ)均呈顯著負相關(r=-0.47、-0.52,P均<0.001);ABC得分亦與GDS-C個人社會和聽力語言能區發育商均呈顯著負相關(r=-0.37、-0.28,P均<0.001),CARS得分與GDS-C個人社會和聽力語言能區發育商相關性較ABC得分與GDS-C個人社會和聽力語言能區發育商大。

3 討論

3.1 不同角色評估孤獨癥譜系障礙兒童核心癥狀具有的優缺點可能影響評估結果的一致性 ABC量表主要強調ASD患者的感覺、行為、情緒及語言,涉及 5 個方面：感覺能力、溝通能力、語言能力、運動能力和社會生活自理能力[4],父母或主要護理人員填寫,主要根據父母對生活中兒童日常行為的觀察進行評價,優點是比較方便,父母可以更充分地觀察孩子的行為表現,缺點是父母沒有相關的專業知識,量表掌握程度不高,容易產生個人情感不能排除父母在評價孩子時的主觀傾向性。CARS量表涉及與他人的關系、模仿、情緒、肢體動作、適應能力、視覺反應、聽覺反應、嗅覺反應、語言交流、智力等方面。評估者從觀察、提問和病史中收集數據,根據行為的怪異性、頻率、嚴重度和持續時間進行評分,優點是盡量減少父母在兒童評估時的主觀傾向性,專家可以比較準確地評價診室觀察和家長訪談中患兒的行為表現和程度,缺點是由于時間限制,未能充分觀察患兒的所有異常行為表現及異常行為發生頻率,造成評價偏差。GDS-C量表由專家在發育評估室測量兒童現場行為表現,優點是專家經過訓練,評估過程相對標準,但缺點是比較耗時,而且兒童評估當時的狀態以及該測試人員與測試環境的適應程度在一定程度上影響測試結果的準確性。由于家長主觀評價、專業人員門診觀察和家長訪談評價、患兒現場測量評價對ASD患兒發育行為評價各有優缺點,臨床上應用評價結果可能出現一定程度的偏差。

3.2 三種評價方式之間均存在顯著相關性,但一致性較差 ABC量表得分、CARS量表得分、GDS-C量表個人社會和聽力語言發育商之間均呈顯著正相關,CARS量表得分與GDS-C量表個人社會和聽力語言發育商之間的相關性高于ABC量表得分,說明專業人員進行的CARS評價更接近于GDS-C量表的客觀評價結果,家長進行的ABC量表主觀評價結果與ASD患兒GDS-C量表客觀評價結果間相關性不高。ABC量表得分和CARS量表得分之間亦存在相關性,相關性中等,說明家長對兒童行為的評價與專業人員在診室中對兒童行為評價之間存在關聯。在一致性方面,ABC量表得分和CARS量表得分一致性較差,進一步分析發現ABC量表檢出的陽性患者數多于CARS量表。Rellini E等[5]的研究提示：ABC量表不能將自閉癥患者與其他發育障礙區分開來,ABC的假陰性數量很高(46%),而CARS的假陰性數量為0%。這與本研究結果相反,其可能的原因是專業人員在進行CARS評估時是在門診看診過程中同時完成的,由于國內門診量巨大,每位患者的看診時間非常有限,臨床醫師不能在門診有限的時間觀察到ASD患兒所有行為表現,造成評價偏差。雖然ABC量表是具有家長主觀性的評價工具,缺乏對患兒異常行為的專業判斷,但家長是最了解患兒在自然環境下行為表現的人,所以在臨床工作中不能忽視家長評價這一部分重要信息。同時在沒有條件對患兒進行客觀評價和專業人員評價的情況下,ABC量表也為ASD的隨訪提供有力保障。GDS-C量表中的聽力語言能區發育商與CARS量表得分一致性差,而ABC量表得分與GDS-C量表聽力語言和個人社會能區發育商均無一致性。GDS-C聽力語言和個人社會發育商落后人數較CARS量表和ABC量表陽性檢出人數多很多,說明客觀評價指標對ASD的評價至關重要,但值得注意的是GDS-C量表評估是兒童的發育評估,聽力語言和社會適應能區發育商與ASD核心癥狀存在相關性,可以一定程度客觀反映ASD患兒癥狀,但由于其不是完整的ASD客觀評價診斷性工具,因此存在條件限制,目前我國還沒有全面推廣ASD客觀診斷性評價工具的情況下,其聽力語言和社會適應發育商可以作為診斷和隨訪過程中的參考依據。

孤獨癥評估工具有利于護理人員早期發現兒童孤獨癥,為早期診斷和治療提供可能。三種評估方式有各自優缺點和適用場景,臨床工作中可以根據適用條件選擇。孤獨癥的評價和診斷不是根據某個評估工具結果就可以下定論的,需要運用不同的評估方式,綜合不同角色的評價信息做出診斷和評價。