膽總管十二指腸瘺伴出血一例

黃俠鳴，徐啟綱，陳哲，俞富祥

溫州醫科大學附屬第一醫院 肝膽胰外科，浙江 溫州 325000

膽總管十二指腸瘺（choledochoduodenal fistula，CDF）主要是由膽結石、醫源性損傷，消化性潰瘍及膽、胰、十二指腸腫瘤等引起的膽總管與十二指腸之間的病理性通道，其并發出血較為罕見，本文報道了2022年11月10日溫州醫科大學附屬第一醫院1例膽總管十二指腸瘺伴出血病例，并結合相關文獻，分析探討該病發生的機制及其診治方式。

病例

患者男性，67 歲，既往曾行膽囊切除術，左肝外葉切除術、膽總管切開取石、T管引流術。本次因“反復腹痛伴發熱5 個月，皮膚鞏膜黃染伴黑便10天”入院。腹痛為右上腹，體溫最高38 ℃，抗炎解痙治療后緩解。5個月前磁共振膽胰管成像（magnetic resonance cholangiopancreatography，MRCP）示：膽總管多發結石伴肝內外膽管擴張積氣（圖1）。查體：貧血貌，皮膚鞏膜黃染，腹肌稍緊張，全腹輕壓痛，無反跳痛。輔助檢查：血紅蛋白74 g/L，白細胞計數15.59×109/L；總膽紅素105 μmol/L，直接膽紅素66 μmol/L，丙氨酸氨基轉移酶58 U/L，天冬氨酸氨基轉移酶91 U/L，γ-谷氨酰轉肽酶192 U/L，堿性磷酸酶353 U/L；CA199 53.3 U/mL；腹部CT：腹腔、盆腔積血及滲出改變，肝內外膽管擴張伴積血首選考慮（圖2）。

圖1 MRCP：膽總管多發結石伴肝內外膽管擴張，部分肝內膽管腔短T2信號，考慮積氣。

圖2 腹部CT：腹腔、盆腔積血及滲出改變，首先考慮肝內外膽管擴張伴積血。

入院后突發嘔血，查胃鏡：十二指腸球部側壁見一瘺口，結石嵌頓，伴活動性出血，結石無法取出（圖3）。立即行急診手術，術中見腹腔內大量暗血性液及血凝塊，上腹部廣泛粘連，膽總管直徑3 cm，膽管壁水腫，膽總管下端結石嵌頓，結石最大徑3 cm，結石嵌頓處與十二指腸球部形成內瘺，瘺道局部穿孔、糜爛伴活動性出血，瘺口最大徑1 cm。行膽總管切開取石，CDF修補止血（針線間斷縫閉瘺口），膽總管T管引流，置入鼻腸管，文式孔置普通引流管。術后診斷：膽總管結石伴急性膽管炎、CDF、膽管出血、膽管穿孔、膽石癥（術后）。予禁食、抗感染、補液等治療。術后患者先后兩次出現肝內膽道出血，行介入治療，均提示右肝前葉下段動脈末梢造影劑滲入肝內膽道（圖4），予局部栓塞治，后未再出血。術后創口感染伴腸瘺，予雙腔套管經創口置入腹腔，沖洗引流，1個月后腸瘺治愈，恢復良好，予夾閉T管，帶管出院，6周后拔除T管。

圖3 胃鏡：瘺道結石嵌頓；瘺道出血，結石無法取出。

圖4 DSA：右肝前葉下段動脈末梢有造影劑滲入膽道。

討論

CDF是膽總管與十二指腸之間的病理性通道，主要由膽結石引起，部分為醫源性損傷所致，少數由消化性潰瘍或腫瘤引起[1]。本病例由于結石長期嵌頓，膽管壓力高，結石壓迫膽管壁，致管壁缺血壞死，穿透十二指腸壁，形成內瘺，瘺口糜爛致膽管壁出血，伴瘺道穿孔。此外，膽道長期反復感染致膽管黏膜糜爛，侵及膽管壁血管，導致術后肝內膽管反復出血。

診斷方面，該疾病臨床癥狀主要表現為發熱、黃疸、右上腹痛，即Charcot三聯征[2]，膽道出血時，可伴嘔血黑便。實驗室檢查常表現為白細胞計數、谷丙轉氨酶、谷草轉氨酶、膽紅素、γ-谷氨酰轉肽酶、堿性磷酸酶、CA199 等升高[3]。本病例與上述臨床表現及化驗指標相符。在影像檢查中，因超聲難以顯示瘺口，所以診斷價值不高[4]。X線鋇餐可見十二指腸與膽總管之間的瘺管，但診斷率低[5]。CT對CDF的診斷價值較前兩者高，可表現為膽總管與十二指腸之間的異常通道及膽道積氣[6]。MRI表現與CT相似，但診斷率較CT高[7]。另外有研究表明，CDF的確診方法以內鏡下逆行胰膽管造影術（endoscopic retrograde cholangiopancreatography，ERCP）為主[8]，內鏡下可見十二指腸壁瘺口伴膽汁流出[9]，造影時可顯示膽總管與十二指腸之間的瘺道，診斷價值高。因此，目前確診CDF首選ERCP。該病例由內鏡檢查發現，術前MRI和CT均未提示CDF。

目前CDF分為3種類型：A型，瘺口距離十二指腸乳頭≥2 cm；B型，瘺口距離十二指腸乳頭＜2 cm；C型，瘺口位于十二指腸乳頭褶皺處。該分型對于選擇合適的治療方式意義重大[10]。CDF主要依靠外科手術、內鏡治療、保守治療等三種治療方式。有癥狀的CDF應及時治療，而無癥狀的CDF是否需要治療尚存在爭議，多數認為，為避免反復膽道感染和瘺管愈合后膽道狹窄，及膽管癌變風險，無論有無癥狀，CDF均需要有創性治療。

因此，根據CDF的類型、瘺口大小及膽總管直徑，結合多項研究提出以下治療方案[11-13]：（1）瘺口最大徑＞1 cm，膽總管直徑＞2 cm，可行膽管空腸Roux-en-Y吻合術，90%的患者預后良好。（2）瘺口最大徑＞0.5 cm，膽總管直徑＞1.2 cm，予修補瘺口，膽總管T管引流。（3）瘺口最大徑在0.5～1.0 cm之間，膽總管直徑＞2 cm，可行修補瘺口，膽總管T管引流；若存在膽總管狹窄，也可行膽總管空腸側側吻合術，71%～75%的患者治療效果良好。（4）瘺口最大徑＜0.5 cm，癥狀不明顯的C型患者和不能耐受手術的高?；颊?，予經內鏡乳頭擴約肌切開術（endoscopic sphincteropapillotomy，EST）治療，放置鼻膽管引流，內鏡下鈦夾夾閉瘺口，促進CDF愈合，預后良好；無癥狀患者，亦可觀察隨訪。（5）潰瘍所致的A型CDF，行胃大部切除、胃-空腸吻合術，術后CDF可自行愈合[14]，部分瘺口較小的CDF，經抗幽門螺旋桿菌治療后，潰瘍愈合，瘺口自愈[7]。以上治療方案尚未考慮炎癥因素，所以并不絕對。本例患者為A型CDF，手術探查發現膽管壁呈急性炎癥改變，水腫嚴重，組織較脆，若行膽腸吻合，術后吻合口將大概率無法愈合引起嚴重并發癥，遂行膽總管切開取石，CDF修補止血，T管引流。

總之，CDF應及時行內鏡檢查，根據分型、瘺口大小、膽總管直徑及炎癥程度，選擇合適的治療方式。