支氣管結石導致反復氣道狹窄1例并文獻復習

徐可 蔣露晰 王明慧 馬杰 許瀟鋒 宋美君,

支氣管結石是指位于支氣管管腔內或侵蝕到管腔內的鈣化團塊,臨床表現缺乏特異性,最常見的臨床表現為持續的咳嗽和咯血,嚴重的可表現為大量咯血和急性氣道阻塞。支氣管結石臨床上較為少見,發病率在0.1%～0.2%之間,患病率不清,缺乏前瞻性隊列研究,通常繼發于結核分枝桿菌感染和組織胞漿菌病,塵肺相對罕見[1-3]。本文報道我院收治的支氣管結石患者1 例,同時復習國內外相關文獻,對支氣管結石、塵肺合并支氣管結石的臨床特點及診治要點進行總結,以提高對支氣管結石的認識。

病例資料

患者,男性,60歲,因“咳嗽氣急1月余”于2020年7月11日入院,有30年吸煙史,15支/天。查體：三凹征,雙肺呼吸音粗,雙肺可聞及明顯干啰音。胸部CT示雙肺散在斑塊狀、條索狀病變,部分邊緣可見毛刺,病灶內少許鈣化影,兩肺散在多發結節,部分結節鈣化,右肺肺門及縱隔淋巴結部分增大伴鈣化,右肺中支氣管、肺門支氣管管壁附近中、下葉略厚,管腔狹窄(圖1A、1B)。入院后予頭孢曲松經驗性抗感染治療及對癥擴張支氣管等治療。血常規示白細胞(WBC) 6.87×109/L,中性粒細胞71.1%,血紅蛋白(Hb) 134 g/L,血小板計數(PLT) 254×109/L;血結核抗體弱陽性,腫瘤標志物、G試驗、GM試驗、痰真菌培養、痰細菌培養、T-Spot和X-pert等均無明顯異常。結合各項檢查,不能排除肺結核和肺癌,進一步行支氣管鏡檢查,鏡下見右肺中間支氣管(距隆突1.5cm)有新生物,支氣管管腔黏膜可見炭樣沉積(圖2A、2B)。病理提示慢性炎癥伴肉芽組織增生(圖3A),診斷為良性氣管內疾病。經抗感染治療后,患者咳嗽、氣短癥狀好轉后出院。但出院后,患者仍因反復氣短、進行性加重多次入院,2020年9月19日患者胸部CT較前相仿(圖1C、1D)。支氣管鏡顯示左側主支氣管新生物,右側中支氣管新生物阻塞(圖2C、2D)。支氣管鏡行局部圈套、氬等離子凝固(APC)、冷凍等切除新生物(圖2E)。病理結果提示炎性肉芽組織增生及化膿性改變伴出血壞死(圖3B)。經抗感染治療癥狀好轉后再次出院。

圖1 病變的影像學表現 A-H：胸部CT示雙肺散在斑塊狀、條索狀病變,部分邊緣可見毛刺,病灶內少許鈣化影,兩肺散在多發結節,部分結節鈣化,右肺肺門及縱隔淋巴結部分增大伴鈣化。第一次住院時(A,B)、第二次住院時(C,D)和最后一次住院前后(E～H)胸部CT掃描顯示縱隔內鈣化的淋巴結逐漸穿透氣管的過程;(G,H)患者行支氣管鏡取石后再次復查胸部CT,對比前幾次影像學可見縱隔內鈣化的淋巴結消失

圖2 A-B：第一次住院支氣管鏡檢查顯示右肺中間支氣管新生物,左肺上葉黏膜炭樣沉積;C-D：第二次住院支氣管鏡檢查顯示左主支氣管和右中支氣管有新生物;E：支氣管鏡行局部圈套、APC、冷凍等切除新生物;F-G：第三次住院支氣管鏡檢查顯示右肺上葉后段支氣管黑色異物,右肺中間支氣管側壁新生物;H：支氣管鏡行APC切除新生物,冷凍基底部,異物鉗取出黑色異物

圖3 切除腫物的組織病理學檢查 A-C：蘇木精和伊紅染色提示慢性炎癥伴炎性肉芽組織增生(×200);D：藍色染色的無定形鈣化物質(×40)

2020年11月2日患者因“咳嗽、咳痰、氣短病史伴明顯發熱”再次住院,最高體溫38.5℃。復查胸部CT結果與前兩次結果相似(圖1E,F)。實驗室檢查：血細胞計數：白細胞(WBC) 15.42×109/L,中性粒細胞82.7%,C-反應蛋白(CRP) 175.4mg/L,降鈣素原(PCT) 0.32 ng/mL,予抗感染對癥治療。再次行支氣管鏡檢查,鏡下顯示右肺中間支氣管息肉樣新生物,右肺上葉后段支氣管見黑色異物(圖2F、G)。我們采用APC切除新生物,冷凍基底部,異物鉗取出黑色異物(圖2H)。病理結果提示： 炎性肉芽組織增生,藍染無定形的鈣化物質及部分中性粒細胞(圖3C、D),最終診斷為支氣管結石。經支氣管鏡取石后,患者癥狀明顯改善。再次追問病史,患者既往體健,無結核、組織胞漿病等相關病史,有粉塵作業史10余年,結合患者影像學表現,綜合考慮由于支氣管腔內粉塵積聚繼發鈣化而形成結石的可能性大。再次復查胸部CT檢查(圖1G、H)顯示患者取出的結石形狀與影像中的鈣化影吻合,回顧患者的診治經過、影像學變化及支氣管鏡結果, (圖1 B、D、F、H) 成為支氣管內異物進展的過程。出院后8個月電話隨訪患者無明顯異常。

文獻復習

以“支氣管結石”和“塵肺”為關鍵詞檢索中國知識基礎設施工程(CNKI)、萬方數據庫、生物醫學文獻服務系統和維普數據庫,以 pneumoconiosis、silicosis、broncholithiasis、broncholith、bronchial calculus、bronchial lithiasis、bronchial stones 為檢索式檢索 PubMed 數據庫,檢索時間為文獻發表時間至 2023 年4 月, 檢索到中文文獻12篇[4-15], 外文文獻5篇[3, 16-19]。現將本例患者及文獻報告情況進行總結(見表 1) 。

文獻報道的17例塵肺合并支氣管結石病例男女均可發病,男性較為多見,年齡28～73歲,平均年齡 58.65歲。17例患者均有咳嗽,3例胸悶氣急,12例咯血,7例咯石,4例呼吸困難,1例因基礎疾病較重而形成食管支氣管瘺,病史1天至20年不等,病灶部位以右側多見;其中3例患者合并結核,1例合并超鞭毛蟲感染,1例高血壓,1例甲狀腺炎、干燥綜合征、結核,1例心房顫動、胃食管反流,1例阻塞性肺病(需要家庭氧療)、支氣管擴張、胃食管反流。3例咯石后對癥抗炎治療,1例行支氣管鏡取石后對癥抗炎治療,4例行肺葉切除術,1例因進行性吞咽困難行開放性部分食管切除術,其中有8篇文獻未描述治療方式。

表1 17篇文獻病例的相關病歷資料

綜合文獻報道發現,塵肺并發支氣管結石在臨床表現上無明顯特異性,主要表現為呼吸系統癥狀。影像學胸部CT示在存在具有支氣管內成分的鈣化灶或具有氣道壓迫特征的支氣管周圍鈣化灶時表現,可能是支氣管結石的表現,CT可以清晰的顯示鈣化結節與相鄰支氣管的精確關系[2]。支氣管結石的一個有趣的特征還包括先前可見的鈣化灶因排石而消失,或因支氣管結石在氣道內移動而改變鈣化灶位置[20, 21]。通過胸部CT,我們可以判斷結石所在的部位及結石與周圍組織的關系,從而幫助我們選擇不同的治療方式。支氣管鏡檢查在支氣管結石的診斷和治療中起著至關重要的作用。對于合理口徑的松散腔內型支氣管結石,我們可以在對氣管刺激不大的情況下,通過支氣管鏡將其取出。對于嵌頓牢固的經支氣管和支氣管周圍支氣管結石,由于支氣管結石硬度大,術中出血風險高,可以選擇手術治療,多采用肺葉切除術和/或節段切除術。其中,對8例患者的取出的結石進行成分分析,3例結石主要成分為二氧化硅,3例鈣磷為主,1例二氧化硅為0.42%,大部分為碳酸鈉和磷酸鈣,1例化學分析含鉛鋅為主。

討 論

支氣管結石通常與感染性病因有關[22],最常見于肺結核和組織胞漿菌病[23],但塵肺是已知的非感染性病因,相對少見[3]。塵肺合并支氣管結石臨床表現多無特異性,結石在未壓迫支氣管或穿入管腔前,可無癥狀,一旦結石穿入支氣管腔內便可出現陣咳,咯痰,呼吸困難,間斷咯血或大咯血等癥狀。文獻報道的17例患者的現病史從1天至20年長短不等,提示該病有極大的隱匿性,常與肺結核及肺癌等疾病相混淆,易導致誤診。本例患者臨床癥狀不夠典型,病史長達5個月,在咯石或支氣管鏡取出結石前往往不能確定病因,故臨床誤診率較高,通過本例患者讓我們見識了一次縱隔內結石“破繭而出”成為支氣管內異物的過程。

由結核病引起的壞死性肉芽腫性縱隔淋巴結炎是支氣管結石的最常見原因之一[23],而塵肺患者常并發結核病[24],文獻報道的17例患者中有3例矽肺患者合并結核,因此,明確結石形成的原因還需要進一步對取出的結石進行礦物學分析。若排出的物質由二氧化硅或硅酸鹽晶體組成,但不含鈣和磷組成,支氣管結石可能與矽肺有關;若排出的物質含鈣和磷為主,則支氣管結石可能與結核有關。結石成分的礦物學分析對于疾病的治療是至關重要的,這可以幫助我們治療原發病或遠離感染源,避免疾病的進一步加重及進展。

支氣管結石的治療主要包括內鏡切除、手術、抗感染治療和觀察[25]。對于無癥狀或輕度癥狀的患者,可進行抗感染治療和觀察[2]。對于癥狀明顯的患者,根據結石的解剖位置、活動性、支氣管狀況和癥狀的嚴重程度,可以進一步選擇支氣管鏡取石術、肺葉切除術和/或節段切除術[2, 25, 26]。在我們的病例中,患者的結石和支氣管壁結石疏松,結石體積小,沒有侵犯周圍血管。經氬等離子凝固(APC)切除新生物、異物鉗取出異物治療后,患者癥狀明顯改善,出院后電話隨訪患者癥狀未復發。

目前由于塵肺合并支氣管結石報道病例數較少,不典型癥狀和低發病率是延誤診斷的主要原因。因此,當患者出現上述表現時,我們需要結合臨床癥狀、影像學檢查、職業史等信息進行綜合分析,警惕塵肺合并支氣管結石,提高對罕見病因所致支氣管結石的認識。