林佳,夏鷹,金虎,陳煥雄,聶柳,彭俊,王碩
患兒,男,6歲1個月,因“右側頸總動脈-大隱靜脈-大腦中動脈搭橋術后視力下降5月余”于2015年3月14日來我院就診。入院后結合病史、查體及輔助檢查臨床診斷為“右側頸內動脈瘤顱內外血管搭橋術后;右眼失明”,收入神經外科住院治療。
既往史:因“右眼脹痛伴視力減退伴2個月”在中山大學附屬中山眼科中心行眼視光檢查后就診于海南省人民醫院,經全腦血管造影診斷為“右側頸內動脈瘤”。于2014年9月9日來我院神經外科住院治療,臨床診斷為“右側頸內動脈瘤;右眼視力下降”。應患者家屬書面要求行“右側頸總動脈-大隱靜脈-大腦中動脈搭橋術”。否認血液病病史;否認頭痛、癲癇病史及腦血管病家族史。否認遺傳病史。
入院查體:體溫36.5℃,脈搏70次/分,呼吸18次/分,血壓92/68 mmHg,體重23 kg。頸部血管聽診未聞及明顯雜音。心肺腹部查體未見異常,周圍血管征陰性。神經系統查體:神清語利。雙側瞳孔直徑約2.0 mm。左側瞳孔直、間接對光反射靈敏;右側瞳孔直接對光反射消失,間接對光反射靈敏;右眼稍突出。雙眼視力視野檢查不配合。余顱神經檢查未見異常。雙側肢體肌力Ⅴ級,肌張力正常,生理反射存在,病理反射未引出。深、淺感覺及復合感覺檢查未見異常。視力檢查:右眼裸眼視力0.04,左眼裸眼視力0.9。
實驗室檢查:血常規、尿常規、凝血功能、肝功能、腎功能、電解質、血糖、乙肝兩對半及傳染病綜合未見明顯異常。心電圖未見異常。胸部正位片未見異常。
影像學檢查:頭顱計算機斷層掃描血管造影(computed tomography angiography,CTA)(2015-01-06):右側頸內動脈大腦中動脈搭橋術后復查:右側頸內動脈-大腦中動脈搭橋血管顯示不清,右側頸內動脈海綿竇段可見瘤樣突起,長度約為5.0 cm,直徑約1.4 cm,右側大腦中動脈遠端顯影良好;余未見異常。全腦血管造影(2014-08-30):右側頸內動脈C4至C1段呈梭形擴張,1.8 cm×3.5 cm,大腦前動脈開口處狹窄。
神經電生理檢查:視覺誘發電位(2014-08-21):在1度低空間頻率,雙眼P100波潛伏期延長,右眼N75-P100振幅基本正常,左眼N75-P100振幅正常;在15分高空間頻率,雙眼P100波潛伏期基本正常,右眼P100波潛伏期基本正常,左眼N75-P100振幅正常。
入院診斷:
右側頸內動脈瘤顱內外血管搭橋術后右眼失明
診療經過:患兒首次入院時經全科討論,認為動脈瘤體積巨大難于夾閉,且全腦血管造影顯示左側大腦前動脈來源代償血流有限,故一期可行右側頸總動脈-大隱靜脈-大腦中動脈搭橋術,二期根據患兒術后病情、搭橋血管及患兒腦血流情況擬行右側頸內動脈瘤栓塞術或右側頸內動脈閉塞術。于2014年9月17日行“右側頸總動脈-大隱靜脈-大腦中動脈搭橋術”。術后患兒一般生命體征平穩,最高收縮壓為118/76 mmHg,右眼視力同術前,術區無腫脹,搭橋血管搏動良好。根據兒科會診意見給予抗凝治療預防搭橋血管血栓形成。2014年9月19日術后常規復查頭部計算機斷層掃描(computed tomography,CT)檢查示腦動脈瘤術后改變(圖1)。2014年9月22日16時許患兒訴頭痛并有肢體抽搐發生,查體見患兒肢體陣攣性抽搐,余未見陽性體征。復查頭部CT與2014年9月19頭部CT片對比,新出現術區腦出血及蛛網膜下腔出血,右額顳部薄層硬膜下積血;余同前片(圖2)。經討論后認為術區新發出血造成患兒肢體抽搐,立即停止口服阿司匹林并給予抗癲癇治療(微量泵入丙戊酸鈉0.4 mg/24 h,共5 d;口服丙戊酸鈉0.25 mg,1次/日,共2日)。患兒此后未發生肢體抽搐及新發神經功能缺陷,于2014年9月24日起口服尼莫地平片預防腦血管痙攣(10 mg,bid)。2014年9月29日,10月2日兩次復查頭部CT證實顱內無新發異常表現,患兒于2014年10月3日離院并遵囑口服阿司匹林(25 mg,qd)。

圖3 右側頸內動脈-大腦中動脈搭橋血管閉塞

圖1 搭橋手術后術區及動脈瘤情況

圖2 搭橋術后術區出血及動脈瘤情況
此次入院診療經過:因復查頭顱CTA回報右側頸內動脈-大腦中動脈搭橋血管顯示不清(圖3),向患者家屬交代病情后,應患者家屬書面要求于2015年3月16日行全腦血管造影介入治療術。術中見右頸內動脈海綿竇段巨大動脈瘤,難于完全栓塞;搭橋血管未顯影(圖4),右側頸內動脈閉塞試驗陰性(試驗時間40 min)且血流代償良好,遂行右頸內海綿竇段巨大動脈瘤頸內動脈近端閉塞術(圖5)。術后患兒無不適感,無新發神經功能障礙,2015年3月19日頭部CT檢查結果回報:右側頸內動脈瘤孤立術后改變;與2014年9月29日CT比較鞍區結節灶(動脈瘤)較前密度增高,右側顳葉軟化灶形成(圖6),證實動脈瘤內形成血栓。患兒于2015年3月21日出院,囑其離院后每6個月復查全腦血管造影。患兒此次術后3個月復診接受隨訪,右眼失明,余查體未見陽性體征。

圖4 二次入院經全腦血管造影見動脈瘤顯影,未見搭橋血管顯影

圖5 患兒腦血流代償供應情況及右側頸內動脈閉塞后動脈瘤情況

圖6 二次手術右側頸內動脈閉塞后術區及動脈瘤情況
顯微神經外科治療兒童顱內動脈瘤臨床效果較成人病例更好更持久[1-2]。有學者在3~4歲低齡兒童病例使用橈動脈及顳淺動脈行顱內外血管搭橋術治療顱內動脈瘤[3-4],結果顯示搭橋血管可隨兒童生長長期保持通暢[5]。對于栓塞不全發生擴張的兒童巨大頸內動脈瘤,顳淺動脈-大腦中動脈搭橋術及頸內動脈閉塞術聯合治療可達到滿意治療效果[6]。近來首都醫科大學附屬北京天壇醫院神經外科采用顱內外血管搭橋術聯合動脈瘤夾閉、切除及載瘤動脈重建術治療兒童巨大頸內動脈瘤取得良好效果[7]。聯合應用顱內外血管搭橋術與其他方法成為治療兒童巨大頸內動脈瘤的發展方向。
高流量血管搭橋術主要使用橈動脈及大隱靜脈作為搭橋血管治療巨大頸內動脈瘤保證顱內血流供應。橈動脈的主要優點為:動脈結構層次完全;管徑與大腦中動脈匹配性好。其主要缺點為:血管長度有限;易出現血管痙攣。大隱靜脈的主要優點為:可獲取足夠長度的移植血管;分支少便于取材;血管壁因缺乏肌層痙攣程度輕;以管徑粗可保證血流量。其主要缺點為:血管壁易受壓迫造成搭橋血管內血栓形成或閉塞;血管壁缺乏彈性易擴張引起吻合口破裂。本病例為低齡患兒,顯微操作難度大,故采用大隱靜脈。
本例血管吻合操作符合顯微血管吻合規范,因縫合線質地過于光滑,部分線結經多次操作完成,不除外個別線結于術后滑脫造成大腦中動脈端吻合口處破裂出血。積血壓迫搭橋血管,造成搭橋血內血流中頓形成血栓。患兒右眼失明因顱內動脈瘤占位效應未解除壓迫右側視神經造成。
有學者認為頸內動脈閉塞是治療巨大頸內動脈瘤的有效手段[8-9]。阻斷頸內動脈近心端后,載瘤動脈內漸形成血栓并生長填充動脈瘤直至載瘤動脈第1個大分支處,從而根除動脈瘤破裂出血風險;同時顱外血流可經眼動脈等頸內動脈分支返流入頸內動脈系統保證了遠端的血流供應[10]。因此有觀點認為載瘤動脈閉塞與顱內外血管搭橋術一樣是治療兒童巨大復雜顱內動脈瘤的最佳治療方案[11-12]。當兒童頸內動脈瘤體積巨大、解剖結構復雜(如囊狀或合并動脈瘤內血栓)、手術/介入治療存在巨大難度及風險時,若經球囊閉塞試驗證實血流代償良好,可嘗試行頸內動脈閉塞術。為充分評估患兒耐受性可適當延長試驗時間。本病例術中球囊閉塞試驗時間長達40 min,在此期間患兒生命指征正常。
部分兒童顱內動脈瘤病例于治療后可于其他部位新發動脈瘤[13],且目前無經治療巨大頸內動脈瘤患兒大宗病例長期連續隨訪報道。因此兒童顱內動脈瘤病例無論經何種治療方式治療,均需終身隨訪。
1 Blount JP, Oakes WJ, Tubbs RS, et al. History of surgery for cerebrovascular disease in children[J].Part I. Intracranial arterial aneurysms. Neurosurg Focus, 2006, 20:E9.
2 Sanai N, Quinones-Hinojosa A, Gupta NM, et al. Pediatric intracranial aneurysms:durability of treatment following microsurgical and endovascular management[J]. J Neurosurg, 2006, 104:82-89.
3 Mrak G, Paladino J, Stambolija V, et al. Treatment of giant and large fusiform middle cerebral artery aneurysms with excision and interposition radial artery graft in a 4-year-old child:case report[J].Neurosurgery, 2014, 10:E172-177.
4 Mura J, Torche E, Riquelme F, et al. Three-year-old patient with giant MCA aneurysm treated by trappingresection plus STA-MCA bypass. Case report[J].Childs Nerv Syst, 2012, 28:169-173.
5 Kim LJ, Tariq F, Sekhar LN. Pediatric bypasses for aneurysms and skull base tumors:short- and long-term outcomes[J]. J Neurosurg Pediatr, 2013, 11:533-542.
6 Abla AA, Zaidi HA, Crowley RW, et al. Optic chiasm compression from mass effect and thrombus formation following unsuccessful treatment of a giant supraclinoid ICA aneurysm with the Pipeline device:open surgical bailout with STA-MCA bypass and parent vessel occlusion[J]. J Neurosurg Pediatr,2014, 14:31-37.
7 黃振華, 張東, 王碩, 等. 顱內外血管搭橋術治療顱內巨大型動脈瘤[J]. 中國現代神經疾病雜志, 2012,12:37-43.
8 Li H, He XY, Li XF, et al. Treatment of giant/large internal carotid aneurysms:parent artery occlusion or stent-assisted coiling[J]. Int J Neurosci, 2015-07-07[Epub ahead of print].
9 Prochazka V, Chmelova J, Cizek V, et al. Giant serpentine internal carotid artery aneurysm:endovascular parent artery occlusion. A pediatric case report[J]. Interv Neuroradiol, 2007, 13:85-94.
10 Sato K, Yamada M, Abe K, et al. Tailored flow alteration treatment for intracranial internal carotid artery aneurysms:strategy beyond parent artery occlusion with bypass. Case report[J]. Neurol Med Chir(Tokyo), 2012, 52:213-216.
11 Liang JT, Bao YH, Zhang HQ, et al. Intracranial aneurysms in childhood and adolescence[J]. Chinese Med J, 2011, 91:2744-2746.
12 Rashad S, Hassan T, Aziz W, et al. Carotid artery occlusion for the treatment of symptomatic giant carotid aneurysms:a proposal of classification and surgical proposal[J]. Neurosurg Rev, 2014, 37:501-511.
13 Sorteberg A, Dahlberg D. Intracranial non-traumatic aneurysms in children and adolescents[J]. Curr Pediatr Rev, 2013, 9:343-352.