左腎上腺區(qū)異位支氣管囊腫誤診為左腎囊腫一例并文獻復(fù)習(xí)

金光虎，夏海波，高志明，包國昌，李海峰

（赤峰學(xué)院附屬醫(yī)院，內(nèi)蒙古 赤峰 024000）

醫(yī)學(xué)與心理學(xué)

左腎上腺區(qū)異位支氣管囊腫誤診為左腎囊腫一例并文獻復(fù)習(xí)

金光虎，夏海波，高志明，包國昌，李海峰

（赤峰學(xué)院附屬醫(yī)院，內(nèi)蒙古 赤峰 024000）

目的：探討腎上腺區(qū)異位支氣管囊腫的診治，提高外科治療水平.方法：分析今年我院收治的1例左腎上腺區(qū)異位支氣管囊腫的相關(guān)臨床資料并進行文獻復(fù)習(xí).結(jié)果：左腎上腺區(qū)異位支氣管囊腫術(shù)前誤診為左腎囊腫并感染，通過手術(shù)探查將其完整切除，病例結(jié)果回報示符合腎上腺區(qū)支氣管源性囊腫.結(jié)論：腎上腺區(qū)異位支氣管囊腫是臨床上非常罕見的疾病，診斷主要依據(jù)影像學(xué)檢查和病理檢查，治療首選外科手術(shù)切除，其預(yù)后有待于進一步長時期隨訪.

異位；腎上腺區(qū)支氣管囊腫；診斷；治療；病例報道

文獻報道腎上腺區(qū)異位支氣管囊腫臨床比較罕見，我們查找近二十年知網(wǎng)文獻共報道確診該類疾病不到10例患者，我院收治1例該類病人，經(jīng)手術(shù)病理證實其診斷，術(shù)后隨訪了2年，現(xiàn)報告如下.

1 臨床資料

患者郭玉珍，女性，64歲.8年前體檢時偶然發(fā)現(xiàn)左腎囊腫，大小約2.5cm*3.0cm，右腎萎縮，因平時無不適癥狀，不影響其生活質(zhì)量，遂未系統(tǒng)診治.近期因左腰腹部不適在我院查彩超時發(fā)現(xiàn)左腎上級囊性病變，CT平掃示左腎上腺區(qū)域可見類圓形低密度影，與左腎上級關(guān)系密切，邊緣尚清晰，大小為4.0*3.5cm，增強掃描示腎上腺區(qū)包塊無明顯強化（圖1，2，3），考慮左腎囊腫并感染，左側(cè)腎上腺占位.血壓、血鉀等生化指標(biāo)無異常，查體未見異常，無手術(shù)禁忌癥我們行腹腔鏡下左腎上腺腫物探查切除術(shù)，手術(shù)順利，術(shù)中見左腎上級一囊性腫塊，大小約4.0cm×3.5cm×3.0cm，仔細游離周圍粘連組織，完整將腫物切除，并常規(guī)送檢病理.病例結(jié)果回報示送檢標(biāo)本大小約4.0cm×3.5cm×3.0cm，表面欠光滑，包膜完整，切開時有深黃色膠凍狀液體流出，囊壁厚約0.2cm，鏡下見囊內(nèi)壁被覆纖毛柱狀上皮，上皮下可見軟骨組織（圖4），結(jié)合免疫組化最終診斷符合腎上腺區(qū)異位支氣管源性囊腫.

2 討論

支氣管源性囊腫是一種罕見病變，是支氣管在胚胎期發(fā)育過程中發(fā)生障礙而殘留的一種胚胎囊腫腺體[1].肺和縱隔內(nèi)發(fā)生較常見，少數(shù)也可發(fā)生于皮膚、消化道、心包、中樞神經(jīng)系統(tǒng)等，發(fā)生于后腹膜者罕見.其發(fā)病原因有多種假說，其中Sumiyoshi等[2]提出的胚芽脫落移位假說有更多的支持者，該假說認為胚胎在早期原始前腸開始形成原始氣管支氣管樹的過程中，形成異常胚芽并異位至其他部位導(dǎo)致可能形成異位支氣管源性囊腫.

我們查找相關(guān)文獻，國內(nèi)外相關(guān)病例報道很少，任何年齡段均可發(fā)生腹膜后支氣管源性囊腫，左側(cè)多于右側(cè)，女性略多見于男性，一般常無典型臨床癥狀，當(dāng)囊腫逐漸變大侵犯或擠壓周圍組織或合并感染時，會出現(xiàn)腰腹痛、惡心、嘔吐等不特異癥狀.本例為女性患者，腫物位于左腎上級，因左腰部疼痛不適就診我院，術(shù)前超聲、CT能判斷腫物的大小、位置、周圍毗鄰關(guān)系及其性質(zhì)，并能了解血供情況.因腎上腺區(qū)異位支氣管源性囊腫無特異性臨床表現(xiàn)及輔助檢查結(jié)果，注意與胰腺囊腫、囊性畸胎瘤及腎上腺腫瘤等鑒別診斷.該類疾病診斷金標(biāo)準(zhǔn)都有賴于病理檢查.病理組織學(xué)上可表現(xiàn)為假復(fù)層纖毛柱狀上皮內(nèi)襯于囊壁，可見到平滑肌、混合性腺體及透明軟骨等異常結(jié)構(gòu).如囊壁內(nèi)出現(xiàn)軟骨樣組織是診斷支氣管源性囊腫的金標(biāo)準(zhǔn)[3].

本例所述支氣管囊腫位于左腎上腺區(qū)，與腎上級關(guān)系非常密切，動脈期增強不明顯，術(shù)前考慮左腎囊腫合并感染，術(shù)后病理報告為符合腎上腺區(qū)支氣管源性囊腫，腎上腺區(qū)支氣管囊腫容易與好發(fā)于腹膜后的各類囊性病變相鑒別，以免影響其治療方案及預(yù)后.腹膜后病變來源復(fù)雜，定位和定性診斷均有一定難度，一般來說，腹膜后病變以實質(zhì)性病變較多，囊性病變較少.CT檢查可根據(jù)病變CT值的變化來確定其為囊性或是實質(zhì)性.腹膜后囊性神經(jīng)鞘瘤一般不大，為圓形或圓形囊狀病變，大小約數(shù)厘米，CT為低密度病變，磁共振為T1長T2信號，CT和磁共振成像中心未加強，多數(shù)病變可見腫瘤邊緣有不同程度的強化.腹膜后淋巴管瘤影像學(xué)上表現(xiàn)為腫物形態(tài)不規(guī)則，分隔現(xiàn)象經(jīng)常見到.腫物囊壁內(nèi)無覆蓋內(nèi)皮細胞，無柱狀上皮和軟骨，粘液腺等結(jié)構(gòu)，根據(jù)其位置可診斷.胰腺囊腫表現(xiàn)為胰腺實質(zhì)或胰腺囊性病變，胰腺囊腫不加強.腹膜后畸胎瘤鈣化較常見，由此來鑒別.

圖1 CT平掃見左腎上級囊性密度影

圖2 增強掃描見腫物影強化不明顯

支氣管源性囊腫是種良性病變，很多文獻報道其極少能向惡性病變轉(zhuǎn)化[4]，手術(shù)病變部位探查切除是治療它的唯一途徑.由于腹膜后腫物的位置較深，周圍毗鄰組織損傷會引起難以挽留的并發(fā)癥，手術(shù)難度極大.現(xiàn)隨著腹腔鏡腔鏡器械的不斷完善、腹腔鏡技術(shù)的廣泛應(yīng)用及手術(shù)技巧的進一步提高，大多數(shù)情況下都可以進行微創(chuàng)手術(shù)來治療該類疾病，此病人手術(shù)后恢復(fù)良好，隨訪近2年未見異常改變，我們將繼續(xù)隨訪觀測其病情變化，并密切關(guān)注相關(guān)類似病變的臨床報道及診治進展.

圖3 冠狀面CT見腫物與左腎上級關(guān)系密切,大小約4.0cm×3.5cm，邊緣尚光滑

圖4 囊內(nèi)壁被覆纖毛柱狀上皮，上皮下可見軟骨組織（HE×100）

〔1〕郭戰(zhàn)軍，李剛，張燁，等.腹膜后支氣管源性囊腫二例報告并文獻復(fù)習(xí) [J].中華泌尿外科雜志，2012,33（8）：608-610．

〔2〕Sumiyoshi K，Shimizu S，Enjoji M，et al.Bronchogenic cyst in the abdomen[J].Virchows Arch (Pathol Anat)，1985，408(1):93-98．

〔3〕董潔晶，閆軍，王鋒．腹膜后支氣管源性囊腫2例[J]．山西醫(yī)科大學(xué)學(xué)報，2009，40(10):958-9．

〔4〕Sullivan S M，Okada S，Kudu M，Ebihara Y．A retroperitoneal bronchogenic cyst with malignant change[J]．Pathol Int，1999，49(4):338-41．

R69

A

1673-260X（2017）05-0028-02

2016-12-28

內(nèi)蒙古自然科學(xué)基金項目資助(2013MS1114)；內(nèi)蒙古高等學(xué)校創(chuàng)新平臺培育項目

夏海波(1958-)，男，漢族，教授,主任醫(yī)師，碩士生導(dǎo)師，從事泌尿系統(tǒng)腫瘤的研究