肺葉間包蟲囊腫術(shù)后支氣管胸膜瘺3例并文獻復習

張海平 孫清超 鄧彥超 張鑄 張昌明 伊力亞爾·夏合丁

肺葉間包蟲囊腫術(shù)后支氣管胸膜瘺3例并文獻復習

張海平 孫清超 鄧彥超 張鑄 張昌明 伊力亞爾·夏合丁

包蟲病(Hydatidosis),又名棘球蚴病(Echinococcosis),是我國西北牧區(qū)常見的一種人獸共患型寄生蟲病。在人體各組織臟器中，胸膜肺包蟲病的發(fā)病率約為12.24-26%，僅次于肝臟[1]。與肺葉內(nèi)的包蟲囊腫相比，位于肺葉間的包蟲囊腫往往累及兩個甚至多個肺葉，也更容易累及肺門血管，處理相對困難，術(shù)后并發(fā)癥較多。新疆醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院從2009年1月到2015年6月收治原發(fā)于肺葉間的包蟲囊腫患者11例，行手術(shù)治療后有3例發(fā)生不同程度的支氣管胸膜瘺，支氣管胸膜瘺的發(fā)生率遠高于其他部位的胸膜肺包蟲手術(shù)，現(xiàn)將患者的臨床資料整理報道，并進行相關(guān)文獻復習，為該類疾病的診治提供參考。

病例資料

例1 女，38歲，漢族，因“咳嗽伴胸悶兩月余”來院。患者兩月前無明顯誘因出現(xiàn)刺激性干咳，無咯血，無發(fā)熱，無粉皮樣物咳出；病程中伴有活動后胸悶不適，自行口服“阿莫西林膠囊”治療效果欠佳。患者無吸煙史，久居新疆阿克蘇地區(qū)。外院胸部CT提示，右側(cè)胸膜腔囊性病灶，占據(jù)右側(cè)胸腔1/2以上容積，囊壁較厚，囊液密度均一(見圖1)。血液包蟲抗體陽性。查體：右肺呼吸音明顯減弱，叩診呈濁音，頸部、腋窩等淺表淋巴結(jié)未觸及腫大，診斷考慮右側(cè)肺包蟲囊腫，準備完善后于胸外科行手術(shù)治療。術(shù)中見右側(cè)胸腔巨大囊性腫物，主體位于右肺斜裂、水平裂交匯處，右肺上葉、下葉、中葉均受累。遂予患者行“包蟲內(nèi)囊穿刺摘除術(shù)”。10%高滲鹽水浸泡殘腔，充分打開包蟲外囊囊腔，右肺上葉可見多處支氣管瘺口，使用中線“U”形縫閉，水試驗未見明顯漏氣，留置下方胸管一根后關(guān)胸、結(jié)束手術(shù)。術(shù)后48小時復查胸片肺膨脹良好，繼續(xù)觀察24小時胸管無明顯排氣、排液，遂拔除胸管出院。術(shù)后第18日，患者開始出現(xiàn)發(fā)熱，體溫39.0℃，并伴胸悶、咳嗽，左側(cè)臥時咳嗽明顯，偶有稀薄液體咳出，復查胸部CT顯示術(shù)區(qū)含氣囊腔，內(nèi)可見氣液平(見圖2)。考慮支氣管胸膜瘺發(fā)生，遂急診行右側(cè)胸腔閉式引流術(shù)，術(shù)后排出多量氣體及黃色、渾濁積液，并積極抗炎、化痰等對癥處理，治療1周后患者體溫恢復正常，予患者再次開胸探查。術(shù)中可見此前縫閉的支氣管瘺口周圍有滲液浸泡，未能愈合，持續(xù)漏氣。清理術(shù)野壞死、污穢物，反復大量鹽水沖洗胸腔及術(shù)野，小心縫合支氣管瘺口。留置葉間術(shù)區(qū)引流管一根、胸腔引流管一根后結(jié)束手術(shù)。術(shù)后患者胸管仍有輕度漏氣，反復低熱、咳嗽、咳痰，胸片顯示右側(cè)胸腔包裹、分隔的積液、積氣，予患者保持引流通暢，抗炎、化痰等對癥處理，治療3周后病情平穩(wěn)，患者帶管出院，出院1月后胸管停止漏氣，但仍有少量膿液排出，遂剪斷胸管，按時換藥并逐步退管(每5天左右胸管向體外拔1cm)，開始退管兩月后傷口愈合，復查胸部CT顯示右側(cè)胸廓變小，術(shù)區(qū)可見多發(fā)斑片、索條影(見圖3)。

例2 男，17歲，漢族，以“咳嗽伴胸痛3月”為主訴入院。患者3月前無明顯誘因開始出現(xiàn)咳嗽，偶有少量白色粘痰，無發(fā)熱，無粉皮樣物咳出；病程中偶感胸痛不適，為鈍痛，可耐受，活動時明顯，休息后可略緩解。未予特殊重視及處理。參加學校體檢時胸片發(fā)現(xiàn)左側(cè)胸腔橢球形腫物，邊界光整，考慮良性病變，遂來院進一步診治。入院后胸部CT提示，左側(cè)胸腔囊性腫物，囊液密度均一，囊壁光整，考慮肺包蟲囊腫。病程中患者無明顯胸悶、氣短；無盜汗、乏力等不適。長期生活在新疆伊犁地區(qū)。入院查體：左側(cè)中上肺野呼吸音減弱，叩診呈濁音，余未見特殊異常。入院后予患者積極完善相關(guān)準備行手術(shù)治療。術(shù)中可見左側(cè)斜裂內(nèi)囊性腫物，囊腫主體位于左肺下葉，部分突入上葉，遂行“包蟲內(nèi)囊穿刺摘除術(shù)”，常規(guī)穿刺內(nèi)囊，取出內(nèi)囊皮，高滲鹽水浸泡囊腔，縫閉支氣管瘺口，因患者囊腫位于斜裂內(nèi)，決定充分打開囊腔，以期保持引流通暢，未行外囊壁閉合，水試驗未見肺明顯漏氣后留置胸管一根，結(jié)束手術(shù)。術(shù)后13天，患者出現(xiàn)劇烈咳嗽，伴發(fā)熱不適，體溫38.7℃，行胸片檢查提示左側(cè)液氣胸，考慮支氣管胸膜瘺，根據(jù)胸片及胸水超聲定位，予患者放置胸腔閉式引流管一根，引出多量氣體及黃色胸液，并輔以抗感染等治療，治療1周后復查胸片，可見胸腔僅殘留少量積液、積氣；考慮患者胸管仍有輕度漏氣，遂囑患者帶管出院。5周后患者胸管停止漏氣，亦無明顯積液、積膿排出，夾閉胸管觀察72小時，未見發(fā)熱、胸悶等不適，遂拔除胸管，患者痊愈。

圖1 A圖：胸部CT橫斷位顯示右側(cè)胸腔囊性病灶伴右側(cè)胸腔少量積液；B圖為該病灶的冠狀位CT重建圖像

圖2 A圖：胸部CT肺窗顯示術(shù)區(qū)含氣囊腔，內(nèi)可見氣液平；B圖為該病灶的縱隔窗影像

圖3 A圖：胸部CT肺窗顯示右側(cè)胸廓變小，可見術(shù)區(qū)斑片、索條影；B圖為該病灶的縱隔窗影像

例3 患者男性，45歲，哈薩克族，以“咳嗽、咳痰兩月”為主訴收住當?shù)蒯t(yī)院，行胸部CT檢查提示右側(cè)胸腔囊性病變，診斷考慮肺良性病變，遂于當?shù)蒯t(yī)院行胸腔鏡輔助小切口手術(shù)治療。手術(shù)中可見包蟲囊腫位于右肺斜裂、下葉與中葉之間，高滲鹽水紗布保護術(shù)野后，行包蟲囊腫穿刺，抽盡囊液，打開外囊，去除內(nèi)囊皮，高滲鹽水浸泡殘腔后縫閉支氣管瘺口，留置胸管后結(jié)束手術(shù)。術(shù)后第10日，因患者發(fā)熱、咳嗽、胸悶不適，復查胸片提示右側(cè)液氣胸，考慮支氣管胸膜瘺，遂轉(zhuǎn)來我院。入院后予患者放置胸管一根，排出大量積液、積氣，且胸管漏氣較重，平靜呼吸亦有明顯漏氣，遂決定行二次手術(shù)。術(shù)中可見右肺中葉斜裂面局部多處小的支氣管胸膜瘺口在膨肺時持續(xù)漏氣，遂將創(chuàng)面楔形切除，切緣使用3-0滑線連續(xù)縫合、加固兩道。術(shù)后患者胸管無明顯漏氣，但胸膜腔反復出現(xiàn)感染，予患者反復胸水培養(yǎng)，根據(jù)藥敏抗炎對癥處理，術(shù)后3周患者康復出院。

討 論

包蟲病是棘球絳蟲的幼蟲寄生于人體組織器官所致的寄生蟲病，在我國西北牧區(qū)較為常見，肺臟是常見的受累器官，而手術(shù)是目前治療肺包蟲病唯一確切有效的方法。胸膜肺包蟲的手術(shù)方式需要根據(jù)包蟲大小、位置、多少、是否破裂以及病人的一般情況等進行確定。總的原則是去除病灶的同時盡量保留有功能的肺組織。許多肺包蟲囊腫的外囊壁上存在有支氣管瘺口，因此當包蟲囊腫破裂后，部分患者可有粉皮樣物(實為包蟲內(nèi)囊囊皮)或者水樣物(實為包蟲內(nèi)囊囊液)咳出。肺包蟲手術(shù)中，找到并且縫閉這些支氣管瘺口是手術(shù)的關(guān)鍵步驟，否則極有可能出現(xiàn)術(shù)后支氣管胸膜瘺，影響患者預后[2]。此外，術(shù)中取除內(nèi)囊后，將殘留的外囊壁(殘腔)縫閉，消滅死腔，也是防止術(shù)后支氣管胸膜瘺的常用方法之一。

位于肺葉間的包蟲囊腫，由于位置特殊，手術(shù)處理往往較普通包蟲囊腫更為復雜。首先，由于葉間裂的存在和胸膜腔負壓的作用，葉間肺包蟲囊腫的體積常常較大；其次，葉間肺包蟲囊腫常常累及兩個肺葉、甚至多個肺葉，手術(shù)創(chuàng)傷較大；第三，葉間裂的深處有肺動脈血管分布，如包蟲囊腫侵蝕血管導致血管破裂或者手術(shù)誤傷血管，可導致致命性大咯血[3]。因此，對葉間肺包蟲囊腫來說，手術(shù)中縫閉支氣管瘺口以及關(guān)閉殘腔難度較大，風險較高，一旦損傷到肺動脈血管，將產(chǎn)生較為嚴重的不良后果。而從理論上講，只要術(shù)中將所有支氣管瘺口縫閉，且術(shù)后保持引流通暢，術(shù)野無積液、積氣殘存，亦可不做殘腔縫閉。因此，當包蟲囊腫殘腔位于葉間裂時，為避免損傷肺門血管，可將包蟲殘腔充分打開，保持引流通暢，而不做包蟲外囊壁的閉合。

查閱國內(nèi)外肺包蟲病相關(guān)文獻，涉及葉間肺包蟲囊腫的文獻較少。以“包蟲和支氣管胸膜瘺”、“包蟲和葉間”檢索萬方數(shù)據(jù)知識服務平臺、維普期刊資源整合服務平臺、中國期刊全文數(shù)據(jù)庫和中國生物醫(yī)學文獻數(shù)據(jù)庫，多數(shù)文章為概述性描述，并未詳細解釋發(fā)生支氣管胸膜瘺的肺包蟲囊腫的位置、手術(shù)方式及可能原因；以(echinococcosis OR hydatidosis OR hydatid) AND (bronchopleural fistula OR BPF)、(echinococcosis OR hydatidosis OR hydatid) AND (interlobar)檢索PubMed數(shù)據(jù)庫，經(jīng)過篩選后有兩篇文章與本文內(nèi)容相關(guān)，其中一篇對葉間肺包蟲囊腫和結(jié)核滲出所致的囊性病灶進行了影像學等方面的對比分析[4]；而另一篇中，Petrov D等對13例體積較大的肺葉間包蟲囊腫進行了觀察研究，研究者在常規(guī)肺包蟲手術(shù)后，于葉間裂留置18-20號引流管進行引流，通過該項操作，可最大程度地改善肺膨脹，促進包蟲外囊壁的粘連閉合，減少了殘腔的形成，13例患者的平均術(shù)后住院時間為13.4天，短期和遠期效果均較理想[5]。

本文3例患者在手術(shù)中均進行了水試驗，未見肺漏氣后才結(jié)束手術(shù)。患者術(shù)后早期恢復尚可，無發(fā)熱等感染征象，術(shù)后3-5天胸管無明顯漏氣、排液，均已將胸管拔除，表明手術(shù)中對包蟲外囊支氣管瘺口的縫扎確切有效。患者在拔除胸管后6-15日內(nèi)再次出現(xiàn)發(fā)熱、胸悶等癥狀，胸片顯示局限性的液氣胸，行胸腔閉式引流術(shù)后胸管持續(xù)漏氣，出現(xiàn)典型的支氣管胸膜瘺癥狀，提示在其他因素的作用下，導致已經(jīng)縫閉的支氣管瘺口愈合欠佳，再次出現(xiàn)漏氣癥狀，究其原因可能包括：首先，手術(shù)中為了避免損傷葉間裂深部走形的肺動脈血管，在縫合支氣管瘺口的時候往往進針較淺、縫合組織較少，在肺組織膨脹、劇烈咳嗽、粘連牽扯時可能導致已經(jīng)縫閉的瘺口裂開、漏氣；其次，葉間包蟲手術(shù)后，可能出現(xiàn)術(shù)野粘連，導致局部引流不暢，在長時間的浸泡、侵蝕下，導致原瘺口裂開或者新瘺口的形成；再者，肺包蟲囊腫手術(shù)為污染較重的手術(shù)，細菌可以通過外囊壁上的支氣管瘺口進入包蟲內(nèi)外囊之間，并隨手術(shù)操作而污染整個術(shù)野，加之術(shù)野出血、滲血等易感因素，術(shù)后感染風險大，如術(shù)野局部發(fā)生感染，將影響支氣管瘺口愈合，最終導致支氣管胸膜瘺的發(fā)生；此外，本文例3中使用了胸腔鏡輔助實施手術(shù)。雖然胸腔鏡手術(shù)可大大減少手術(shù)創(chuàng)傷，但在視野暴露、操作角度、手術(shù)技巧、熟練程度等方面對術(shù)者仍有很大要求，術(shù)中的反復牽拉、縫合角度的限制等可能會影響支氣管瘺口的閉合效果，導致術(shù)后支氣管胸膜瘺的發(fā)生。

總之，葉間肺包蟲囊腫是一類特殊位置的包蟲囊腫，術(shù)中處理不當可能會增加術(shù)后支氣管胸膜瘺發(fā)生的概率，術(shù)中對支氣管瘺口確切有效的縫閉、保持術(shù)野引流通暢、防止感染等的發(fā)生等可降低支氣管胸膜瘺的發(fā)生。除胸腔引流裝置外，放置葉間裂引流管可能對改善術(shù)野引流有所幫助。

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10.3969/j.issn.1009-6663.2017.06.053

830054 新疆 烏魯木齊，新疆醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院胸外科

張昌明，E-mail：zhanghaipingxj@163.com

2016-06-27]