子宮肌瘤并發罕見卵巢平滑肌瘤1例

于新月，王瑛堅，葉 聰，苑家林

(吉林大學中日聯誼醫院 婦產科,吉林 長春130033)

子宮肌瘤并發罕見卵巢平滑肌瘤1例

于新月，王瑛堅*，葉 聰，苑家林

(吉林大學中日聯誼醫院 婦產科,吉林 長春130033)

平滑肌瘤發生于子宮較常見，但也可發生于子宮以外任何平滑肌細胞存在的部位，如外陰、卵巢、膀胱及尿道等。卵巢平滑肌瘤是一種十分罕見的卵巢實質性腫瘤，占所有卵巢良性腫瘤的0.5%-1%，多無明顯臨床癥狀，術前很難明確診斷。本次報道了一例圍絕經期女性子宮肌瘤手術過程中意外發現的右側卵巢平滑肌瘤。

1 臨床資料

患者，女性，46歲，因體檢發現"子宮肌瘤"2年而入院。2年前于當地醫院體檢時行婦科彩超檢查發現子宮肌瘤(多發，最大直徑約2.7 cm)，20天前于我院行婦科彩超發現肌瘤最大直徑約5 cm。無月經改變，無陰道異常流血及排液，無痛經。既往有乳腺增生病史。查體:一般情況好,心肺未見異常,下腹無壓痛及反跳痛,未及包塊,移動性濁音陰性。婦科查體：宮頸光滑，子宮前位，增大，約8 cm×7 cm×7 cm，質硬，活動性尚可，無壓痛，于子宮前壁可觸及一直徑約5 cm的肌瘤結節外凸，另于子宮右側可觸及一直徑約4 cm的肌瘤結節外凸，質硬，活動性尚可，無壓痛，右側附件區可觸及增厚，左側附件區未觸及明顯異常。婦科彩超：子宮前位，宮體大小5.6 cm×6.3 cm×5.6 cm，于子宮各壁可探及8-9個低回聲區，最大位于前壁，大小4.5 cm×3.8 cm。于子宮右側探及大小4.0 cm×3.9 cm的低回聲區，與子宮關系密切，另于子宮右側探及直徑1.6 cm的無回聲，余未見明顯異常回聲(圖略)。化驗檢查：CA125 28.30 U/ml,HE4 36pmol/l。

臨床診斷為:子宮肌瘤。患者及家屬表示已無生育要求，堅決要求切除子宮，行腹腔鏡下全子宮切除術。

術中見：子宮前位，增大，表面凹凸不平，可見多個肌瘤結節外凸，最大肌瘤直徑約5 cm，位于子宮前壁近宮底。右側卵巢與子宮闊韌帶后葉及右側漿膜下肌瘤粘連，增大，大小約5 cm×4 cm×4 cm，其下極可見一直徑約4 cm的腫物，灰白，質硬，右側輸卵管迂曲、增粗積水，左側附件外觀未見明顯異常。向家屬交待術中情況，遂加行右側卵巢腫物核出術、右側輸卵管切除術。游離出右側卵巢后以單極鉤于卵巢腫物表面作一長約4 cm的縱行切口，可見白色質韌肌瘤樣物。快速病理回報：(右側卵巢腫物)梭形細胞腫瘤 ,考慮平滑肌瘤。術中補充臨床診斷：右側卵巢平滑肌瘤。

病理大體描述：(右側卵巢腫物)灰白結節型腫物，局部已剖開，對合后大小3.5 cm×2.6 cm×1.6 cm，切面灰白質韌，編織狀。病理鏡下結果:(右側卵巢腫物,見圖1)富于細胞型平滑肌瘤伴變性 ,核分裂像0-1個/10HPF,B1片免疫組化:SMA(+) 、Caldesmon(+)、 CD117(-) 、CD10(+) 、S-100(-)、 Ki67(1%+)。

圖1 卵巢平滑肌瘤細胞(HE染色10×10)

2 討論

自1862年Fallahzadeh H等[1]首次報道卵巢平滑肌瘤病例以來，迄今為止所報道的個案不超過200例。約85%發生于絕經前女性，本質為良性腫瘤，單側優勢性(左側或者右側沒有特殊的偏向性)，直徑常<3 cm。文獻報道的最小患者年齡為3歲，最大直徑30 cm[2]。

由于卵巢平滑肌瘤極其稀有，關于其起源也就鮮為人知。目前有多種理論，大多數人傾向的組織學發生理論就是來源于卵巢門部血管平滑肌細胞，當然還有其它比如來源于卵巢韌帶平滑肌、卵巢基質中多分化潛能細胞、未分化的胚原細胞及皮質平滑肌細胞的化生等多種起源學說[3]。月經來潮可加速腫瘤的生長提示性激素分泌在腫瘤的發展過程中起到一定促進作用[4]。

此類腫瘤通常在常規體檢或外科手術及病理活檢中偶然發現，臨床病人一般無明顯癥狀。當腫瘤足夠大或者與周圍組織粘連時，就會出現一系列癥狀：下腹痛、可觸及的腫塊等，腫瘤發生壞死或者扭轉時可出現急腹癥[5],極少有患者發生胸腔積液、腹腔積液、腎盂積水及梅格斯綜合征等。

對卵巢實質性腫瘤的術前評估包括婦科超聲、腫瘤標志物檢測及MRI(核磁共振顯像)。超聲有提示意義但并沒有典型表現，本例中超聲僅提示子宮右側低回聲，在Güney等報道的病例中[6]，一個17歲的患者術前行MRI檢測強烈提示為纖維瘤或者平滑肌瘤。因此，MRI可作為一項有力的輔助檢查[7]。但是，最終明確診斷仍依靠組織病理學的評估。

卵巢平滑肌瘤的病理診斷需明確為卵巢原發，且免疫組織化學提示平滑肌分化。首先，應排除一些轉移性平滑肌瘤累及卵巢，如寄生性子宮平滑肌瘤、腹膜播散性平滑肌瘤及靜脈內平滑肌瘤病等。其中，寄生性子宮平滑肌瘤是指子宮漿膜下帶蒂肌瘤脫落后依附于卵巢以獲得血供，這種平滑肌瘤的共生已有許多學者報道[8]。其次，就需要與其他卵巢原發的實質性腫瘤相鑒別，如卵巢纖維瘤、卵泡膜細胞瘤、卵巢卵泡膜-纖維瘤、硬化性基質細胞瘤及卵巢性索-間質腫瘤等。腫瘤的平滑肌性質確定后，一定要與平滑肌肉瘤相鑒別。由于此類肉瘤的案例較少，暫無明確界定的組織學特點，傳統上病理學家強調有絲分裂活性的重要性[8]。近年來有學者提出，間質肉瘤免疫組織化學表達CD117和DOG1，通常不表達H-caldesmon、ER和PR[2]。

文獻提示原發性卵巢平滑肌瘤是一種良性的不復發的疾病，要求保留生育功能的女性可行肌瘤核出術，但腫瘤過大致無正常卵巢組織或無法完整核出時應切除患側附件。

綜上，對于無典型臨床表現且腫瘤標志物正常的盆腔實質性腫瘤患者，應該考慮卵巢平滑肌瘤，同時進行鑒別診斷(如果臨床條件許可，加行MRI)，這對于減少漏診及誤診具有重要意義。

[1]Kim Myounghwan.Laparoscopic management of a twisted ovarian leiomyoma in a woman with 10 weeks' gestation:Case report and literature review[J].Medicine (Baltimore),2016,95(44):e5319.

[2]郭 亮，滕永亮，佟玲玲,等.青少年女性原發卵巢平滑肌瘤一例[J].中華病理學雜志,2017,2：122.

[3]Davor T,Tanja L,Neven T,et al.Primary ovarian leiomyoma associated with endometriotic cyst presenting with symptoms of acute appendicitis:a case report[J].Diagn Pathol,2009,4:25.

[4]Nathan RB,Juan CF,Jenny J.Primary ovarian leiomyoma in a premenarchal adolescent:first reported case[J].J Pediatr Adolesc Gynecol,2014,27(4):e87.

[5]Davor T,Tanja L,Neven T,et al.Primary ovarian leiomyoma associated with endometriotic cyst presenting with symptoms of acute appendicitis:a case report[J].Diagn Pathol,2009,4:25.

[6]Mehmet G,Mesut O,Baha O,et al.Unilateral primary ovarian leiomyoma in adolescent:a case report[J].Arch Gynecol Obstet,2007,275(6):507.

[7]Yasushi K,Noriyuki T,Masako S,et al.Magnetic resonance imaging findings in leiomyoma of the ovary:a case report[J].Arch Gynecol Obstet,2006,273(5):298.

[8]Ichigo S,Takagi H,Matsunami K,et al.A large ovarian leiomyoma discovered incidentally in a 76-year-old woman:case report[J].Eur J Gynaecol Oncol,2015,36(2):203.

*通訊作者

1007-4287(2017)12-2201-02

2017-03-14)