兒童手掌孤立性環狀肉芽腫一例

吳 梅 謝 凱 王紅蕾 盧憲梅

環狀肉芽腫是慢性、良性且通常具有自限性的肉芽腫性皮膚病，典型的臨床表現為好發于肢端的弧形或者環形斑塊。臨床上有不同的亞型，孤立性的皮損是局限型的少見類型。皮損通常發生于肢端的伸側，很少發生于面部及手掌，手掌孤立性環狀肉芽腫更少見。現報道1例發生于手掌的孤立性環狀肉芽腫，并對以往發生于手掌的環狀肉芽腫進行文獻復習。

臨床資料患兒，女，7歲。左手起皮疹1年。家長敘述1年前左手掌出現丘疹，逐漸擴大成環狀，無明顯自覺癥狀。既往當地醫院診斷真菌感染給予外用抗真菌藥物(特比萘芬乳膏)，無效。體格檢查：系統查體未見異常。皮膚科查體：左手掌見暗紅色環狀斑塊，表面光滑，無鱗屑(圖1)。輔助檢查：血常規、生化常規無異常。皮膚組織病理：環狀肉芽腫(圖2)。

診斷：環狀肉芽腫。

治療：外用糠酸莫米松乳膏，每日兩次。

圖1 左手掌暗紅色環狀斑塊，表面光滑，無鱗屑圖2 2a：表皮大致正常，真皮中層、淺層、深層可見局灶性膠原纖維變性，變性的膠原纖維周圍可見柵欄狀排列的組織細胞、淋巴細胞浸潤。散在嗜酸粒細胞(HE,×40)；2b：真皮深層近脂肪層上方可見灶性膠原纖維變性，變性的膠原纖維周圍可見組織細胞呈柵欄狀排列，并可見淋巴細胞浸潤，散在嗜酸粒細胞(HE,×200)

討論環狀肉芽腫通常分為6型：局限型，泛發型，穿通型，皮下型，丘疹型和斑片型。其中局限型最為常見，而孤立性單發的皮損是局限型的少見類型。肢端的伸側，如肘膝/指關節的伸側常見受累。皮損分布大致情況為：60%的患者僅限于手及手臂，20%位于下肢和足部，7%位于四肢，5%位于軀干及其他部位。發生于手部的皮損多數位于手背，手掌受累較為少見。1994年Barksdale等[1]報道了13例合并惡性淋巴瘤的環狀肉芽腫，4例皮損發生于少見部位，如手掌、足底和手指的掌側，其中3例患者皮損伴有疼痛。13例患者中共有5例伴疼痛，皮損的形態表現為結節、丘疹和紅斑，2例類似于結節性紅斑。此后有數篇手掌部環狀肉芽腫的報道[2-9]。2012年Gutte等[5]報道的7例患者中，3例皮損有假性水皰，2例紅色丘疹，1例角化性丘疹伴有中央角栓，1例角化性丘疹伴有領圈狀鱗屑；其中1例累及指甲，甲萎縮,甲變成黑色，可見Beau’s 線。疼痛是最常見的癥狀，其次是瘙癢。由于皮損多形，容易誤診，其中5例誤診，2例為皮下型[3,4]，1例為穿通型[5]。既往文獻報道共計18例，其中年齡最小2歲，16例為多發性皮損，2例為單發性皮損。16例多發性皮損患者中7例伴有疼痛，皮損多形，容易誤診。統計的18例患者中女性10例，男性8例；4例合并淋巴瘤，1例伴有糖尿病，1例有結節病，1例有類風濕關節炎，1例合并皮肌炎，1例發病前數周有局部燙傷史，1例背部疼痛口服過雙氯芬酸鈉，1例有口服避孕藥史，其余7例無合并癥及誘發因素。單發于手掌的環狀肉芽腫非常罕見，目前英文文獻報道僅有2例，首例為2008年Imamura等[8]報道的合并皮肌炎且長期不愈的手掌單發環狀肉芽腫，病程長達6年；第2例為Na等[9]于2014年報道發生于健康男孩的手掌單發環狀肉芽腫。檢索國內文獻，趙暉等[10]報道發生于手指掌側的穿通型環狀肉芽腫。目前國內尚未見手掌的孤立性環狀肉芽腫的報告，這可能與該類型臨床罕見有關。關于單發于手掌的孤立性環狀肉芽腫與其他部位的環狀肉芽腫臨床及預后是否存在差別，需臨床上進一步積累病例及觀察。