鄭曉歡 溫炬 鄭榮昌 黃錦萍 袁紹萍 秦思 李婷 馬靜 馮潔瑩 李華潤 周玉嬋
1南方醫科大學第二臨床醫學院,廣州 510630;2廣東省第二人民醫院皮膚性病科,廣州510317
患者女,65 歲,發現肛周腫物3 年余,進行性增大,于2018年6月入院。患者3年前發現肛門菜花樣腫物,約花生米大小,無疼痛、潰爛,不影響排便,曾反復外敷中藥治療(具體不詳),腫物仍進行性增大,伴有觸痛。發病以來,睡眠、飲食可,二便正常,近期體重無明顯改變,既往體健,家族史無特殊。
體檢:一般情況好,各系統檢查無異常。皮膚科檢查:肛周見一基底較寬菜花樣、分葉狀腫物,約10 cm×6 cm×5 cm,距肛門2 cm,大葉位于截石位右側,邊界尚清,表面污穢,但無滲液滲血(圖1),有輕微觸痛。醋酸白試驗陽性。肛門指診未觸及糞塊及腫塊,肛管柔軟,退指無染血。實驗室檢查:人免疫缺陷病毒(1+2)抗體陰性;梅毒螺旋體抗體陰性;癌胚抗原、糖類抗原19-9、糖類抗原12-5 等腫瘤標志物無異常,CD4、CD8、CD3 細胞計數、糞便常規未見異常。肛周彩超示肛門外口突出于皮膚表面腫物,懷疑肉瘤,建議穿刺活檢。
手術過程:麻醉成功后,患者取俯臥折刀位,雙下肢分開,暴露肛周手術區域,腫物以肛周左側為主。沿腫物表面切開皮膚至皮下筋膜層,于腫物基底部切取組織快速冰凍用于組織病理。術中組織病理示鱗狀上皮疣狀病變,待常規多點取材進一步排除惡性可能。腫物切除后,肛周創面區域約12 cm×8 cm,行雙臀部V-Y皮瓣移植術(圖2),潛行游離皮瓣四周,然后將臀部兩側皮瓣向中間推移覆蓋創面,局部創面予以低張力縫合(圖3),常規放置引流條。
術后切除腫物組織病理:大體可見9 cm×6 cm×4 cm的一塊帶皮膚組織,局部可見一7 cm×5 cm×3.5 cm 隆起組織,切面灰白,局部呈囊性。鏡下見中分化鱗狀細胞癌,侵及真皮層,部分癌組織呈乳頭狀結構,表面角化亢進、角化不全,間質大量漿細胞浸潤(圖4)。免疫組化:CK/pan陽性、p16 陽性、p53 部分陽性、內皮細胞 CD34 陽性,Ki-67(80%)陽性,腫瘤邊緣鱗狀上皮呈濕疣樣異型增生,基底切緣未見癌累及。切口邊緣取樣HPV 分型檢測:高危16 型、高危39型,高危52型均陽性。
核醫學科PET/CT 影像:肛周皮膚多處不規則增厚,代謝活躍,不排除術后改變或腫瘤殘留的可能;左側腹股溝區、右側髂內血管旁、左側盆底骶前系膜區多發腫大淋巴結,代謝活躍,考慮轉移;雙側髂外血管旁、右側腹股溝區多個稍大淋巴結,代謝活躍,不除外轉移。
最終診斷:Buschke-Loewenstein 巨大型尖銳濕疣。建議患者復查盆腔磁共振成像,再制定進一步治療方案,但患者拒絕影像學檢查。術后每天于切口邊緣皮下注射1 次500 000 U α 干擾素,連用7 d,第24 天切口愈合良好,腫瘤切緣行光動力治療,現患者術后8個月,情況良好。2018年11月于當地醫院行盆腔磁共振成像檢查,未見明顯異常,隨診中。

圖1 腫物位于患者肛周左側為主,約10 cm×6 cm×5 cm,邊界尚清晰,呈菜花樣、分葉狀 圖2 腫物切除后,肛周區域創面約12 cm×8 cm 圖3 行雙臀部V-Y皮瓣移植術縫合皮瓣 圖4 切除腫物組織病理 4A:中分化鱗狀細胞癌,侵及真皮層(HE×100);4B:鱗狀細胞胞核大小及染色深淺不一,可見核分裂象(HE×400)
討論Buschke-Loewenstein 巨大型尖銳濕疣也稱肛門疣狀癌,是一種特殊的疣狀癌,臨床少見,近十幾年來鮮有報道。腫瘤開始時為外生性,疣狀和蕈樣生長,可侵及深部組織,腫瘤的淺表部分一般均與疣類似,有些甚至到瘤體深部也看不到核異形,個別細胞角化不良或角珠。陳超豪等[1]對10 例陰莖疣狀癌診治的回顧性分析中,有4 例初次組織病理為“鱗狀上皮不典型增生”、“乳頭瘤樣增生伴角化過度”,經多次活檢或術中冰凍檢查后確診。本例患者術中冰凍切片提示鱗狀上皮疣狀改變,但術后再次取材病理檢查提示中分化鱗狀細胞癌,腫瘤邊緣鱗狀上皮呈濕疣樣異型增生。因此,臨床上診斷此病常需要做仔細的病理檢查,活檢取材要大而深且多點活檢。
疣狀癌最顯著的生物學行為以局部侵襲性生長為主。對于腫塊較小、早期、侵襲表淺的年輕患者可選用單純腫瘤切除術。手術的優點是可以快速、最大限度地解決難以去除的瘤體,恢復機體功能,清除感染灶,同時達到最小的創傷,但應徹底切除病灶,保證邊緣陰性。陳超豪等[1]對10例陰莖疣狀癌患者行保留正常陰莖組織的手術切除術,術后病理均未見腫瘤轉移[1]。本例患者肛周腫物巨大,嚴重影響生活,符合手術切除指征。術中肛周區域創面缺損較大,直接縫合肛門兩側皮損可能由于張力過大導致愈合不良及肛門畸形等風險。我們采用V-Y 皮瓣移植術,彌補了上述缺陷,避免游離植皮的不良后果,應注意皮瓣中央底部要最大限度與皮下組織相連,以防血運障礙,如縫合口張力過大,可行減張縫合。
患者術后恢復良好,肛門控便及排便功能良好。手術只能清除肉眼能看到的疣體及癌腫,后期仍需要藥物、激光等繼續治療。
利益沖突所有作者均聲明不存在利益沖突