孕中期卵巢妊娠黃體瘤手術1例并文獻分析

馬本紅

（徐州醫科大學附屬醫院婦產科 江蘇 徐州 221000）

1.病例資料

患者，朱某，女，25歲，因“停經13周+1，發現盆腔包塊2月”于2016年8月15日入院。患者平素月經規則，無聲音低沉、多毛、痤瘡及月經稀發等癥狀，孕期無男性化體征。孕早期查彩超發現左側附件區包塊，我院復查彩超示：宮內單活胎，左側附件區探及無回聲，大小約6.6×3.1×4.4cm，界清，形態規則，壁上示低回聲，范圍約1.7×0.8×2.1cm，示血流信號。查體：T 36.5℃，P 78次/分，R 18次/分，BP 120/70mmHg，一般情況好，心律規整，雙肺呼吸音清，腹膨隆，無壓痛、反跳痛，四肢活動好，妊娠子宮及雙附件觸診不滿意。于2016年8月19日行剖腹探查術，見子宮增大孕3+月大小，左卵巢囊性增大約8×6cm，邊界清楚，光滑，包膜完整，剝除左側卵巢囊腫兩枚，大小分別為：5×5cm，2×1.5cm，術中較大的囊腫破裂，見清亮透明液體流出，囊腫內壁見大小約2×1cm息肉樣贅生物，另見灰紅結節1枚，表面光滑，切面呈灰黃色，質軟，右側卵巢正常。術中送快速冰凍病理切片檢查示：良性病變。術后常規病理切片檢查結果：（左卵巢）黃體囊腫，另見組織示妊娠黃體瘤（見圖1）。術后恢復良好。患者孕晚期出現雙下肢水腫，血壓升高達160/110mmHg，尿蛋白（4+），診斷“孕1產0，孕39周+1，子癇前期（重度）”，查性激素：孕酮：40.00ng/ml，卵泡生成素：0.48mIU/ml，促黃體生成素：0.59mIU/ml，垂體泌乳素：200.00ng/ml，睪酮：0.62ng/ml，雌二醇：5060pg/ml。于2017年2月8日行剖宮產術，術中探查雙側卵巢均正常，娩一成活男嬰，重3250g，胎兒外陰正常，無多毛、聲音低沉等。

2.討論

卵巢LP臨床罕見，多于妊娠后期出現，妊娠6月前發現較少，WHO將其歸屬卵巢瘤樣病變。臨床表現以母體及胎兒男性化為主，孕婦出現嗓音低沉、痤瘡、皮膚多毛、陰蒂肥大等，新生兒可有外生殖器性別難辨，臨床也可合并畸胎瘤、纖維上皮瘤、輸卵管妊娠、滋養細胞疾病等。

關于黃體瘤的組織來源[2-4]：Sternberg等認為其來源于卵泡膜細胞的黃素化囊腫；也有報道證實妊娠黃體瘤內主要含有雄烯二酮，孕酮無明顯升高，因此認為其來源于卵巢間質，而不是妊娠黃體；亦有報道稱術中證實多囊卵巢合并LP，推測多囊卵巢、LP分別為卵泡膜黃素化細胞增生的囊性及實性形式。本患者卵巢黃體囊腫合并實性成分，病理結果也見囊腫及黃體瘤成分，支持黃體瘤來源于卵泡膜黃素化細胞增生，但缺乏孕前即存在多囊卵巢的證據。

多囊卵巢綜合征、多胎妊娠[5]、人工助孕、卵巢過度刺激等都易伴有妊娠黃體瘤；初產或既往多次孕產孕婦出現LP均見報道。本患者孕1月余即出現超聲可見的卵巢囊腫，且無多囊卵巢、使用黃體酮等高危因素，提示妊娠黃體瘤可能與患者個體易感因素有關。

約30% LP患者有男性化表現，產后均能恢復正常；男性化患者進行激素檢測，17-酮類固醇、睪酮、雄烯二酮、二氫睪酮、脫氫表雄甾酮均可升高，而在腫瘤去除后3天這些升高的激素基本恢復正常。本患者術后復查性激素水平均正常，但由于缺乏對本病的認識，術前未對患者激素水平進行檢測。

LP臨床較罕見，需注意與以下病變鑒別。（1）妊娠期黃體：一般無孕婦及女嬰的男性化改變，直徑大多不超過5cm，鏡下見中央含囊腔或星形纖維組織，邊緣部分卷曲成花環狀，大部分由顆粒黃體細胞組成，無核分裂相，偶爾見黃體細胞胞質內含有嗜酸性的球形小體。（2）多發性卵泡膜-黃體囊腫：多為雙側卵巢病變，與多胎、葡萄胎及絨毛膜癌等有關，妊娠早期多見，常伴異常的HCG升高。（3）黃素化顆粒細胞瘤：臨床多出現雌激素過高癥狀，如性早熟、絕經后子宮異常出血等，多為單側，分幼年型和成人型。幼年型顆粒細胞瘤伴黃素化時，可見多發濾泡樣結構，其內壁可有不同程度增厚的多角形顆粒細胞層；成人型顆粒細胞瘤大多數發生在絕經期后，鏡下可見典型的顆粒細胞瘤區域[6]。（4）黃素化卵泡膜細胞瘤：多發生于中老年婦女，幾乎全都位于單側卵巢，切面質硬而韌，臨床表現主要為出現雌激素水平升高引起的癥狀，鏡下可見黃素化細胞分布于纖維瘤或卵泡膜細胞瘤細胞包圍中，極少見濾泡樣結構，染色后腫瘤細胞周圍可見網狀纖維結構。（5）類固醇腫瘤：約1%的卵巢腫瘤為類固醇腫瘤，根據WHO乳腺及女性生殖道病理學和遺傳學分類標準[7]可進一步分為間質黃體瘤、Leydig細胞瘤、非特殊類型類固醇腫瘤，其中非特殊類型約占80%。多發生于育齡期婦女，3/4的病例出現男性化癥狀，大體標本多為實性，切面呈淺黃、棕紅色，鏡下常與妊娠黃體瘤難以區別，但細胞內含有大量脂質，核分裂相較多，細胞不典型性明顯。（6）妊娠期Krukenberg瘤：多伴有胃腸道原發病灶，伴腹水，產后不能自行消退，LP細胞有時可呈印戒樣，需與此病變鑒別。LP病例報道較少，容易被疏漏或采取不恰當的治療方式，如切除病變附件，甚至過早終止妊娠。通過相關文獻復習，在妊娠期發生的卵巢腫瘤、伴有男性化表現時需要考慮到本病可能，術中進行快速冰凍切片病理檢查尤為重要。

本例患者無子癇前期高危因素，孕晚期出現重度子癇前期合并癥。李寶珠[8]曾報道一例妊娠期卵巢黃體瘤患者合并腹水，提示我們卵巢妊娠黃體瘤可影響甾體類激素水平，從而可能引起水鈉潴留，促進妊娠期子癇前期的發生。但黃體瘤與子癇前期是否有直接關聯，及其間的詳細作用機制，有待進一步研究。